- Email: [email protected]
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un syndrome de pallister killian associe à un autisme
Neuropsychiatrie de l’enfance et de l’adolescence (2011) 59, 484—488
Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
CAS CLINIQUE
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un syndrome de pallister killian associe à un autisme Functional assessment of pica behaviours in a child with pallister killian syndrome and autism F. Ayanouglou ∗, E. Pernon , A. Dubois , R. Pry , A. Baghdadli EA 4556, laboratoire Epsylon, dynamique des capacités humaines et des conduites de santé, centre de ressources autisme Languedoc-Roussillon, centre hospitalier universitaire de Montpellier, université de Montpellier, 291, avenue du Doyen-Giraud, 34295 Montpellier cedex 5, France
MOTS CLÉS Pica ; Évaluation fonctionnelle ; Retard mental ; Autisme ; Syndrome de Pallister-Killian
KEYWORDS Pica; Functional assessment; Mental retardation; Autism; ∗
Résumé Cette recherche aborde au travers d’une étude de cas, la question du traitement des comportements de pica (ingestion de substances non comestibles et/ou consommation inappropriée de produites comestibles) résistants, observables chez un enfant porteur d’un syndrome de Pallister Killian associé à un autisme et à un retard mental profond. Les comportements de pica pouvant être envisagés comme remplissant des fonctions, nous avons procédé à une évaluation fonctionnelle, basée sur un recueil d’observations directes et indirectes. Suite à ces observations, nous avons pu élaborer quatre hypothèses fonctionnelles expliquant l’apparition ou le maintien de ces comportements : soulagement de douleurs dentaires ; compensation de carences en oligoéléments ; gestion de situations vécues comme stressantes ; autostimulations sensorielles. Sur cette base, nous avons ensuite développé une approche thérapeutique multimodale, qui a donné lieu à la disparition des troubles du comportement. © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Summary Objective. — Through a case study, the paper deals with persistent pica behaviour in a child of 12 with Pallister Killian syndrome associated with autism and profound mental retardation. Method. — Pica behaviour may have a functional role. We thus carried out a functional assessment in order to make functional assumptions before targeting our interventions. Our methodology was divided into three parts: observations for 6 days — six sessions of 5 hours
Auteur correspondant. Adresses e-mail : [email protected], [email protected] (F. Ayanouglou).
0222-9617/$ — see front matter © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.neurenf.2011.10.003
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un autisme
Pallister-Killian syndrome
485
during which different activities were carried out; interviews with parents and members of the multidisciplinary team; making functional hypotheses; interventions: adapted to these hypotheses. In order to assess their efficiency, the frequency of targeted behaviour was measured out after the intervention. Results. — Step 1: functional analysis: data gathered from indirect observation displayed an early occurrence and an evolution of pica behaviour. Moreover, significant change in the child’s environment resulted in an increase of these types of behaviour. In the medical histories, numerous dental diseases were noted (aching tooth eruption, dental decay, recurrent abscess and moth ulcer); blood tests showed iron deficiency. Step 2: functional hypotheses: after the observations, we could make four functional assumptions explaining the apparition or the continuation of the behaviour: relieving the toothache; compensation for nutritional deficiency of trace elements; management of stressful situations; sensory stimulations. Step 3: intervention: according to the assumptions, several types of intervention were suggested in order to reduce or even to stop pica behaviour: the child’s environment was asked to improve or intensify the dental care; after an operation which took place a few days later, four decayed teeth were pulled out — teeth that could have ached if they had not been pulled out; a treatment in trace elements was prescribed during that period in order to readjust the iron deficiency; the child’s environment was told to anticipate important daily changes; a behavioural intervention was scheduled in order to counter-balance the reinforcement caused by self-stimulation. Conclusion. — The observations carried out during three days three weeks after the behavioural intervention depicted no pica behaviour. Questions remain. — Will these results continue in the medium term and in the long run? May this evolution be generalized to the child’s other environments — at home for instance? © 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Introduction Le pica est un trouble du comportement alimentaire principalement observé chez les personnes ayant un retard mental sévère ou profond ou chez celles présentant un autisme [1]. Selon la définition utilisée, la prévalence de ce trouble est de 9,2 à 25,8 %, selon que le pica se limite à la consommation de produits non alimentaires, ou qu’il recouvre l’ingestion de substances alimentaires et non alimentaires. La prévalence de ce comportement augmenterait avec la sévérité du handicap intellectuel [2]. Les théories sur l’étiologie du pica sont multiples [3] : psychologiques (comportement acquis) [4], environnementales (évènements stressants, environnements appauvris en stimulation, interactions sociales insuffisantes) [5,6], sensorielles (renforcement automatique) [7,8] et nutritionnelles (carences en fer et en zinc) [9]. Plusieurs facteurs de prédisposition ou causatifs peuvent interagir dans le pica d’un individu rendant ainsi ces hypothèses sur les étiologies complémentaires [5—10]. Afin de réduire, voire de supprimer, ce trouble du comportement, plusieurs programmes d’intervention ont été mis au point chez des personnes atteintes de handicap mental [3]. Leurs approches s’appuient sur des théories nutritionnelles (suppléments en fer, en zinc et en vitamines) [5,11], écologiques (enrichissement de l’environnement, augmentation des interactions) [6,10,12], sensorielles (‘‘boîte à pica’’) [13], et comportementales (renforcement différencié, restriction physique ou mécaniques, procédure de sur-correction, techniques aversives, entraînement à la discrimination) [8,14—18]. Dans notre étude, nous nous sommes, particulièrement appuyés sur le modèle d’intervention comportementale proposé par Kern et al. [8] qui consistant à enseigner l’échange
d’items non comestibles contre des items comestibles et qui permet une réduction du pica dans différents contexte avec un maintien des effets un an après la fin de l’intervention. Ces résultats sont d’autant plus importants que des données sur la généralisation de la diminution de ces comportements à d’autres lieux que ceux utilisés pendant les traitements et leurs effets à long terme sont rares [5—16]. L’évaluation des troubles du comportement telle que la propose l’approche fonctionnelle est adaptée aux comportements de pica [10]. Elle permet de déterminer la fonction de ce trouble et de guider le choix des interventions [19]. On dispose de différents modes de recueil des informations : l’observation indirecte (interview ; consultations de dossiers), l’observation directe et l’analyse fonctionnelle qui consiste à vérifier les hypothèses par expérimentation [20]. C’est avec ce type d’évaluation [21] que nous avons étudié les comportements de pica de Julien, un jeune adolescent, présentant un syndrome de Pallister Killian [22] associé à une déficience intellectuelle profonde et à un autisme infantile. Le syndrome de Pallister Killian est caractérisé par une dysmorphie faciale caractéristique, des anomalies de pigmentation cutanée, un retard mental profond avec épilepsie et la présence dans les cellules fibroblastiques, toujours en mosaïque, d’un chromosome surnuméraire. L’incidence de ce syndrome reste faible, elle est inférieure à une naissance sur 10 000.
Présentation du sujet Julien est âgé de 12 ans. À l’âge de cinq ans, une évaluation effectuée dans une unité d’évaluation des troubles du développement a diagnostiqué un autisme infantile associé à un
486 retard mental profond. À cette même période, un examen réalisé dans une unité génétique médicale a mis en évidence la présence d’un syndrome de Pallister-Killian. Actuellement, son niveau développemental global se situe autour de 24 mois au Brunet Lézine Révisé [23] et de 25 mois à la Vineland II [24]. L’intensité des troubles autistiques reste sévère, il obtient une note de 40 à la CARS [25]. Par ailleurs, concernant le langage, Julien parvient seulement à émettre quelques sons qui n’ont pas valeur de communication. Durant les premières années de vie, Julien n’a bénéficié d’aucune prise en charge. C’est sa mère qui le gardait à domicile. Ce n’est qu’à partir de sa cinquième année, qu’une prise en charge adaptée lui a été proposée au sein d’un Institut Médico Pédagogique (IMP). Depuis, Julien participe à des groupes thérapeutiques et éducatifs. Il bénéficie également d’une rééducation en kinésithérapie et en orthophonie. Depuis plusieurs années et plusieurs fois par jour, Julien, met à la bouche ou ingère de « minuscules » objets non comestibles (principalement du papier ou du plastique). Aucune étude sur ce syndrome génétique associé à des comportements de pica n’ayant pu être recensée dans la littérature actuelle, notre étude est exploratoire. Nous avons donc réalisé une évaluation fonctionnelle afin de connaitre la ou les fonction(s) de ses comportements de pica et de déterminer des pistes d’interventions adaptées [19].
L’évaluation fonctionnelle Observations
F. Ayanouglou et al. semaines chez son orthodontiste pour des vérifications et des ajustements. Son appareil dentaire est mobile, il le met le soir pendant une à deux heures. Il a encore aujourd’hui une dentition mixte. Par ailleurs, à l’âge d’un an julien a bénéficié d’une supplémentation en fer en raison de carences. Depuis quelques semaines, des analyses sanguines ont mis en évidence de nouvelles carences en fer.
Observation directe Cette analyse a été effectuée par une psychologue indépendante de l’équipe de prise en charge habituelle de Julien, sur une période de six jours recouvrant six sessions d’observation de cinq heures par jour chacune effectuées lors des différentes activités à l’IMP. Au cours de cette période, 58 comportements de pica ont été relevés, soit environ dix comportements par jour. Dans 92 % des cas, Julien ingère un objet et avant de l’avaler, il le mâchouille, le suce pendant environ 30 à 60 secondes. L’objet de pica « préféré » semble être le papier (70 % des cas). Nous n’avons pas remarqué de jour particulier, ni de moment ou de lieu où Julien se livre davantage à ces types de comportements. Il n’existe pas de différence significative concernant la fréquence des comportements de pica selon les différentes heures de la journée sur les six jours d’observation. Tout au long de la journée, Julien collecte des petits objets (papier, carton, plastique. . .) et les met dans ses poches. Il peut les sortir de ses poches à plusieurs reprises pour les manipuler, les observer visuellement quelques minutes, ou les montrer aux éducateurs, sans forcément les mettre à la bouche ou les ingérer. Généralement lorsque Julien porte un objet à la bouche, il essaie de ne pas être vu par ses éducateurs et reprend ensuite l’activité qu’il était en train de réaliser.
Observation indirecte L’observation indirecte, qui consiste à recueillir des informations sur le comportement problème, a été réalisée à l’aide d’entretiens auprès des parents et de l’ensemble de l’équipe pluridisciplinaire de l’IMP (éducateurs, psychologue, psychomotricienne, instituteur, kinésithérapeute). Il a été rapporté par les parents qu’à l’âge de cinq ans, Julien mettait de la terre et des escargots à la bouche et mâchouillait certains objets ou les tapotait contre ses dents mais ces comportements auraient rapidement cessé. C’est ensuite à partir de la fin de la première année de l’admission de julien (il a alors huit ans) que ses éducateurs remarquent que périodiquement il met à la bouche, mâchouille et avale certains objets. Ce comportement n’est pas encore quotidien. C’est alors que surviennent de nombreuses modifications dans l’environnement de Julien (en raison de travaux dans l’institution, déménagement de l’institution un mois dans un nouvel IMP, et absence de l’éducatrice référente mutée sur un autre groupe), sources de stress pour lui. Ses éducateurs et ses parents notent alors une augmentation très importante de la fréquence de ses comportements de pica. Ses comportements de pica sont à nouveau devenus moins fréquents lorsque l’équipe et les résidents ont réintégré leurs locaux habituels mais ils sont restés quotidiens. Au plan des antécédents médicaux, depuis l’âge de cinq ans Julien a des problèmes dentaires (poussées dentaires douloureuses, caries, abcès et aphtes à répétition). Depuis quatre ans, il est appareillé et se rend toutes les trois
Analyse fonctionnelle Formulation des hypothèses fonctionnelles À partir des observations recueillies, nous avons formulé des hypothèses portant sur les relations entre les comportements de pica de Julien, les situations particulières dans lesquelles ceux-ci apparaissent et les conséquences qui maintiennent ces comportements. Nous avons formulé quatre hypothèses fonctionnelles : • ces comportements pourraient remplir une fonction de soulagement des douleurs dentaires. Nous avons pu mettre en parallèle l’apparition du pica (cinq ans) et le début des douleurs dentaires depuis l’âge de cinq ans ; • en raison du déficit en fer, une fonction de compensation du déficit de ces oligo-éléments a été envisagée ; • une fonction de gestion de situations vécues comme très stressante a également été retenue. C’est lorsque Julien vit une période déstabilisante et stressante que la fréquence de ses comportements de pica augmente de manière considérable. Ces situations auraient davantage un rôle d’amplificateur du comportement problème que de déclencheur ; • enfin, la dernière hypothèse concerne une fonction d’auto stimulation sensorielle buccale automatique. On peut penser, qu’au cours du temps, ces comportements de pica se sont obsessionnalisés et qu’ils présentent, aujourd’hui, un caractère automatique dans
Nombre de comportements
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un autisme 17 16 15 14 13 12 11 10 9 8 7 6 5 4 3 2 1 0
Intervention comportementale
Baseline A
1
2
3
4
5
6
7
8
9 10 11 12
Sessions Figure 1.
Baseline B
13 14 15 16
487
Baseline C
17 18 19 Echange PICA
Évolution du nombre de comportements de pica lors des trois baselines et de l’intervention.
la mesure où les comportements de Julien se produisent sans lien avec le contexte et qu’ils sont présents depuis de nombreuses années.
Interventions Sur la base de ces hypothèses, plusieurs pistes d’interventions ont été proposées afin de réduire voire de supprimer ces comportements de pica : • dans un premier temps, il a été suggéré à son entourage d’améliorer ou d’intensifier les soins dentaires. Une intervention chirurgicale, quelques jours après cette observation, a permis d’extraire ses quatre dents cariées susceptibles d’être douloureuses ; • un traitement riche en oligoéléments a également été prescrit pendant cette même période pour rétablir ses niveaux de fer à un seuil normal ; • de plus, afin de faire face à des situations vécues comme stressantes par Julien, il a également été préconisé à son entourage d’anticiper des changements importants dans son quotidien ; • concernant la fonction d’autostimulation buccale automatique, une intervention doit contrebalancer le renforcement fournit par l’autostimulation. L’intervention mise au point par Kern et al. [8] consistant à échanger avec l’enfant les items non comestibles contre des items comestibles, a été mise en place auprès de Julien. La réception d’un produit alimentaire demande au participant de donner un item pica. Il est possible que cette relation puisse aider le sujet à établir que la consommation de certains produits alimentaires est préférable à la consommation de produits non alimentaires. Cette intervention a été réalisée dans le même contexte et les mêmes lieux que lors de l’observation directe (baseline A). Elle s’est déroulée sur sept journées à raison de cinq heures par jour. Chaque matin, dès son arrivée, il était demandé à Julien de s’asseoir autour d’une table face à l’expérimentateur pour participer à une séance d’enseignement. Celle-ci consistait à fournir un objet de pica à Julien et de lui échanger contre
un « objet » comestible lorsqu’il le portait à la bouche. Après une enquête auprès de ses parents, l’aliment sélectionné fut la banane pour toute la durée de l’intervention. Après cette session d’enseignement, Julien commenc ¸ait les activités avec son groupe. Dès que Julien portait un objet contre sa bouche, l’expérimentateur lui proposait un échange. Pendant ces sept jours, 11 échanges ont réussis et seulement 4 ont été refusés par Julien. Une seconde observation (baseline B) a été effectuée les jours qui ont suivis cette intervention. Celle-ci dura quatre jours à raison de cinq heures d’observation par jour. Julien se livra à cinq comportements de pica. Deux semaines après cette baseline (B), une troisième observation (baseline C) eu lieu pendant trois jours, cinq heures par jours. Lors de cette observation aucun comportement de pica ne fut recensé. On retrouve le résumé de ces résultats sur la Fig. 1 ci-dessous. Après la mise en place des différentes interventions, les comportements de pica de Julien ont disparu. Étant donné que celles-ci ont été réalisées simultanément à la suite de la baseline (A), il est difficile d’apprécier leur effet respectif.
Discussion — conclusion L’objectif de cette recherche est d’étudier l’évolution des comportements de pica d’un enfant autiste âgé de 12 ans atteint du syndrome de Pallister Killian dans le cadre d’interventions multimodales. Nous avons d’abord recherché les fonctions des comportements de pica, cellesci pouvant être multiples et en interaction. L’évaluation fonctionnelle [20] a permis de discriminer certaines conséquences du comportement en cause et sur la base de ces hypothèses, des interventions basées sur le contexte (environnement) ou directement sur la personne, ont pu être mises en place. Même si on ne peut écarter l’hypothèse fonctionnelle d’un lien entre la diminution des comportements de pica et l’attention importante portée à Julien, la fonction sociale de ces comportements n’a pas été retenue dans la mesure où ils sont observables à tout moment de la journée en présence ou non de stimuli sociaux. [7].
488 Les différentes stratégies mises en place auprès de notre sujet, qui ont pris en considération la qualité de vie et la protection, ont permis une suppression de ces comportements comme en témoigne la dernière observation (baseline C). La question posée est alors celle du maintien de ces résultats à moyen et long terme. Une autre question concerne la généralisation de cette évolution à tous les milieux de vie de Julien, notamment son domicile. En effet, les différentes observations et l’intervention concernant les échanges n’ont pu être effectuées que lorsque Julien se trouvait sur son établissement d’accueil. Pour poursuivre ce travail qui a été mis en place auprès de Julien, nous avons suggéré à l’équipe de réaliser par la suite un bilan sensoriel. Julien peut passer un certain temps à observer visuellement un objet sous différents angles de vu et à le manipuler tactilement. Cela lui donnant un certain plaisir qui se traduit par de nombreux rires et stéréotypies. Ce bilan permettrait de faire le point sur ses dispositions sensorielles aux plans tactiles, visuels, proprioceptifs, gustatifs et olfactifs. Les renseignements obtenus permettraient d’intégrer sa particularité aux différentes activités et de mettre en place des temps où il pourrait réaliser des expériences sensorielles contrôlées et socialisantes. Nous envisageons la planification d’un ultime temps de recueil de données dans quelques mois auprès de Julien, de sa famille et de son équipe de prise en charge. Cette étude nous a permis d’apprécier l’intérêt de l’application d’une méthodologie rigoureuse et précise qui caractérise l’analyse fonctionnelle. Cette méthodologie constitue une véritable enquête. C’est à partir de l’étude minutieuse du symptôme et de ses invariants que nous avons été en mesure de formuler des hypothèses pouvant expliquer l’apparition et/ou le maintien du comportement problème. Nous insistons également sur le fait qu’un même trouble du comportement, comme cela est le cas dans notre étude, peut être provoqué chez une même personne par plusieurs déterminants. Il est donc primordial d’intégrer ces différents déterminants, les hypothèses fonctionnelles n’étant pas exclusives les unes des autres pour un même symptôme donné. Enfin, une telle démarche a d’autant plus de chance d’être efficace si elle est portée par l’équipe de prise en charge qui semble être la plus à même à mettre en place une telle procédure.
Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.
Références [1] Ali Z. Pica in people with intellectual disability: a literature review of aetiology, epidemiology and complications. J Intellect Dev Disabil 2001;26(2):205—15. [2] Mc Alpine C, Singh NN. Pica in institutionalized mentally retarded persons. Br J Psychiatry 1986;30(2):171—8. [3] Stiegler LN. Understanding pica behavior: a review of clinical and education professionnels. Focus Autism Other Dev Disabl 2005;20(1):27—38.
F. Ayanouglou et al. [4] Bicknell DJ. Pica: a childhood symptom. London: Butterworths; 1975. [5] Burke L, Smith L. Treatment of pica: considering least intrusive options when working with individuals who have a developmental handicap and live in a community setting. Dev Disabil Bull 1999;27(1):30—46. [6] Mace FC, Kinight D. Functional analysis and treatment of severe pica. J Appl Behav Anal 1986;19(4):411—6. [7] Piazza CC, Roane HS, Keeney KM, Boney BR, Abt KA. Varying response effort in the treatment of pica maintained by automatic reinforcement. J Appl Behav Anal 2002;35(3):233—46. [8] Kern L, Starosta K, Adelman BE. Reducing pica by teaching children to exchange inedible items for edibles. Behav Modif 2006;30(2):135—58. [9] Swift I, Paquette D, Davison K, Saeed H. Pica and trace metal deficiencies in adults with developmental disabilities. Br J Dev Disabil 1999;45(89):111—6. [10] Piazza CC, Fisher WW, Hanley GP, LeBlanc LA, Worsdell AS, Lindauer SE, et al. Treatment of pica through multiple analyses of its reinforcing functions. J Appl Behav Anal 1998;31: 165—89. [11] Pace GM, Toyer EA. The effects of a vitamin supplement on the pica of a child with severe mental retardation. J Appl Behav Anal 2000;33(4):619—22. [12] Favell JE, McGimsey JF, Schell RM. Treatment of self-injury by providing alternative sensory activities. Anal Interv Dev Disabil 1982;2:83—104. [13] Hirsch N, Myles BS. The use of a pica box in reducing pica behavior in a student with autism. Behav Modif 1996;30(4): 456—71. [14] Ferreri SJ, Tamm L, Wier KG. Using food aversion to decrease severe pica by a child with autism. Behav Modif 2006;30(4):456—71. [15] Matson JL, Stephens RM, Smith C. Treatment of self-injurious behavior with overcorrection. J Ment Defic Res 1978;22: 175—8. [16] Macadam DB, Sherman JA, Sheldon JB, Napolitano DA. Behavioral interventions to reduce the pica of persons with developmental disabilities. Behav Modif 2004;28(1): 45—72. [17] Smith MD. Treatment of pica in an adult disabled by autism by differential reinforcement of incompatible behavior. J Behav Ther Exp Psychiatry 1987;18:285—8. [18] Smith-Myles B, Simpson RL, Hirsch NC. A review of literature on interventions to reduce pica in individuals with developmental disabilities. Autism 1997;1(1):77—95. [19] Love JR, Carr JE, LeBlanc LA. Functional assessment of problem behavior in children with autism spectrum disorders: a summary of 32 outpatient cases. J Autism Dev Disord 2009;39(2):363—72. [20] O’Neill R, Horner RH, Albin RW, Sprague JR, Storey K, Newton JS, editors. Functional assessment and program development for problem behavior. Pacific Grove: Brooks Cole; 1997. [21] Willaye E, Margerotte G, editors. La déficience intellectuelle. Quebec: Gaëtan Morin éditeur; 2003. p. 244—64. [22] Pallister PD, Meinsner LF, Elajalde BR, Francke U, Herrmann J, Spranger J, et al. The pallister mosaic syndrome. Birth Defects 1977;13:103—10. [23] Josse D, editor. Brunet lézine révisé, échelle de développement psychomoteur de la première enfance. Paris: Éditions et Applications Psychologiques; 1997. [24] Sparrow S, Balla D, Cicchetti D, editors. Vineland-II: vineland adaptive behavior scales, second edition. Minneapolis: Éditions et Applications Psychologiques; 2005. [25] Schopler E, Reichler R, Devellis R, Daly K. Toward objective classification of childhood autism: childhood autism rating scale. J Autism Dev Disord 1980;10:91—103.
Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
CAS CLINIQUE
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un syndrome de pallister killian associe à un autisme Functional assessment of pica behaviours in a child with pallister killian syndrome and autism F. Ayanouglou ∗, E. Pernon , A. Dubois , R. Pry , A. Baghdadli EA 4556, laboratoire Epsylon, dynamique des capacités humaines et des conduites de santé, centre de ressources autisme Languedoc-Roussillon, centre hospitalier universitaire de Montpellier, université de Montpellier, 291, avenue du Doyen-Giraud, 34295 Montpellier cedex 5, France
MOTS CLÉS Pica ; Évaluation fonctionnelle ; Retard mental ; Autisme ; Syndrome de Pallister-Killian
KEYWORDS Pica; Functional assessment; Mental retardation; Autism; ∗
Résumé Cette recherche aborde au travers d’une étude de cas, la question du traitement des comportements de pica (ingestion de substances non comestibles et/ou consommation inappropriée de produites comestibles) résistants, observables chez un enfant porteur d’un syndrome de Pallister Killian associé à un autisme et à un retard mental profond. Les comportements de pica pouvant être envisagés comme remplissant des fonctions, nous avons procédé à une évaluation fonctionnelle, basée sur un recueil d’observations directes et indirectes. Suite à ces observations, nous avons pu élaborer quatre hypothèses fonctionnelles expliquant l’apparition ou le maintien de ces comportements : soulagement de douleurs dentaires ; compensation de carences en oligoéléments ; gestion de situations vécues comme stressantes ; autostimulations sensorielles. Sur cette base, nous avons ensuite développé une approche thérapeutique multimodale, qui a donné lieu à la disparition des troubles du comportement. © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Summary Objective. — Through a case study, the paper deals with persistent pica behaviour in a child of 12 with Pallister Killian syndrome associated with autism and profound mental retardation. Method. — Pica behaviour may have a functional role. We thus carried out a functional assessment in order to make functional assumptions before targeting our interventions. Our methodology was divided into three parts: observations for 6 days — six sessions of 5 hours
Auteur correspondant. Adresses e-mail : [email protected], [email protected] (F. Ayanouglou).
0222-9617/$ — see front matter © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.neurenf.2011.10.003
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un autisme
Pallister-Killian syndrome
485
during which different activities were carried out; interviews with parents and members of the multidisciplinary team; making functional hypotheses; interventions: adapted to these hypotheses. In order to assess their efficiency, the frequency of targeted behaviour was measured out after the intervention. Results. — Step 1: functional analysis: data gathered from indirect observation displayed an early occurrence and an evolution of pica behaviour. Moreover, significant change in the child’s environment resulted in an increase of these types of behaviour. In the medical histories, numerous dental diseases were noted (aching tooth eruption, dental decay, recurrent abscess and moth ulcer); blood tests showed iron deficiency. Step 2: functional hypotheses: after the observations, we could make four functional assumptions explaining the apparition or the continuation of the behaviour: relieving the toothache; compensation for nutritional deficiency of trace elements; management of stressful situations; sensory stimulations. Step 3: intervention: according to the assumptions, several types of intervention were suggested in order to reduce or even to stop pica behaviour: the child’s environment was asked to improve or intensify the dental care; after an operation which took place a few days later, four decayed teeth were pulled out — teeth that could have ached if they had not been pulled out; a treatment in trace elements was prescribed during that period in order to readjust the iron deficiency; the child’s environment was told to anticipate important daily changes; a behavioural intervention was scheduled in order to counter-balance the reinforcement caused by self-stimulation. Conclusion. — The observations carried out during three days three weeks after the behavioural intervention depicted no pica behaviour. Questions remain. — Will these results continue in the medium term and in the long run? May this evolution be generalized to the child’s other environments — at home for instance? © 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Introduction Le pica est un trouble du comportement alimentaire principalement observé chez les personnes ayant un retard mental sévère ou profond ou chez celles présentant un autisme [1]. Selon la définition utilisée, la prévalence de ce trouble est de 9,2 à 25,8 %, selon que le pica se limite à la consommation de produits non alimentaires, ou qu’il recouvre l’ingestion de substances alimentaires et non alimentaires. La prévalence de ce comportement augmenterait avec la sévérité du handicap intellectuel [2]. Les théories sur l’étiologie du pica sont multiples [3] : psychologiques (comportement acquis) [4], environnementales (évènements stressants, environnements appauvris en stimulation, interactions sociales insuffisantes) [5,6], sensorielles (renforcement automatique) [7,8] et nutritionnelles (carences en fer et en zinc) [9]. Plusieurs facteurs de prédisposition ou causatifs peuvent interagir dans le pica d’un individu rendant ainsi ces hypothèses sur les étiologies complémentaires [5—10]. Afin de réduire, voire de supprimer, ce trouble du comportement, plusieurs programmes d’intervention ont été mis au point chez des personnes atteintes de handicap mental [3]. Leurs approches s’appuient sur des théories nutritionnelles (suppléments en fer, en zinc et en vitamines) [5,11], écologiques (enrichissement de l’environnement, augmentation des interactions) [6,10,12], sensorielles (‘‘boîte à pica’’) [13], et comportementales (renforcement différencié, restriction physique ou mécaniques, procédure de sur-correction, techniques aversives, entraînement à la discrimination) [8,14—18]. Dans notre étude, nous nous sommes, particulièrement appuyés sur le modèle d’intervention comportementale proposé par Kern et al. [8] qui consistant à enseigner l’échange
d’items non comestibles contre des items comestibles et qui permet une réduction du pica dans différents contexte avec un maintien des effets un an après la fin de l’intervention. Ces résultats sont d’autant plus importants que des données sur la généralisation de la diminution de ces comportements à d’autres lieux que ceux utilisés pendant les traitements et leurs effets à long terme sont rares [5—16]. L’évaluation des troubles du comportement telle que la propose l’approche fonctionnelle est adaptée aux comportements de pica [10]. Elle permet de déterminer la fonction de ce trouble et de guider le choix des interventions [19]. On dispose de différents modes de recueil des informations : l’observation indirecte (interview ; consultations de dossiers), l’observation directe et l’analyse fonctionnelle qui consiste à vérifier les hypothèses par expérimentation [20]. C’est avec ce type d’évaluation [21] que nous avons étudié les comportements de pica de Julien, un jeune adolescent, présentant un syndrome de Pallister Killian [22] associé à une déficience intellectuelle profonde et à un autisme infantile. Le syndrome de Pallister Killian est caractérisé par une dysmorphie faciale caractéristique, des anomalies de pigmentation cutanée, un retard mental profond avec épilepsie et la présence dans les cellules fibroblastiques, toujours en mosaïque, d’un chromosome surnuméraire. L’incidence de ce syndrome reste faible, elle est inférieure à une naissance sur 10 000.
Présentation du sujet Julien est âgé de 12 ans. À l’âge de cinq ans, une évaluation effectuée dans une unité d’évaluation des troubles du développement a diagnostiqué un autisme infantile associé à un
486 retard mental profond. À cette même période, un examen réalisé dans une unité génétique médicale a mis en évidence la présence d’un syndrome de Pallister-Killian. Actuellement, son niveau développemental global se situe autour de 24 mois au Brunet Lézine Révisé [23] et de 25 mois à la Vineland II [24]. L’intensité des troubles autistiques reste sévère, il obtient une note de 40 à la CARS [25]. Par ailleurs, concernant le langage, Julien parvient seulement à émettre quelques sons qui n’ont pas valeur de communication. Durant les premières années de vie, Julien n’a bénéficié d’aucune prise en charge. C’est sa mère qui le gardait à domicile. Ce n’est qu’à partir de sa cinquième année, qu’une prise en charge adaptée lui a été proposée au sein d’un Institut Médico Pédagogique (IMP). Depuis, Julien participe à des groupes thérapeutiques et éducatifs. Il bénéficie également d’une rééducation en kinésithérapie et en orthophonie. Depuis plusieurs années et plusieurs fois par jour, Julien, met à la bouche ou ingère de « minuscules » objets non comestibles (principalement du papier ou du plastique). Aucune étude sur ce syndrome génétique associé à des comportements de pica n’ayant pu être recensée dans la littérature actuelle, notre étude est exploratoire. Nous avons donc réalisé une évaluation fonctionnelle afin de connaitre la ou les fonction(s) de ses comportements de pica et de déterminer des pistes d’interventions adaptées [19].
L’évaluation fonctionnelle Observations
F. Ayanouglou et al. semaines chez son orthodontiste pour des vérifications et des ajustements. Son appareil dentaire est mobile, il le met le soir pendant une à deux heures. Il a encore aujourd’hui une dentition mixte. Par ailleurs, à l’âge d’un an julien a bénéficié d’une supplémentation en fer en raison de carences. Depuis quelques semaines, des analyses sanguines ont mis en évidence de nouvelles carences en fer.
Observation directe Cette analyse a été effectuée par une psychologue indépendante de l’équipe de prise en charge habituelle de Julien, sur une période de six jours recouvrant six sessions d’observation de cinq heures par jour chacune effectuées lors des différentes activités à l’IMP. Au cours de cette période, 58 comportements de pica ont été relevés, soit environ dix comportements par jour. Dans 92 % des cas, Julien ingère un objet et avant de l’avaler, il le mâchouille, le suce pendant environ 30 à 60 secondes. L’objet de pica « préféré » semble être le papier (70 % des cas). Nous n’avons pas remarqué de jour particulier, ni de moment ou de lieu où Julien se livre davantage à ces types de comportements. Il n’existe pas de différence significative concernant la fréquence des comportements de pica selon les différentes heures de la journée sur les six jours d’observation. Tout au long de la journée, Julien collecte des petits objets (papier, carton, plastique. . .) et les met dans ses poches. Il peut les sortir de ses poches à plusieurs reprises pour les manipuler, les observer visuellement quelques minutes, ou les montrer aux éducateurs, sans forcément les mettre à la bouche ou les ingérer. Généralement lorsque Julien porte un objet à la bouche, il essaie de ne pas être vu par ses éducateurs et reprend ensuite l’activité qu’il était en train de réaliser.
Observation indirecte L’observation indirecte, qui consiste à recueillir des informations sur le comportement problème, a été réalisée à l’aide d’entretiens auprès des parents et de l’ensemble de l’équipe pluridisciplinaire de l’IMP (éducateurs, psychologue, psychomotricienne, instituteur, kinésithérapeute). Il a été rapporté par les parents qu’à l’âge de cinq ans, Julien mettait de la terre et des escargots à la bouche et mâchouillait certains objets ou les tapotait contre ses dents mais ces comportements auraient rapidement cessé. C’est ensuite à partir de la fin de la première année de l’admission de julien (il a alors huit ans) que ses éducateurs remarquent que périodiquement il met à la bouche, mâchouille et avale certains objets. Ce comportement n’est pas encore quotidien. C’est alors que surviennent de nombreuses modifications dans l’environnement de Julien (en raison de travaux dans l’institution, déménagement de l’institution un mois dans un nouvel IMP, et absence de l’éducatrice référente mutée sur un autre groupe), sources de stress pour lui. Ses éducateurs et ses parents notent alors une augmentation très importante de la fréquence de ses comportements de pica. Ses comportements de pica sont à nouveau devenus moins fréquents lorsque l’équipe et les résidents ont réintégré leurs locaux habituels mais ils sont restés quotidiens. Au plan des antécédents médicaux, depuis l’âge de cinq ans Julien a des problèmes dentaires (poussées dentaires douloureuses, caries, abcès et aphtes à répétition). Depuis quatre ans, il est appareillé et se rend toutes les trois
Analyse fonctionnelle Formulation des hypothèses fonctionnelles À partir des observations recueillies, nous avons formulé des hypothèses portant sur les relations entre les comportements de pica de Julien, les situations particulières dans lesquelles ceux-ci apparaissent et les conséquences qui maintiennent ces comportements. Nous avons formulé quatre hypothèses fonctionnelles : • ces comportements pourraient remplir une fonction de soulagement des douleurs dentaires. Nous avons pu mettre en parallèle l’apparition du pica (cinq ans) et le début des douleurs dentaires depuis l’âge de cinq ans ; • en raison du déficit en fer, une fonction de compensation du déficit de ces oligo-éléments a été envisagée ; • une fonction de gestion de situations vécues comme très stressante a également été retenue. C’est lorsque Julien vit une période déstabilisante et stressante que la fréquence de ses comportements de pica augmente de manière considérable. Ces situations auraient davantage un rôle d’amplificateur du comportement problème que de déclencheur ; • enfin, la dernière hypothèse concerne une fonction d’auto stimulation sensorielle buccale automatique. On peut penser, qu’au cours du temps, ces comportements de pica se sont obsessionnalisés et qu’ils présentent, aujourd’hui, un caractère automatique dans
Nombre de comportements
Analyse fonctionnelle des comportements de pica d’un enfant présentant un autisme 17 16 15 14 13 12 11 10 9 8 7 6 5 4 3 2 1 0
Intervention comportementale
Baseline A
1
2
3
4
5
6
7
8
9 10 11 12
Sessions Figure 1.
Baseline B
13 14 15 16
487
Baseline C
17 18 19 Echange PICA
Évolution du nombre de comportements de pica lors des trois baselines et de l’intervention.
la mesure où les comportements de Julien se produisent sans lien avec le contexte et qu’ils sont présents depuis de nombreuses années.
Interventions Sur la base de ces hypothèses, plusieurs pistes d’interventions ont été proposées afin de réduire voire de supprimer ces comportements de pica : • dans un premier temps, il a été suggéré à son entourage d’améliorer ou d’intensifier les soins dentaires. Une intervention chirurgicale, quelques jours après cette observation, a permis d’extraire ses quatre dents cariées susceptibles d’être douloureuses ; • un traitement riche en oligoéléments a également été prescrit pendant cette même période pour rétablir ses niveaux de fer à un seuil normal ; • de plus, afin de faire face à des situations vécues comme stressantes par Julien, il a également été préconisé à son entourage d’anticiper des changements importants dans son quotidien ; • concernant la fonction d’autostimulation buccale automatique, une intervention doit contrebalancer le renforcement fournit par l’autostimulation. L’intervention mise au point par Kern et al. [8] consistant à échanger avec l’enfant les items non comestibles contre des items comestibles, a été mise en place auprès de Julien. La réception d’un produit alimentaire demande au participant de donner un item pica. Il est possible que cette relation puisse aider le sujet à établir que la consommation de certains produits alimentaires est préférable à la consommation de produits non alimentaires. Cette intervention a été réalisée dans le même contexte et les mêmes lieux que lors de l’observation directe (baseline A). Elle s’est déroulée sur sept journées à raison de cinq heures par jour. Chaque matin, dès son arrivée, il était demandé à Julien de s’asseoir autour d’une table face à l’expérimentateur pour participer à une séance d’enseignement. Celle-ci consistait à fournir un objet de pica à Julien et de lui échanger contre
un « objet » comestible lorsqu’il le portait à la bouche. Après une enquête auprès de ses parents, l’aliment sélectionné fut la banane pour toute la durée de l’intervention. Après cette session d’enseignement, Julien commenc ¸ait les activités avec son groupe. Dès que Julien portait un objet contre sa bouche, l’expérimentateur lui proposait un échange. Pendant ces sept jours, 11 échanges ont réussis et seulement 4 ont été refusés par Julien. Une seconde observation (baseline B) a été effectuée les jours qui ont suivis cette intervention. Celle-ci dura quatre jours à raison de cinq heures d’observation par jour. Julien se livra à cinq comportements de pica. Deux semaines après cette baseline (B), une troisième observation (baseline C) eu lieu pendant trois jours, cinq heures par jours. Lors de cette observation aucun comportement de pica ne fut recensé. On retrouve le résumé de ces résultats sur la Fig. 1 ci-dessous. Après la mise en place des différentes interventions, les comportements de pica de Julien ont disparu. Étant donné que celles-ci ont été réalisées simultanément à la suite de la baseline (A), il est difficile d’apprécier leur effet respectif.
Discussion — conclusion L’objectif de cette recherche est d’étudier l’évolution des comportements de pica d’un enfant autiste âgé de 12 ans atteint du syndrome de Pallister Killian dans le cadre d’interventions multimodales. Nous avons d’abord recherché les fonctions des comportements de pica, cellesci pouvant être multiples et en interaction. L’évaluation fonctionnelle [20] a permis de discriminer certaines conséquences du comportement en cause et sur la base de ces hypothèses, des interventions basées sur le contexte (environnement) ou directement sur la personne, ont pu être mises en place. Même si on ne peut écarter l’hypothèse fonctionnelle d’un lien entre la diminution des comportements de pica et l’attention importante portée à Julien, la fonction sociale de ces comportements n’a pas été retenue dans la mesure où ils sont observables à tout moment de la journée en présence ou non de stimuli sociaux. [7].
488 Les différentes stratégies mises en place auprès de notre sujet, qui ont pris en considération la qualité de vie et la protection, ont permis une suppression de ces comportements comme en témoigne la dernière observation (baseline C). La question posée est alors celle du maintien de ces résultats à moyen et long terme. Une autre question concerne la généralisation de cette évolution à tous les milieux de vie de Julien, notamment son domicile. En effet, les différentes observations et l’intervention concernant les échanges n’ont pu être effectuées que lorsque Julien se trouvait sur son établissement d’accueil. Pour poursuivre ce travail qui a été mis en place auprès de Julien, nous avons suggéré à l’équipe de réaliser par la suite un bilan sensoriel. Julien peut passer un certain temps à observer visuellement un objet sous différents angles de vu et à le manipuler tactilement. Cela lui donnant un certain plaisir qui se traduit par de nombreux rires et stéréotypies. Ce bilan permettrait de faire le point sur ses dispositions sensorielles aux plans tactiles, visuels, proprioceptifs, gustatifs et olfactifs. Les renseignements obtenus permettraient d’intégrer sa particularité aux différentes activités et de mettre en place des temps où il pourrait réaliser des expériences sensorielles contrôlées et socialisantes. Nous envisageons la planification d’un ultime temps de recueil de données dans quelques mois auprès de Julien, de sa famille et de son équipe de prise en charge. Cette étude nous a permis d’apprécier l’intérêt de l’application d’une méthodologie rigoureuse et précise qui caractérise l’analyse fonctionnelle. Cette méthodologie constitue une véritable enquête. C’est à partir de l’étude minutieuse du symptôme et de ses invariants que nous avons été en mesure de formuler des hypothèses pouvant expliquer l’apparition et/ou le maintien du comportement problème. Nous insistons également sur le fait qu’un même trouble du comportement, comme cela est le cas dans notre étude, peut être provoqué chez une même personne par plusieurs déterminants. Il est donc primordial d’intégrer ces différents déterminants, les hypothèses fonctionnelles n’étant pas exclusives les unes des autres pour un même symptôme donné. Enfin, une telle démarche a d’autant plus de chance d’être efficace si elle est portée par l’équipe de prise en charge qui semble être la plus à même à mettre en place une telle procédure.
Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.
Références [1] Ali Z. Pica in people with intellectual disability: a literature review of aetiology, epidemiology and complications. J Intellect Dev Disabil 2001;26(2):205—15. [2] Mc Alpine C, Singh NN. Pica in institutionalized mentally retarded persons. Br J Psychiatry 1986;30(2):171—8. [3] Stiegler LN. Understanding pica behavior: a review of clinical and education professionnels. Focus Autism Other Dev Disabl 2005;20(1):27—38.
F. Ayanouglou et al. [4] Bicknell DJ. Pica: a childhood symptom. London: Butterworths; 1975. [5] Burke L, Smith L. Treatment of pica: considering least intrusive options when working with individuals who have a developmental handicap and live in a community setting. Dev Disabil Bull 1999;27(1):30—46. [6] Mace FC, Kinight D. Functional analysis and treatment of severe pica. J Appl Behav Anal 1986;19(4):411—6. [7] Piazza CC, Roane HS, Keeney KM, Boney BR, Abt KA. Varying response effort in the treatment of pica maintained by automatic reinforcement. J Appl Behav Anal 2002;35(3):233—46. [8] Kern L, Starosta K, Adelman BE. Reducing pica by teaching children to exchange inedible items for edibles. Behav Modif 2006;30(2):135—58. [9] Swift I, Paquette D, Davison K, Saeed H. Pica and trace metal deficiencies in adults with developmental disabilities. Br J Dev Disabil 1999;45(89):111—6. [10] Piazza CC, Fisher WW, Hanley GP, LeBlanc LA, Worsdell AS, Lindauer SE, et al. Treatment of pica through multiple analyses of its reinforcing functions. J Appl Behav Anal 1998;31: 165—89. [11] Pace GM, Toyer EA. The effects of a vitamin supplement on the pica of a child with severe mental retardation. J Appl Behav Anal 2000;33(4):619—22. [12] Favell JE, McGimsey JF, Schell RM. Treatment of self-injury by providing alternative sensory activities. Anal Interv Dev Disabil 1982;2:83—104. [13] Hirsch N, Myles BS. The use of a pica box in reducing pica behavior in a student with autism. Behav Modif 1996;30(4): 456—71. [14] Ferreri SJ, Tamm L, Wier KG. Using food aversion to decrease severe pica by a child with autism. Behav Modif 2006;30(4):456—71. [15] Matson JL, Stephens RM, Smith C. Treatment of self-injurious behavior with overcorrection. J Ment Defic Res 1978;22: 175—8. [16] Macadam DB, Sherman JA, Sheldon JB, Napolitano DA. Behavioral interventions to reduce the pica of persons with developmental disabilities. Behav Modif 2004;28(1): 45—72. [17] Smith MD. Treatment of pica in an adult disabled by autism by differential reinforcement of incompatible behavior. J Behav Ther Exp Psychiatry 1987;18:285—8. [18] Smith-Myles B, Simpson RL, Hirsch NC. A review of literature on interventions to reduce pica in individuals with developmental disabilities. Autism 1997;1(1):77—95. [19] Love JR, Carr JE, LeBlanc LA. Functional assessment of problem behavior in children with autism spectrum disorders: a summary of 32 outpatient cases. J Autism Dev Disord 2009;39(2):363—72. [20] O’Neill R, Horner RH, Albin RW, Sprague JR, Storey K, Newton JS, editors. Functional assessment and program development for problem behavior. Pacific Grove: Brooks Cole; 1997. [21] Willaye E, Margerotte G, editors. La déficience intellectuelle. Quebec: Gaëtan Morin éditeur; 2003. p. 244—64. [22] Pallister PD, Meinsner LF, Elajalde BR, Francke U, Herrmann J, Spranger J, et al. The pallister mosaic syndrome. Birth Defects 1977;13:103—10. [23] Josse D, editor. Brunet lézine révisé, échelle de développement psychomoteur de la première enfance. Paris: Éditions et Applications Psychologiques; 1997. [24] Sparrow S, Balla D, Cicchetti D, editors. Vineland-II: vineland adaptive behavior scales, second edition. Minneapolis: Éditions et Applications Psychologiques; 2005. [25] Schopler E, Reichler R, Devellis R, Daly K. Toward objective classification of childhood autism: childhood autism rating scale. J Autism Dev Disord 1980;10:91—103.