Desarrollo lingüístico de un caso de sordera prelocutiva más trastorno por déficit atencional (TDAH)

Revista de Logopedia, Foniatría y Audiología. 2011;31(4):183-192 R i t d LOGOPEDIA FONIATRÍA AUDIOLOGÍA

Revista de

Revista de

LOGOPEDIA, FONIATRÍA y AUDIOLOGÍA Órgano oÀcial de la Asociación Española de Logopedia, Foniatría y Audiología (AELFA)

Editorial Editorial

ISSN: 0214-4603 Volumen 31 Número 4 Octubre-Diciembre 2011

Trastornos del lenguaje en el trastorno por déÀcit de atención AELFA estrecha lazos con Iberoamérica V. Acosta con hiperactividad (TDAH)

1811

A. Ygual-Fernández

LOGOPEDIA, FONIATRÍA y AUDIOLOGÍA

Originales

3 183

S. TorresdeMonreal, M.J. Ruiz-Casas y R. Análisis la producción científica en la RSantana EVISTA DE Hernández LOGOPEDIA, FONIATRÍA AUDIOLOGÍA en el último decenio frente a 30 años de publicaciones Factores que lasSerrano estrategias de comprensión M. Puyuelo, C. predicen Salavera, R.

7

Y

de la lectura de adolescentes con trastorno por déÀcit de atención con hiperactividad, con diÀcultades de comprensión lectora Tipos de trastornos anómicos en las afasias y con ambos trastornos F. Cuetos, M. González-Nosti, N. Sánchez-Cortés, H. Griffith, C. Cabezas, A.García, Miranda Casas, M.I. Fernández Andrés, R. García Castellar P. N. Sánchez-Alemany y R. Tárraga Mínguez

193

16

El proceso lector en niños con antecedentes de retraso y trastorno Intervención logopédica en un caso de dispraxia verbal específico del lenguaje y trastorno por déÀ cit de atención con hiperactividad M. Sanz-Torrent, Ll. Andreu, I. Badia, M. Serra

203

23

Application of the World Health Organization (WHO) ICF and ICF-CY Hallazgos de neuroimagen to communication disability y desempeño ortográÀco de estudiantes con trastorno por déÀcit de atención con hiperactividad T. T. Threats

219

J.F. Cervera-Mérida, I. Baixauli-Fortea y A. Ygual-Fernández

Crítica de libros Noticias Revistas VOLUMEN 31 NÚMERO 4 OCTUBRE DICIEMBRE 2011

www.elsevier.es/logopedia

Atención interdisciplinar del daño cerebral Desarrollo un caso de sordera prelocutiva O. Bruna, J. lingüístico Subirana, S.de Signo más trastorno por déÀcit atencional (TDAH)

Originales

según la semiología de los errores S.A. Capellini, N. Fusco, A. Oliveira Batista, N.A. de Moura Ribeiro Padula, M.D. Lourencetti, L.C. Antunes dos Santos, J.F. Cervera-Mérida y A. Ygual-Fernández

Errors and self-correction in narrative distinguish ADHD from ADHD with language impairments K. Peets y R. Tannock

Órgano de expresión del Centro Peruano de y Aprendizaje (CPAL) Órgano de expresión del Centro Peruano deAudición, Lenguaje Indexada en Base de datos ISOC (CINDOC, CSIC), Audición, Lenguaje y Aprendizaje (CPAL) Índice Médico Español (IME), Índice BibliográÀco en Ciencias de la Salud (IBECS), LATINDEX y Psicodoc, EMBASE, PSYCINFO, REDINED

34

48 52 60

228

Indexada en Base de datos ISOC (CINDOC, CSIC), Índice Médico Español (IME), Índice Bibliográfico en Ciencias de la Salud (IBECS), LATINDEX y Psicodoc, EMBASE, PSYCINFO, REDINED

www.elsevier.es/logopedia

ORIGINAL

Desarrollo lingüístico de un caso de sordera prelocutiva más trastorno por déficit atencional (TDAH) Santiago Torres Monreala,*, María José Ruiz-Casasb y Rafael Santana Hernándezc Universidad de Málaga, Málaga, España CEIP Virgen de Belén, Málaga, España c Universidad de Las Palmas de Gran Canaria, Las Palmas, España a

b

Recibido el 25 de noviembre de 2010; aceptado el 16 de marzo de 2011

PALABRAS CLAVE Desarrollo lingüístico del español; Implante coclear; Memoria de trabajo; Metilfenidato; Palabra complementada; Trastorno por déficit atencional

Resumen En este informe se describe de manera restrospectiva el desarrollo lingüístico de una niña con sordera profunda prelocutiva, que fue admitida para un estudio longitudinal de larga duración. El objetivo principal era evaluar el efecto del uso simultáneo del implante coclear (IC) temprano y la palabra complementada (LPC). Desde los 15 meses hasta los 6 años de edad, fue rehabilitada en el modelo oral complementado (MOC). Durante este periodo se grabaron 159 muestras de habla de 30 min cada una, que forman el CORPUS-MOC, disponible en CHILDES. Fueron objeto de estudio el desarrollo prelingüístico —balbuceo canónico, inventario fonético y primeras palabras— y el lingüístico —fonología, léxico, gramática y pragmática—. Como el desarrollo lingüístico no era el esperado para un caso de sordera con IC+LPC, se indagaron otras hipótesis. A los 4 años de uso del IC se confirmó el TDAH, que fue tratado con metilfenidato, y se reanalizaron los datos desde la perspectiva de sordera+TDAH, en la presunción de que ambas discapacidades estaban presentes desde el principio. Se contraponen los rasgos diferenciales del desarrollo lingüístico entre sordera típica y sordera+TDAH. © 2010 AELFA. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados.

KEYWORDS Spanish language acquisition; Cochlear implant; Working memory; Methylphenidate; Cued Speech; Attention-deficit/ hyperactivity disorder

Linguistic development in a case of prelocutive deafness and attention deficithyperactivity disorder Abstract This article retrospectively describes language development in a prelocutive deaf girl who was enrolled in a long-term longitudinal study. The main aim was to study the effect of the simultaneous use of an early cochlear implant (CI) and cued speech (CS). From 15 months to 6 years old the child underwent rehabilitation in the complemented oral model [COM, Modelo Oral Complementado (MOC) in Spanish]. During this period, 159 sessions of 30-minutes each were videotaped, forming the MOC-CORPUS, available in the CHILDES

*Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (S. Torres). 0214-4603/$ - see front matter © 2010 Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados.

184

S. Torres Monreal et al. database. Prelinguistic acquisitions (canonical babbling, phonetic inventory, and first words), and linguistic development (phonology, lexicon, grammar and pragmatics) were explored. As the child’s linguistic development did not follow the expected course for a case of deafness with CI+CS, other hypotheses were investigated. After 4 years of CI use, attention-deficit hyperactivity disorder (ADHD) was confirmed and was treated with methylphenidate. The data were reanalyzed from the perspective of deafness plus ADHD, assuming that both disorders were present from the beginning. The differential features in linguistic development in cases of typical deafness versus deafness plus ADHD are contrasted. © 2010 AELFA. Published by Elsevier España, S.L. All rights reserved.

Introducción El trastorno por déficit atencional (TDAH) es un trastorno mental caracterizado por dos componentes, déficit de atención e hiperactividad/impulsividad. Estos dos componentes se concretan en 18 rasgos, 9 por cada componente, que se han tomado como rasgos definitorios para identificar los tres subtipos de TDAH que recoge el manual DSM-IV-TR (APA, 2002): a) el hiperactivo-impulsivo (TDAH-HI); b) el inatento (TDAH-I) y c) el combinado (TDAH-C), que implica a los dos anteriores. En cualquier caso, para diagnosticar TDAH, estos 6/9 rasgos deben manifestarse simultáneamente durante más de 6 meses en dos entornos distintos, estar presentes antes de los 7 años de edad e interferir en actividades de la vida diaria, y se debe descartar que no se trate de retraso mental severo, psicosis o trastorno generalizado del desarrollo. Aunque los rasgos que definen el TDAH están presentes antes de los 7 años de edad (Rappley, 2005), por su marcado componente genético, la edad de diagnóstico y tratamiento se concentra en los 7-10 años. Sin embargo, la identificación es posible desde los 3 años de edad y, en casos de plurideficiencias, tendría grandes ventajas detectarlo e intervenir tempranamente. La incidencia del TDAH en la población escolar está entre el 3 y el 7% (Barkley, 1990; Lloyd y cols., 2006), aunque un reciente estudio (n = 938) la eleva al 9,2% (Ramtekkar y cols., 2010). En cuanto a la población con sordera, en el informe demográfico de la Gallaudet University (n = 40.282) la incidencia de TDAH es del 6,6% (Gallaudet Research Institute, 2008). Daneshi y Hassanzadeh (2007), en su estudio con un grupo de sordos prelocutivos con implante coclear (IC), encontraron que el 14% tenía otro déficit asociado, y los de mayor incidencia eran las dificultades de aprendizaje (33,33%), algún tipo de retraso mental (21,66%) y el TDAH (25%). Paralelamente al aumento de TDAH en la población escolar, aumenta el uso de medicación para su tratamiento, y se estima que 2 de cada 3 diagnosticados de TDAH están siendo medicados como primera opción (Biederman y Spencer, 2008; Vaughan y cols., 2009, para una revisión). La etiología genética del déficit (Daley y cols., 2008) ha hecho que el paradigma preponderante sea el biomédico (Wisser y Jehan, 2009). El tratamiento farmacológico tiene un impacto positivo que se traduce en mejora de la interacción social, la comunicación y el desarrollo lingüístico (Gupta y Ahmed, 2003; Ygual, 2003, con muestra española). Cuando concurren TDAH y sordera, el diagnóstico se complica pues, aunque algunos síntomas como el retraso en la

aparición del lenguaje, los errores gramaticales y la pragmática coincidan, las causas son diferentes. En el TDAH los errores están causados por déficit en funciones ejecutivas, mientras que en la sordera el origen está en el déficit perceptivo (O’Connell y Casale, 2007).

TDAH, mecanismos de transmisión neuronal y metilfenidato Hay evidencia empírica de que en el TDAH los mecanismos de neurotransmisión cortical están alterados (Spencer y cols., 2005), pues los neurotransmisores, tras ser liberados por la neurona presináptica, son neutralizados mediante el proceso llamado “recaptación”. Ciertos medicamentos, como el metilfenidato, hacen que la recaptación se retrase y el neurotransmisor quede a disposición de la neurona postsináptica durante más tiempo. Entre los neurotrasmisores, las catecolaminas tienen un papel decisivo en el funcionamiento del córtex prefrontal (CPF). A su vez el CPF es esencial en el control de la atención/inhibición. Dos importantes catecolaminas son la dopamina (DA) y la noradrenalina (NA), cuyo déficit se traduce en mal funcionamiento del CPF (Arnsten y Li, 2005; Sagvolden y cols., 2005) y otras estructuras subcorticales implicadas en el procesamiento cognitivo. Por ejemplo, el exceso o defecto de estimulación en los receptores de DA perjudica a la memoria de trabajo (MdT) (Turner y cols., 2005). Mientras que la NA incide en ambos hemisferios para que cada uno haga sus funciones, la DA debería incidir en el derecho (HD). Pero en el TDAH, el bajo nivel de DA hace que el HD no esté bien regulado por el hemisferio izquierdo (HI), y como consecuencia el HD se convierte en el hemisferio dominante. En estas condiciones, ciertas funciones cognitivo-lingüísticas propias del HI no se llevan a cabo con normalidad.

Aspectos neuropsicológicos del TDAH El interés para la investigación se centra en explicar las manifestaciones derivadas del mal funcionamiento de las funciones ejecutivas de las que dependen cuatro componentes básicos: MdT —que interviene prácticamente en todas las operaciones mentales—, autocontrol emocional, internalización del lenguaje (capacidad para describir y reflexionar sobre la propia conducta) y reconstitución (abstracción de reglas para gobernar la propia conducta y adaptarse al contexto) (Barkley, 1997).

Desarrollo de un caso de sordera + TDAH

185

Se ha asumido durante años que el TDAH es un déficit neuropsicológico que afecta al funcionamiento de los procesos inhibitorios y autorreguladores de la conducta (Barkley, 1997) y, como consecuencia, a los subsistemas dependientes como la MdT, el control de la conducta, la planificación y la resolución de problemas. Sin embargo, datos recientes muestran que unos sujetos con TDAH son deficitarios en tareas ejecutivas mientras que otros no, lo que se interpreta como que el déficit en el ejecutivo central no explica completamente el TDAH (Gathercole y cols., 2008), por lo que habría que considerar otras explicaciones; por ejemplo, la formulada en términos de variabilidad en la calidad de la ejecución y los tiempos de reacción en determinadas tareas (Hulme y Snowling, 2010) o la basada en inhibición de respuestas y en MdT (Martinussen y cols., 2005, metaanálisis de estudios sobre déficit de MdT en niños con TDAH), especialmente en MdT espacial y temporal. En este sentido, el buffer episódico (BE) del nuevo modelo de MdT de Baddeley (2000, 2007) es la pieza clave para entender el procesamiento de la gramática, la pragmática, la lectura y el procesamiento sucesivo/simultáneo (Naglieri y Das, 1988). El BE es como la sala de corte donde se monta la película bajo el control del ejecutivo central (EC). La comprensión supone un ir y venir del bucle fonoarticulatorio (BFA) —procesamiento sucesivo— a la agenda visuoespacial (AVE) —procesamiento simultáneo— hasta activar la representación mental y, finalmente, la respuesta verbal (fig. 1).

Método El sujeto de estudio Berta (en adelante B, seudónimo) fue admitida a los 13 meses de edad para un estudio longitudinal por su condición de sordera profunda prelocutiva, superior a los 100 dB en ambos oídos, de acuerdo con los baremos de la BIAP (www.biap.org/ biapanglais.html). B. es la segunda de dos hermanos; el primero en la fratría es un varón 18 meses mayor que ella. Los padres son hispanohablantes, de nivel sociocultural medio-alto y muy implicados en la educación de sus hijos. En la fami-

Memorias sensoriales

lia no había antecedentes de hipoacusia, y tampoco se daban indicadores prenatales o posnatales para sospechar enfermedad alguna en la niña, lo que provocó que el diagnóstico de sordera bilateral profunda se retrasara hasta los 12 meses de edad. En ese momento los padres contactaron con el centro implantador para colocar a la niña un implante coclear (IC), y con el equipo de intervención del “modelo oral complementado” (MOC) para iniciar la rehabilitación (Torres y cols., 2008; véase www.uma.es/moc, para ampliar). Por su parte, el equipo de “investigación en adquisición lingüística de sujetos con implante coclear” (ALSIC), que es la rama investigadora del MOC, les ofreció la posibilidad de hacer un estudio longitudinal del caso. En esos momentos no había indicador alguno que levantara sospechas de déficit asociado a la sordera. Los padres ofrecían garantías de implicación activa comprometiéndose a hacer palabra complementada (LPC) en casa (www.uma.es/moc, para ahondar en LPC), asistir a las sesiones de rehabilitación y apoyar la investigación en los límites establecidos —p. ej., hacer una grabación de 30 min cada 15 días en la que se viera al padre o la madre con la niña en situación de interacción comunicativa—. A los 17 meses, B. recibió un IC, que fue activado 1 mes después. La niña evolucionó aceptablemente durante el primer año de IC, adquirió básicamente el inventario fonético y produjo sus primeras palabras. A partir del segundo año de IC, los errores y/o retrasos de B. en desarrollo gramatical y en comprensión/producción difícilmente podían justificarse únicamente por su déficit auditivo, máxime teniendo en cuenta el buen funcionamiento del IC, el tipo de rehabilitación al que estaba siendo expuesta y la alta implicación familiar. En el tercer año de IC, ciertas respuestas de la niña indicaban serios déficit cognitivos. Valgan unos ejemplos: a) la producción era mucho mejor que la comprensión, por lo que desarrolló la estrategia compensatoria de hablar mucho para evitar las preguntas; b) en el colegio, durante los recreos, se unía al grupo de su hermano (normalmente los niños se dedican a juegos de acción y las niñas, a juegos de roles sociales, que pondrían en evidencia sus carencias); c) no resolvía situaciones como “pregúntale a mamá si tiene un lápiz” (la madre estaba en la sala contigua), esto indicaba un problema de

Memoria de corto plazo Memoria de trabajo

Memorias de largo plazo

Sistema Ejecutivo Central (SEC) Sistema Atencional Supervisor (SAS)

Agenda visuoespacial (AVE)

Bucle fonoarticulatorio (BFA) Buffer episódico (BE)

Detector motivacional (DM) Marcador somático (MS)

Figura 1 Esquema de memoria de trabajo (Baddeley, 2007) con el detector motivacional añadido por el autor.

186 memoria de corto plazo (MCP): o no mantenía la información en BFA o, si la mantenía, no activaba la imagen correspondiente en la AVE; d) cuando aprendió a leer, fue capaz de resolver la tarea anterior, lo que indicaba que el problema estaba en el tiempo de procesamiento de la información (PI); su comprensión lectora era mejor que su comprensión oral pues, mientras que el habla desaparece, el texto permanece, y e) se apoyaba en cancioncillas o retahílas para resolver tareas cognitivas; por ejemplo, una vez aprendido el silabario (pa, pe, pi, po, pu; ma, me, mi, etc.), al señalarle una sílaba y preguntarle “¿qué pone aquí?”, cuando la serie estaba ordenada siguiendo el orden de las vocales (pa, pe, pi, po, pu) sus tiempos de reacción (TR) eran más altos para “po” que para “pe”; esto indicaba que repasaba toda la secuencia para encontrar el objetivo. Cuando se le mostraba la secuencia desordenada (pa, po, pu, pe, pi) no era capaz de leer “po” porque se le activaba “pe” ya que no podía inhibir el automatismo ligado al orden de la serie. También ocurría el mismo fenómeno de falta de inhibición cuando se le instaba a responder deprisa, impidiendo el repaso subvocal en el BFA. Este tipo de fallos, que apuntaban al corazón de la cognición —MCP, PI, TR, priming, etc.—, instaban a buscar explicaciones más allá de la sordera. Cuando ya los indicadores conductuales en número (al menos 6/9), en duración (más de 6 meses) y en entornos distintos (casa y laboratorio), de acuerdo con el DSM-IV-TR (APA, 2002), confirmaron que se trataba de un caso de TDAH-I, B. empezó un tratamiento con metilfenidato, controlado por su médico pediatra y los profesionales del MOC y de ALSIC. En ese momento B. tenía 5;6 años de edad cronológica y 4 años de uso del IC, o sea, de edad auditiva. Por otro lado, la niña siempre estuvo integrada en los servicios escolares —jardín de infancia, educación infantil y educación primaria (EP)— que le correspondían por su domicilio familiar y por edad.

Objetivos de investigación: retrospectiva y reinterpretación La rehabilitación en caso de sordera prelocutiva, por su previsión de larga duración, permitía plantear una investigación longitudinal que abarcara desde los 15 meses hasta el ingreso en la EP a los 6 años de edad. B., por estar expuesta al habla mediante IC + LPC, ofrecía varios retos, que se formulan en los siguientes objetivos: 1. Estudio cuantitativo y cualitativo del input oral que recibe un bebé o niño sordo expuesto a LPC de forma sistemática. Objetivo realizado y publicado antes de la detección del TDAH (Torres y cols., 2006). 2. Evaluación del uso simultáneo de IC y LPC en la adquisición de las primeras palabras y primera estructura gramatical (artículo+N). Objetivo realizado y publicado antes de la detección del TDAH, aunque con cierta sospecha ya de no estar ante un caso puro de sordera prelocutiva (Moreno-Torres y Torres, 2008). Esta sospecha estaba fundamentada en la comparación de B. con dos controles oyentes (OT1 y OT2, niño y niña) igualados en edad auditiva (EA). La EA en el oyente coincide con su edad cronológica (EC), pero en el sordo se cuenta desde el momento en que se activan sus prótesis auditivas, en

S. Torres Monreal et al. este caso el IC, que tuvo lugar a los 18 meses de EC; por lo tanto, B. era 18 meses mayor que sus controles oyentes. En el reanálisis tras la confirmación de TDAH, se comparó a B. con 2 controles sordos igualados en EC y EA, usuarios también de IC temprano y de entorno socioeducativo similar. 3. Peculiaridades en la adquisición de contenido y forma del lenguaje oral en un caso de sordera con IC y TDAH: análisis desde la perspectiva lingüística. Ya se tenía conocimiento del TDAH (Moreno-Torres y cols., 2010). 4. Reinterpretación de los datos lingüísticos de un sujeto con IC y TDAH, presentados en 2 y 3, pero ahora desde la perspectiva cognitiva en caso de TDAH, que es el objetivo del presente artículo. Lo más difícil y, al mismo tiempo, lo más atractivo de este estudio fue detectar, estudiar y confirmar el impacto del TDAH en el desarrollo cognitivo-lingüístico de un sujeto con sordera prelocutiva equipado con IC temprano y expuesto a LPC. Ahí radicaba la singularidad de este caso. Por fortuna, se disponía del corpus lingüístico (desde los 15 meses hasta pasados los 6 años de EC); esto permitió revisar y reinterpretar los datos lingüísticos previos al diagnóstico de TDAH. El presente trabajo se centra, pues, en la interpretación cognitiva de los datos lingüísticos ya publicados (Torres y cols., 2006; Moreno-Torres y cols., 2008 y 2010).

Materiales El corpus MOC El corpus MOC (http://childes.psy.cmu.edu/data/Clinical/) consta de 159 muestras de habla de 30 min cada una, grabadas a B. entre los 15 meses y los 6 años de edad. Las grabaciones se hicieron con el equipo de vídeo semiprofesional SONY DCR TRV950E 3CCD Megapixel. Todo el proceso, desde las grabaciones hasta la discusión de los resultados, fue realizado por los propios investigadores. El corpus tiene dos peculiaridades importantes: a) es el único corpus en CHILDES que codifica el input al que está expuesto un sujeto sordo mediante LPC, y b) el sujeto fue diagnosticado de TDAH a los 4 años de uso del IC (5;6 años de EC), lo que permitió el reanálisis de todo el proceso evolutivo teniendo en cuenta esta doble afección, sordera más TDAH. El corpus está codificado según la norma CHAT (Codes for the Human Analysis of Transcripts Scheme, MacWhinney, 2000) con las adaptaciones necesarias por la peculiaridad del caso. Se remite al lector a dos trabajos previos de los autores (Moreno-Torres y Torres, 2008; Moreno-Torres y cols., 2010) para obtener información detallada al respecto.

Tests estandarizados Para llevar una evaluación en paralelo a la del corpus, que reforzaría la fiabilidad de los datos, se usaron las siguientes pruebas estandarizadas: a) el Peabody Picture Vocabulary Test (PPVT) (Dunn y cols., 2006); b) el test de Comprensión de Estructuras Gramaticales (CEG) (Mendoza y cols., 2005), y c) el test de inteligencia no verbal TONI-2 (Brown y cols., 1995) para evaluar el desarrollo léxico, la comprensión verbal y el cociente intelectual (CI), respectivamente.

Desarrollo de un caso de sordera + TDAH

187

Resultados Vocalizaciones e inventario fonético B. progresa desde 0 vocalizaciones canónicas, en el momento de iniciar la rehabilitación, hasta el 20% a los 6 meses de IC, y en ese porcentaje se mantiene los 3 meses siguientes. Quizá en el caso B. lo significativo no es el tiempo que tarda en adquirir ese 20%, sino el estancamiento posterior. En la tabla 1 se presenta la progresión fonética de B. y la de los 2 controles oyentes españoles OT1 y OT2. Inventario fonético: a los 12 meses de uso del IC (30 meses de edad), B. estaba prácticamente igualada en vocales, nasales /m/ y /n/, y oclusivas, excepto /d/ y /g/ a los dos controles oyentes OT1 y OT2. Lo significativo fue el mayor tiempo que B. necesitó para completar el cuadro. Inteligibilidad: conforme B iba adquiriendo el inventario fonético, su inteligibilidad mejoraba, como muestra la figura 2, aunque persistían algunas dificultades articulatorias.

Léxico temprano

Tabla 1 Inventario fonético

Vocales Oclusivas

Fricativas y aproximantes

Africadas y líquidas

Morfosintaxis Morfología verbal: B. adquirió la morfología verbal entre el segundo y el tercer año de IC, a la misma edad auditiva que los controles oyentes, aunque produciendo errores atípicos. LME: B. progresó lentamente pasando de 1,5 a 1,7, mientras que los controles oyentes pasaron de 1,1 a 2,9 y de 1,6 a 2,6, respectivamente, entre 19 y 29 meses de EC. La diferencia con los oyentes se agrandaba con el paso del tiempo.

Gramaticales

Paraléxicas

B

Predicados

CM Primeras 50 palabras

CF

Nombres

Nasales

Fonemas

B.

OT1

OT2

/a, e, i, o, u/ /b, p, t, k/ /d/ /g/ /s/ /ɵ/ /f/ /x/ /j/ // /l/ /ɾ/ /r/

− − − 2 3 2 2 6 1 2 1 2 6 − − 8

− − 2 − − 2 2 3

− − 2 3 1 1 1 1 1 − 1 1 1 − − 3

/m, n/ //

− 1 2 2 − − 3

Nota. El guión (−) indica los fonemas adquiridos a los 12 meses de IC. Los números indican los meses posteriores en que fueron apareciendo los restantes fonemas.

Procesos fonéticos

B. produce más lexemas que los controles oyentes, debido al mayor volumen de léxico nominal (B., 168; OT1, 118, y OT2, 119), pero en verbos están igualados (B., 57; OT1, 57, y OT2, 55). Primeras 50 y 100 palabras: se compara la distribución categorial —gramaticales, paralexicales, predicados y nombres— del léxico de B. con la de los 2 sujetos sordos, CM y CF. Los resultados se muestran en la figura 3. En la evaluación con el Peabody a los 27 meses de IC (45 meses de EC), B. alcanzó una puntuación estándar equivalente a la media de oyentes de 35-39 meses de edad, según los baremos del test. Sin embargo, este buen desarrollo en vocabulario receptivo no se tradujo en aumento de la LME, que se mantenía en 1,9 a los 27 meses de IC.

0,7 0,6 0,5 0,4 0,3 0,2 0,1 0

Artículos: en cuanto al uso de los artículos, B. usaba todas las formas del artículo definido (el, la, los, las) y el singular del indefinido (un) al final del segundo año de IC. Hay un sesgo por los masculinos el y un frente al femenino la, con el que comete el 56% de errores. Para B., la primera oposición fue definido/indefinido, mientras que para los controles oyentes fue masculino/femenino (tabla 2).

35 30 25 20 15 10 5 0

Casa Logopedia

24 25

26 27

28 29 30 31 32 33 34

Meses de uso del implante coclear

Figura 2 Inteligibilidad (errores fonéticos).

Gramaticales 0,7 0,6 0,5 0,4 0,3 0,2 0,1 0

B

Paraléxicas

Predicados

CM Primeras 100 palabras

Figura 3 Comparación de B. con 2 niños sordos de ALSIC (CM y CF).

CF

Nombres

35

188

S. Torres Monreal et al.

Tabla 2 Uso de los artículos por B. frente a 2 controles oyentes igualados en LME LME

B.

1,2 1,3

El Un

1,4

La Los

1,5 1,6

OT1

teniendo en cuenta el corto espacio de tiempo en el que se produjo.

OT2 La El Los

La El Un Los

1,7

Un

En resumen, B. progresa aparentemente al mismo ritmo que sus pares oyentes, igualados en EA, durante el primer año de IC; en el segundo año mantiene su progresión en fonética y léxico, y supera en números absolutos a los oyentes igualados en EA. Sin embargo, en gramática (LME y artículos, concordancias, organización de la frase y otros) mostraba signos evidentes de retraso. En los años 3 y 4 de IC, la progresión en gramática continúa, más en morfología que en sintaxis. Sin embargo, aumentan los errores léxicos y se mantienen las omisiones. Su progresión es escalonada o discontinua, mientras que la de los oyentes es continua.

Pragmática Comprensión de enunciados: con el paso del tiempo se hizo más patente el déficit en comprensión. A las 1.655 preguntas simples y directas (M sesión = 48,6), contenidas en las 34 sesiones previas a la medicación con metilfenidato, sólo el 22% fueron respuestas cooperativas, o sea, pragmáticamente adecuadas. A los 4 años de IC (5;6 de edad), B. fue evaluada con el test de Comprensión de Estructuras Gramaticales (CEG) (Mendoza y cols., 2005), situándose en M = 48,5 (Sx = 9,2), que es una puntuación baja para oyentes de 4 años de edad. También se midió su cociente intelectual (CI) con el test de inteligencia no verbal TONI-2 (Brown y cols., 1995), situándose en el percentil 87 respecto a su grupo normativo, o sea, dentro de la media.

Etapa tras el tratamiento con metilfenidato Léxico: a los 4 años de uso del IC (5;6 años de EC) en el PPVT obtuvo una puntuación estándar de 93, que estaría en la media de sus pares oyentes si se toma como referencia la EA, pero estaría por debajo si la referencia es la EC. LME: se calculó a partir de una sesión de 30 min (Nenunciados = 178), y resultó en 4,2. El progreso fue muy significativo respecto a la etapa previa al metilfenidato. Comprensión de enunciados: evaluada con el CEG, la puntuación fue M = 58, que es la media en el baremo del test para niños normales de 5 años de edad. Pragmática: se analizaron las 14 sesiones siguientes al inicio de la medicación y se contabilizaron 863 preguntas directas (M sesión = 68,7%). La respuesta pragmáticamente adecuada a esas 863 preguntas ascendió al 77%, cuando en la etapa previa a la medicación era del 22%. Este fue un cambio espectacular, que debe atribuirse al metilfenidato

Discusión Tras la activación del IC a los 18 meses de EC, B. empezó un lento desarrollo, que podría calificarse de aceptable en las adquisiciones, con resultados similares a los de otros sujetos sordos equiparables (Barry y cols., 2006), pero necesitando tiempos más largos. Su pasividad inicial y su escasa respuesta al rico conjunto estimulador que se le ofrecía (IC, LPC, retos cognitivos adecuados, materiales atractivos, etc.) rompían las expectativas y la diferenciaban de los demás sujetos con sordera profunda prelocutiva del MOC, que en las mismas circunstancias daban respuestas significativamente más cooperativas. Este desfase temporal podría ser el primer rasgo diferencial entre desarrollo cognitivo-lingüístico en caso de sordera+TDAH y sordera sin déficit asociado (tabla 3).

Inventario fonético e inteligibilidad La eficacia del IC durante el primer año de uso se dejó notar en un lento progreso de la atención, el inventario fonético, la inteligibilidad y el léxico. En ese momento todavía no se podía aislar indicadores claros relacionados con el TDAH, además la sordera por sí misma y la variabilidad intragrupal en la población de sujetos con hipoacusia prelocutiva podrían justificar el desarrollo mostrado por B. Pese a esas posibles justificaciones, la progresión más lenta de lo esperado, aunque respetando en lo esencial las primeras etapas del proceso, sería el segundo rasgo diferencial (tabla 3). La tabla 1 muestra la adquisición fonética de B. comparada con 2 oyentes típicos igualados en EA. Salvo en los tres fonemas /ɲ/, /r/ y /x/, que adquiere empleando el doble y el triple de tiempo que sus pares oyentes, en el resto la progresión es similar. En cuanto a la /r/, la variabilidad en la adquisición es muy alta, por lo que podría ser una característica individual. En cuanto a la gutural /x/, no tenemos explicación razonable. Interés especial tiene la progresión en inteligibilidad del habla. A los 15 meses del IC ya había adquirido el 87% de los fonemas y a los 24 meses de EA (42 meses de EC) su inventario fonético estaba casi completo. Sin embargo, los errores en procesos fonológicos estaban por encima del 25% a los 24 meses de uso del IC y descienden al 5% a los 35 meses (fig. 2). La progresión es constante, pero el ritmo, una vez más, es lento. B. tenía especial dificultad en tareas de procesamiento simultáneo, que podría explicar que teniendo adquiridos los fonemas no los combinara adecuadamente en forma y tiempo para producir las imágenes acústicas de las palabras. Este sería el tercer rasgo diferencial (tabla 3). En ese momento, tras 12 meses de IC (30 meses de EC), se esperaba que produjera estructuras de dos palabras, pero las expectativas no se cumplieron. Para activar la gramática no basta con tener adquiridas las unidades fonéticas y léxicas, sino que estas deben ser recuperadas de la MLP (ambos hemisferios), procesadas en la MdT y ordenadas según reglas gramaticales (HI). Un déficit a este nivel de procesamiento, más las dificultades que B. venía mostrando en comparación de patrones, justificaría este retraso. Pero

Desarrollo de un caso de sordera + TDAH

189

además, el TDAH se caracteriza por hipofuncionalidad del HI, que es donde se lleva a cabo el procesamiento gramatical. Más aún, el TDAH implica bajo rendimiento de los procesos ligados a las funciones ejecutivas: planificación, procesamiento simultáneo, activación de la conducta comparativa y programación de la respuesta, aspectos de los que depende la sintaxis. Dicho brevemente, la sintaxis implica comparar, ordenar, interpretar y representar mentalmente, o sea, precisa activar una imagen o gestalt. Por ejemplo, B. no entendía que dos palabras representaran un solo objeto. Cuando se le pedía “dame el sol rojo” (procesamiento simultáneo), era incapaz de hacer la tarea; para re-

solver el problema necesitaba ver las dos etiquetas “sol” y “rojo” (procesamiento sucesivo). Se pensó que B. no podía resolver esta tarea dado el grado de abstracción de los colores. Entonces se trabajó con elementos más familiares y concretos, como son los miembros de la familia y las prendas de vestir, pero aun así no podía entender que al oír “camiseta de papá” sólo debía elegir un objeto y no dos. Por lo tanto, no se trataba de un déficit lingüístico, sino cognitivo, o sea, no podía pasar la información procesada en el BFA (procesamiento sucesivo) a la AVE (procesamiento simultáneo). Este retraso en sintaxis se considera el cuarto rasgo diferencial (tabla 3).

Tabla 3 Rasgos diferenciales entre un caso de sordera pura y un caso de sordera con déficit asociado Sordo con sordera + TDAH

Rasgo

Descriptores

1

Progresión continua frente a discontinua. Implicación frente a pasividad en las tareas. Tiempo empleado Facilidad para comparar patrones auditivos y categorizar según 1 o 2 rasgos Progresión en inteligibilidad: vocalizaciones, inventario fonético y finalmente palabras Continuidad entre adquisición de las primeras 50 y 100 y formación de conceptos: procesamiento sucesivo/simultáneo

Atiende y aprende, se interesa por los estímulos, muestra curiosidad y se implica, secuencia ininterrumpida de aprendizaje No muestra cansancio con tareas que implican al HI (p. ej., discriminación auditiva, categorizaciones, etc.) Aparecen pronto las vocalizaciones y palabras, hay continuidad y progresión en etapas y adquisiciones

Inexpresividad, desinterés ante estímulos nuevos, poca implicación en las tareas, necesidad de más tiempo para recorrer las etapas Agotamiento ante tareas que supongan actividad del HI, poca asimilación de lo aprendido, poca generalización

Al tiempo que adquieren las primeras 50/100 palabras, muestran dominio en procesamiento sucesivo y sumultáneo formando conceptos con dos o más etiquetas

Paso de la holofrase al enunciado de dos palabras Análisis cualitativo del lenguaje

Aparición de la sintaxis de dos palabras sin interrupción con las etapas anteriores La distribución por categorías es similar a la del oyente

7

Progreso en LME , “buenos fallos” en morfología flexiva y derivativa, aprendizaje incidental

8

Progresión predecible en gramática, descubriendo y aplicando reglas

LME progresa similar a la de los oyentes, comete “buenos errores”, que es signo de estar generando las reglas. Las estructuras progresivamente son más complejas. Los pasos a seguir son predecibles, se va ajustando al modelo adulto. Si se le enseñan reglas, las aplica

Tarda más en adquirir las primeras 50/100 palabras, y se retrasa significativamente en la formación de conceptos con más de una variable. Permanece en el estadio de una palabra = un objeto. No comprende procesamiento sucesivo/simultáneo Parón entre el uso de una palabra y el enunciado de dos palabras, no hay continuidad La distribución por categorías se aleja del oyente, y abundan paralexias, onomatopeyas y léxico contextual LME baja durante mucho tiempo, no comete “buenos errores”, pues se limita a repetir lo aprendido. Abuso de yuxtaposición de frases canónicas, en lugar de estructuras más complejas

9

La comprensión como prueba crítica del funcionamiento del lenguaje y la cognición

2

3

4

5

6

Sordo típico con IC

Comprende y produce adecuadamente, la pragmática es correcta

Aparente normalidad en la progresión fonética con dificultad para formar las palabras. Más tiempo para las adquisiciones, con parones entre etapas

Variabilidad y fatigabilidad en tareas gramaticales. Le cuesta aprender y aplicar reglas. Comete errores gramaticales muy variados Baja comprensión en interacción comunicativa, que lleva a desarrollar estrategias como llevar la voz cantante para que no le hagan preguntas o “poner voces” para evitar “estilo indirecto”

HI: hemisferio izquierdo; IC: implante coclear; TDAH: trastorno por déficit atencional.

190

Léxico temprano Lo primero que llamó la atención fue el tiempo transcurrido en adquirir las primeras 50 y 100 palabras. Mientras que B. tardó 9;0 meses en adquirir las primeras 50 palabras y necesitó otros 4;5 meses más para llegar a las 100, los 2 controles sordos con IC (CM y CF) las adquirieron en 7;5 y 3;0 meses y en 6;0 y 3;0 meses, respectivamente. De nuevo la progresión en B. es constante, pero el ritmo es lento. Esto puede estar relacionado con “aprendizaje lento” por problemas cognitivos (déficit en MdT, en procesamiento sucesivo/simultáneo, en aprendizaje incidental, etc.). Cualquiera que sea la causa, el resultado es preocupante, pues de la adquisición de esta masa crítica léxica dependerá el comienzo de la gramática. Retrasarse en el inicio de la gramática no sería simplemente llegar después, que también, sino llegar en peores condiciones y, en los casos más graves, supondría poner en riesgo el aprendizaje completo de la gramática. El retraso en la adquisición de la masa crítica léxica y, como consecuencia, la aparición de las primeras estructuras de dos palabras es el quinto rasgo diferencial (tabla 3). El análisis cualitativo del vocabulario temprano de estos 3 sujetos sordos con IC (B, CM y CF) muestra que en la categoría “léxico nominal” es donde más palabras se concentran, y esto ocurre tanto en el primer tramo, hasta las 50, como en el segundo, hasta las 100. B. tiene un 22% de verbos (sumando las categorías nombres + verbos), mientras que los controles oyentes OT1 y OT2, a los que había superado en número total de palabras, tienen el 32%. Otro dato que destacar es el volumen de expresiones paraléxicas y lenguaje contextual, que en B. asciende al 40%, mientras que en los controles sordos CM y CF se queda en el 15 y el 21%, respectivamente. Por el contrario, en léxico gramatical B. se queda en el 4%, mientras que CM y CF llegan al 12 y el 19%, respectivamente (fig. 3). Estos datos refuerzan la idea de TDAH asociado, pues los nombres se procesan en ambos hemisferios, mientras que las palabras funcionales y la sintaxis lo hacen en el HI. La alta frecuencia de paralexias en esta etapa, junto con la diferente distribución categorial, podría considerarse un rasgo atípico, por tres razones: a) no aparece en los 2 controles con IC; b) otros investigadores hacen hincapié en los errores gramaticales de los niños con IC, pero no documentan errores léxicos de interés (Le Normand, 2004; Szagun, 2004), y c) los errores con los colores, que se procesan en el HI por su carácter abstracto, perduraron en B. hasta el primer mes de tratamiento con metilfenidato. En resumen, mientras que CM y CF se comportan como otros niños implantados, igualados en EC, EA y ausencia de déficit asociado (Nott y cols., 2009), B. sigue un desarrollo cualitativo peculiar, sobre todo en el tramo de las 50 primeras palabras, lo que se considera el sexto rasgo diferencial (tabla 3). Los datos de B. apuntan cuatro rasgos importantes del sujeto: a) preferencia por expresiones paraléxicas en léxico inicial aprendidas por repetición; b) errores léxicos con palabras abstractas; c) baja LME, y d) variados errores gramaticales. Pero como los errores no son tantos, las diferencias entre B. y otros niños con IC parecen más cualitativas que cuantitativas y, por lo tanto, más ligadas al procesamiento cognitivo de la información que a procesos perceptivos y/o lingüísticos. En esta etapa debía cometer los llamados “bue-

S. Torres Monreal et al. nos fallos” (p. ej., “jugo” por “juego”), pero no los cometía porque no generaba la regla, sino que “aprendía” lenguaje en lugar de “generarlo”. Estas peculiaridades, que no aparecen en la población sorda en general, se tomarán como el séptimo rasgo diferencial (tabla 3).

Gramática En el uso de los artículos, B. seguía un ritmo de producción similar al de los oyentes, pero el patrón de errores era distinto. El primer rasgo distintivo es que B. produjo menor cantidad de protoartículos y estuvo en esa fase durante menos tiempo que los controles oyentes y que los controles sordos con IC. Como hipótesis, estar expuesta a LPC pudo influir en ello. Que produjera antes “el” y “un” que “la” podría ser un “efecto LPC”, pues se complementan con un movimiento flick, muy perceptible por la vista. Además, si B. no generaba lenguaje, sino que lo “aprendía”, no tuvo ocasión de aprender los protoartículos, pues los adultos siempre le dieron formas correctas mediante LPC (tabla 2). Otro rasgo distintivo de B. es que omite menos artículos que los controles oyentes, lo que también puede atribuirse a LPC: al facilitar la percepción, podría aumentar la producción. Pero ¿por qué, si los percibe mejor, los generaliza peor? Fue muy llamativo el sesgo hacia las formas masculinas “el” y “un” en detrimento de “la”. Lo raro es que en LPC siempre aparece el artículo precediendo al nombre, lo que permite que los sujetos expuestos a LPC generalicen correctamente el género gramatical (Hage y cols., 1991), pero también hemos dicho que “el” y “un” se perciben mejor que “la” en LPC. B. pudo procesar artículo y nombre como elementos independientes y no generalizar la regla gramatical que subyace al género en español. Con estas peculiaridades, B. usó los artículos en el segundo año de IC y adquirió los morfemas verbales el año siguiente. Pese a estos avances, B. no hizo combinaciones de dos palabras, como hacen la mayoría de los niños oyentes típicos de entre 18-24 meses. B. cometía errores en todo aquello que no había aprendido mediante aprendizaje intencional. Dicho de otra manera, el aprendizaje de la gramática requiere la exposición a buenos ejemplos durante años y el TDAH podría ser un obstáculo para aprovechar el entorno lingüístico. Esta explicación está en línea con la hipótesis del déficit sintáctico (Bastién-Toniazzo, 1991), según la cual los errores gramaticales de los sordos se deben a la falta de exposición masiva a buenos ejemplos durante años. Aunque parezca una explicación incompleta, conviene tener en cuenta esta hipótesis, que sería el octavo rasgo diferencial (tabla 3). Llamó la atención también la abundancia de “errores generales” del tipo “me han pegado con el pelo”. Esto significa que tiene dificultades para organizar frases complejas. En apoyo de esta idea está el dato sobre la LME, que a finales del tercer año de uso del IC estaba en 2,2; a finales del cuarto de IC, en 2,5, y tras 1 mes de tratamiento farmacológico, se mantenía en 2,6. En este aspecto, LPC no cumplió la función de normalización progresiva en LME que se ha encontrado en otros sujetos expuestos a LPC antes de los 3 años de edad, donde la progresión es de 1,8, 3,3 y 4,8 a los 18 meses y a los 3 y 5 años, respectivamente (Le Normand, 2008). Esta baja LME en B. podría deberse también a bajo rendimiento de la MCP.

Desarrollo de un caso de sordera + TDAH

Comprensión de enunciados y pragmática Los fallos en comprensión fueron decisivos para indagar explicaciones más allá de la sordera. El recuento de errores empezó con el análisis cualitativo del CEG, detectando los siguientes, entre otros: a) confusión o ausencia de clíticos; b) sesgos de probabilidad y predictibilidad; c) sobregeneralización errónea de reglas aprendidas para situaciones concretas; d) desconocimiento de conceptos básicos (encima, debajo, delante, detrás, etc.); e) fallos en conducta comparativa; f) anclajes en la palabra más frecuente o estrategia de la palabra clave (Alegría y cols., 2009); g) aleatoriedad en el orden derecha-izquierda, que en sintaxis puede dificultar la comprensión; h) sesgo de primacía/recencia, que remite a la MCP; i) atribuciones de agente = sujeto cuando en el enunciado aparece un ser animado, y j) falsas presunciones (p. ej., asumir “no sólo” como negación o “ni… ni” como “no”). Esta lista, que dista mucho de ser exhaustiva, muestra en primer lugar las carencias lingüísticas de B., pero además apuntan directamente al corazón del TDAH. Después de 1 mes con el tratamiento farmacológico, se le volvió a pasar el CEG y alcanzó la media para oyentes típicos de 5 años, o sea, daba muestras de rápida recuperación. Por lo tanto, los fallos en gramática y pragmática se consideran el noveno rasgo diferencial (tabla 3). La LME, calculada a partir de una sesión de 30 min, tras 2 meses de tratamiento, fue de 4,2 (Nenunciados = 178). Todo parecía normalizado, salvo ciertos errores de concordancia sujeto-verbo y omisiones cuando las frases eran complejas y/o largas, pero estos errores también los cometen los sujetos sordos con IC y sin TDAH. Muchos datos iban confluyendo en que el tratamiento tenía un impacto positivo en el desarrollo lingüístico y cognitivo. Dicho de otra manera, el TDAH era un déficit asociado a la sordera desde el principio y estaba impidiendo que se manifestara la conducta verbal según lo esperado en caso de sordera con IC. Al ser neutralizado el TDAH por la medicación, afloraron conocimientos que ya estaban adquiridos, pero bloqueados por déficit de procesamiento cognitivo, especialmente en MdT.

191 sentarse imágenes complejas, mejorar la comprensión verbal y dar respuestas coherentes, y g) pese al TDAH, el IC+LPC fue clave en la percepción, a juzgar por la calidad de habla que desarrolló en los primeros 2 años de IC. La intervención cognitiva a la que fue expuesta también tuvo importancia, pues en el segundo mes de tratamiento con metilfenidato realizaba con éxito tareas cognitivas que antes del tratamiento era incapaz de hacer. Cabe postular que los aprendizajes estaban adquiridos antes del tratamiento farmacológico, aunque el sujeto no fuera consciente de ello, ya que en tan breve tiempo no habría sido posible hacer tan grandes avances.

Agradecimientos Los autores dan las gracias a McWhinney por su apoyo a la versión MOCHAT y por la incorporación del corpus de B. a la base de datos CHILDES. Agradecimiento muy especial merece el lingüista Ignacio Moreno-Torres, sin cuya total dedicación no se habrían obtenido los datos de B. que dan soporte a este texto, y que expresamente ha renunciado a figurar como coautor. Gracias a Paloma García Santafé, por su entrega desinteresada durante años a la rehabilitación de B.; gracias al Centro SIETE por haber prestado sus instalaciones para llevar a cabo la rehabilitación. Mención especial merecen los padres de B. por su dedicación y por el soporte dado a esta investigación. Finalmente, los autores agradecen al editor y a los revisores anónimos sus sugerencias, que han contribuido a mejorar el texto.

Financiación Este trabajo ha sido posible gracias al Proyecto de Excelencia P7 SEJ 3119 (ALSIC), en curso, dentro del marco del plan de investigación 2007-2011 de la Junta de Andalucía.

Bibliografía Conclusiones En conjunto, el desarrollo lingüístico de B. fue cualitativamente diferente al de otros sujetos con IC, y por supuesto al de sus pares oyentes. Destacan las siguientes características: a) empleó más tiempo en superar las fases, y este tiempo era mayor conforme aumentaba la complejidad lingüística y/o cognitiva de los contenidos; b) los fallos y estancamientos se relacionaban más con el procesamiento cognitivo que con la percepción; c) los errores en cada fase fueron más variados y abundantes que los producidos por los controles sordos y oyentes; d) especial dificultad tuvo en comprensión, aunque oía y repetía correctamente; e) en el periodo previo a la medicación, parecía funcionar con los subsistemas de la MdT desconectados entre sí, no mostraba el paso del BFA (oír el enunciado) a la AVE (ver la imagen o película), daba la impresión de no tener activado el BE (fig. 1), por lo que no había procesamiento interactivo de la información procedente de los distintos subsistemas de la MdT; f) con la medicación empezó a responder como si todos los subsistemas de la MdT se comunicaran, pudo repre-

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