Sequestração Pulmonar: um diagnóstico a não esquecer

REV PORT PNEUMOL I (4): 361-368

ARTIGO DE REVISAO

Sequestra~ao

Pulmonar: urn diagnostico a nao esquecer M." JOSE SIMOES*. CA RLOS GLORIA••

RESUMO

A sequestra~ao pulmonar e urn diagn6stico frequentemente esquecido, quer pela sua raridade, quer pelas multiplas formas de apresenta~iio. Pode mimetizar outras doen~as pulmonares, sendo passivel de varios diagn6sticos diferenciais. Os autores descrevem dois casos cUnicos de sequestra~ao pulmonar intralobar com diferentes form as de apresenta~iio: urn dos casos como achado radiol6gico, no outro caso o diagn6stico foi feito na sequencia de urn quadro pneum6nico agudo. Ambas as situa~oes projectavam-sc na telerradiografia do t6rax junto a goteira paravertebral esquerda, comprometendo o segmento posterior do lobo inferior esquerdo, localiza~iio mais frequentemente descrita na literatura. A T.A.C. toracica e a aortografia permi~ram demonstrar a existencia de vasculariza~iio an6mala, conduzindo ao diagn6stico definitivo e a uma correcta abordagem cirurgica. Num dos casos observaram-se aspectos bistologicos sugestivos de infec~iio tuberculosa intra-sequestra~ao o que constitue uma associa~ao d e extrema raridade. t feita complementarmeote uma revisao da sequestra~ iio pulmonar intra e extralobar. Palavras-chave: sequestractao pulmonar, malformacoes coogenitas

SUMMARY

PuJmonary sequestration is a rare disease with multiple clinical • lntema do lntemato Complementar de Pneumologia •• Assistente Hospitalar de Pneumologia Unidade de Pneumologia do Hospital de Santa Marta, Lisboa (Director: Dr. Manuel Coelho)

Recebido para publica~ao em 95.3.27 Aceite para publica~iio em 95.5.30

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presentations. Diagnosis is often delayed because thi s condition may be confounded with other pulmonary diseases. The authors report two cases of intralobar sequestration : in one ofthem the patient was assyntom atic and diagnosis was based on radiographic anomaly. In the other case patient complained of an acute respiratory illness. Chest X-ray shad ows were seen near the left paravertebral gutter in both cases. Computed tomographic scan and angiography confirmed the presenc~ of anomalous vascula rization. In one of the cases histological fi ndings wer e suggestive of tuber culous intra-sequest ration infection, which is a very r ar e association. A revision of intra a nd extra loba r sequestra tion is also made. Key-Words: Pulmonary sequestration. congenital malfonnations

INTRODU<;:AO

sequestrac;ao puJmonar e uma malfonnac;ao congenita relativamente rara, correspondendo a menos de 7% de todas as malformac;oes congenitas pulmonares ( 1-5). Foi definida pel a primeira vez por Pryce, em 1946, como sendo uma Area de pulmao embriomirio recebendo a sua vascularizac;ao de uma arteria sistemica an6mala (6). Caracteristicamente nao mantem comunicac;ao com a arvore traqueobronquica A

(7-9).

Existem duas variedades, a sequestrac;ao intralobar e a sequestrac;ao extralobar. Cerca de 80% dos casos sao da variedade intralobar, caracterizada pela presenc;a de lecido pulmonar embriomirio adjacente ao parenquima pulmonar normal e recoberto pela mesma pleura visceral (8). Na variedade extralobar, mais rara, a sequestrac;ao desenvolve-se dentro de urn inv61ucro pleural proprio (10). No pulmao sequestrado a irrigac;ao arterial provem geralmente de ramos da aorta toracica descendente ou da aorta abdominal, sendo a drenagem venosa efectuada pelas veias pulmonares, bronquicas ou por outras veias sistemicas, incluindo a veia cava inferior, azigos ou pelo sistema venoso porta, como e frequente acontecer na seques:rac;ao extralobar (11,12). Existe pois urn pediculo vascular an6malo irrigando urn • I territ6rio parenquimatoso pulmonar. Por este. motivo e essencial para a confirmac;ao diagn6stica a demonstrac;ao pela aortografia destes vasos an6malos. A sequestrac;ao pulmonar e urn diagn6stico muitas 362

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vezes niio suspeitado, quer pela sua raridade quer pelas multiplas e variadas fonnas de apresentac;ao clinica. capazes de mimetizar outras doenc;as pulmonares (4.13,14). Por outro lado, muitos casos, sobretudo de sequestrac;ao intralobar, sao assintomaticos, sendo detectados por achado radiol6gico. Numa revisao da literatura efectuada por Savic e col., englobando 540 casos de sequestrac;ao pulmonar, verificou-se que o diagn6stico pre-operat6rio correcto foi feito ou suspeitado em menos de 50% dos casos de sequestrar,;ao intralobar e apenas em cerca de 5% dos casos de sequestrac;ao extralobar (15). 0 diagn6stico pre-operat6r1o e importante para prevenir complicac;oes intra-operat6rias resultantes da secc;ao dos vasos an6malos3 ·16 .

CASOS CLINICOS

Caso n. 0 1

M.M.T., sexo feminino, 60 anos, caucasiana, sem queixas respirat6rias previas, nao fumadora. Por apresentar queixas dispepticas transit6rias, foi submetida a investigac;ao radiol6gica com contraste do aparelho digestivo. Nessa altura foi detectada em telerradiografia do t6rax uma imagem hipotransparente na base do campo pulmonar esquerdo, sendo intemada para estudo. No exame objectivo salientava-se o born estado Julho/Agosto 1995

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geral, nao se detectando altera~oes semiol6gicas pulmonares. Os exames analiticos de rotina nao revelaram altera~oes. A T AC Tonbca mostrou uma fonna~ao nodular com diametro de 4,3 em no lobo inferior esquerdo. posterior, de contomos bern definidos, captando contraste e sem calcificac;oes (Fig. I A). Na broncofibroscopia visualizou-se mucosa difusamente

hiperemiada ao nivel da arvore bronquica esquerda, scm outras alterac;oes endobronquicas. 0 exame citol6gico do material colhido por punc;ao aspirativa transtoracica foi inconclusivo. Perante a aparente boa evolucrao clinica, a inespecificidade dos achados em exames ate aaltura efectuados e aspectos tomodensitometricos compatfveis, colocou-se a hjp6tese diagn6stica de sequestrac;ao pulmonar tendo efectuado aortografia que mostrou a existencia de irrigac;ao arterial pulmonar an6mala a partir de um vaso emergente da aorta abdominal (Fig. 2A).

A

B

B

Fig. lA e 8- A TAC toracica mostrou em ambos os casos

lesoes nodulares, com aspecto quistico, junto goteira paravertebral esquerda. Julho/Agosto 1995

a

Fig. 2A e 8 - A aortografia mostrou em ambos os casos irriga-

viio arterial an6mala emergindo da aorta abdominal. Vol. I N"4

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A doente foi submctida a interven<;:ao cirurgicasegmentectomia com laquea<;:ao dos vasos nutritivos - tendo o p6s-operat6rio decorrido sem complica<;:oes. 0 exame histopatol6gico da pe<;:a operat6ria mostrou: "... parenquima com diJata<;:oes saculares revestidas por epitelio de tipo respirat6rio, contendo abundantes polimorfonucleares. No estroma observa-se marcada inflama<;:ao de tipo granu lomatoso com granulomas epiteli6ides com necrose central de tipo caseoso e celulas gigantes de tipo Langhans". (Fig. 3).

Fig. 3 - No caso o.• J observaram-se granulomas epiteli6ides corn necrose central do tipo caseoso e celulas gigames de Langhans, aspectos sugestivos de infec<;iio tuberculosa intrasequestrac;iio.

Caso n. 0 2

M.L.V., sexo femini no, 63 anos, caucasiana, diabetica nao insulino-dependente, nao fumadora, sem antecedentes conhecidos de doen<;:a pulmonar. lnicia em Mar<;:o de 1994 sintomatologia compativel com quadro pneum6nico agudo. Efectuada antibioterapia, verificou-se alguma melhoria clinica, mantendo contudo escassa expectora<;:ao mucopurulenta. Poucas semanas depois reapareceu toracalgia na face posterior do hemit6rax esquerdo, sem caracteristicas pleuriticas e sem quaJquer outra sintomatologia acompanhante, nomeadarnente febre, hemoptises ou dispneia. Recorreu novamente ao medico assistente. tendo 364

efectuado exames complementares de diagn6stico ap6s o que foi enviada aconsulta de pneumologia. No exame objectivo observava-se uma doente com born estado geral e de nutri<;:ao, salientando-se, na observa<;:ao pulmonar, a presen<;:a de fervores crepitantes e discreta diminuiyao do murmurio vesicular na base esquerda. 0 restante exame era normaL Nos cxames analiticos verificava-se a existencia de leucocitose ligeira e V.S. elevada (36 mm na l.a bora). Na telerradiografia do t6rax visualizava-se uma imagem hipotransparente com esbo<;:o nodular na base esquerda. AT AC Toracica ev1denciou uma fonnayao arredondada com 4,8cm, no segmento posterior do lobo inferior esquerdo com contornos bosselados e bern definidos (Fig. I B). A broncofibroscopia mostrou uma arvore bronquica perfeitamente normal. A pun<;:ao pulmonar aspirativa transton'tcica efectuada mostrou a presen<;:a de "material necrosado". Perante a inespecificidade dos exames realizados, a boa evolu<;:ao clinica e ponderando a hip6tese de sequestrayao pulmonar, realizou-se aortografia que revelou a existencia de uma irriga<;:ao arterial an6mala emergindo da aorta abdominal (Fig. 2B). A doente foi submetida a intervenyao cirUrgica: "... isolamento do pediculo an6malo com origem junto ao pilardiafragmatico, distinguindo-se urn vaso com cerca de 5-6mm de calibre(...) lobo anormal com aspecto quistico". 0 p6s-operat6rio decorreu sem compl icayoes. 0 exame bistopatol6gico da pe<;:a operat6ria mostrou: "... fragmentos de tecido pulmonar com fibrose e alterayoes inflamat6rias, adjacentes a area quistica com conteudo purulento. Identifica-se vaso de grande calibre com caracteristicas de arteria elastica... ".

DlSCUSSAO

A sequestrayao pulmonar compreende entre 0,2% a 6,4% do total das malforrnay()es cong{:nitas pulmonares ( 17). Admite-se que resulta de urn a aJterayao embriol6gica, na organogenese pulmonar, entre o Julho/Agosto 1995

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22.0 -24.0 dia, altura em que o esbo~o do aparelho respirat6rio, na forma de urn diverticula proveniente da parede ventral do intestino anterior e situado na extremidade cef«Hica do embriao, vai migrando caudalmente ate a ultima bolsa enteroblastica. Por volta da 6.3 semana, o intestino anterior divide-se numa parte ventral - aparelho respirat6rio - e numa parte dorsal - es6fago. Durante este processo pode-se formar a partir da crista ventral uma forma~ao acess6ria, migrando caudalmente e recebendo o seu suplemento sanguineo atraves do plexo embrionario, tendo nurnerosas conexoes com a aorta dorsal primitiva ( 13, 18). Uma destas ligayoes pode persistir, tomando-se suplemento an6malo para o desenvolvimento da sequestravao. 0 tempo que o "lobo acess6rio" se leva a desenvolver embriogenicamente, detemlinara a variedade da malformavao. Na sequestrayao extra lobar o defeito de desenvolvirnento e mais precoce, ocorrendo geralmente no momenta em que se faz a diferenciavao entre os sistemas respirat6rio e digestivo. Assim, devido as suas relavoes embrionarias, pode tornar-se patente uma lig~ao com o es6fago ou com o est6mago o que explica a maior percentagem de malformavoes associadas a sequestra~ao extralobar, tais como quistos broncogenicos, hernias diafragmaticas, eventra~oes, comunicayoes ou malformayoes esofagicas, gastricas e cardiacas (4, 10, 14). A etiologia da sequestras;ao pulmonar tern sido materia de grande controversia (5, 19), nomeadamente na explicayao da sequestrayao intralobar, cuja origem congenita se tern posto em causa, em virtude da sua raridade em necr6psias de recem-nascidos (8,16.19-22). Recentes estudos de Stocker e col. sugerem que a sequestravao intralobar pode ser adquirida (22,23). 0 mecanismo proposto e a existencia de obstrus;ao br6nquica secundaria a vasoconstri~ao criada numa regiao pulmonar afectada, a que se segue o aparecimento de uma vascularizavao arterial sistemica compensat6ria e eventualmeote o desenvolvimento de degeoera~ao quistica e fibrose no pulmao sequestrado ( 19). Na sequestras;ao extralobar a etiologia congenita sempre foi admitida.

A sequestra~ao intralobar e cerca de seis vezes mais comum que a extralobar, surgindo em 75 a 85% dos casos (17,24.25). Localiza-se mais frequentemente no pulmao esquerdo, preferencialmente junto a goteira paravertebral, no segmento posterior do lobo inferior esquerdo, optando pela mesma regiao anat6mica quando, com menor frequencia, se localiza a direita. Os lobos superiores e medios raramente sao atingidos ( 16,26.27) . Podem coexistir em simultaneo as duas formas de sequestra~o (4). Ate 1992 apenas tinham sido descritos sete casos de coexistencia de sequestra~o intra e extralobar, homolateralmente ou bilateralmente, mas apenas na variedade intralobar simultaneamente. Foi recentemente publicado pela primeira vez urn caso de sequestra~ao pulmonar bilateral com duas variedades (21). Cerca de 15% dos casos de sequestra~ao pulmonar intralobar podem permanecer assintomaticos (3, 16,27) sendo detectados por mero achado radiol6gico, conforme tivemos oportunidade de verificar no caso clinico n. 0 I. A sequestras;ao extralobar geralmente manifesta-se rnais precocemente, por vezes oo decorrer dos primeiros meses de vida, como infecyoes respirat6rias podendo cursar com dispneia e cianose (3, 10,28). Os doentes podem contudo perrnanecer assintomaticos ate adolescencia altura em que pode surgir urn quadro de infecs;oes respirat6rias de repeti~ao, cursando com epis6dios febris recorrentes, tosse cr6nica com expectoravao purulenta, traduzindo-se radiologicamente por infiltrados intersticiais persistentes ou recidivantes, sempre na mesrna regiao anat6mica (29). 0 aparecimento de hemoptises tambem nao e raro podendo ser a forma de apresentas;iio clinica da sequestraviio (4). A telerradiografia do t6rax e sensivel mas pouco especifica para o diagn6stico de sequestrayao pulmonar, conforme se verificou nos casos clinicos apresentados. As altera~oes radiograticas dependem da area de pulmao sequestrado, da existencia ou nao de infecyao e da comunicas;ao com o pulmao normal. Se nao

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existe comunicaQiio entre a sequestra~ao eo pulmao adjacente, esta traduz-se radiologicamente como uma (mica opacidade homogenea, de limites bern definidos (n6dulo ou massa), situada no segmento posterior do lobo inferior, mais frequentemente esquerdo, no caso de sequestra~o intralobar, ou com localiza<;:ao mais varia vel em bora habitualmente junto ao diafragma na sequestra~ao extralobar (30). Quando a area sequestrada comunica com a arvore br6nquica, o aspccto radiol6gico mais caracteristico e de uma forma~ao quistica, com paredes regulares. com nivel hidroaereo, no interior de uma condensa~ao pneum6nica parenquimatosa, podendo ainda apresentar-se sob a forma de multiplos quistos (27,31). Podemos afirmar que nesta si tua~ao clinica a telerradiografia do t6rax apresenta-se geralmente anormal. No entanto a inespecificidade das altera<;:oes leva na maioria das vezes a que o diagn6stico apcnas seja suspeitado numa fase posterior da investiga<;:ao, tal como nos casos clinicos apresentados, ou mesmo apenas durante a inlerven~ao cirurgica. Importa pois nao esquecer que a cxisrencia duma altera<;:ao no segmento postero-basal do lobo inferior, sobretudo esquerdo, num doente com bist6ria de infec~oes pulmonares recorrentes localizadas ou hemoptises, obriga a questionar a presen<;:a de uma sequestra<;:ao pulmonar. Estes aspectos clinicos e radiograficos impoem naturalmentc diagn6stico diferencial com pneumatocelos, pneumonia, bronquiectasias, abcessos pulmonares e tumor. A ultrasonografia e uma tecnica com algum valor na investiga<;:ao diagn6stica, sobrctudo na crian<;:a (27). Estao descritas situa<;:oes clinicas em que o recurso aultrasonografia permitiu visualizar a arteria sistemica da sequestra<;:ao ( 12,32,33), sendo no entanto as suas indica<;:oes limitadas no adulto. A broncografia nao fornece grande ajuda para o diagn6stico, pois na maioria dos casos o contraste nao penetra na area envolvida (27), mostrando-se anormal em 5-20% das sequestra<;:oes (17). Zelefsky e col. utilizaram esta tecnica na sequencia diagn6stica da

sequestra<;:ao pulmonar, tendo veri ficado que o contraste, em alguns casos, preenchia as areas quisticas. sugerindo.o falso diagn6stico de bronquiectasias quisticas (34). A tomografia axial computorizada toracica e de grande importancia para orienta~ao diagn6stica possibilitando por vezes a visualiza<;:ao da arteria an6mala (35.36). A tecnica ''chave" para o diagn6stico e contudo a aortografia, permitindo evidenciar a vasculariza<;:ao an6mala. a sua origem, topografia e nfunero de arterias, sendo igualmente indispensavel para orienta<;:iio da tecnica cin1rgica ( 10,17 .37). Num mesmo tempo pode ser efectuada emboliza<;:ao dos vasos arteriais an6malos, atitude que diminuira os riscos hemorragicos durante a cirurgia de ressecyao (28). Nos casos de sequestra~ao, mesmo assintomatica, e recomendada a excisiio cirurgica o mais precocemente possivel, eliminando o risco de potenciais infec<;:oes quase inevitaveis face a deficiente drenagem e podendo acarretar maiores destrui9oes parenquimatosas obrigando a resse~oes cintrgicas mais alargadas (39). Nas varias series consultadas na literatura a mortalidade operat6ria eminima e quando ocorre esta relacionada com situa<;:oes de hemorragia fatal, resultante da sec<;:ao inadvertida de vasos an6malos em casos de sequestra~iio nao suspeitados clinicamente (3.16). As infec90es sao babituaJmente piogenicas, estando contudo descritos outros agentes tais como bacilo de Kock, nocardia e aspergilus {7,20,40). Estas infec<;:oes intra-sequestra podem ser explicadas pela presen<;:a de ventila<;:iio colateral entre os espa<;:os aereos do sequestra e do parenquima pulmonar adjacente ou por via hematogenea, durante a fase de bacteriemia. No caso clinico n. o 1 o exarne histol6gico mostrou a existencia de granulomas epiteli6ides com necrose central caseosa e celulas de Langhans. Estes aspectos sao sugestivos de infec<;:ao tuberculosa intrasequestra<;:iio, niio tendo contudo sido isolados bacilos alcool acido resistentes.

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