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Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii
Modele + MEDMAL-3754; No. of Pages 2
ARTICLE IN PRESS Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com Médecine et maladies infectieuses xxx (2016) xxx–xxx
Lettre à la rédaction Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii A second branchial arch cyst superinfected by Coxiella burnetii
Mots clés : Kyste amygdaloïde ; Coxiella burnetii ; Arc branchial Keywords: Tonsil cyst; Coxiella burnetii; Branchial arch
La fièvre Q est une zoonose de répartition mondiale, causée par la bactérie Coxiella burnetii ; l’homme est un hôte accidentel. Cette pathologie se transmet à partir d’élevages contaminants, caprins, ovins et bovins, pouvant eux-mêmes être asymptomatiques. Néanmoins, la source infectieuse n’est pas toujours retrouvée [1]. Le kyste amygdaloïde, issu de la deuxième fente branchiale, représente la malformation congénitale latérocervicale la plus fréquente [2]. Nous rapportons le cas d’un patient consultant pour un kyste amygdaloïde surinfecté dans le cadre d’une fièvre Q chronique. 1. Observation Un homme de 59 ans, sans antécédent, s’est présenté dans le service d’ORL suite à l’apparition d’une tuméfaction cervicale, sans altération de l’état général ni fièvre. Ce patient avait consulté en infectiologie quatre mois auparavant pour fièvre inexpliquée prolongée. Le bilan initial montrait une cytolyse hépatique à 1,5 fois la normale, accompagnée d’une sérologie C. burnetii positive avec les valeurs suivantes : immunoglobulines G (IgG) de phase 1 à 800 UI/mL, IgM de phase 1 à 100 UI/mL, IgA de phase 1 à 200 UI/mL et IgG de phase 2 à 1600 UI/mL, IgA de phase 2 à 200 UI/mL. Le reste du bilan étiologique était revenu négatif (sérologies CMV, EBV, VIH, Bartonella, Rickettsies, Lyme, hépatites A, B et C). L’évolution clinique avait été favorable sous doxycycline 200 mg par jour pendant 15 jours. L’examen clinique lors de la consultation ORL était strictement normal, sans lésion apparente, hormis cette tuméfaction sous-digastrique droite. La CRP était inférieure à 5 mg/L ; seule la sérologie C. burnetii était en augmentation (IgG de phase 1 à 3200 UI/mL et de phase 2 à 3200 UI/mL). Un scanner cervicothoracique injecté permettait de visualiser cette tuméfaction hétérogène de 36 × 18 × 31 mm. Sous anesthésie générale, la panendoscopie n’a mis en évidence aucune lésion suspecte ; une cervicotomie a permis l’exérèse de cette tuméfaction avec
réalisation de prélèvements multiples. L’examen histopathologique a conclu à un kyste amygdaloïde surinfecté, dont la paroi était tapissée par un épithélium bien différencié de type mixte, comportant de nombreux éléments lymphoïdes en exocytose et reposant sur un tissu lymphoïde hyperplasique. Il n’y avait pas d’argument pour un lymphome. Sur un des prélèvements, fixé en formol et inclus en paraffine, la PCR C. burnetii était positive. Le reste des prélèvements microbiologiques étaient stériles : absence de bacille de Koch et de bactéries du groupe HACEK. En complément, une échographie cardiaque transthoracique associée à un TEP-scanner ont été réalisés à la recherche d’une localisation profonde de fièvre Q et sont revenus normaux, sans argument pour une valvulopathie sous-jacente. Après avis du Centre national de référence de la fièvre Q de Marseille, aucune antibiothérapie n’a été débutée du fait de l’absence d’atteintes profondes. 2. Discussion Les kystes et fistules de la deuxième fente représentent les anomalies congénitales les plus fréquentes au niveau du cou et dans 20 % des cas, un facteur héréditaire est retrouvé [2]. Principalement découverts chez l’enfant, il n’est pas rare d’en faire le diagnostic à l’âge adulte, notamment au cours d’une surinfection avec parfois abcédation. L’imagerie par échographie ou scanner reste l’examen de référence afin de confirmer la nature kystique de la tuméfaction cervicale. La prise en charge chirurgicale est à réaliser à distance de tout épisode infectieux. Pahlavan et al. ont publié en 2010 une étude sur l’analyse microbiologique systématique de kystes surinfectés du troisième et quatrième arc branchial chez 11 patients. Les cultures étaient très souvent polymicrobiennes. Tous les germes retrouvés provenaient de la cavité orale, le plus fréquent étant Eikenella corrodens (60 % des cas), bacille Gram négatif, suivi de près par les germes anaérobies (56 % des cas) [3]. En ce qui concerne les kystes de la deuxième fente, l’équipe de Chimona et al. en 2007 s’est intéressée aux caractéristiques histologiques et cytologiques de ces kystes sans toutefois réaliser d’analyses bactériologiques [4]. Une autre étude beaucoup plus large, menée sur 10 ans par l’équipe de Spinelli et al., chez cinquante enfants avec anomalies de l’arc branchial, a permis de recenser les différentes caractéristiques cliniques de ces anomalies ainsi que la méthode diagnostique et la prise en charge qui en découlait. Une fois encore, aucune analyse microbiologique n’a été menée [5]. On peut donc s’interroger sur l’absence de bibliographie sur les prélèvements microbiologiques après exérèse de kystes
http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003 0399-077X/© 2016 Elsevier Masson SAS. Tous droits r´eserv´es.
Pour citer cet article : Coudert A, et al. Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii. Med Mal Infect (2016), http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003
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congénitaux du cou. Il est vrai que le traitement de référence reste la chirurgie à froid avec absence d’antibiothérapie si la capsule n’est pas lésée lors de l’exérèse [6]. Aucun prélèvement n’est donc nécessaire dans ce cas. Toutefois, notre cas clinique semble montrer qu’une analyse bactériologique du kyste amygdaloïde pourrait modifier la prise en charge du patient. En effet, en présence d’une fièvre Q, il ne faut pas méconnaître les complications à type d’emboles septiques et d’endocardite aiguë, d’autant que le malade est porteur d’une valvulopathie ou d’une prothèse cardiaque. Ces complications doivent systématiquement être recherchées par la réalisation d’une échographie cardiaque et d’un TEP-scanner. La découverte de telles complications impose la mise en route d’une bi-antibiothérapie par doxycyline et hydroxychloroquine pendant 12 à 24 mois [7]. 3. Conclusion Bien qu’exceptionnelle et à notre connaissance totalement inédite, l’association kyste amygdaloïde et fièvre Q laisse entrevoir l’intérêt de pratiquer de fac¸on plus régulière l’analyse microbiologique de ces kystes dans des contextes particuliers afin de ne pas méconnaître la présence d’un germe à l’origine d’atteintes systémiques plus graves. Contribution des auteurs Madame Coudert a synthétisé l’ensemble des données cliniques et rédigé les parties introduction, observation et discussion. Le docteur Letranchant a permis de réunir les données biologiques du patient et a effectué une relecture attentive de ce travail. Le docteur Dhouibi a fourni les données histologiques provenant du kyste amygdaloïde. Le docteur Buiret a participé à la rédaction de la discussion et de la conclusion.
Références [1] Raoult D, Marrie T, Meje J, et al. Natural history and pathophysiology of Q fever. Lancet Infect Dis 2005;5(4):219–26. [2] Vazel L, Martins C, Potard G, et al. Fistules et kystes congénitaux du cou. EMC Oto-rhino-laryngologie Paris: Elsevier Masson SAS; 2006 [20-860A-10]. [3] Pahlavan S, Haque W, Pereira K, et al. Microbiology of third and fourth branchial pouch cysts. Laryngoscope 2010;120(3):458–62. [4] Chimona TS, Tamiolakis D, Proimos E, et al. Management of second branchial cleft abnormalities in adults. B-ENT 2007;3(1):39–43. [5] Spinelli C, Rossi L, Strambi S, et al. Branchial cleft and pouch anomalies in childhood: a report of 50 surgical cases. J Endocrinol Invest 2016;39(5):529–35. [6] Nicollas R, Paris J, Triglia JM, et al. Congenital lateral cysts and fistulas of the neck. Int Congress Series 2003;1254:419–25. [7] Million M, Lepidi H, Raoult D. Fièvre Q : actualités diagnostiques et thérapeutiques. Med Mal Infect 2009;39:82–94.
A. Coudert a,∗ L. Letranchant b A. Dhouibi c G. Buiret a a Service d’ORL, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France b Service de pneumologie et maladies infectieuses, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France c Laboratoire d’anatomopathologie, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France ∗ Auteur
correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (A. Coudert) Rec¸u le 16 avril 2016 Rec¸u sous la forme révisée le 8 juin 2016 Accepté le 15 juin 2016
Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts.
Pour citer cet article : Coudert A, et al. Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii. Med Mal Infect (2016), http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003
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Lettre à la rédaction Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii A second branchial arch cyst superinfected by Coxiella burnetii
Mots clés : Kyste amygdaloïde ; Coxiella burnetii ; Arc branchial Keywords: Tonsil cyst; Coxiella burnetii; Branchial arch
La fièvre Q est une zoonose de répartition mondiale, causée par la bactérie Coxiella burnetii ; l’homme est un hôte accidentel. Cette pathologie se transmet à partir d’élevages contaminants, caprins, ovins et bovins, pouvant eux-mêmes être asymptomatiques. Néanmoins, la source infectieuse n’est pas toujours retrouvée [1]. Le kyste amygdaloïde, issu de la deuxième fente branchiale, représente la malformation congénitale latérocervicale la plus fréquente [2]. Nous rapportons le cas d’un patient consultant pour un kyste amygdaloïde surinfecté dans le cadre d’une fièvre Q chronique. 1. Observation Un homme de 59 ans, sans antécédent, s’est présenté dans le service d’ORL suite à l’apparition d’une tuméfaction cervicale, sans altération de l’état général ni fièvre. Ce patient avait consulté en infectiologie quatre mois auparavant pour fièvre inexpliquée prolongée. Le bilan initial montrait une cytolyse hépatique à 1,5 fois la normale, accompagnée d’une sérologie C. burnetii positive avec les valeurs suivantes : immunoglobulines G (IgG) de phase 1 à 800 UI/mL, IgM de phase 1 à 100 UI/mL, IgA de phase 1 à 200 UI/mL et IgG de phase 2 à 1600 UI/mL, IgA de phase 2 à 200 UI/mL. Le reste du bilan étiologique était revenu négatif (sérologies CMV, EBV, VIH, Bartonella, Rickettsies, Lyme, hépatites A, B et C). L’évolution clinique avait été favorable sous doxycycline 200 mg par jour pendant 15 jours. L’examen clinique lors de la consultation ORL était strictement normal, sans lésion apparente, hormis cette tuméfaction sous-digastrique droite. La CRP était inférieure à 5 mg/L ; seule la sérologie C. burnetii était en augmentation (IgG de phase 1 à 3200 UI/mL et de phase 2 à 3200 UI/mL). Un scanner cervicothoracique injecté permettait de visualiser cette tuméfaction hétérogène de 36 × 18 × 31 mm. Sous anesthésie générale, la panendoscopie n’a mis en évidence aucune lésion suspecte ; une cervicotomie a permis l’exérèse de cette tuméfaction avec
réalisation de prélèvements multiples. L’examen histopathologique a conclu à un kyste amygdaloïde surinfecté, dont la paroi était tapissée par un épithélium bien différencié de type mixte, comportant de nombreux éléments lymphoïdes en exocytose et reposant sur un tissu lymphoïde hyperplasique. Il n’y avait pas d’argument pour un lymphome. Sur un des prélèvements, fixé en formol et inclus en paraffine, la PCR C. burnetii était positive. Le reste des prélèvements microbiologiques étaient stériles : absence de bacille de Koch et de bactéries du groupe HACEK. En complément, une échographie cardiaque transthoracique associée à un TEP-scanner ont été réalisés à la recherche d’une localisation profonde de fièvre Q et sont revenus normaux, sans argument pour une valvulopathie sous-jacente. Après avis du Centre national de référence de la fièvre Q de Marseille, aucune antibiothérapie n’a été débutée du fait de l’absence d’atteintes profondes. 2. Discussion Les kystes et fistules de la deuxième fente représentent les anomalies congénitales les plus fréquentes au niveau du cou et dans 20 % des cas, un facteur héréditaire est retrouvé [2]. Principalement découverts chez l’enfant, il n’est pas rare d’en faire le diagnostic à l’âge adulte, notamment au cours d’une surinfection avec parfois abcédation. L’imagerie par échographie ou scanner reste l’examen de référence afin de confirmer la nature kystique de la tuméfaction cervicale. La prise en charge chirurgicale est à réaliser à distance de tout épisode infectieux. Pahlavan et al. ont publié en 2010 une étude sur l’analyse microbiologique systématique de kystes surinfectés du troisième et quatrième arc branchial chez 11 patients. Les cultures étaient très souvent polymicrobiennes. Tous les germes retrouvés provenaient de la cavité orale, le plus fréquent étant Eikenella corrodens (60 % des cas), bacille Gram négatif, suivi de près par les germes anaérobies (56 % des cas) [3]. En ce qui concerne les kystes de la deuxième fente, l’équipe de Chimona et al. en 2007 s’est intéressée aux caractéristiques histologiques et cytologiques de ces kystes sans toutefois réaliser d’analyses bactériologiques [4]. Une autre étude beaucoup plus large, menée sur 10 ans par l’équipe de Spinelli et al., chez cinquante enfants avec anomalies de l’arc branchial, a permis de recenser les différentes caractéristiques cliniques de ces anomalies ainsi que la méthode diagnostique et la prise en charge qui en découlait. Une fois encore, aucune analyse microbiologique n’a été menée [5]. On peut donc s’interroger sur l’absence de bibliographie sur les prélèvements microbiologiques après exérèse de kystes
http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003 0399-077X/© 2016 Elsevier Masson SAS. Tous droits r´eserv´es.
Pour citer cet article : Coudert A, et al. Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii. Med Mal Infect (2016), http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003
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congénitaux du cou. Il est vrai que le traitement de référence reste la chirurgie à froid avec absence d’antibiothérapie si la capsule n’est pas lésée lors de l’exérèse [6]. Aucun prélèvement n’est donc nécessaire dans ce cas. Toutefois, notre cas clinique semble montrer qu’une analyse bactériologique du kyste amygdaloïde pourrait modifier la prise en charge du patient. En effet, en présence d’une fièvre Q, il ne faut pas méconnaître les complications à type d’emboles septiques et d’endocardite aiguë, d’autant que le malade est porteur d’une valvulopathie ou d’une prothèse cardiaque. Ces complications doivent systématiquement être recherchées par la réalisation d’une échographie cardiaque et d’un TEP-scanner. La découverte de telles complications impose la mise en route d’une bi-antibiothérapie par doxycyline et hydroxychloroquine pendant 12 à 24 mois [7]. 3. Conclusion Bien qu’exceptionnelle et à notre connaissance totalement inédite, l’association kyste amygdaloïde et fièvre Q laisse entrevoir l’intérêt de pratiquer de fac¸on plus régulière l’analyse microbiologique de ces kystes dans des contextes particuliers afin de ne pas méconnaître la présence d’un germe à l’origine d’atteintes systémiques plus graves. Contribution des auteurs Madame Coudert a synthétisé l’ensemble des données cliniques et rédigé les parties introduction, observation et discussion. Le docteur Letranchant a permis de réunir les données biologiques du patient et a effectué une relecture attentive de ce travail. Le docteur Dhouibi a fourni les données histologiques provenant du kyste amygdaloïde. Le docteur Buiret a participé à la rédaction de la discussion et de la conclusion.
Références [1] Raoult D, Marrie T, Meje J, et al. Natural history and pathophysiology of Q fever. Lancet Infect Dis 2005;5(4):219–26. [2] Vazel L, Martins C, Potard G, et al. Fistules et kystes congénitaux du cou. EMC Oto-rhino-laryngologie Paris: Elsevier Masson SAS; 2006 [20-860A-10]. [3] Pahlavan S, Haque W, Pereira K, et al. Microbiology of third and fourth branchial pouch cysts. Laryngoscope 2010;120(3):458–62. [4] Chimona TS, Tamiolakis D, Proimos E, et al. Management of second branchial cleft abnormalities in adults. B-ENT 2007;3(1):39–43. [5] Spinelli C, Rossi L, Strambi S, et al. Branchial cleft and pouch anomalies in childhood: a report of 50 surgical cases. J Endocrinol Invest 2016;39(5):529–35. [6] Nicollas R, Paris J, Triglia JM, et al. Congenital lateral cysts and fistulas of the neck. Int Congress Series 2003;1254:419–25. [7] Million M, Lepidi H, Raoult D. Fièvre Q : actualités diagnostiques et thérapeutiques. Med Mal Infect 2009;39:82–94.
A. Coudert a,∗ L. Letranchant b A. Dhouibi c G. Buiret a a Service d’ORL, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France b Service de pneumologie et maladies infectieuses, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France c Laboratoire d’anatomopathologie, centre hospitalier de Valence, 179, avenue du Maréchal-Juin, 26000 Valence, France ∗ Auteur
correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (A. Coudert) Rec¸u le 16 avril 2016 Rec¸u sous la forme révisée le 8 juin 2016 Accepté le 15 juin 2016
Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts.
Pour citer cet article : Coudert A, et al. Surinfection d’un kyste du deuxième arc branchial par Coxiella burnetii. Med Mal Infect (2016), http://dx.doi.org/10.1016/j.medmal.2016.06.003