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Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas
Revue de chirurgie orthopédique et traumatologique (2009) 95, 491—499
MÉMOIRE ORIGINAL
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas夽 Pelvic chondrosarcomas: Surgical treatment options X. Deloin ∗, V. Dumaine , D. Biau , M. Karoubi , A. Babinet , B. Tomeno , P. Anract Service de chirurgie orthopédique B, hôpital Cochin, 27, rue du Faubourg-Saint-Jacques, 75014 Paris, France Acceptation définitive le : 8 juin 2009
MOTS CLÉS Chondrosarcome ; Bassin ; Chirurgie
Résumé Le chondrosarcome (CS) est une tumeur osseuse primitive maligne à différenciation cartilagineuse. Le seul traitement est la résection chirurgicale carcinologique car les traitements adjuvants habituels sont inefficaces. Cette localisation entraîne des difficultés techniques spécifiques pour l’exérèse et la reconstruction. L’objectif de cette étude est d’évaluer les résultats carcinologiques et fonctionnels de l’amputation inter-ilio-abdominale et de la chirurgie conservatrice. Nous avons étudié rétrospectivement 59 cas de CS du bassin pris en charge dans notre service entre 1968 et 2003. Les données démographiques, anatomopathologiques, chirurgicales et la survie ont été étudiées. La survie a été estimée avec l’estimateur de Kaplan-Meier et la méthode des incidences cumulées. Une analyse multivariée a été utilisée pour identifier un ensemble de variables indépendamment pronostiques. Il y avait 33 hommes et 26 femmes, de 48 ans d’âge moyen. La durée moyenne de suivi était de 94 mois. Onze patients avaient un CS de grade 1, 36 de grade 2, cinq de grade 3 et sept dédifférenciés. Onze patients ont eu une désarticulation inter-ilio-abdominale, 48 ont eu une chirurgie conservatrice. Des marges saines ont été obtenues chez 46 patients (78 %). Dix-huit patients (31 %) ont eu une récidive locale et 12 (20 %) ont eu des métastases. Au dernier recul, 30 patients (51 %) étaient vivants sans signe de récidive. Vingt-trois patients (39 %) sont décédés de la maladie. L’analyse multivariée a montré que des marges envahies sont associées à une augmentation du taux de récidive locale. Un grade tumoral élevé est corrélé avec l’apparition de métastases. Ces deux facteurs ainsi que l’atteinte du cotyle sont corrélés avec une diminution de la survie. La fonction était meilleure chez les patients traités par chirurgie conservatrice et parmi eux ceux dont la zone périacétabulaire était indemne. Notre étude confirme que la qualité des marges
DOI de l’article original : 10.1016/j.otsr.2009.05.004. Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc ¸aise de cet article, mais celle de l’article original paru dans Orthopaedics & Traumatology: Surgery & Research, en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Service d’orthopédie et traumatologie A, hôpital Cochin, 27, rue du Faubourg-Saint-Jacques, 75014 Paris, France. Adresse e-mail : [email protected] (X. Deloin). 夽
1877-0517/$ – see front matter © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.rcot.2009.06.004
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X. Deloin et al. de résection est le facteur pronostique majeur tant pour le contrôle local que pour la survie. La récidive locale est un facteur pronostique péjoratif pour la survie et est corrélée à la qualité des marges de résection. La localisation périacétabulaire du CS (zone 2) apparaît comme un facteur de mauvais pronostic oncologique car l’obtention de marges saines dans cette localisation est particulièrement difficile. L’amputation inter-ilio-abdominale n’a pas fait la preuve de sa supériorité concernant la qualité des marges de résection ou la survie par rapport à la résection. Mais la résection garantit un meilleur résultat fonctionnel. Les CS de la ceinture pelvienne restent de plus mauvais pronostic que les CS périphériques car le facteur pronostic essentiel est la qualité des marges de résection. Cette localisation, et en particulier la zone périacétabulaire, pose des problèmes techniques difficiles lorsqu’une chirurgie conservatrice est envisagée. Les différentes techniques d’imagerie doivent aider à apprécier au mieux l’extirpabilité de la tumeur. Il ne faut se résoudre à l’amputation inter-ilio-abdominale que chez des patients non métastatiques et dont la tumeur ne semble pas pouvoir être enlevée avec la garantie de marges saines ou pour lesquels les conditions locales ne permettent pas d’espérer une reconstruction de bonne qualité. Niveau de preuve : IV. © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Introduction Le chondrosarcome (CS) est une tumeur maligne du squelette à différenciation cartilagineuse. Par ordre de fréquence, il représente la seconde tumeur osseuse de l’adulte [1]. Le bassin est sa localisation préférentielle, dans 22 à 39 % des cas [2—7]. Les CS de la ceinture pelvienne restent longtemps asymptomatiques et peuvent donc être volumineux au moment du diagnostic. D’un point de vue thérapeutique, le CS s’individualise des autres tumeurs primitives du squelette car il est radiorésistant et chimiorésistant : son seul traitement est l’exérèse chirurgicale carcinologique. Or la situation profonde du bassin, la taille de la tumeur et ses rapports avec les structures articulaires, nerveuses, vasculaires et viscérales locales rendent l’exérèse carcinologique le plus souvent difficile et imposent des reconstructions complexes [8—12]. L’objectif de ce travail est l’évaluation des résultats carcinologiques et fonctionnels des différents traitements chirurgicaux des CS de la ceinture pelvienne.
données macroscopiques, dont la taille de la tumeur définie par son plus grand diamètre, et microscopiques, dont le grade défini selon O’Neal et Ackerman [14], ont été colligées. Les marges de résection ont été analysées selon la classification d’Enneking et al. [15]. Le type d’intervention chirurgicale, la survenue de récidives locales, de métastase et le devenir du patient ont été étudiés. La fonction a été évaluée par la marche et la douleur selon le score sur 30 points de la Musculoskeletal Tumor Society [16]. Le recul a été calculé à partir de la date de l’intervention à l’hôpital Cochin jusqu’à la date du décès ou des dernières nouvelles. La survie a été estimée avec l’estimateur de Kaplan-Meier et la méthode des incidences cumulées en présence d’événements en compétition avec l’événement d’intérêt. Un modèle proportionnel de Cox a été utilisé pour estimer l’effet (hazard ratio ou rapport des risques instantanés) de différentes variables sur les événements considérés. Une analyse multivariée a été utilisée pour identifier un ensemble de variables indépendamment pronostiques des événements. L’analyse a été réalisée avec R 2.5.1. ; tous les tests étaient bilatéraux et significatifs au seuil de 0,05.
Matériel et méthodes Résultats Nous rapportons les résultats de l’étude rétrospective monocentrique d’une série de 59 patients ayant un CS du bassin et traités chirurgicalement dans les services d’orthopédie de l’hôpital Cochin entre 1968 et 2003. Les patients traités initialement dans un autre établissement n’ont pas été inclus. Dans tous les cas, le diagnostic de CS a été confirmé histologiquement par un pathologiste référent spécialisé dans le diagnostic des tumeurs de l’appareil locomoteur. Les données cliniques suivantes ont été étudiées : le sexe, l’âge, le tableau clinique initial, la durée des symptômes au moment du diagnostic. La localisation de la tumeur a été étudiée sur les radiographies, ainsi que le scanner et l’IRM lorsqu’ils étaient disponibles. Les caractéristiques topographiques de la tumeur ont été exprimées selon la classification de la Muskuloskeletal Tumor Society [10,13]. Les
Épidémiologie Trente-trois hommes et 26 femmes, de 48 ans d’âge moyen au moment du diagnostic (23 à 78 ans), ont été pris en charge pour un CS de la ceinture pelvienne. Le suivi moyen est de 94 mois (3—311 mois). Les patients ont été suivis au minimum quatre ans ou jusqu’à leur décès.
Histologie Cinquante-deux patients ont eu une biopsie avant le geste d’exérèse. Dans sept cas, le diagnostic histologique a été confirmé par l’étude de la pièce d’exérèse sans biopsie préalable.
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Tableau 1 Caractéristiques épidémiologiques et histologiques de la série. n (%) Sexe Homme Femme
33 (56) 26 (44)
Grade tumoral [20] 1 2 3 Dédifférencié
11 36 5 7
Taille de la tumeur ≤ 10 cm > 10 cm
35 (59) 24 (41)
Tumeurs primitives
47 (80)
Tumeurs secondaires Exostose solitaire Maladie des exostoses multiples Maladie d’Ollier Maladie de Paget
12 (20) 2 7 2 1
(19) (61) (8) (12)
Quarante-sept patients (80 %) avaient un CS primitif et 12 (20 %) un CS secondaire à une tumeur bénigne préexistante (Tableau 1). Les CS de grade 2 étaient les plus fréquents (n = 36). Cette série compte sept CS dédifférenciés.
Topographie Quatorze patients (24 %) avaient une tumeur de la zone 1 (iliaque), dont quatre avec un envahissement sacré ; 42 (71 %) avaient une lésion de la zone 2 (acétabulaire) et trois (5 %) avaient une lésion de la zone 3 (ischiopubienne).
Données cliniques La durée moyenne des symptômes avant le diagnostic était de 14,5 mois. La douleur était le plus fréquent des symptômes (n = 45). Huit patients ont consulté en raison d’une tuméfaction palpable. Les autres patients ont consulté pour une image radiologique anormale. Un patient avait une métastase pulmonaire au moment du diagnostic.
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Chondrosarcome de la zone 2 (n = 42) Il y a eu cinq résections isolées de l’acetabulum. Vingt patients ont eu une résection partielle ou totale de l’acetabulum associée à une résection partielle ou totale du pubis ou de l’ischion. Quatre résections partielles ou totales de l’acetabulum associées à tout ou partie de l’ilion ont été réalisées. Trois patients ont eu une résection de l’acetabulum, de l’ilion et de l’ischion et/ou du pubis. Dix désarticulations inter-ilio-abdominales ont été réalisées. Chondrosarcome de la zone 3 (n = 3) Tous les cas ont été traités par une exérèse de tout ou partie de l’ischion et du pubis.
Marges de résection Elles ont été jugées saines dans 46 cas (78 %), marginales dans deux cas (3 %) et contaminées dans 11 cas (19 %). Dans le groupe amputation (n = 11), les marges étaient saines dans sept cas (63 %) et contaminées dans quatre cas (37 %). Dans le groupe traitement conservateur (n = 48), les marges étaient saines 39 fois (81 %), deux fois (5 %) l’exérèse était marginale et sept fois (14 %) les marges étaient contaminées.
Reconstruction Après la résection de l’aile iliaque (n = 13), une reconstruction a été réalisée dans trois cas, par autogreffe (n = 2) ou allogreffe (n = 1). Après la résection de tout ou partie de l’acetabulum (n = 32), la reconstruction a été faite par les techniques suivantes : • prothèses totales de hanche, n = 10 dont six interventions de Puget (Fig. 1) ; • prothèse en selles, n = 8 ;
Traitement Onze désarticulations inter-ilio-abdominales et 48 interventions conservatrices ont été réalisées. Dans trois cas de CS dédifférenciés, une chimiothérapie a été associée à la chirurgie. Chondrosarcome de la zone 1 (n = 14) Onze patients ont eu une résection partielle ou totale de l’ilion. Dans deux cas, l’exérèse est passée dans le sacrum. Une amputation a été réalisée en raison d’un envahissement majeur du plexus sacré.
Figure 1
Reconstruction selon la technique de Puget.
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X. Deloin et al.
• arthrodèses, n = 7 dont trois arthrodèses fémoro-iliaques, trois arthrodèses fémoro-obturatrices et une arthrodèse fémorocotyloïdienne ; • reconstructions osseuses du cotyle, n = 4 ; • néocotyles aux dépens de l’aile iliaque, n = 2 ; Dans un cas, aucune reconstruction n’a été faite : la résection concernait une zone non portante de la paroi postérieure du cotyle. Aucune reconstruction n’a été réalisée après la résection isolée du pubis (n = 3).
Résultats carcinologiques Survie Trente patients (51 %) étaient vivants sans signe de récidive au dernier recul avec une survie moyenne de 123 mois (de 48 à 272 mois). Vingt-trois patients (39 %) sont décédés de la maladie. Leur survie moyenne était de 69 mois (de trois à 312 mois). Six patients (10 %) sont décédés d’une autre cause sans récidive connue au moment de leur décès, dans un délai moyen de 59 mois (de six à 119 mois). Ainsi, le taux de survie global était de 90 % (IC : 82—98 %) à un an, 66 % (IC : 55—80 %) à cinq ans, 52 % (IC : 39—70 %) à dix ans et de 45 % (IC : 32—64 %) à 15 ans (Fig. 2). L’analyse multivariée a recherché des facteurs de risque de décès. Cette analyse a montré que des marges de résection envahies (p = 0,00001, RR = 7, 28) (Fig. 3), un grade histologique élevé (3 ou dédifférencié) (p = 0,0005, RR = 4,57) (Fig. 4) et une tumeur envahissant l’acetabulum (p = 0,049, RR = 3,24) étaient des facteurs statistiquement péjoratifs pour la survie.
Figure 3 Comparaison selon le modèle de Cox de la survie globale des patients en fonction de la qualité des marges de résection.
quatre cas (22 %) à une ou plusieurs métastases au moment du diagnostic (Tableau 2). Parmi les 14 patients ayant une récidive locale sans métastase au moment du diagnostic, trois (21 %) ont eu des métastases secondairement dans un délai moyen de 27 mois après la première récidive (15 à 43 mois). La récidive locale a été traitée chirurgicalement dans 12 cas : une désarticulation inter-ilio-abdominale d’emblée dans un cas, une chirurgie d’exérèse intralésionnelle dans
Récidive locale Dix-huit patients (31 %) ont eu une récidive locale dans un délai moyen de 37 mois (de cinq à 230 mois), associée dans
Figure 2 Analyse selon Kaplan-Meier de la survie globale des patients. L’événement étudié étant le décès du patient en rapport avec la maladie.
Figure 4 Comparaison selon le modèle de Cox de la survie globale des patients en fonction du grade histologique de la tumeur. Bas grade : grade 1 et 2 ; haut grade : grade 3 et chondrosarcomes dédifférenciés.
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Tableau 2
Caractéristiques des récidives locales.
Récidives locales Cas/total
18 (31 %)
Localisation Zone 1 Zone 2 Zone 3
3/14 (21 %) 14/42 (33 %) 1/3 (33 %)
Marges Saines Marginales Contaminées
8/46 (17 %) 2/2 (100 %) 8/11 (72 %)
Grade du chondrosarcome initial 1 2 Dédifférencié
2/11 (18 %) 12/36 (33 %) 4/7 (57 %)
Délai après intervention initiale
37 mois
Métastases associées Synchrones Asynchrones
4 3
Traitement Chirurgie Chimiothérapie Aucun
12 (66 %) 2 (11 %) 5 (28 %)
Délai diagnostic — décès
38 mois
11 cas, multiple dans six cas (deux à 11 reprises). Trois patients ont eu une amputation inter-ilio-abdominale dans un second temps. Un patient ayant une récidive locale et une métastase surrénalienne synchrone a rec ¸u une chimiothérapie (CS dédifférencié).
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Un patient ayant une récidive locale et une métastase pulmonaire synchrone a été traité par chimiothérapie seule. Cinq patients n’ont eu aucun traitement. Tous les patients ayant eu une récidive locale sont décédés dans un délai moyen de 38 mois (0—240) après le diagnostic de récidive. Les patients réopérés avaient une survie moyenne de 55 mois (1—240), les patients non réopérés avaient une survie moyenne de 3,5 mois (0—6), mais parmi eux, trois avaient des métastases au moment du diagnostic de récidive locale. L’analyse multivariée a objectivé que le risque de récidive locale était fortement corrélé à l’envahissement des marges de résection (p = 0,001). La probabilité de récidive locale à dix ans était de 15 % pour les patients dont les marges de résection étaient saines et de 54 % pour les patients dont les marges étaient contaminées (Fig. 5). En revanche, un grade histologique élevé (3 et dédifférentiés) ne constituait pas un facteur de risque de récurrence locale (p = 0,3) de même que la localisation de la tumeur (p = 0,28) (Fig. 6). Métastases Douze patients (20 %) ont développé des métastases, associées à une récidive locale dans sept cas (58 %), de manière synchrone (n = 4) ou secondaire (n = 3) (Tableau 3). Le délai moyen de survenue était de 41 mois (trois à 189 mois). Les métastases étaient le plus fréquemment localisées au poumon (n = 11), associées dans deux cas à des métastases hépatiques. Nous avons observé un cas de métastase surrénalienne au cours de l’évolution d’un CS dédifférencié. Ces métastases ont compliqué l’évolution de sept CS de grade deux (19 % des CS de grade 2), d’un CS de grade 3 (20 %) et de quatre CS dédifférenciées (57 %). Deux métastasectomies ont été réalisées : une métastase pulmonaire et la métastase surrénalienne, responsable du décès peropératoire de la patiente.
Figure 5 Analyse selon la méthode des incidences cumulées du risque de récidive locale (a) et de métastase (b) en fonction de la qualité des marges de résection.
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X. Deloin et al.
Figure 6 Analyse selon la méthode des incidences cumulées du risque de récidive locale (a) et de métastase (b) en fonction du grade histologique de la tumeur. Bas grade : grade 1 et 2 ; haut grade : grade 3 et chondrosarcomes dédifférenciés.
Tous les patients sont décédés dans un délai moyen de huit mois (un à 55 mois) suivant le diagnostic des métastases. L’analyse multivariée a montrée qu’un grade histologique élevé (3 ou dédifférencié) est corrélé avec un risque élevé de métastase (p = 0,03) (Fig. 6). La taille de la tumeur et la qualité des marges de résection ne sont pas corrélées de fac ¸on statistiquement significative avec la survenue de métastase.
Tableau 3
Caractéristiques des métastases.
Métastases
Le score moyen obtenu était de 18 points sur 30 (cinq à 28). Pour les patients amputés (n = 3), il était en moyenne de six points. Ces patients étaient appareillés par une prothèse canadienne et l’un d’entre eux ne l’utilisait qu’à l’intérieur de son domicile. Pour les patients traités par chirurgie conservatrice, le score moyen était de 20 points (14 à 28). Les patients dont la résection ne touchait pas l’acetabulum avaient un score moyen de 26 points (20 à 28), alors que ceux dont la résection emportait tout ou partie du cotyle avaient un score moyen de 16 points (14 à 21).
Complications
Cas/total
12
Délai postopératoire
41 mois
Récidive locale Sans récidive locale Avec récidive locale
5/12 (42 %) 7/12 (58 %)
Localisations Poumons Foie Surrénale
11 2 1
Grade initial chondrosarcome 2 3 Dédifférencié
Résultats fonctionnels
7/36 (19 %) 1/5 (20 %) 4/7 (57 %)
Topographie du chondrosarcome Zone 2 Zone 3
11 1
Délai diagnostic — décès
8 mois
Elles sont au nombre de 40 et sont regroupées dans le Tableau 4.
Tableau 4
Complications postopératoires. Amputation (n = 11)
Traitement conservateur (n = 48)
Périopératoires Hémorragiques Paralusie sciatique Plaies viscérales
1 0 2
1 2 1
Infectieuses Superficielles Profondes
5 2
6 4
Mécaniques Luxations Autres
0 0
6 10
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Les principales complications étaient infectieuses dans le groupe amputation, mécaniques dans le groupe conservateur. Par ailleurs, trois décès périopératoires sont survenus après la reprise chirurgicale pour récidive : un patient est décédé lors de l’exérèse d’une métastase surrénalienne 22 mois après son traitement conservateur initial pour un CS dédifférencié. Un autre patient est décédé au cours de sa cinquième reprise palliative (tumorectomie intralésionnelle), 122 mois après son intervention initiale pour un CS de grade 2. Enfin, un patient est décédé à j10 d’une reprise chirurgicale palliative pour récidive massive, sept mois après une désarticulation inter-ilio-abdominale pour un volumineux CS myxoïde de grade II.
Discussion Épidémiologie Comme nous l’avons observé, le CS est une tumeur à légère prédominance masculine, qui touche l’adulte d’âge mur avec un pic de fréquence dans la quatrième décennie [2,3,5,7,17,18,19,20]. Les CS de haut grade semblent prédominer chez l’homme après 50 ans [21], ce que nous avons également observé dans notre série. Dans notre série, 20 % des CS de la ceinture pelvienne sont survenus sur une tumeur osseuse bénigne, cette fréquence varie entre 9 et 32 % et est comparable à celle observée au niveau des membres [6,17,20—29]. Dans notre série, il n’existe pas de différence pronostique entre les CS primitifs et secondaires, contrairement à Sheth qui retrouve un meilleur pronostic pour les CS secondaires [23].
Traitement Le seul traitement du CS, quelle que soit sa localisation, est l’exérèse chirurgicale carcinologique [3,5,6,17—19,23,24,30—40]. La survie des patients atteints d’un CS de la ceinture pelvienne varie entre 51 et 88 % à dix ans [6,31,33,35,41]. Elle est inférieure à celle des patients atteints de CS périphériques (57 à 83 %) [6,37,42,43]. La résection en bloc avec des marges chirurgicales saines est la technique qui permet d’obtenir le plus faible taux de récidive et la meilleure survie [6,24,31,33,35,39]. Le taux de marges saines est très variable dans la littérature, compris entre 25 et 82 % [5,24,31,33,35]. La grande variabilité de ces chiffres est probablement à mettre en relation avec l’inhomogénéité des séries et de l’expérience des opérateurs, ainsi qu’avec la difficulté pratique de caractériser histologiquement les marges de résection. La chirurgie intralésionnelle est un facteur de risque statistiquement significatif de présenter une récidive locale [6,24,31,33,34,39,40]. Les deux séries de la littérature consacrées à la chirurgie intralésionnelle des CS pelviens concluent toutes les deux à l’inefficacité de cette technique [34,40]. Cela est également vrai pour les CS de grade 1 pour laquelle elle était initialement proposée [40]. Cela concorde avec nos observations. Douze patients sur 13 (92 %) ayant eu des marges inadéquates ont récidivé, sachant le seul patient qui n’a pas récidivé est décédé précocement (six mois) après sa
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chirurgie, de cause non reliée à sa maladie (accident vasculaire cérébral). La localisation de la tumeur est également un facteur pronostique important. La localisation périacétabulaire est dans notre étude un facteur de risque statistiquement significatif péjoratif pour la survie. C’est aussi le cas pour Mochizuki et al. [41]. Pour Sheth et al. [24], c’est la zone 3 qui est un facteur de mauvais pronostic pour la survie et pour Ozaki et al. [6], la localisation en zone 3 est plus à risque de récidive locale sans que CS la différence soit statistiquement significative. Cela tient probablement à la difficulté chirurgicale d’obtenir des marges saines dans ces localisations particulières, à la différence de la zone 1, facilement accessible, à l’exception des cas de franchissement de l’articulation sacro-iliaque. Au regard de ces données, la qualité des marges de résection apparaît comme un facteur pronostique majeur tant pour le contrôle local du CS que pour la survie du patient.
Récidives Dans cette localisation pelvienne, les récidives locales sont fréquentes : leur fréquence varie de 18 à 45 % dans la littérature, 31 % dans notre expérience [6,17,21,24,31,33,35,42,43]. Nous avons observé que le risque de récidive locale est directement lié à la qualité des marges d’exérèse initiales ce qui est corroboré par plusieurs études [3,6,17,21,24,31,33,35,42,43]. Dans notre étude, le récidive locale constitue un facteur de mauvais pronostic car elle est associée de manière statistiquement significative à une diminution de la survie comme cela a été montré par d’autres auteurs [5,31,33,35]. Pour Fiorenza et al., la récidive locale influence de manière péjorative la survie que lorsqu’elle est associée à une ou plusieurs métastases synchrones [43]. Seules deux études n’ont pas mis en évidence l’influence sur la survie d’une récidive locale [6,24]. Pour Pring et al., un CS de haut grade est un facteur de risque significatif pour la récidive locale [35]. Notre étude ne confirme pas ces résultats. Concernant le traitement des récidives locales, nous avons observé que celles qui ont été traitées par exérèse chirurgicale ont une meilleure survie que celles qui ne l’ont pas été, mais ces deux populations sont de trop petite taille pour mettre en évidence une différence statistiquement significative.
Influence de la technique chirurgicale (amputation versus traitement conservateur) sur la qualité des marges de résection Notre série n’a pas mis en évidence de différence statistiquement significative entre ces deux types de chirurgie pour l’obtention de marges saines (63 % pour le groupe amputation et 81 % pour le groupe chirurgie conservatrice) ou en termes de survie. Plusieurs séries concluent de la même manière [7,24,35,36,44,45]. Bien que ces études, comme dans notre expérience, confirment l’influence des marges chirurgicales sur la récidive locale, aucune
498 ne parvient à démontrer la supériorité d’une technique pour obtenir des marges saines. Et concluent de préférer le traitement conservateur dès qu’il est possible, afin de garantir un meilleur résultat fonctionnel pour un taux de survie similaire. Deux études ont observé une supériorité de l’amputation par rapport à la chirurgie conservatrice. Marcove et al., en 1972, a observé une différence statistiquement significative entre la désarticulation inter-ilio-abdominale et la résection locale pour le critère de la survie [26]. Donati et al., en 2005, a montré sur une série de 125 CS pelviens que la chirurgie radicale permettait d’obtenir un taux plus élevé de marges chirurgicales saines (80 % contre 61 % pour la chirurgie conservatrice, p = 0,077) et une diminution du taux de récidive locale [33]. Ce résultat est à la limite de la significativité. De plus, ces deux études ont la même limite : l’ancienneté des dossiers étudiés, responsable d’une insuffisance du bilan radiologique préopératoire. Il apparaît en effet logique que l’amélioration des techniques d’imagerie permette de préjuger au mieux avant l’intervention de la qualité des marges et de l’extirpabilité de la tumeur. Selon le même raisonnement, l’utilisation de la navigation pourrait améliorer la qualité de l’exérèse [46,47]. Toutefois, en 2002, Fiorenza et al., sur une série de 153 CS axiaux et périphériques, ne sont pas parvenus à démontrer que l’amélioration de l’imagerie préopératoire associée à la chirurgie radicale permettait d’améliorer les marges de résection, le taux de récidive locale ou la survie [43]. Il n’apparaît donc pas possible de conclure à la supériorité de l’amputation à la fois en termes de qualité de marges de résection et en termes de survie. Nos rares indications d’amputation de première intention restent à ce jour les volumineuses tumeurs avec envahissement vasculaire ou nerveux, les tumeurs infectées ou sur terrain radique, chez des patients non métastatiques.
Fonction Comme cela a été rapporté dans la littérature [6,35,48,49], notre série confirme logiquement que les patients ayant été traités par chirurgie conservatrice ont un score fonctionnel plus élevé que ceux ayant été traités par amputation, et ce de manière durable. En effet, parmi les patients ayant été traités en première intention par chirurgie conservatrice, 92 % ont conservé leur membre jusqu’au dernier recul. Les études publiées ces dix dernières années objectivent des taux de conservation de membre au plus grand recul après chirurgie initiale conservatrice variant entre 48 et 90 % [6,24,33,35,41]. La grande variabilité de ces chiffres est probablement liée à la grande hétérogénéité des séries. Parmi les reconstructions, les résultats fonctionnels étaient moins bons lorsqu’elle concernait la zone acétabulaire. Les reconstructions de la zone 1 seule ou les résections isolées de la zone 3 sans reconstruction ont un meilleur pronostic fonctionnel. Ces résultats sont conformes à ceux décrits dans la littérature [13,35], la reconstruction acétabulaire restant la principale difficulté de la chirurgie reconstructrice du pelvis [9,11,13,48—53].
X. Deloin et al.
Conclusion La survie des patients atteints d’un CS du bassin est liée à la récidive locale, à la localisation et au grade initial de la tumeur. Le risque de récidive locale est lié à la qualité des marges de résection. L’objectif principal du traitement chirurgical doit donc être d’obtenir des marges de résection saines, tout en préservant autant que faire se peut le membre et sa fonction. Il n’a pas été mis en évidence de supériorité de la désarticulation inter-ilio-abdominale par rapport à la chirurgie conservatrice quant à cet objectif et quant à la survie. En revanche, la chirurgie conservatrice donne des résultats fonctionnels supérieurs à ceux de l’amputation sans oberrer la survie. Il n’y a donc pas lieu de proposer une désarticulation inter-ilio-abdominale lorsqu’une chirurgie conservatrice est réalisable. L’imagerie préopératoire permettra au mieux d’apprécier l’extirpabilité de la lésion et la possibilité d’obtenir des marges saines. La survie des patients traités pour un CS de la ceinture pelvienne reste inférieure à celle des localisations périphériques car l’obtention de marges saines s’avère plus difficile. Le développement de traitements adjuvants est ici particulièrement attendu afin de limiter les conséquences de marges incorrectes. La qualité des marges pourrait gagner à l’utilisation de systèmes de navigation peropératoires.
Conflits d’intérêts Aucun.
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MÉMOIRE ORIGINAL
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas夽 Pelvic chondrosarcomas: Surgical treatment options X. Deloin ∗, V. Dumaine , D. Biau , M. Karoubi , A. Babinet , B. Tomeno , P. Anract Service de chirurgie orthopédique B, hôpital Cochin, 27, rue du Faubourg-Saint-Jacques, 75014 Paris, France Acceptation définitive le : 8 juin 2009
MOTS CLÉS Chondrosarcome ; Bassin ; Chirurgie
Résumé Le chondrosarcome (CS) est une tumeur osseuse primitive maligne à différenciation cartilagineuse. Le seul traitement est la résection chirurgicale carcinologique car les traitements adjuvants habituels sont inefficaces. Cette localisation entraîne des difficultés techniques spécifiques pour l’exérèse et la reconstruction. L’objectif de cette étude est d’évaluer les résultats carcinologiques et fonctionnels de l’amputation inter-ilio-abdominale et de la chirurgie conservatrice. Nous avons étudié rétrospectivement 59 cas de CS du bassin pris en charge dans notre service entre 1968 et 2003. Les données démographiques, anatomopathologiques, chirurgicales et la survie ont été étudiées. La survie a été estimée avec l’estimateur de Kaplan-Meier et la méthode des incidences cumulées. Une analyse multivariée a été utilisée pour identifier un ensemble de variables indépendamment pronostiques. Il y avait 33 hommes et 26 femmes, de 48 ans d’âge moyen. La durée moyenne de suivi était de 94 mois. Onze patients avaient un CS de grade 1, 36 de grade 2, cinq de grade 3 et sept dédifférenciés. Onze patients ont eu une désarticulation inter-ilio-abdominale, 48 ont eu une chirurgie conservatrice. Des marges saines ont été obtenues chez 46 patients (78 %). Dix-huit patients (31 %) ont eu une récidive locale et 12 (20 %) ont eu des métastases. Au dernier recul, 30 patients (51 %) étaient vivants sans signe de récidive. Vingt-trois patients (39 %) sont décédés de la maladie. L’analyse multivariée a montré que des marges envahies sont associées à une augmentation du taux de récidive locale. Un grade tumoral élevé est corrélé avec l’apparition de métastases. Ces deux facteurs ainsi que l’atteinte du cotyle sont corrélés avec une diminution de la survie. La fonction était meilleure chez les patients traités par chirurgie conservatrice et parmi eux ceux dont la zone périacétabulaire était indemne. Notre étude confirme que la qualité des marges
DOI de l’article original : 10.1016/j.otsr.2009.05.004. Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc ¸aise de cet article, mais celle de l’article original paru dans Orthopaedics & Traumatology: Surgery & Research, en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Service d’orthopédie et traumatologie A, hôpital Cochin, 27, rue du Faubourg-Saint-Jacques, 75014 Paris, France. Adresse e-mail : [email protected] (X. Deloin). 夽
1877-0517/$ – see front matter © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.rcot.2009.06.004
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X. Deloin et al. de résection est le facteur pronostique majeur tant pour le contrôle local que pour la survie. La récidive locale est un facteur pronostique péjoratif pour la survie et est corrélée à la qualité des marges de résection. La localisation périacétabulaire du CS (zone 2) apparaît comme un facteur de mauvais pronostic oncologique car l’obtention de marges saines dans cette localisation est particulièrement difficile. L’amputation inter-ilio-abdominale n’a pas fait la preuve de sa supériorité concernant la qualité des marges de résection ou la survie par rapport à la résection. Mais la résection garantit un meilleur résultat fonctionnel. Les CS de la ceinture pelvienne restent de plus mauvais pronostic que les CS périphériques car le facteur pronostic essentiel est la qualité des marges de résection. Cette localisation, et en particulier la zone périacétabulaire, pose des problèmes techniques difficiles lorsqu’une chirurgie conservatrice est envisagée. Les différentes techniques d’imagerie doivent aider à apprécier au mieux l’extirpabilité de la tumeur. Il ne faut se résoudre à l’amputation inter-ilio-abdominale que chez des patients non métastatiques et dont la tumeur ne semble pas pouvoir être enlevée avec la garantie de marges saines ou pour lesquels les conditions locales ne permettent pas d’espérer une reconstruction de bonne qualité. Niveau de preuve : IV. © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Introduction Le chondrosarcome (CS) est une tumeur maligne du squelette à différenciation cartilagineuse. Par ordre de fréquence, il représente la seconde tumeur osseuse de l’adulte [1]. Le bassin est sa localisation préférentielle, dans 22 à 39 % des cas [2—7]. Les CS de la ceinture pelvienne restent longtemps asymptomatiques et peuvent donc être volumineux au moment du diagnostic. D’un point de vue thérapeutique, le CS s’individualise des autres tumeurs primitives du squelette car il est radiorésistant et chimiorésistant : son seul traitement est l’exérèse chirurgicale carcinologique. Or la situation profonde du bassin, la taille de la tumeur et ses rapports avec les structures articulaires, nerveuses, vasculaires et viscérales locales rendent l’exérèse carcinologique le plus souvent difficile et imposent des reconstructions complexes [8—12]. L’objectif de ce travail est l’évaluation des résultats carcinologiques et fonctionnels des différents traitements chirurgicaux des CS de la ceinture pelvienne.
données macroscopiques, dont la taille de la tumeur définie par son plus grand diamètre, et microscopiques, dont le grade défini selon O’Neal et Ackerman [14], ont été colligées. Les marges de résection ont été analysées selon la classification d’Enneking et al. [15]. Le type d’intervention chirurgicale, la survenue de récidives locales, de métastase et le devenir du patient ont été étudiés. La fonction a été évaluée par la marche et la douleur selon le score sur 30 points de la Musculoskeletal Tumor Society [16]. Le recul a été calculé à partir de la date de l’intervention à l’hôpital Cochin jusqu’à la date du décès ou des dernières nouvelles. La survie a été estimée avec l’estimateur de Kaplan-Meier et la méthode des incidences cumulées en présence d’événements en compétition avec l’événement d’intérêt. Un modèle proportionnel de Cox a été utilisé pour estimer l’effet (hazard ratio ou rapport des risques instantanés) de différentes variables sur les événements considérés. Une analyse multivariée a été utilisée pour identifier un ensemble de variables indépendamment pronostiques des événements. L’analyse a été réalisée avec R 2.5.1. ; tous les tests étaient bilatéraux et significatifs au seuil de 0,05.
Matériel et méthodes Résultats Nous rapportons les résultats de l’étude rétrospective monocentrique d’une série de 59 patients ayant un CS du bassin et traités chirurgicalement dans les services d’orthopédie de l’hôpital Cochin entre 1968 et 2003. Les patients traités initialement dans un autre établissement n’ont pas été inclus. Dans tous les cas, le diagnostic de CS a été confirmé histologiquement par un pathologiste référent spécialisé dans le diagnostic des tumeurs de l’appareil locomoteur. Les données cliniques suivantes ont été étudiées : le sexe, l’âge, le tableau clinique initial, la durée des symptômes au moment du diagnostic. La localisation de la tumeur a été étudiée sur les radiographies, ainsi que le scanner et l’IRM lorsqu’ils étaient disponibles. Les caractéristiques topographiques de la tumeur ont été exprimées selon la classification de la Muskuloskeletal Tumor Society [10,13]. Les
Épidémiologie Trente-trois hommes et 26 femmes, de 48 ans d’âge moyen au moment du diagnostic (23 à 78 ans), ont été pris en charge pour un CS de la ceinture pelvienne. Le suivi moyen est de 94 mois (3—311 mois). Les patients ont été suivis au minimum quatre ans ou jusqu’à leur décès.
Histologie Cinquante-deux patients ont eu une biopsie avant le geste d’exérèse. Dans sept cas, le diagnostic histologique a été confirmé par l’étude de la pièce d’exérèse sans biopsie préalable.
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Tableau 1 Caractéristiques épidémiologiques et histologiques de la série. n (%) Sexe Homme Femme
33 (56) 26 (44)
Grade tumoral [20] 1 2 3 Dédifférencié
11 36 5 7
Taille de la tumeur ≤ 10 cm > 10 cm
35 (59) 24 (41)
Tumeurs primitives
47 (80)
Tumeurs secondaires Exostose solitaire Maladie des exostoses multiples Maladie d’Ollier Maladie de Paget
12 (20) 2 7 2 1
(19) (61) (8) (12)
Quarante-sept patients (80 %) avaient un CS primitif et 12 (20 %) un CS secondaire à une tumeur bénigne préexistante (Tableau 1). Les CS de grade 2 étaient les plus fréquents (n = 36). Cette série compte sept CS dédifférenciés.
Topographie Quatorze patients (24 %) avaient une tumeur de la zone 1 (iliaque), dont quatre avec un envahissement sacré ; 42 (71 %) avaient une lésion de la zone 2 (acétabulaire) et trois (5 %) avaient une lésion de la zone 3 (ischiopubienne).
Données cliniques La durée moyenne des symptômes avant le diagnostic était de 14,5 mois. La douleur était le plus fréquent des symptômes (n = 45). Huit patients ont consulté en raison d’une tuméfaction palpable. Les autres patients ont consulté pour une image radiologique anormale. Un patient avait une métastase pulmonaire au moment du diagnostic.
493
Chondrosarcome de la zone 2 (n = 42) Il y a eu cinq résections isolées de l’acetabulum. Vingt patients ont eu une résection partielle ou totale de l’acetabulum associée à une résection partielle ou totale du pubis ou de l’ischion. Quatre résections partielles ou totales de l’acetabulum associées à tout ou partie de l’ilion ont été réalisées. Trois patients ont eu une résection de l’acetabulum, de l’ilion et de l’ischion et/ou du pubis. Dix désarticulations inter-ilio-abdominales ont été réalisées. Chondrosarcome de la zone 3 (n = 3) Tous les cas ont été traités par une exérèse de tout ou partie de l’ischion et du pubis.
Marges de résection Elles ont été jugées saines dans 46 cas (78 %), marginales dans deux cas (3 %) et contaminées dans 11 cas (19 %). Dans le groupe amputation (n = 11), les marges étaient saines dans sept cas (63 %) et contaminées dans quatre cas (37 %). Dans le groupe traitement conservateur (n = 48), les marges étaient saines 39 fois (81 %), deux fois (5 %) l’exérèse était marginale et sept fois (14 %) les marges étaient contaminées.
Reconstruction Après la résection de l’aile iliaque (n = 13), une reconstruction a été réalisée dans trois cas, par autogreffe (n = 2) ou allogreffe (n = 1). Après la résection de tout ou partie de l’acetabulum (n = 32), la reconstruction a été faite par les techniques suivantes : • prothèses totales de hanche, n = 10 dont six interventions de Puget (Fig. 1) ; • prothèse en selles, n = 8 ;
Traitement Onze désarticulations inter-ilio-abdominales et 48 interventions conservatrices ont été réalisées. Dans trois cas de CS dédifférenciés, une chimiothérapie a été associée à la chirurgie. Chondrosarcome de la zone 1 (n = 14) Onze patients ont eu une résection partielle ou totale de l’ilion. Dans deux cas, l’exérèse est passée dans le sacrum. Une amputation a été réalisée en raison d’un envahissement majeur du plexus sacré.
Figure 1
Reconstruction selon la technique de Puget.
494
X. Deloin et al.
• arthrodèses, n = 7 dont trois arthrodèses fémoro-iliaques, trois arthrodèses fémoro-obturatrices et une arthrodèse fémorocotyloïdienne ; • reconstructions osseuses du cotyle, n = 4 ; • néocotyles aux dépens de l’aile iliaque, n = 2 ; Dans un cas, aucune reconstruction n’a été faite : la résection concernait une zone non portante de la paroi postérieure du cotyle. Aucune reconstruction n’a été réalisée après la résection isolée du pubis (n = 3).
Résultats carcinologiques Survie Trente patients (51 %) étaient vivants sans signe de récidive au dernier recul avec une survie moyenne de 123 mois (de 48 à 272 mois). Vingt-trois patients (39 %) sont décédés de la maladie. Leur survie moyenne était de 69 mois (de trois à 312 mois). Six patients (10 %) sont décédés d’une autre cause sans récidive connue au moment de leur décès, dans un délai moyen de 59 mois (de six à 119 mois). Ainsi, le taux de survie global était de 90 % (IC : 82—98 %) à un an, 66 % (IC : 55—80 %) à cinq ans, 52 % (IC : 39—70 %) à dix ans et de 45 % (IC : 32—64 %) à 15 ans (Fig. 2). L’analyse multivariée a recherché des facteurs de risque de décès. Cette analyse a montré que des marges de résection envahies (p = 0,00001, RR = 7, 28) (Fig. 3), un grade histologique élevé (3 ou dédifférencié) (p = 0,0005, RR = 4,57) (Fig. 4) et une tumeur envahissant l’acetabulum (p = 0,049, RR = 3,24) étaient des facteurs statistiquement péjoratifs pour la survie.
Figure 3 Comparaison selon le modèle de Cox de la survie globale des patients en fonction de la qualité des marges de résection.
quatre cas (22 %) à une ou plusieurs métastases au moment du diagnostic (Tableau 2). Parmi les 14 patients ayant une récidive locale sans métastase au moment du diagnostic, trois (21 %) ont eu des métastases secondairement dans un délai moyen de 27 mois après la première récidive (15 à 43 mois). La récidive locale a été traitée chirurgicalement dans 12 cas : une désarticulation inter-ilio-abdominale d’emblée dans un cas, une chirurgie d’exérèse intralésionnelle dans
Récidive locale Dix-huit patients (31 %) ont eu une récidive locale dans un délai moyen de 37 mois (de cinq à 230 mois), associée dans
Figure 2 Analyse selon Kaplan-Meier de la survie globale des patients. L’événement étudié étant le décès du patient en rapport avec la maladie.
Figure 4 Comparaison selon le modèle de Cox de la survie globale des patients en fonction du grade histologique de la tumeur. Bas grade : grade 1 et 2 ; haut grade : grade 3 et chondrosarcomes dédifférenciés.
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Tableau 2
Caractéristiques des récidives locales.
Récidives locales Cas/total
18 (31 %)
Localisation Zone 1 Zone 2 Zone 3
3/14 (21 %) 14/42 (33 %) 1/3 (33 %)
Marges Saines Marginales Contaminées
8/46 (17 %) 2/2 (100 %) 8/11 (72 %)
Grade du chondrosarcome initial 1 2 Dédifférencié
2/11 (18 %) 12/36 (33 %) 4/7 (57 %)
Délai après intervention initiale
37 mois
Métastases associées Synchrones Asynchrones
4 3
Traitement Chirurgie Chimiothérapie Aucun
12 (66 %) 2 (11 %) 5 (28 %)
Délai diagnostic — décès
38 mois
11 cas, multiple dans six cas (deux à 11 reprises). Trois patients ont eu une amputation inter-ilio-abdominale dans un second temps. Un patient ayant une récidive locale et une métastase surrénalienne synchrone a rec ¸u une chimiothérapie (CS dédifférencié).
495
Un patient ayant une récidive locale et une métastase pulmonaire synchrone a été traité par chimiothérapie seule. Cinq patients n’ont eu aucun traitement. Tous les patients ayant eu une récidive locale sont décédés dans un délai moyen de 38 mois (0—240) après le diagnostic de récidive. Les patients réopérés avaient une survie moyenne de 55 mois (1—240), les patients non réopérés avaient une survie moyenne de 3,5 mois (0—6), mais parmi eux, trois avaient des métastases au moment du diagnostic de récidive locale. L’analyse multivariée a objectivé que le risque de récidive locale était fortement corrélé à l’envahissement des marges de résection (p = 0,001). La probabilité de récidive locale à dix ans était de 15 % pour les patients dont les marges de résection étaient saines et de 54 % pour les patients dont les marges étaient contaminées (Fig. 5). En revanche, un grade histologique élevé (3 et dédifférentiés) ne constituait pas un facteur de risque de récurrence locale (p = 0,3) de même que la localisation de la tumeur (p = 0,28) (Fig. 6). Métastases Douze patients (20 %) ont développé des métastases, associées à une récidive locale dans sept cas (58 %), de manière synchrone (n = 4) ou secondaire (n = 3) (Tableau 3). Le délai moyen de survenue était de 41 mois (trois à 189 mois). Les métastases étaient le plus fréquemment localisées au poumon (n = 11), associées dans deux cas à des métastases hépatiques. Nous avons observé un cas de métastase surrénalienne au cours de l’évolution d’un CS dédifférencié. Ces métastases ont compliqué l’évolution de sept CS de grade deux (19 % des CS de grade 2), d’un CS de grade 3 (20 %) et de quatre CS dédifférenciées (57 %). Deux métastasectomies ont été réalisées : une métastase pulmonaire et la métastase surrénalienne, responsable du décès peropératoire de la patiente.
Figure 5 Analyse selon la méthode des incidences cumulées du risque de récidive locale (a) et de métastase (b) en fonction de la qualité des marges de résection.
496
X. Deloin et al.
Figure 6 Analyse selon la méthode des incidences cumulées du risque de récidive locale (a) et de métastase (b) en fonction du grade histologique de la tumeur. Bas grade : grade 1 et 2 ; haut grade : grade 3 et chondrosarcomes dédifférenciés.
Tous les patients sont décédés dans un délai moyen de huit mois (un à 55 mois) suivant le diagnostic des métastases. L’analyse multivariée a montrée qu’un grade histologique élevé (3 ou dédifférencié) est corrélé avec un risque élevé de métastase (p = 0,03) (Fig. 6). La taille de la tumeur et la qualité des marges de résection ne sont pas corrélées de fac ¸on statistiquement significative avec la survenue de métastase.
Tableau 3
Caractéristiques des métastases.
Métastases
Le score moyen obtenu était de 18 points sur 30 (cinq à 28). Pour les patients amputés (n = 3), il était en moyenne de six points. Ces patients étaient appareillés par une prothèse canadienne et l’un d’entre eux ne l’utilisait qu’à l’intérieur de son domicile. Pour les patients traités par chirurgie conservatrice, le score moyen était de 20 points (14 à 28). Les patients dont la résection ne touchait pas l’acetabulum avaient un score moyen de 26 points (20 à 28), alors que ceux dont la résection emportait tout ou partie du cotyle avaient un score moyen de 16 points (14 à 21).
Complications
Cas/total
12
Délai postopératoire
41 mois
Récidive locale Sans récidive locale Avec récidive locale
5/12 (42 %) 7/12 (58 %)
Localisations Poumons Foie Surrénale
11 2 1
Grade initial chondrosarcome 2 3 Dédifférencié
Résultats fonctionnels
7/36 (19 %) 1/5 (20 %) 4/7 (57 %)
Topographie du chondrosarcome Zone 2 Zone 3
11 1
Délai diagnostic — décès
8 mois
Elles sont au nombre de 40 et sont regroupées dans le Tableau 4.
Tableau 4
Complications postopératoires. Amputation (n = 11)
Traitement conservateur (n = 48)
Périopératoires Hémorragiques Paralusie sciatique Plaies viscérales
1 0 2
1 2 1
Infectieuses Superficielles Profondes
5 2
6 4
Mécaniques Luxations Autres
0 0
6 10
Traitement chirurgical des chondrosarcomes pelviens. À propos de 59 cas Les principales complications étaient infectieuses dans le groupe amputation, mécaniques dans le groupe conservateur. Par ailleurs, trois décès périopératoires sont survenus après la reprise chirurgicale pour récidive : un patient est décédé lors de l’exérèse d’une métastase surrénalienne 22 mois après son traitement conservateur initial pour un CS dédifférencié. Un autre patient est décédé au cours de sa cinquième reprise palliative (tumorectomie intralésionnelle), 122 mois après son intervention initiale pour un CS de grade 2. Enfin, un patient est décédé à j10 d’une reprise chirurgicale palliative pour récidive massive, sept mois après une désarticulation inter-ilio-abdominale pour un volumineux CS myxoïde de grade II.
Discussion Épidémiologie Comme nous l’avons observé, le CS est une tumeur à légère prédominance masculine, qui touche l’adulte d’âge mur avec un pic de fréquence dans la quatrième décennie [2,3,5,7,17,18,19,20]. Les CS de haut grade semblent prédominer chez l’homme après 50 ans [21], ce que nous avons également observé dans notre série. Dans notre série, 20 % des CS de la ceinture pelvienne sont survenus sur une tumeur osseuse bénigne, cette fréquence varie entre 9 et 32 % et est comparable à celle observée au niveau des membres [6,17,20—29]. Dans notre série, il n’existe pas de différence pronostique entre les CS primitifs et secondaires, contrairement à Sheth qui retrouve un meilleur pronostic pour les CS secondaires [23].
Traitement Le seul traitement du CS, quelle que soit sa localisation, est l’exérèse chirurgicale carcinologique [3,5,6,17—19,23,24,30—40]. La survie des patients atteints d’un CS de la ceinture pelvienne varie entre 51 et 88 % à dix ans [6,31,33,35,41]. Elle est inférieure à celle des patients atteints de CS périphériques (57 à 83 %) [6,37,42,43]. La résection en bloc avec des marges chirurgicales saines est la technique qui permet d’obtenir le plus faible taux de récidive et la meilleure survie [6,24,31,33,35,39]. Le taux de marges saines est très variable dans la littérature, compris entre 25 et 82 % [5,24,31,33,35]. La grande variabilité de ces chiffres est probablement à mettre en relation avec l’inhomogénéité des séries et de l’expérience des opérateurs, ainsi qu’avec la difficulté pratique de caractériser histologiquement les marges de résection. La chirurgie intralésionnelle est un facteur de risque statistiquement significatif de présenter une récidive locale [6,24,31,33,34,39,40]. Les deux séries de la littérature consacrées à la chirurgie intralésionnelle des CS pelviens concluent toutes les deux à l’inefficacité de cette technique [34,40]. Cela est également vrai pour les CS de grade 1 pour laquelle elle était initialement proposée [40]. Cela concorde avec nos observations. Douze patients sur 13 (92 %) ayant eu des marges inadéquates ont récidivé, sachant le seul patient qui n’a pas récidivé est décédé précocement (six mois) après sa
497
chirurgie, de cause non reliée à sa maladie (accident vasculaire cérébral). La localisation de la tumeur est également un facteur pronostique important. La localisation périacétabulaire est dans notre étude un facteur de risque statistiquement significatif péjoratif pour la survie. C’est aussi le cas pour Mochizuki et al. [41]. Pour Sheth et al. [24], c’est la zone 3 qui est un facteur de mauvais pronostic pour la survie et pour Ozaki et al. [6], la localisation en zone 3 est plus à risque de récidive locale sans que CS la différence soit statistiquement significative. Cela tient probablement à la difficulté chirurgicale d’obtenir des marges saines dans ces localisations particulières, à la différence de la zone 1, facilement accessible, à l’exception des cas de franchissement de l’articulation sacro-iliaque. Au regard de ces données, la qualité des marges de résection apparaît comme un facteur pronostique majeur tant pour le contrôle local du CS que pour la survie du patient.
Récidives Dans cette localisation pelvienne, les récidives locales sont fréquentes : leur fréquence varie de 18 à 45 % dans la littérature, 31 % dans notre expérience [6,17,21,24,31,33,35,42,43]. Nous avons observé que le risque de récidive locale est directement lié à la qualité des marges d’exérèse initiales ce qui est corroboré par plusieurs études [3,6,17,21,24,31,33,35,42,43]. Dans notre étude, le récidive locale constitue un facteur de mauvais pronostic car elle est associée de manière statistiquement significative à une diminution de la survie comme cela a été montré par d’autres auteurs [5,31,33,35]. Pour Fiorenza et al., la récidive locale influence de manière péjorative la survie que lorsqu’elle est associée à une ou plusieurs métastases synchrones [43]. Seules deux études n’ont pas mis en évidence l’influence sur la survie d’une récidive locale [6,24]. Pour Pring et al., un CS de haut grade est un facteur de risque significatif pour la récidive locale [35]. Notre étude ne confirme pas ces résultats. Concernant le traitement des récidives locales, nous avons observé que celles qui ont été traitées par exérèse chirurgicale ont une meilleure survie que celles qui ne l’ont pas été, mais ces deux populations sont de trop petite taille pour mettre en évidence une différence statistiquement significative.
Influence de la technique chirurgicale (amputation versus traitement conservateur) sur la qualité des marges de résection Notre série n’a pas mis en évidence de différence statistiquement significative entre ces deux types de chirurgie pour l’obtention de marges saines (63 % pour le groupe amputation et 81 % pour le groupe chirurgie conservatrice) ou en termes de survie. Plusieurs séries concluent de la même manière [7,24,35,36,44,45]. Bien que ces études, comme dans notre expérience, confirment l’influence des marges chirurgicales sur la récidive locale, aucune
498 ne parvient à démontrer la supériorité d’une technique pour obtenir des marges saines. Et concluent de préférer le traitement conservateur dès qu’il est possible, afin de garantir un meilleur résultat fonctionnel pour un taux de survie similaire. Deux études ont observé une supériorité de l’amputation par rapport à la chirurgie conservatrice. Marcove et al., en 1972, a observé une différence statistiquement significative entre la désarticulation inter-ilio-abdominale et la résection locale pour le critère de la survie [26]. Donati et al., en 2005, a montré sur une série de 125 CS pelviens que la chirurgie radicale permettait d’obtenir un taux plus élevé de marges chirurgicales saines (80 % contre 61 % pour la chirurgie conservatrice, p = 0,077) et une diminution du taux de récidive locale [33]. Ce résultat est à la limite de la significativité. De plus, ces deux études ont la même limite : l’ancienneté des dossiers étudiés, responsable d’une insuffisance du bilan radiologique préopératoire. Il apparaît en effet logique que l’amélioration des techniques d’imagerie permette de préjuger au mieux avant l’intervention de la qualité des marges et de l’extirpabilité de la tumeur. Selon le même raisonnement, l’utilisation de la navigation pourrait améliorer la qualité de l’exérèse [46,47]. Toutefois, en 2002, Fiorenza et al., sur une série de 153 CS axiaux et périphériques, ne sont pas parvenus à démontrer que l’amélioration de l’imagerie préopératoire associée à la chirurgie radicale permettait d’améliorer les marges de résection, le taux de récidive locale ou la survie [43]. Il n’apparaît donc pas possible de conclure à la supériorité de l’amputation à la fois en termes de qualité de marges de résection et en termes de survie. Nos rares indications d’amputation de première intention restent à ce jour les volumineuses tumeurs avec envahissement vasculaire ou nerveux, les tumeurs infectées ou sur terrain radique, chez des patients non métastatiques.
Fonction Comme cela a été rapporté dans la littérature [6,35,48,49], notre série confirme logiquement que les patients ayant été traités par chirurgie conservatrice ont un score fonctionnel plus élevé que ceux ayant été traités par amputation, et ce de manière durable. En effet, parmi les patients ayant été traités en première intention par chirurgie conservatrice, 92 % ont conservé leur membre jusqu’au dernier recul. Les études publiées ces dix dernières années objectivent des taux de conservation de membre au plus grand recul après chirurgie initiale conservatrice variant entre 48 et 90 % [6,24,33,35,41]. La grande variabilité de ces chiffres est probablement liée à la grande hétérogénéité des séries. Parmi les reconstructions, les résultats fonctionnels étaient moins bons lorsqu’elle concernait la zone acétabulaire. Les reconstructions de la zone 1 seule ou les résections isolées de la zone 3 sans reconstruction ont un meilleur pronostic fonctionnel. Ces résultats sont conformes à ceux décrits dans la littérature [13,35], la reconstruction acétabulaire restant la principale difficulté de la chirurgie reconstructrice du pelvis [9,11,13,48—53].
X. Deloin et al.
Conclusion La survie des patients atteints d’un CS du bassin est liée à la récidive locale, à la localisation et au grade initial de la tumeur. Le risque de récidive locale est lié à la qualité des marges de résection. L’objectif principal du traitement chirurgical doit donc être d’obtenir des marges de résection saines, tout en préservant autant que faire se peut le membre et sa fonction. Il n’a pas été mis en évidence de supériorité de la désarticulation inter-ilio-abdominale par rapport à la chirurgie conservatrice quant à cet objectif et quant à la survie. En revanche, la chirurgie conservatrice donne des résultats fonctionnels supérieurs à ceux de l’amputation sans oberrer la survie. Il n’y a donc pas lieu de proposer une désarticulation inter-ilio-abdominale lorsqu’une chirurgie conservatrice est réalisable. L’imagerie préopératoire permettra au mieux d’apprécier l’extirpabilité de la lésion et la possibilité d’obtenir des marges saines. La survie des patients traités pour un CS de la ceinture pelvienne reste inférieure à celle des localisations périphériques car l’obtention de marges saines s’avère plus difficile. Le développement de traitements adjuvants est ici particulièrement attendu afin de limiter les conséquences de marges incorrectes. La qualité des marges pourrait gagner à l’utilisation de systèmes de navigation peropératoires.
Conflits d’intérêts Aucun.
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