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Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener
ARTICLE IN PRESS
OFTAL-996; No. of Pages 4
a r c h s o c e s p o f t a l m o l . 2016;xxx(xx):xxx–xxx
ARCHIVOS DE LA SOCIEDAD ESPAÑOLA DE OFTALMOLOGÍA www.elsevier.es/oftalmologia
Comunicación corta
Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener F.E. Molina-Sócola ∗ , M.P. Galván-Carrasco, A. del Estad-Cabello, J.L. Sánchez-Vicente, M. Contreras-Díaz y T. Rueda-Rueda ˜ Servicio de Oftalmología, Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, Espana
INFORMACIÓN DEL ARTÍCULO
R E S U M E N
Historia del artículo:
˜ Caso clínico: Presentamos el caso de una mujer de 49 anos, con una tumoración orbitaria
Recibido el 28 de noviembre de 2015
por extensión rinosinusal, por granulomatosis de Wegener, sin respuesta a tratamientos
Aceptado el 17 de febrero de 2016
inmunosupresores ni a terapia biológica. La paciente mostraba una marcada proptosis con
On-line el xxx
diplopía y limitación de los movimientos oculares.
Palabras clave:
de la tumoración orbitaria, dada su rápida progresión y refractariedad al tratamiento médico.
Discusión: Se realizó extirpación tumoral mediante abordaje nasal y orbitario, con extirpación Granulomatosis de Wegener
˜ de Oftalmología. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Todos © 2016 Sociedad Espanola
Tumoración orbitaria
los derechos reservados.
Tumoración rinosinusal Proptosis Diplopía
Orbital tumour due rhinosinusal extension in a patient with Wegener’s granulomatosis A B S T R A C T
Keywords:
Case report: The case is presented of a 49 year-old woman with an orbital mass originating
Wegener’s granulomatosis
from the rhinosinus. She had a history of Wegener’s granulomatosis, refractory to both bio-
Orbital tumour
logical and immunosuppressive therapy. Clinical examination showed proptosis, diplopia,
Rhinosinus tumour
and restriction of ocular movements.
Proptosis
Discussion: Orbital mass resection was performed, due to its rapid growth, and lack of res-
Diplopia
ponse to medical treatment. ˜ de Oftalmología. Published by Elsevier España, S.L.U. All rights © 2016 Sociedad Espanola reserved.
∗
Autor para correspondencia. Correos electrónicos: fredy [email protected], [email protected] (F.E. Molina-Sócola). http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011 ˜ 0365-6691/© 2016 Sociedad Espanola de Oftalmología. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Todos los derechos reservados.
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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ARTICLE IN PRESS a r c h s o c e s p o f t a l m o l . 2016;xxx(xx):xxx–xxx
Introducción La granulomatosis de Wegener (GW) es una enfermedad infla˜ y matoria sistémica, caracterizada por vasculitis de pequenos medianos vasos, necrosis y formación de granulomas. Puede afectar a cualquier órgano, principalmente las vías respirato˜ Aparece en la cuarta a quinta rias superiores, pulmón y rinón. década. Hasta el 50% de los pacientes pueden presentar alteraciones oftalmológicas, siendo la manifestación inicial entre el 8-16%. Las manifestaciones oculares más frecuentes son la queratoescleritis y las orbitarias, mientras que en las vías aéreas superiores son las que afectan a la cavidad nasal y senos paranasales1,2 . Presentamos el caso de una mujer con historia de GW, refractaria al tratamiento médico, que presentó compromiso tumoral rinosinusal con invasión orbitaria.
Caso clínico ˜ ˜ Mujer de 49 anos con GW, de 5 anos de evolución, que acude a consulta por proptosis progresiva del ojo izquierdo (OI), y diplopía de 3 meses de evolución, que no remite al tratamiento con corticoides, inmunosupresores y rituximab. Presentaba una agudeza visual (AV) de 1,0 en el ojo derecho (OD), y de 0,6 en el OI. La exoftalmometría de Hertel era de 17 y 23 mm, respectivamente. La motilidad ocular intrínseca era normal, mientras que la extrínseca presentaba limitación de la aducción del OI, encontrando diplopía en todas las posiciones diagnósticas, excepto en posición primaria. A la palpación del OI se detectaban 2 tumoraciones duras, fijas y nodulares en la región interna de párpado superior. La presión intraocular era de 12 y 16 mmHg. El polo anterior y el fondo de ojo fueron normales (figs. 1 y 2). La tomografía computarizada de órbita con contraste mostraba tumoración de cavidad nasal y senos etmoidales, que Figura 2 – TAC con corte axial: A) muestra compromiso tumoral de senos paranasales etmoidales y esfenoidales de predominio izquierdo, y B) comunicación entre seno maxilar izquierdo y la cavidad nasal.
Figura 1 – A) Se observa proptosis marcada. B) Se observa la marcada limitación para la aducción de ojo izquierdo.
invade la órbita a través de la pared medial con desplazamiento lateral del OI (figs. 2 y 3). Se decidió abordaje quirúrgico conjunto con otorrinolaringología. Mediante abordaje endoscópico nasal, se resecó parcialmente la tumoración que invadía la órbita. Por orbitotomía medial a través del surco palpebral, se completó la resección de la tumoración que estaba muy adherida a planos profundos, se retiró en fragmentos duros, irregulares, de coloración rojo-parduzca. No se encontró compromiso del músculo recto medial. El resultado histopatológico fue una granulomatosis necrosante con poliangitis compatible con GW (fig. 4). Al mes de la cirugía no presentaba diplopía, AV de 1 en ambos ojos, y la proptosis se había reducido hasta 18,5 en exoftalmometría (fig. 5).
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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Figura 3 – TAC con corte axial (A) muestra compromiso tumoral con desplazamiento del globo ocular, corte coronal (B) muestra la extensión tumoral orbitaria a partir del compromiso rinosinusal.
Discusión La GW en los senos paranasales causa adelgazamiento de la mucosa, ulceración y destrucción ósea2 . La GW orbitaria se manifiesta como obstrucción nasolagrimal, dacriocistitis, pseudotumor inflamatorio y masas
orbitarias3 . El compromiso suele ser unilateral, presentándose con proptosis, dolor ocasional, epífora, inyección conjuntival y limitación de los movimientos oculares. La diplopía se desarrolla por efecto de «masa» o por vasculitis de los vasos que irrigan los músculos extraoculares4 . ˜ Nuestra paciente presentaba una historia de 5 anos de enfermedad, con múltiples recaídas, asociándose en la última
Figura 4 – A) Imagen de tumoración nasal por rinoscopia. B) Imagen de aislamiento de tumoración por orbitotomía medial. C) Extirpación de tumoración., D) Parte de pieza quirúrgica. Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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desaparición de la diplopía y de la proptosis, obteniendo una evolución favorable durante 12 meses de seguimiento. El objetivo de nuestro artículo es exponer una manifestación ocular poco frecuente de GW, que suele tener mala respuesta al tratamiento médico, y donde la cirugía puede ser necesaria para el control de la enfermedad local, recurrente y destructiva.
Figura 5 – Imagen después de un mes de la cirugía.
Conflicto de intereses Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
a compromiso orbitario. Esta complicación suele ser tardía, aunque a veces puede ser la primera manifestación de la enfermedad. La órbita puede afectarse por inflamación primaria, y por extensión tumoral desde los senos sinusales o nasofaringe hacia el espacio extraconal5,6 . El pronóstico de la GW varía según afecte a un solo órgano o sea multisistémica, del inicio del tratamiento, de la respuesta al tratamiento y del tiempo de enfermedad activa. Un empeoramiento de la inflamación ocular en un paciente con enfermedad bien controlada puede indicar un agravamiento de las manifestaciones sistémicas2 . Las complicaciones orbitarias suponen una grave amenaza para la AV. En estos pacientes, la AV final es inferior a 0,1 en el 20-50% de los casos por la compresión del nervio óptico, o por complicaciones como queratopatía por exposición y perforación ocular4 . El tratamiento médico con corticoides e inmunosupresores ha sido el pilar del tratamiento de la GW1,2 . En las manifestaciones orbitarias se ha descrito buena respuesta a la terapia médica7 . Pero en casos de inflamación orbitaria grave con proptosis, especialmente si la función del nervio óptico se ve comprometida, debe considerarse la descompresión orbitaria. Holle et al. observaron que las formas tumorales orbitarias pueden ser refractarias al tratamiento inmunosupresor, asociándose a alteración visual permanente y ceguera8 . Algunos autores han descrito la eficacia del rituximab en pacientes con enfermedad ocular refractaria a la ciclosporina9,10 . Sin embargo, en nuestro caso no hubo respuesta al tratamiento. Nuestra paciente no respondió al tratamiento médico, y ante el riesgo de compresión del nervio óptico se decidió intervenir quirúrgicamente. Tras la cirugía se obtuvo una buena respuesta con recuperación de la motilidad ocular,
bibliograf í a
1. Pakrou N, Selva D, Leibovitch I. Wegener’s granulomatosis: Ophthalmic manifestations and management. Semin Arthritis Rheum. 2006;35:284–92. 2. Tarabishy AB, Schulte M, Papaliodis GN, Hoffman GS. Wegener’s granulomatosis: Clinical manifestations, differential diagnosis, and management of ocular and systemic disease. Surv Ophthalmol. 2010;55:429–44. 3. Thorne JE, Jabs DA. Ocular manifestations of vasculitis. Rheum Dis Clin North Am. 2001;27:761–79. 4. Woo TL, Francis IC, Wilcsek GA, Coroneo MT, McNab AA, Sullivan TJ, Australasian Orbital and Adnexal Wagener’s Study Group. Australasian orbital and adnexal Wegener’s granulomatosis. Ophthalmology. 2001;108:1535–43. 5. Provenzale JM, Mukherji S, Allen NB, Castillo M, Weber AW. Orbital involvement by Wegener’s granulomatosis: Imaging findings. Am J Roentgenol. 1996;166:929–34. 6. Simmons JT, Leavitt R, Kornblut AD, Fauci AS. CT of the paranasal sinuses and orbits in patients with Wegener’s granulomatosis. Ear Nose Throat J. 1987;66:134–40. 7. Fechner FP, Faquin WC, Pilch BZ. Wegener’s granulomatosis of the orbit: A clinicopathological study of 15 patients. Laryngoscope. 2002;112:1945–50. 8. Holle JU, Voigt C, Both M, Holl-Ulrich K, Nölle B, Laudien M, et al. Orbital masses in granulomatosis with polyangiitis are associated with a refractory course and a high burden of local damage. Rheumatology. 2013;52:875–82. 9. Seo P, Specks U, Keogh KA. Efficacy of rituxmib in limited Wegener’s granulomatosis with refractory granulomatous manifestations. J Rheumatol. 2008;35:2017–23. 10. Taylor SR, Salama AD, Joshi L, Pusey CD, Lightman SL. Rituximab is effective in the treatment of refractory ophthalmic Wegener’s granulomatosis. Arthritis Rheum. 2009;60:1540–7.
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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INFORMACIÓN DEL ARTÍCULO
R E S U M E N
Historia del artículo:
˜ Caso clínico: Presentamos el caso de una mujer de 49 anos, con una tumoración orbitaria
Recibido el 28 de noviembre de 2015
por extensión rinosinusal, por granulomatosis de Wegener, sin respuesta a tratamientos
Aceptado el 17 de febrero de 2016
inmunosupresores ni a terapia biológica. La paciente mostraba una marcada proptosis con
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diplopía y limitación de los movimientos oculares.
Palabras clave:
de la tumoración orbitaria, dada su rápida progresión y refractariedad al tratamiento médico.
Discusión: Se realizó extirpación tumoral mediante abordaje nasal y orbitario, con extirpación Granulomatosis de Wegener
˜ de Oftalmología. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Todos © 2016 Sociedad Espanola
Tumoración orbitaria
los derechos reservados.
Tumoración rinosinusal Proptosis Diplopía
Orbital tumour due rhinosinusal extension in a patient with Wegener’s granulomatosis A B S T R A C T
Keywords:
Case report: The case is presented of a 49 year-old woman with an orbital mass originating
Wegener’s granulomatosis
from the rhinosinus. She had a history of Wegener’s granulomatosis, refractory to both bio-
Orbital tumour
logical and immunosuppressive therapy. Clinical examination showed proptosis, diplopia,
Rhinosinus tumour
and restriction of ocular movements.
Proptosis
Discussion: Orbital mass resection was performed, due to its rapid growth, and lack of res-
Diplopia
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Autor para correspondencia. Correos electrónicos: fredy [email protected], [email protected] (F.E. Molina-Sócola). http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011 ˜ 0365-6691/© 2016 Sociedad Espanola de Oftalmología. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Todos los derechos reservados.
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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ARTICLE IN PRESS a r c h s o c e s p o f t a l m o l . 2016;xxx(xx):xxx–xxx
Introducción La granulomatosis de Wegener (GW) es una enfermedad infla˜ y matoria sistémica, caracterizada por vasculitis de pequenos medianos vasos, necrosis y formación de granulomas. Puede afectar a cualquier órgano, principalmente las vías respirato˜ Aparece en la cuarta a quinta rias superiores, pulmón y rinón. década. Hasta el 50% de los pacientes pueden presentar alteraciones oftalmológicas, siendo la manifestación inicial entre el 8-16%. Las manifestaciones oculares más frecuentes son la queratoescleritis y las orbitarias, mientras que en las vías aéreas superiores son las que afectan a la cavidad nasal y senos paranasales1,2 . Presentamos el caso de una mujer con historia de GW, refractaria al tratamiento médico, que presentó compromiso tumoral rinosinusal con invasión orbitaria.
Caso clínico ˜ ˜ Mujer de 49 anos con GW, de 5 anos de evolución, que acude a consulta por proptosis progresiva del ojo izquierdo (OI), y diplopía de 3 meses de evolución, que no remite al tratamiento con corticoides, inmunosupresores y rituximab. Presentaba una agudeza visual (AV) de 1,0 en el ojo derecho (OD), y de 0,6 en el OI. La exoftalmometría de Hertel era de 17 y 23 mm, respectivamente. La motilidad ocular intrínseca era normal, mientras que la extrínseca presentaba limitación de la aducción del OI, encontrando diplopía en todas las posiciones diagnósticas, excepto en posición primaria. A la palpación del OI se detectaban 2 tumoraciones duras, fijas y nodulares en la región interna de párpado superior. La presión intraocular era de 12 y 16 mmHg. El polo anterior y el fondo de ojo fueron normales (figs. 1 y 2). La tomografía computarizada de órbita con contraste mostraba tumoración de cavidad nasal y senos etmoidales, que Figura 2 – TAC con corte axial: A) muestra compromiso tumoral de senos paranasales etmoidales y esfenoidales de predominio izquierdo, y B) comunicación entre seno maxilar izquierdo y la cavidad nasal.
Figura 1 – A) Se observa proptosis marcada. B) Se observa la marcada limitación para la aducción de ojo izquierdo.
invade la órbita a través de la pared medial con desplazamiento lateral del OI (figs. 2 y 3). Se decidió abordaje quirúrgico conjunto con otorrinolaringología. Mediante abordaje endoscópico nasal, se resecó parcialmente la tumoración que invadía la órbita. Por orbitotomía medial a través del surco palpebral, se completó la resección de la tumoración que estaba muy adherida a planos profundos, se retiró en fragmentos duros, irregulares, de coloración rojo-parduzca. No se encontró compromiso del músculo recto medial. El resultado histopatológico fue una granulomatosis necrosante con poliangitis compatible con GW (fig. 4). Al mes de la cirugía no presentaba diplopía, AV de 1 en ambos ojos, y la proptosis se había reducido hasta 18,5 en exoftalmometría (fig. 5).
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
OFTAL-996; No. of Pages 4
ARTICLE IN PRESS a r c h s o c e s p o f t a l m o l . 2016;xxx(xx):xxx–xxx
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Figura 3 – TAC con corte axial (A) muestra compromiso tumoral con desplazamiento del globo ocular, corte coronal (B) muestra la extensión tumoral orbitaria a partir del compromiso rinosinusal.
Discusión La GW en los senos paranasales causa adelgazamiento de la mucosa, ulceración y destrucción ósea2 . La GW orbitaria se manifiesta como obstrucción nasolagrimal, dacriocistitis, pseudotumor inflamatorio y masas
orbitarias3 . El compromiso suele ser unilateral, presentándose con proptosis, dolor ocasional, epífora, inyección conjuntival y limitación de los movimientos oculares. La diplopía se desarrolla por efecto de «masa» o por vasculitis de los vasos que irrigan los músculos extraoculares4 . ˜ Nuestra paciente presentaba una historia de 5 anos de enfermedad, con múltiples recaídas, asociándose en la última
Figura 4 – A) Imagen de tumoración nasal por rinoscopia. B) Imagen de aislamiento de tumoración por orbitotomía medial. C) Extirpación de tumoración., D) Parte de pieza quirúrgica. Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011
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ARTICLE IN PRESS a r c h s o c e s p o f t a l m o l . 2016;xxx(xx):xxx–xxx
desaparición de la diplopía y de la proptosis, obteniendo una evolución favorable durante 12 meses de seguimiento. El objetivo de nuestro artículo es exponer una manifestación ocular poco frecuente de GW, que suele tener mala respuesta al tratamiento médico, y donde la cirugía puede ser necesaria para el control de la enfermedad local, recurrente y destructiva.
Figura 5 – Imagen después de un mes de la cirugía.
Conflicto de intereses Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
a compromiso orbitario. Esta complicación suele ser tardía, aunque a veces puede ser la primera manifestación de la enfermedad. La órbita puede afectarse por inflamación primaria, y por extensión tumoral desde los senos sinusales o nasofaringe hacia el espacio extraconal5,6 . El pronóstico de la GW varía según afecte a un solo órgano o sea multisistémica, del inicio del tratamiento, de la respuesta al tratamiento y del tiempo de enfermedad activa. Un empeoramiento de la inflamación ocular en un paciente con enfermedad bien controlada puede indicar un agravamiento de las manifestaciones sistémicas2 . Las complicaciones orbitarias suponen una grave amenaza para la AV. En estos pacientes, la AV final es inferior a 0,1 en el 20-50% de los casos por la compresión del nervio óptico, o por complicaciones como queratopatía por exposición y perforación ocular4 . El tratamiento médico con corticoides e inmunosupresores ha sido el pilar del tratamiento de la GW1,2 . En las manifestaciones orbitarias se ha descrito buena respuesta a la terapia médica7 . Pero en casos de inflamación orbitaria grave con proptosis, especialmente si la función del nervio óptico se ve comprometida, debe considerarse la descompresión orbitaria. Holle et al. observaron que las formas tumorales orbitarias pueden ser refractarias al tratamiento inmunosupresor, asociándose a alteración visual permanente y ceguera8 . Algunos autores han descrito la eficacia del rituximab en pacientes con enfermedad ocular refractaria a la ciclosporina9,10 . Sin embargo, en nuestro caso no hubo respuesta al tratamiento. Nuestra paciente no respondió al tratamiento médico, y ante el riesgo de compresión del nervio óptico se decidió intervenir quirúrgicamente. Tras la cirugía se obtuvo una buena respuesta con recuperación de la motilidad ocular,
bibliograf í a
1. Pakrou N, Selva D, Leibovitch I. Wegener’s granulomatosis: Ophthalmic manifestations and management. Semin Arthritis Rheum. 2006;35:284–92. 2. Tarabishy AB, Schulte M, Papaliodis GN, Hoffman GS. Wegener’s granulomatosis: Clinical manifestations, differential diagnosis, and management of ocular and systemic disease. Surv Ophthalmol. 2010;55:429–44. 3. Thorne JE, Jabs DA. Ocular manifestations of vasculitis. Rheum Dis Clin North Am. 2001;27:761–79. 4. Woo TL, Francis IC, Wilcsek GA, Coroneo MT, McNab AA, Sullivan TJ, Australasian Orbital and Adnexal Wagener’s Study Group. Australasian orbital and adnexal Wegener’s granulomatosis. Ophthalmology. 2001;108:1535–43. 5. Provenzale JM, Mukherji S, Allen NB, Castillo M, Weber AW. Orbital involvement by Wegener’s granulomatosis: Imaging findings. Am J Roentgenol. 1996;166:929–34. 6. Simmons JT, Leavitt R, Kornblut AD, Fauci AS. CT of the paranasal sinuses and orbits in patients with Wegener’s granulomatosis. Ear Nose Throat J. 1987;66:134–40. 7. Fechner FP, Faquin WC, Pilch BZ. Wegener’s granulomatosis of the orbit: A clinicopathological study of 15 patients. Laryngoscope. 2002;112:1945–50. 8. Holle JU, Voigt C, Both M, Holl-Ulrich K, Nölle B, Laudien M, et al. Orbital masses in granulomatosis with polyangiitis are associated with a refractory course and a high burden of local damage. Rheumatology. 2013;52:875–82. 9. Seo P, Specks U, Keogh KA. Efficacy of rituxmib in limited Wegener’s granulomatosis with refractory granulomatous manifestations. J Rheumatol. 2008;35:2017–23. 10. Taylor SR, Salama AD, Joshi L, Pusey CD, Lightman SL. Rituximab is effective in the treatment of refractory ophthalmic Wegener’s granulomatosis. Arthritis Rheum. 2009;60:1540–7.
Cómo citar este artículo: Molina-Sócola FE, et al. Tumoración orbitaria por extensión rinosinusal en un paciente con granulomatosis de Wegener. Arch Soc Esp Oftalmol. 2016. http://dx.doi.org/10.1016/j.oftal.2016.02.011