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Carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale
Annales françaises d’oto-rhino-laryngologie et de pathologie cervico-faciale 134 (2017) 340–341
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Cas clinique
Carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale夽 D.H. Lee a , J.H. Kim b , J.K. Lee a,∗ , S.C. Lim a a Department of otolaryngology-head and neck surgery, Chonnam national university medical school, Hwasun hospital, 160, Ilsimri, 519-809 Hwasun, Jeonnam, République de Corée b Department of pathology, Chonnam national university medical school, Hwasun hospital, 160, Ilsimri, 519-809 Hwasun, Jeonnam, République de Corée
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a r t i c l e
Mots clés : Glande sublinguale Carcinome mucoépidermoïde Sclérosant
r é s u m é Introduction. – Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est un sous-type rare de carcinome mucoépidermoïde. Les sites les plus touchés par le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires sont par ordre de fréquence la glande parotide, la glande sous-mandibulaire et les glandes salivaires accessoires. Observation. – Nous rapportons ici le premier cas de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. Discussion. – Les cliniciens doivent évoquer le carcinome mucoépidermoïde sclérosant dans le diagnostic différentiel du néoplasme de la glande salivaire. L’exérèse chirurgicale avec marges saines est une option thérapeutique initiale qui semble suffisante pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire. ´ ´ © 2017 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserv es.
1. Introduction Le carcinome mucoépidermoïde, le cancer le plus fréquent de la glande salivaire, a plusieurs variantes histologiques notamment sclérosant, oncocytaire, à cellules sébacées, à cellules claires, et à cellules fusiformes [1,2]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est un sous-type rare, impliquant le plus souvent la glande parotide [1,3], bien que, à notre connaissance, aucun cas n’a été décrit auparavant. Nous rapportons ici le premier cas de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. 2. Cas clinique Une femme de 69 ans s’est présentée avec une masse sousmentonnière droite évoluant depuis 2 mois. La patiente n’avait pas d’antécédents médicaux ; elle n’a pas rapporté de fièvre, de frissons, de sueurs nocturnes, de douleurs ou de dysphagie. L’examen clinique a révélé une masse palpable ferme de 3 cm dans la zone sous-mentonnière droite. La muqueuse du plancher buccal
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.anorl.2016.07.010. 夽 Ne pas utiliser pour citation la référence franc¸aise de cet article mais celle de l’article original paru dans European Annals of Otorhinolaryngology Head and Neck Diseases en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (J.K. Lee). http://dx.doi.org/10.1016/j.aforl.2017.02.003 ´ ´ 1879-7261/© 2017 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserv es.
était normale et aucune adénopathie n’était présente. Les scanners cervicaux ont montré une masse ovale de l’espace sublingual droit hétérogène, mesurant 3,7 cm, bien limitée, se rehaussant de fac¸on hétérogène et sans envahissement des structures adjacentes (Fig. 1). La cytoponction à l’aiguille fine de la masse sublinguale droite a suspecté un carcinome mucoépidermoïde. Sur la base de ces observations, le diagnostic préopératoire était un carcinome de la glande sublinguale droite. Nous avons réalisé une exérèse de la tumeur de la glande sublinguale droite par une voie d’abord intrabuccale sous anesthésie générale. Après une incision verticale de la muqueuse du plancher buccal, l’exploration peropératoire a révélé une tumeur sous-muqueuse dure dans l’espace sublingual droit. La masse sublinguale a été totalement excisée avec des marges saines. L’examen histologique de l’échantillon a montré un carcinome mucoépidermoïde sclérosant de faible grade, avec éosinophilie (Fig. 2). L’évolution postopératoire a été simple. Une fois le diagnostic de carcinome mucoépidermoïde sclérosant confirmé par l’examen histopathologique, aucune chirurgie et aucun traitement complémentaire n’ont été réalisés. Un an après l’intervention, la patiente ne montrait aucun signe clinique ou radiologique de récidive.
3. Discussion Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est extrêmement rare et seuls 20 cas ont été rapportés précédemment [1–6]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant touche
D.H. Lee et al. / Annales françaises d’oto-rhino-laryngologie et de pathologie cervico-faciale 134 (2017) 340–341
Fig. 1. Le scanner cervical montre une masse bien limitée de 3,7 cm, dans l’espace sublingual droit, se rehaussant de fac¸on hétérogène.
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taille de la masse, une ulcération ou une induration de la muqueuse, une fixation à la peau, une paresthésie ou une anesthésie des nerfs sensitifs voisins et une douleur intermittente croissante [7]. Le scanner et l’imagerie par résonance magnétique (IRM) sont des méthodes d’imagerie utiles et fiables pour diagnostiquer une tumeur des glandes salivaires [3]. Les caractéristiques communes des tumeurs malignes des glandes salivaires au scanner et à l’IRM sont l’irrégularité et l’extension intraglandulaire [8]. Toutefois, dans certains cas, le carcinome mucoépidermoïde sclérosant peut ne pas se présenter de la même fac¸on chez tous les patients ou peut se présenter comme une masse prenant légèrement le contraste à l’examen radiologique [3]. En outre, la cytoponction à l’aiguille fine présente un écueil diagnostique potentiel et n’a pas permis d’obtenir le diagnostic peropératoire exact de carcinome mucoépidermoïde sclérosant [3]. En tant que tel, l’examen histologique de la pièce chirurgicale est le moyen le plus utile pour poser un diagnostic précis de carcinome mucoépidermoïde sclérosant. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant est caractérisé par une importante sclérose hyaline de type chéloïde, avec nids kystiques ou solides de cellules de carcinome mucoépidermoïde [1,3]. Les diagnostics différentiels de carcinome mucoépidermoïde sclérosant incluent la sialadénite sclérosante, le cystadénocarcinome de faible grade, la sialométaplasie nécrosante et la maladie de Kimura [1,3–5]. Une résection tumorale complète, avec marges saines, est le traitement largement reconnu pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire [1–6]. La radiothérapie postopératoire est généralement indiquée pour un carcinome mucoépidermoïde sclérosant de grade élevé, en présence d’invasion périneurale ou vasculaire, en cas d’exérèse incomplète, et en présence de marges envahies ou insuffisantes [1,6]. En conclusion, le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale est une variante extrêmement rare du carcinome mucoépidermoïde et peut être confondu avec des pathologies bénignes. Les cliniciens doivent évoquer le carcinome mucoépidermoïde sclérosant dans le diagnostic différentiel du néoplasme des glandes salivaires. L’exérèse chirurgicale avec marges saines semble constituer une option thérapeutique initiale suffisante pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires. Déclaration de liens d’intérêts
Fig. 2. L’examen histologique de la pièce chirurgicale révèle que les nids de cellules tumorales sont composés de cellules tumorales polygonales avec pléomorphisme nucléaire modéré et des nucléoles distincts. Des cellules mucosécrétantes (flèches) sont intercalées dans les nids de cellules tumorales. Un stroma sclérotique est infiltré par de nombreux éosinophiles et quelques cellules lymphoplasmatiques (coloration à l’hématoxyline et à l’éosine, ×200).
prioritairement les femmes, en particulier les femmes d’âge moyen [4,5]. Les sites les plus touchés par le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires sont par ordre de fréquence la glande parotide, la glande sous-mandibulaire et les glandes salivaires accessoires [1–6]. À notre connaissance, le cas présent est le premier cas documenté de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. L’étiologie du carcinome mucoépidermoïde sclérosant n’est pas claire bien que certains auteurs ont suggéré que la sclérose pouvait être une réaction à une extrusion de mucine, ou le résultat d’une ischémie tumorale [2,6]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant est une masse cervicale unilatérale asymptomatique et évolutive [3]. Les signes suggérant une malignité éventuelle incluent : une parésie du nerf facial, une augmentation rapide de la
Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Veras EF, Sturgis E, Luna MA. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the salivary glands. Ann Diagn Pathol 2007;11:407–12. [2] Sinha SK, Keogh IJ, Russell JD, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of minor salivary gland: a case report. Histopathology 1999;35:283–4. [3] Mendelson AA, al-Macki K, Chauvin P, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the salivary gland: case report and literature review. Ear Nose Throat J 2010;89:600–3. [4] Kobayashi Y, Satoh K, Aizawa T, et al. Local recurrence of sclerosing mucoepidermoid carcinoma with eosinophilia in the upper lip: a case report. J Med Case Rep 2015;9:41. [5] Tasaki T, Matsuyama A, Tabata T, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma with eosinophilia of the salivary gland: case report and review of the literature. Pathol Int 2013;63:125–31. [6] Heavner SB, Shah RB, Moyer JS. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland. Eur Arch Otorhinolaryngol 2006;263:955–9. [7] Mehannan H, McQueen A, Robinson M, et al. Salivary gland swellings. Clin Otolaryngol 2013;38:58–65. [8] Lin Y, Li J, Tan YR, et al. Accuracy of diagnosis of salivary gland tumors with the use of ultrasonography, computed tomography, and magnetic resonance imaging: a meta-analysos. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol 2015;119: 238–45.
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Cas clinique
Carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale夽 D.H. Lee a , J.H. Kim b , J.K. Lee a,∗ , S.C. Lim a a Department of otolaryngology-head and neck surgery, Chonnam national university medical school, Hwasun hospital, 160, Ilsimri, 519-809 Hwasun, Jeonnam, République de Corée b Department of pathology, Chonnam national university medical school, Hwasun hospital, 160, Ilsimri, 519-809 Hwasun, Jeonnam, République de Corée
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Mots clés : Glande sublinguale Carcinome mucoépidermoïde Sclérosant
r é s u m é Introduction. – Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est un sous-type rare de carcinome mucoépidermoïde. Les sites les plus touchés par le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires sont par ordre de fréquence la glande parotide, la glande sous-mandibulaire et les glandes salivaires accessoires. Observation. – Nous rapportons ici le premier cas de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. Discussion. – Les cliniciens doivent évoquer le carcinome mucoépidermoïde sclérosant dans le diagnostic différentiel du néoplasme de la glande salivaire. L’exérèse chirurgicale avec marges saines est une option thérapeutique initiale qui semble suffisante pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire. ´ ´ © 2017 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserv es.
1. Introduction Le carcinome mucoépidermoïde, le cancer le plus fréquent de la glande salivaire, a plusieurs variantes histologiques notamment sclérosant, oncocytaire, à cellules sébacées, à cellules claires, et à cellules fusiformes [1,2]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est un sous-type rare, impliquant le plus souvent la glande parotide [1,3], bien que, à notre connaissance, aucun cas n’a été décrit auparavant. Nous rapportons ici le premier cas de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. 2. Cas clinique Une femme de 69 ans s’est présentée avec une masse sousmentonnière droite évoluant depuis 2 mois. La patiente n’avait pas d’antécédents médicaux ; elle n’a pas rapporté de fièvre, de frissons, de sueurs nocturnes, de douleurs ou de dysphagie. L’examen clinique a révélé une masse palpable ferme de 3 cm dans la zone sous-mentonnière droite. La muqueuse du plancher buccal
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.anorl.2016.07.010. 夽 Ne pas utiliser pour citation la référence franc¸aise de cet article mais celle de l’article original paru dans European Annals of Otorhinolaryngology Head and Neck Diseases en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (J.K. Lee). http://dx.doi.org/10.1016/j.aforl.2017.02.003 ´ ´ 1879-7261/© 2017 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserv es.
était normale et aucune adénopathie n’était présente. Les scanners cervicaux ont montré une masse ovale de l’espace sublingual droit hétérogène, mesurant 3,7 cm, bien limitée, se rehaussant de fac¸on hétérogène et sans envahissement des structures adjacentes (Fig. 1). La cytoponction à l’aiguille fine de la masse sublinguale droite a suspecté un carcinome mucoépidermoïde. Sur la base de ces observations, le diagnostic préopératoire était un carcinome de la glande sublinguale droite. Nous avons réalisé une exérèse de la tumeur de la glande sublinguale droite par une voie d’abord intrabuccale sous anesthésie générale. Après une incision verticale de la muqueuse du plancher buccal, l’exploration peropératoire a révélé une tumeur sous-muqueuse dure dans l’espace sublingual droit. La masse sublinguale a été totalement excisée avec des marges saines. L’examen histologique de l’échantillon a montré un carcinome mucoépidermoïde sclérosant de faible grade, avec éosinophilie (Fig. 2). L’évolution postopératoire a été simple. Une fois le diagnostic de carcinome mucoépidermoïde sclérosant confirmé par l’examen histopathologique, aucune chirurgie et aucun traitement complémentaire n’ont été réalisés. Un an après l’intervention, la patiente ne montrait aucun signe clinique ou radiologique de récidive.
3. Discussion Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire est extrêmement rare et seuls 20 cas ont été rapportés précédemment [1–6]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant touche
D.H. Lee et al. / Annales françaises d’oto-rhino-laryngologie et de pathologie cervico-faciale 134 (2017) 340–341
Fig. 1. Le scanner cervical montre une masse bien limitée de 3,7 cm, dans l’espace sublingual droit, se rehaussant de fac¸on hétérogène.
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taille de la masse, une ulcération ou une induration de la muqueuse, une fixation à la peau, une paresthésie ou une anesthésie des nerfs sensitifs voisins et une douleur intermittente croissante [7]. Le scanner et l’imagerie par résonance magnétique (IRM) sont des méthodes d’imagerie utiles et fiables pour diagnostiquer une tumeur des glandes salivaires [3]. Les caractéristiques communes des tumeurs malignes des glandes salivaires au scanner et à l’IRM sont l’irrégularité et l’extension intraglandulaire [8]. Toutefois, dans certains cas, le carcinome mucoépidermoïde sclérosant peut ne pas se présenter de la même fac¸on chez tous les patients ou peut se présenter comme une masse prenant légèrement le contraste à l’examen radiologique [3]. En outre, la cytoponction à l’aiguille fine présente un écueil diagnostique potentiel et n’a pas permis d’obtenir le diagnostic peropératoire exact de carcinome mucoépidermoïde sclérosant [3]. En tant que tel, l’examen histologique de la pièce chirurgicale est le moyen le plus utile pour poser un diagnostic précis de carcinome mucoépidermoïde sclérosant. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant est caractérisé par une importante sclérose hyaline de type chéloïde, avec nids kystiques ou solides de cellules de carcinome mucoépidermoïde [1,3]. Les diagnostics différentiels de carcinome mucoépidermoïde sclérosant incluent la sialadénite sclérosante, le cystadénocarcinome de faible grade, la sialométaplasie nécrosante et la maladie de Kimura [1,3–5]. Une résection tumorale complète, avec marges saines, est le traitement largement reconnu pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande salivaire [1–6]. La radiothérapie postopératoire est généralement indiquée pour un carcinome mucoépidermoïde sclérosant de grade élevé, en présence d’invasion périneurale ou vasculaire, en cas d’exérèse incomplète, et en présence de marges envahies ou insuffisantes [1,6]. En conclusion, le carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale est une variante extrêmement rare du carcinome mucoépidermoïde et peut être confondu avec des pathologies bénignes. Les cliniciens doivent évoquer le carcinome mucoépidermoïde sclérosant dans le diagnostic différentiel du néoplasme des glandes salivaires. L’exérèse chirurgicale avec marges saines semble constituer une option thérapeutique initiale suffisante pour le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires. Déclaration de liens d’intérêts
Fig. 2. L’examen histologique de la pièce chirurgicale révèle que les nids de cellules tumorales sont composés de cellules tumorales polygonales avec pléomorphisme nucléaire modéré et des nucléoles distincts. Des cellules mucosécrétantes (flèches) sont intercalées dans les nids de cellules tumorales. Un stroma sclérotique est infiltré par de nombreux éosinophiles et quelques cellules lymphoplasmatiques (coloration à l’hématoxyline et à l’éosine, ×200).
prioritairement les femmes, en particulier les femmes d’âge moyen [4,5]. Les sites les plus touchés par le carcinome mucoépidermoïde sclérosant des glandes salivaires sont par ordre de fréquence la glande parotide, la glande sous-mandibulaire et les glandes salivaires accessoires [1–6]. À notre connaissance, le cas présent est le premier cas documenté de carcinome mucoépidermoïde sclérosant de la glande sublinguale. L’étiologie du carcinome mucoépidermoïde sclérosant n’est pas claire bien que certains auteurs ont suggéré que la sclérose pouvait être une réaction à une extrusion de mucine, ou le résultat d’une ischémie tumorale [2,6]. Le carcinome mucoépidermoïde sclérosant est une masse cervicale unilatérale asymptomatique et évolutive [3]. Les signes suggérant une malignité éventuelle incluent : une parésie du nerf facial, une augmentation rapide de la
Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Veras EF, Sturgis E, Luna MA. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the salivary glands. Ann Diagn Pathol 2007;11:407–12. [2] Sinha SK, Keogh IJ, Russell JD, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of minor salivary gland: a case report. Histopathology 1999;35:283–4. [3] Mendelson AA, al-Macki K, Chauvin P, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the salivary gland: case report and literature review. Ear Nose Throat J 2010;89:600–3. [4] Kobayashi Y, Satoh K, Aizawa T, et al. Local recurrence of sclerosing mucoepidermoid carcinoma with eosinophilia in the upper lip: a case report. J Med Case Rep 2015;9:41. [5] Tasaki T, Matsuyama A, Tabata T, et al. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma with eosinophilia of the salivary gland: case report and review of the literature. Pathol Int 2013;63:125–31. [6] Heavner SB, Shah RB, Moyer JS. Sclerosing mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland. Eur Arch Otorhinolaryngol 2006;263:955–9. [7] Mehannan H, McQueen A, Robinson M, et al. Salivary gland swellings. Clin Otolaryngol 2013;38:58–65. [8] Lin Y, Li J, Tan YR, et al. Accuracy of diagnosis of salivary gland tumors with the use of ultrasonography, computed tomography, and magnetic resonance imaging: a meta-analysos. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol 2015;119: 238–45.