n e u r o c i r u g i a . 2 0 1 4;2 5(2):77–80
NEUROCIRUGÍA www.elsevier.es/neurocirugia
Caso clínico
Metástasis sacra simulando quiste óseo aneurismático Pablo Sanromán-Álvarez ∗ , Juan Antonio Simal-Julián, Pablo Miranda-Lloret, Pedro Pérez-Borredá y Carlos Botella-Asunción ˜ Departamento de Neurocirugía, Hospital Universitario y Politécnico La Fe, Valencia, Espana
información del artículo
r e s u m e n
Historia del artículo:
El hallazgo de lesiones raquídeas quísticas con patrones característicos, como la presencia
Recibido el 17 de enero de 2013
de niveles serohemáticos líquido-líquido (NSL-L), se ha relacionado con multitud de estirpes
Aceptado el 25 de marzo de 2013
tumorales, asociándose con mayor frecuencia al quiste óseo aneurismático (QOA) y de forma
On-line el 31 de mayo de 2013
˜ extraordinaria a metástasis. En este artículo presentamos el caso de un varón de 60 anos
Palabras clave:
hacia el diagnóstico de QOA, con diagnóstico definitivo de metástasis. El caso presentado es,
de edad con el hallazgo de una lesión ósea quística sacra y NSL-L, inicialmente orientado Niveles serohemáticos
en nuestro conocimiento, el segundo caso publicado de metástasis ósea quística raquídea
Metástasis ósea
con NSL-L sin tumor primario conocido en el momento del diagnóstico y el único que recibió
Quiste óseo aneurismático
tratamiento quirúrgico con fin resectivo, alcanzando control de la enfermedad metastásica
Imagen en resonancia magnética
˜ de seguimiento. y pulmonar con una adecuada calidad de vida tras un ano
Fluoroscopio 3D
˜ de Neurocirugía. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los © 2013 Sociedad Espanola derechos reservados.
Resultado quirúrgico
Sacral metastasis simulating aneurysmal bone cyst a b s t r a c t Keywords:
Cystic spinal lesions with characteristic patterns, such as the presence of haematic fluid-
Fluid-fluid levels
fluid levels (H-FFL), have been associated with many tumoral lineages, more frequently with
Bone metastasis
aneurysmal bone cyst (ABC) and exceptionally with metastasis. We present the case of a
Aneurysmal bone cyst
60-year-old man with the finding of a sacral cystic bone lesion with H-FFL, with initial suspi-
Magnetic resonance imaging
cion of ABC and confirmed diagnosis of metastasis. The case presented is, to our knowledge,
3D fluoroscopy
the second case published of spinal cystic bone metastasis with H-FFL pattern with unk-
Surgical outcome
nown primary tumour at the time of diagnosis and the only one that received resective surgical treatment, achieving pulmonary and metastatic disease control with good quality of life after 1 year of follow up. © 2013 Sociedad Española de Neurocirugía. Published by Elsevier España, S.L. All rights reserved.
∗
Autor para correspondencia. Correo electrónico:
[email protected] (P. Sanromán-Álvarez).
˜ 1130-1473/$ – see front matter © 2013 Sociedad Espanola de Neurocirugía. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.neucir.2013.03.006
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Introducción El hallazgo de lesiones raquídeas quísticas con patrones característicos, como la presencia de niveles serohemáticos líquido-líquido (NSL-L), se ha relacionado con multitud de estirpes tumorales, asociándose con mayor frecuencia al quiste óseo aneurismático (QOA) y de forma extraordinaria a metástasis. Según nuestro conocimiento, únicamente se han publicado 3 casos de metástasis raquídeas con patrón radiológico quístico y NSL-L, y solo uno de ellos con ausencia de historia de tumor primario conocido en el momento del diagnóstico de la lesión raquídea. En este artículo presentamos ˜ de edad estudiado por radiel caso de un varón de 60 anos culopatía crónica con hallazgo en imagen de una lesión ósea quística sacra y NSL-L que fue interpretado de forma preoperatoria como QOA. El paciente no presentaba historia de tumor primario conocido y, tras recibir tratamiento quirúrgico resectivo y estabilizador, en el estudio histopatológico definitivo fue diagnosticado de lesión metastásica en sacro.
Caso clínico ˜ Varón de 60 anos de edad con historia de lumbociatalgia ˜ de evolución refractaria a tratamiento izquierda de 2 anos conservador. Como antecedentes personales de interés destacaba ser exfumador. El paciente no presentaba síndrome constitucional ni otra clínica asociada. La radiografía de tórax no evidenció hallazgos patológicos. Se realizó radiografía simple y tomografía computarizada (TC) lumbosacra en la
que se objetivó una lesión lítica de bordes geográficos en el ala izquierda del sacro con componente quístico y una resonancia magnética (RM) lumbosacra que confirmó el carácter quístico de la lesión con NSL-L en su interior. Con estos hallazgos se planteó la realización de una punción aspiración con aguja fina, cuyo estudio anatomopatológico mostró material hemático inespecífico. Dado el patrón quístico de la lesión con NSL-L, más frecuentemente asociado a QOA, y el hallazgo anatomopatológico consistente en material hemático, no patognomónico pero característico de esta misma lesión, se planteó como primera opción diagnóstica la de QOA. Se realizó una embolización prequirúrgica de la lesión, dado que el carácter sangrante de estas lesiones puede dificultar la cirugía. En un segundo tiempo, bajo anestesia general, posición de decúbito prono, con monitorización neurofisiológica y navegación intraoperatoria asistida por fluoroscopio 3 D (Oarm® ), se realizó resección tumoral y artrodesis transpedicular L4-S1, salvando el pedículo de S1 izquierdo, con ampliación a hueso iliaco bilateralmente (fig. 1). El paciente evolucionó favorablemente con control de la clínica álgica preoperatoria y sin presentar complicaciones. El estudio anatomopatológico de la lesión resecada diagnosticó metástasis de carcinoma pulmonar (fig. 2). Debido a este hallazgo, se realizó estudio de extensión mediante TC toracoabdominopélvica que mostró la existencia de un nódulo pulmonar y tomografía de emisión de positrones que descartó la presencia de más lesiones. Se realizó biopsia de la lesión pulmonar confirmatoria de carcinoma epidermoide pulmonar en estadio iv (T1N0M1). El paciente recibió tratamiento radioterápico a nivel raquídeo y tratamiento del tumor primario paliativo con radioterapia y quimioterapia
Figura 1 – A) Imagen axial de TC raquídea en la que se visualiza una lesión lítica con bordes geográficos y componente quístico en el ala sacra izquierda. B,C) Imágenes de RM lumbosacra en secuencias axial T1 y sagital STIR respectivamente que confirman el carácter quístico de la lesión, poniendo de manifiesto la presencia de varias cavidades con niveles serohemáticos líquido-líquido en su interior. D) Imagen intraoperatoria de control con fluoroscopio 3 D tras resección de la lesión e instrumentación L4-S1-Iliaco.
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Figura 2 – A) Imagen de microscopia óptica tras tinción con hematoxilina-eosina (20×) en la que se evidencian las lagunas óseas rodeadas por la proliferación de células tumorales. B) Inmunohistoquímica positiva para el marcador TTF-1 (40×), marcador de célula epitelial de origen pulmonar y tiroideo. C) Inmunohistoquímica para marcador CK7: positivo (40×). D) Inmunohistoquímica para marcador CK20: negativo (40×). El patrón inmunohistoquímico CK7 positivo y CK 20 negativo es específico de células epiteliales pulmonares, lo que confirma el origen secundario de la lesión.
acorde al estadio de su enfermedad, alcanzando el control de la enfermedad metastásica y pulmonar con una adecuada ˜ de seguimiento. calidad de vida tras un ano
Discusión El hallazgo de lesiones óseas quísticas con NSL-L resulta inespecífico y puede encontrarse en lesiones benignas: quistes óseos simples, QOA, condroblastomas, osteoblastomas, tumores de células gigantes, displasia fibrosa y histiocitosis de Langerhans1–5 , y con menor frecuencia en lesiones malignas: osteosarcomas, histiocitomas fibrosos malignos, fibrosarcomas, plasmocitomas y metástasis óseas1,2,5–7 . Por lo general estas lesiones se componen de espacios quísticos, o en algún caso tabicados en distintos compartimentos que están rellenos de sangre. La evidencia de niveles serohemáticos en las pruebas de imagen suele deberse al mecanismo de obtención de la misma, es decir, si el paciente está en decúbito supino durante un tiempo considerable, el propio efecto de la gravedad produce la decantación de los distintos componentes sanguíneos y crea estos niveles en la imagen radiológica1,6 . Actualmente la RM es la técnica más útil para su diagnóstico8 , dado que es mucho más sensible que la TC para hallar las distintas densidades sanguíneas dependiendo del estadio evolutivo de la misma1,2,8 . En diversos trabajos publicados hasta la fecha se ha demostrado que la imagen en RM se comporta de forma distinta según las características de la lesión: en general, en lesiones benignas predomina la «sangre antigua»
˜ en secuen(hemosiderina), que se comporta como hiposenal cias T1 y T2; en cambio, en lesiones de origen maligno la sangre es «nueva» (oxihemoglobina), y se comporta como ˜ en secuencias T1 y T21,6 . hipersenal El caso presentado en este trabajo es, en nuestro conocimiento, el cuarto caso publicado de metástasis raquídea quística con NSL-L y el segundo sin tumor primario conocido en el momento del diagnóstico de la lesión raquídea. El caso expuesto es el único que recibió tratamiento quirúrgico con fin resectivo, con el objeto de facilitar el control de la enfermedad, la resolución de la clínica dolorosa y la estabilización raquídea (tabla 1). Aunque inicialmente la impresión diagnóstica fue de QOA, el diagnóstico se intentó confirmar mediante biopsia guiada, con el hallazgo inespecífico de material hemático que orientó con mayor seguridad al finalmente erróneo diagnóstico, poniendo de manifiesto la dificultad de un diagnóstico de certeza basado únicamente en la imagen sin un estudio anatomopatológico concluyente. Generalmente los pacientes con metástasis espinales de carcinomas pulmonares no microcíticos en estadio iv no son candidatos a cirugía dada la supervivencia limitada y la frecuente presencia de metástasis múltiples al diagnóstico, pero en casos seleccionados con una única metástasis que cause clínica neurológica o algésica estaría indicado9 . Según el protocolo de tratamiento propuesto por Tomita et al.10 el objetivo de tratamiento en este paciente sería el control local a medio plazo de la enfermedad mediante la exéresis marginal de la lesión, por lo que el manejo terapéutico no varió a pesar de la sospecha diagnóstica inicial errónea.
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Tabla 1 – Casos publicados de metástasis quísticas raquídeas con niveles serohemáticos líquido-líquido Sanromán et al., 2013
Frenzel et al., 201011
˜ Edad (anos) Sexo Clínica
60 M Lumbociatalgia izquierda
72 F Dolor toracolumbar y pierna izquierda
Antecedentes
No patología tumoral maligna Ala sacra izquierda
Nódulo mamario
Localización Evidencia de tumor primario al diagnóstico Diagnóstico de tumor primario
No
Tratamiento
Embolización Resección quirúrgica Fijación lumbosacroiliaca ˜ Control enfermedad al ano
Evolución
Biopsia Carcinoma pulmonar
Raquis cervico-toracolumbo-sacro Sí Biopsia Adenocarcinoma de mama Quimioterapia Hormonoterapia Bifosfonatos No definido
Conclusiones La presencia de NSL-L en lesiones espinales óseas no se asocia de forma unívoca a lesiones primarias. La toma de muestras percutáneas de dichas lesiones presenta una rentabilidad diagnóstica limitada. La ausencia de un diagnóstico preoperatorio consistente puede modificar de forma significativa el esquema de tratamiento propuesto. Las lesiones raquídeas que generan clínica neurológica o incapacitante, sin evidencia de lesión primaria o con presencia de esta pero con supervivencias esperadas considerables, deberían ser subsidiarias de cirugía siempre y cuando la situación clínica del paciente lo permita, ya que además de un diagnóstico de certeza permite el control local de la enfermedad y la estabilización raquídea, a la vez que facilita el control del cuadro doloroso o neurológico.
bibliograf í a
1. Tsai JC, Dalinka MK, Fallon MD, Zlatkin MB, Kressel HY. Fluid-fluid level: A nonspecific finding in tumors of bone and soft tissue. Radiology. 1990;175:779–82. 2. Davies AM, Evans N, Mangham DC, Grimer RJ. MR imaging of brown tumour with fluid-fluid levels: A report of three cases. Eur Radiol. 2001;11:1145–9.
Bladt et al., 200412 74 F Lumbalgia Paraparesia Síndrome de cola de caballo No patología tumoral maligna Raquis toraco-lumbo-sacro No
Kickuth et al., 20025 61 M Lumbalgia
Carcinoma urotelial Raquis lumbar nivel L4-L5 Sí
Biopsia Carcinoma indiferenciado de origen desconocido No definido
No confirmación con biopsia
Muerte a los 2 meses
Muerte a los 3 meses
Radioterapia
3. Burr BA, Resnick D, Syklawer R, Haghighi P. Fluid-fluid levels in a unicameral bone cyst: CT and MR findings. J Comput Assist Tomogr. 1993;17:134–6. 4. Woertler K. Benign bone tumours and tumor-like lesions: Value of cross-sectional imaging. Eur Radiol. 2003;13:1820–35. 5. Kickuth R, Laufer U, Pannek J, Adamietz IA, Liermann D, Adams S. Magnetic resonance imaging of bone marrow metastasis with fluid-fluid levels from small cell neuroendocrine carcinoma of the urinary bladder. Magn Reson Imaging. 2002;20:691–4. 6. Davies AM, Cassar-Pullicino VN, Grimer RJ. The incidence and significance of fluid-fluid levels on computed tomography of osseous lesions. Br J Radiol. 1992;65:193–8. 7. Nguyen BD, Westra WH, Kuhlmann JE. Bone metastasis from breast carcinoma with fluid-fluid level. Skeletal Radiol. 1996;15:189–92. 8. Kransdorf MJ, Sweet DE. Aneurysmal bone cyst: Concept, controversy, clinical presentation, and imaging. AJR Am J Roentgenol. 1995;164:573–80. 9. Murakami H, Kawahara N, Demura S, Kato S, Yoshioka K, Tomita K. Total en bloc spondylectomy for lung cancer metastasis to the spine. J Neurosurg Spine. 2010;13:414–7. 10. Tomita K, Kawahara N, Kobayashi T, Yoshida A, Murakami H, Akamaru T. Surgical strategy for spinal metastases. Spine. 2001;26:298–306. 11. Frenzel L, Javier RM, Eichler F, Zollner G, Sibilia J. Multiple fluid-filled bone metastases. Joint Bone Spine. 2010;77:171–3. 12. Bladt O, Demaerel P, Catry F, van Breuseghem I, Ballaux F, Samson I. Multiple vertebral fluid-fluid levels. Skeletal Radiol. 2004;33:660–2.