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Creux sous-mandibulaire unilatéral
Annales françaises d’oto-rhino-laryngologie et de pathologie cervico-faciale 133 (2016) 259–260
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Quel est votre diagnostic ?
Creux sous-mandibulaire unilatéral夽 R. Bhoil a , K.A. Mistry a , R. Bhoil b,∗ , K. Thakur c a
Department of Radiodiagnosis, Dr. Rajendra Prasad Government Medical College, Kangra (HP), Inde Division of Prosthodontics, AFMC, Pune, Inde c Department of Otolaryngology, Dr. Rajendra Prasad Government Medical College, Kangra (HP), Inde b
1. Description Il s’agit d’une femme de 20 ans se plaignant d’une légère dépression ou « fosse » dans la région sous-mandibulaire droite présente depuis 4–5 ans mais dont la taille augmente depuis 2 mois (Fig. 1a). Elle ne rapporte pas d’antécédents de douleur, de sensibilité, de sialadénite ou de dysphagie mais une sécheresse buccale occasionnelle pour laquelle elle n’a jamais pris de traitement. La peau située
au-dessus des deux glandes sous-mandibulaires est normale et une légère dépression est palpable dans la région sous-mandibulaire droite. La cavité buccale ainsi que la muqueuse et les papilles sousmandibulaires sont normales des deux côtés. Le massage de la région sous-mandibulaire droite n’entraîne aucun écoulement de salive par l’orifice du canal salivaire droit. La patiente a des caries sur la seconde et la troisième molaire droites. Une écho-doppler (Fig. 1b) et un scanner du cou (Fig. 1c et d) sont réalisés.
Fig. 1. a : Echo-doppler de la glande sous-mandibulaire droite ; b : Examen écho-doppler du cou ; c et d : Images du scanner en coupe axiale et coronale de la patiente.
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.anorl.2015.08.041. 夽 Ne pas utiliser pour citation la référence franc¸aise de cet article mais celle de l’article original paru dans European Annals of Otorhinolaryngology Head and Neck Diseases en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (R. Bhoil). http://dx.doi.org/10.1016/j.aforl.2016.02.002 1879-7261/© 2016 Publie´ par Elsevier Masson SAS.
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260
R. Bhoil et al. / Annales françaises d’oto-rhino-laryngologie et de pathologie cervico-faciale 133 (2016) 259–260
2. Réponse Sur l’écho-doppler du cou, la glande sous-mandibulaire droite n’est pas visualisée (Fig. 1b). La glande sous-mandibulaire gauche et les parotides droite et gauche sont normales. Le scanner révèle la présence d’un contenu tissulaire de densité graisseuse à la place de la région de la glande sous-mandibulaire droite (Fig. 1c et d). Aucune adénopathie significative n’a été observée et les gros vaisseaux du cou sont normaux. L’imagerie suggère un diagnostic d’aplasie unilatérale de la glande sous-mandibulaire. L’absence congénitale des glandes salivaires principales est extrêmement rare, moins de 40 cas étant rapportés [1]. Sa cause n’est pas clairement identifiée mais pourrait être liée à un arrêt de l’organogenèse au début de la vie fœtale qui est également associée à d’autres malformations ectodermiques, en particulier du visage comme dans le syndrome de Treacher-Collins (dysotose mandibulo-faciale), la malformation congénitale de l’articulation temporo-mandibulaire ou l’atrésie des points lacrymaux [1–3]. Des cas familiaux ont été décrits dans quelques articles. L’anomalie la plus souvent rapportée est l’agénésie des quatre glandes salivaires principales, toutefois, n’importe quelle glande ou groupe de glandes peut être impliqué de manière unilatérale ou bilatérale [2,3]. Les patients peuvent être totalement asymptomatiques ou présenter divers symptômes comme la xérostomie, la dysphagie et des caries dentaires [3–5]. Le traitement de première intention est symptomatique avec l’instauration de règles d’hygiène et d’alimentation. La bouche doit être hydratée aussi souvent que possible [4]. Si le patient est toujours symptomatique, des substituts
de la salive doivent être prescrits [5]. Une prévention des maladies parodontales et dentaires est primordiale. Il est important pour le clinicien de connaître l’existence de cette anomalie rare. Une évaluation méticuleuse des patients présentant une sécheresse de la bouche, une mauvaise hygiène buccale et des caries dentaires peut permettre d’identifier de nouveaux cas et de prévenir les conséquences, en particulier chez l’enfant. La présence d’autres défauts ectodermiques doit également faire suspecter cette pathologie, pour laquelle des explorations complémentaires peuvent être nécessaires. Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Shipchandler TZ, Lorenz RR. Unilateral submandibular gland aplasia masquerading as cancer nodal metastasis. Am J Otolaryngol 2008;29:432–4. [2] Srinivasan A, Moyer JS, Mukherji SK. Unilateral submandibular gland aplasia associated with ipsilateral sublingual gland hypertrophy. AJNR Am J Neuroradiol 2006;27:2214–6. [3] Matsuda C, Matsui Y, Ohno K, Michi K. Salivary gland aplasia with cleft lip and palate: a case report and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1999;87:594–9. [4] Mathison CC, Hudgins PA. Bilateral submandibular gland aplasia with hypertrophy of sublingual glands. Otolaryngol Head Neck Surg 2008;138: 119–20. [5] Hahtanir A. CT and MR findings of bilateral submandibular gland aplasia associated with hypertrophied symmetrical sublingual glands herniated through mylohyoid defects. Dentomaxillofac Radiol 2012;41:79–83.
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Creux sous-mandibulaire unilatéral夽 R. Bhoil a , K.A. Mistry a , R. Bhoil b,∗ , K. Thakur c a
Department of Radiodiagnosis, Dr. Rajendra Prasad Government Medical College, Kangra (HP), Inde Division of Prosthodontics, AFMC, Pune, Inde c Department of Otolaryngology, Dr. Rajendra Prasad Government Medical College, Kangra (HP), Inde b
1. Description Il s’agit d’une femme de 20 ans se plaignant d’une légère dépression ou « fosse » dans la région sous-mandibulaire droite présente depuis 4–5 ans mais dont la taille augmente depuis 2 mois (Fig. 1a). Elle ne rapporte pas d’antécédents de douleur, de sensibilité, de sialadénite ou de dysphagie mais une sécheresse buccale occasionnelle pour laquelle elle n’a jamais pris de traitement. La peau située
au-dessus des deux glandes sous-mandibulaires est normale et une légère dépression est palpable dans la région sous-mandibulaire droite. La cavité buccale ainsi que la muqueuse et les papilles sousmandibulaires sont normales des deux côtés. Le massage de la région sous-mandibulaire droite n’entraîne aucun écoulement de salive par l’orifice du canal salivaire droit. La patiente a des caries sur la seconde et la troisième molaire droites. Une écho-doppler (Fig. 1b) et un scanner du cou (Fig. 1c et d) sont réalisés.
Fig. 1. a : Echo-doppler de la glande sous-mandibulaire droite ; b : Examen écho-doppler du cou ; c et d : Images du scanner en coupe axiale et coronale de la patiente.
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.anorl.2015.08.041. 夽 Ne pas utiliser pour citation la référence franc¸aise de cet article mais celle de l’article original paru dans European Annals of Otorhinolaryngology Head and Neck Diseases en utilisant le DOI ci-dessus. ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (R. Bhoil). http://dx.doi.org/10.1016/j.aforl.2016.02.002 1879-7261/© 2016 Publie´ par Elsevier Masson SAS.
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2. Réponse Sur l’écho-doppler du cou, la glande sous-mandibulaire droite n’est pas visualisée (Fig. 1b). La glande sous-mandibulaire gauche et les parotides droite et gauche sont normales. Le scanner révèle la présence d’un contenu tissulaire de densité graisseuse à la place de la région de la glande sous-mandibulaire droite (Fig. 1c et d). Aucune adénopathie significative n’a été observée et les gros vaisseaux du cou sont normaux. L’imagerie suggère un diagnostic d’aplasie unilatérale de la glande sous-mandibulaire. L’absence congénitale des glandes salivaires principales est extrêmement rare, moins de 40 cas étant rapportés [1]. Sa cause n’est pas clairement identifiée mais pourrait être liée à un arrêt de l’organogenèse au début de la vie fœtale qui est également associée à d’autres malformations ectodermiques, en particulier du visage comme dans le syndrome de Treacher-Collins (dysotose mandibulo-faciale), la malformation congénitale de l’articulation temporo-mandibulaire ou l’atrésie des points lacrymaux [1–3]. Des cas familiaux ont été décrits dans quelques articles. L’anomalie la plus souvent rapportée est l’agénésie des quatre glandes salivaires principales, toutefois, n’importe quelle glande ou groupe de glandes peut être impliqué de manière unilatérale ou bilatérale [2,3]. Les patients peuvent être totalement asymptomatiques ou présenter divers symptômes comme la xérostomie, la dysphagie et des caries dentaires [3–5]. Le traitement de première intention est symptomatique avec l’instauration de règles d’hygiène et d’alimentation. La bouche doit être hydratée aussi souvent que possible [4]. Si le patient est toujours symptomatique, des substituts
de la salive doivent être prescrits [5]. Une prévention des maladies parodontales et dentaires est primordiale. Il est important pour le clinicien de connaître l’existence de cette anomalie rare. Une évaluation méticuleuse des patients présentant une sécheresse de la bouche, une mauvaise hygiène buccale et des caries dentaires peut permettre d’identifier de nouveaux cas et de prévenir les conséquences, en particulier chez l’enfant. La présence d’autres défauts ectodermiques doit également faire suspecter cette pathologie, pour laquelle des explorations complémentaires peuvent être nécessaires. Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Shipchandler TZ, Lorenz RR. Unilateral submandibular gland aplasia masquerading as cancer nodal metastasis. Am J Otolaryngol 2008;29:432–4. [2] Srinivasan A, Moyer JS, Mukherji SK. Unilateral submandibular gland aplasia associated with ipsilateral sublingual gland hypertrophy. AJNR Am J Neuroradiol 2006;27:2214–6. [3] Matsuda C, Matsui Y, Ohno K, Michi K. Salivary gland aplasia with cleft lip and palate: a case report and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1999;87:594–9. [4] Mathison CC, Hudgins PA. Bilateral submandibular gland aplasia with hypertrophy of sublingual glands. Otolaryngol Head Neck Surg 2008;138: 119–20. [5] Hahtanir A. CT and MR findings of bilateral submandibular gland aplasia associated with hypertrophied symmetrical sublingual glands herniated through mylohyoid defects. Dentomaxillofac Radiol 2012;41:79–83.