Capillaroscopie périunguéale et spondylarthrite ankylosante : fréquence des anomalies, mais absence de valeur diagnostique ou pronostique

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Rev Mdd Interne (1994) 15, 448-451 © Elsevier, Paris

Article original

Capillaroscopie p6riungu6ale et spondylarthrite ankylosante : fr6quence des anomalies, mais absence de valeur diagnostique ou pronostique* D Wendling 1, JC R i s o l d 2 1 Service de rhumatologie (Dr D Wendling), hOpital Jean-Minjoz, CHU, 25030 Besanfon Cedex ; 2 service de dermatologie 1 (Pr P Humbert), hOpital Saint-Jacques, CHRU, 25030 Besanfon Cedex, France (Regu le 26 juillet 1993; accept6 le I er avril 1994)

R~sum~ - L'atteinte vasculaire est rarement document6e au cours de la spondylarthfite ankylosante (SA) et ne fait pas partie des descriptions classiques. Dans ce travail r6trospectif, la microvascularisation a 6t6 6valu6e par capillaroscopie pdriungu6ale chez 32 SA ddfinies, compar6es ~ un groupe t6moin (T) de 14 sciatiques discales. Les aspects capillaroscopiques sont classds en cinq groupes : normal, dystrophies mineures, flou p6ricapillaire, microangiopathie, stase. Les anomalies capillaroscopiques sont plus fr6quentes dans le groupe SA par rapport au groupe T pour le flou pdricapillaire (40% contre 7%) et microangiopathie (15% contre 0%), P = 0,01. ll n'y a pas de diff6rence clinique ou biologique entre SA avec ou sans microangiopathie. Les anomalies capillaroscopiques paraissent donc D6quentes au cours de la SA et compatibles avec un m6canisme ~t immuns complexes. spondylarthrite ankylosante / capillaroscopie / vascularite

Summary - Nailfold capillaroseopy findings in ankylosing spondylitis. Abnormalities are frequent, without diagnostic or prognosis value. Vascular involvement is seldom reported in ankylosing spondylitis (AS). In this study, microcirculation was evaluated by nailfold capillaroscopy in 32 defined AS patients" compared to a control group (C) of 14 sciatica. Capillary findings were divided into five groups: normal, minor dystrophies, edema, microangiopathy, stagnation. Capillaroscopic abnormalities were more frequent in SA as compared to C, f o r edema (40% vs 7%) and microangiopathy (15% vs 0%), P = 0.01. There were neither clinical nor biological differences between AS patients with and without microangiopathy. Capillaroscopy abnormalities seem frequent in AS and may be secondary to an immune complex mechanism. ankylosing spondylitis / nailfold eapillaroscopy / vasculitis

Une atteinte de la microvascularisation, souvent h l'origine de manifestations cliniques, accompagne et caract6rise la plupart des maladies inflammatoires chroniques, notamment rhumatologiques. En revanche, de tels faits paraissent rarement constat6s au cours de la spondylarthrite ankylosante (SA), uniquement rapport6s sous forme d'observations isol6es [1]. La capillaroscopie p6riung6ale est une technique simple, non invasive et reproductible, permettant l'6valuation de la microvascularisation in vivo [21.

L'objectif de cette 6tude a 6t6 d'dvaluer les anomalies capillaroscopiques au cours de la SA.

Patients et m6thodes Patients Q u a r a n t e - s i x p a t i e n t s o n t 6t6 i n d u s partis e n : - 32 s p o n d y l a r t h r i t e s a n k y l o s a n t e s critbres de N e w York m o d i f i 6 s 18 h o m m e s et 14 f e m m e s , d'fige

*Travail pr6sent6 dans le cadre du 5e congr~s franqais de rhumatologie, Paris, novembre 1992.

d a n s cette 6tude, r6(SA), r 6 p o n d a n t a u x [3]. I1 s ' a g i s s a i t de m o y e n 38 a n s (ex-

Capillaroscopie et spondylarthrite ankylosante

tr~mes : 16 et 66 ans) (deux 6taient associ6es 5 une entdropathie, une ~t un psoriasis, deux faisaient suite ~t un syndrome de Fiessinger-Leroy-Reiter). L'anciennet6 moyenne de la maladie 6tait de 4,9 ans (extremes : 1 et 18 ans). Vingt-huit 6taient HLA B27 positifs. L'interrogatoire retrouvait un acrosyndrome clinique dans un cas (ph6nombne de Raynaud). Dans ce groupe, la VS moyenne 6tait 40 mm ~t la premiere heure, le taux moyen d ' I g A s6rique 6tait 2,9 g/l; - 14 patients repr6sentaient le groupe t6moin (T) forms de dix hommes et quatre femmes, hospitalis6s pour lombosciatique discale, d'~ge moyen 34,6 ans (extremes : 20 et 76 ans). Un acrosyndrome clinique 6tait not6 chez un patient (acrocyanose). La VS 6tait inf6rieure ~ 15 mm ~t la premiere heure chez t o u s l e s patients. Exclusion: 6taient exclus de l'6tude pour les deux groupes les patients susceptibles de d6velopper une pathologie professionnelle microvasculaire (engins vibrants) et les sujets prenant des mddicaments r6put6s inducteurs d'acrosyndrome ou ~ tropisme vasculaire.

Mdthodes Toutes les capillaroscopies ont 6t6 effectu6es par le m~me investigateur (JCR) ~t l'aide d'un capillaroscope lumi~re froide Nikon. Les modifications capillaroscopiques ont 6t6 exprim6es de fagon pragmatique en cinq groupes : normal, dystrophies mineures, flou p6ricapillaire, microangiopathie, stase vasculaire [4]. La morphologie normale (a) de l'anse capillaire est d6finie par l'association : - boucle en 6pingle g cheveux; - deux branches rectilignes. Diam&re de la branche aff6rente 8 ?~ 10 ~, de la branche effdrente 10 ~ 14 g ; deux branches r6unies par un segment interm6diaire, qui repr6sente le sommet de l'6pingle ~ cheveux et dont le diam&re va de 10 ~ 16 g ; la densit6 est de 5 5 14 anses par millim~tre lindaire. Les dystrophies mineures (type I ~t IV) (b) sont caract6ris6es par la sinuosit6 des branches, surtout la branche eff6rente : croisement d'une branche par l'autre (aspect en huit de chiffre), surcroisement d'une branche par elle-m~me, anses tr~s sinueuses, tortueuses. Ces dystrophies mineures deviennent pathologiques si elles d6passent 10 ~t 15% des anses visibles. Le flou pdricapillaire (c) est reconnu par des modifications de l'ambiance tissulaire pdricapillaire : le flou traduisant un oed~me pdricapillaire intense, r6alise un aspect ouat6 qui nappe le champ de vision comme un brouillard. L'aspect de microangiopathie (d) associe un 616ment quantitatif: r6duction de densit6 des anses inf6rieures 9/mm, et un 616ment qualitatif reprdsent6 par les dystrophies capillaires majeures (type V ~ VIII) : mdgacapillaire ~t diam&re irr6gulier, sup6rieur ~ 50 kt, 6vocateur de scl6rodermie, (non trouv6 chez nos patients) ;

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capillaires ramifi6s en bouquet, feuille de foug~re ou r6seau ; capillaires en cr6neau ou en pelotons; - a c c o m p a g n 6 s de veinules sous-papillaires de trajet anarchique. La stase capillaire (e) est caract6ris6e par un flux sanguin sombre, parfois granulaire, de vitesse lente, associ6 h une dilatation r6gulibre'des deux branches ou de la branche eff6rente et de veinules sous-papillaires dilat6es. Quant aux h6morragies, localis6es au sommet des anses capillaires, elles t6moignent de l'6volutivit6 d'une microangiopathie. L'6tude statistique a utilis6 le test de Fischer, en regroupant, compte tenu des petits effectifs, les aspects normaux et de dystrophies mineures d'une part, et d'oedbme (flou) et de microangiopathie d'autre part. -

R6sultats

L ' ~ g e ne diffbre pas dans les g r o u p e s S A et T. L a p r o p o r t i o n m a s c u l i n e est plus i m p o r t a n t e dans le g r o u p e tdmoin. D e s a s s o c i a t i o n s d ' a n o m a l i e s 616mentaires sont f r d q u e m m e n t o b s e r v 6 e s dans le g r o u p e S A (11 cas sur 32) : b + c = s e p t c a s , b + c + d = d e u x cas, c + d = un cas, b + m i c r o h 6 m o r r a g i e s = un cas. P o u r les c a l c u l s statistiques, seule l ' a n o m a l i e la plus sdvbre (de b ~ d) a 6t6 r e t e n u e et f i g u r e dans le t a b l e a u I. L e s a n o m a l i e s c a p i l l a r o s c o p i q u e s sont plus fr6q u e n t e s dans le g r o u p e S A q u e dans le g r o u p e contr61e (tableau 1), en p a r t i c u l i e r l ' e x i s t e n c e de f l o u p d r i c a p i l l a i r e et de m i c r o a n g i o p a t h i e (P = 0,01), m a i s il n ' y a pas de d i f f d r e n c e s i g n i f i c a t i v e c o n c e r n a n t les v a r i a t i o n s m o r p h o l o g i q u e s non pathologiques. L ' d t u d e r d t r o s p e c t i v e des dossiers ne r6v~le auc u n e d i f f d r e n c e s i g n i f i c a t i v e c l i n i q u e (age, dur6e d'6volution, symptomatologie rhumatologique, m a n i f e s t a t i o n s e x t r a a r t i c u l a i r e s ) ou b i o l o g i q u e entre S A a v e c m i c r o a n g i o p a t h i e (n = 5) et S A 5 caTableau I. Constatations capillaroscopiques dans le groupe spondylarthrite (SA) et t6moin (T).

n (%) Normal Dystrophies F l o u Micromineures angiopathie

Stase

SA

9 (28%)

4 (12%)

13 (40%)

5 (15%)

1

T

10 (71%)

3 (21%)

1 (70)

0

0

P

NS

=

0,01

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D Wendling, JC Risold

pillaroscopie normale (n = 9). En particulier, le patient SA avec acrosyndrome clinique n'avait qu'un aspect capillaroscopique de dystrophie simple.

Commentaires Dans cette Etude, la capillaroscopie est plus souvent anormale dans le groupe SA que dans le groupe T, cette difference Etant liEe ?~ la frEquence des anomalies de type flou pEricapillaire (traduisant un aspect inflammatoire) et microangiopathie. La difference de rEpartition en fonction du sexe dans le groupe SA et T n e suffit pas h expliquer de telles variations, dans la mesure ot~ le sexe ne semble pas influencer l'aspect capillaroscopique entre 20 et 60 ans [4]. Ce travail semble confirmer l'absence de valeur sEmiologique des constatations de dystrophies mineures observEes, avec une prEvalence voisine darts les deux groupes. I1 ne semble pas exister de profil capillaroscopique particulier ou spEcifique de la SA. Ces anomalies capillaroscopiques mEritent d'etre confrontEes aux donndes de la littErature : la capillaroscopie pEriunguEale n'a, h notre connaissance, pas dt6 Evalude en tant que telle dans les spondylarthropaties, certains cas de SA faisant simplement partie d'un groupe contr61e vis-~t-vis de la polyarthrite rhumato~de [1]. Le recensement des atteintes vasculaires signaIEes au cours des spondylarthropaties comporte : 1) soit des m a c r o v a s c u l a r i t e s , en particulier la maladie de Takayasu qui paraissent plus frEquentes que ne le voudrait une simple co]'ncidence [5-7]. Des cas d'association h une pdriartErite noueuse ont Egalement EtE publids [8, 9], de m~me clue le ddveloppement au cours d'une SA d'une angdite ndcrosante diffuse, d'Evolution mortelle [10] ; 2) soit des m i c r o v a s c u l a r i t e s : - vascularite cutande avec livedo au cours d'un syndrome de Fiessinger-Leroy-Reiter [l 1], et les observations de Jenette et al [12] et Beauvais [13] associant ~t la SA une vascularite leucocytoclasique et une glomErulonEphrite 5 dEp6ts mEsangiaux d'IgA, et de Peeters et al [14] de deux cas d'entEropathie inflammatoire avec SA ddveloppant une vascularite leucocytoclasique avec dEpEts d ' I g A cutands et une nEphropathie h IgA, avec immuns complexes circulants ~t IgA. Aucun de nos patients avec signes de microangiopathie capillaroscopique n'avait d'atteinte rEnale biologique; - quelques Etudes histologiques permettent d'Evaluer la frEquence des lesions de microvascularite au cours des spondylarthropatbies : • dans la peau, un infiltrat mononuclEE pErivasculaire est note six lois sur 23 SA (26%) par Swaak

et al [15], huit lois sur 43 (19%) par Peeters et al [16] avec dEp6ts pErivasculaires d'immunoglobulines et de C3, alors qu,e~ Collado et al [17]

trouvent des ddpEts d ' I g A dans les vaisseaux dermiques 15 fois sur 21 S A (71%). Darts notre experience [18], la biopsie en peau saine effectuEe titre systdmatique chez 12 SA n'a rEvE1E un aspect anormal que dans un cas (sans vascularite clinique ni atteinte extraarticulaire ou particularitE biologique) avec vascularite et infiltrat pErivasculaire histologique, sans dEp6ts immuns en immunofluorescence, • dans le rein, l'Etude histologique, immunohistologique et ultrastructurelle de biopsies systEmatiques de six SA dont une seule avait une hEmaturie a mis en Evidence des lesions artdriolaires de type hyalinose [19, 20] avec dEpEts immuns. De m~me, des lesions vasculaires histologiques rEnales sont notEes 11 fois sur 14 dans la sdrie de Pasternack et al [21]. La signification des anomalies capillaroscopiques observdes reste ~t Elucider. Dans notre Etude, les SA avec microangiopathie capillaroscopique n'offrent aucune particularitd clinique ou biologique par rapport aux S A ~ capillaroscopie normale. De marne, darts le travail de Peeters et al [16], la presence d'un infiltrat pdrivasculaire cutand avec dEpEts immuns n'est pas corrE1Ee h l'activitd de la maladie. Le mEcanisme de telles lesions de microvascularite est compatible avec une pathologie 5 immuns complexes [22, 23], en particulier h IgA, en faveur de laquelle plaident diffErents arguments, notamment la constatation de dEp6ts immuns vasculaires ou pErivasculaires h IgA et l'association ~ une glomdrulonEphrite h dEp6ts mEsangiaux d'IgA. Conclusion La SA s'accompagne d'altdrations capillaroscopiques tEmoignant de modifications microcirculatoires h rapprocher des quelques observations de microvascularite associEe rapportEes dans la littdrature, confirmant ainsi le caractEre systEmique du groupe des spondylarthropathies. Cependant, ces modifications compatibles avec un mEcanisme immuns complexes, ne semblent representer ni un ElEment diagnostique, ni apporter d'argument pronostique au cours de la SA. Remerciements Nous remercions le Professeur JF Viel (ddpartement d'information mEdicale) pour l'6tude statistique, et Mademoiselle N Marcand pour la preparation du manuscrit.

Capillaroscopie et spondylarthrite ankylosante

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