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Dix doigts à ressaut congénitaux
Faits cliniques
DIX D O I G T S 3, R E S S A U T CONGI
NITAUX
A propos d'une observation
F. M O U T E T 1, Ch. L E B R U N ' , Ch. S A R T O R I U S ~
M O U T E T F., L E B R U N Ch., S A R T O R I U S Ch. - - Dix doigts/~ ressaut cong6nitaux. A p r o p o s d'une observation. Ann Chir Main, 1987, 6, n ° 4, 299-302.
M O U T E T F., L E B R U N Ch., S A R T O R I U S Ch. - - T e n congenital trigger fingers. A case report. (In French). Ann Chir Main, 1987, 6, n ° 4, 299-302.
RI~SUMI~ : Les auteurs rapportent le cas d'une enfant de trois ans porteuse de deux pieds-bots varus 6quins traitds, vue pour dix doigts ~ ressaut congdnitaux. Ce cas survenu en dehors de toute autre malformation est, semble-t-il, unique dans la litt6rature franqaise. On en retrouve par contre deux darts la littdrature anglo-saxonne. Cette enfant aux d6velopp e m e n t s s t a t u r o - p o n d d r a l et p s y c h o m o t e u r normaux, prdsente cependant un faci6s un peu particulier avec une bouche un peu petite, mais son caryotype est normal. I1 n'existe ni trismus ni microstomie vraie qui pourraient la faire rattacher ~ un syndrome connu. I1 pourrait s'agir ici d'une arthrogrypose multiple des extrdmit6s en principe non 6volutive. L'ouverture chirurgicale des dix poulies A1 a livr6 passage ~ dix volumineux nodules et autoris6 la flexionextension active de neuf de ces dix doigts. Un tiessum r6siduel de l'interphalangienne proximale du cinqui6me doigt gauche a n6cessit6 secondairement une arthrolyse ant6rieure qui a 6t6 suivie d'un bon rdsultat.
S U M M A R Y : Ten congenital triggers fingers have been treated on a 3 years old girl after correction of congenital bilateral club feet. Such a case, without any other congenital malformation seems to be unique in the French literature and only found twice in the English one. This child in spite of a n o r m a l growth and good psychomotor development, presents an unusual face, with a m o u t h a little bit too small, but her karyotype is normal. No trismus and no microstomy were found to enable this case to be classified in a specific syndrome. T h e right diagnosis may be a non evolutive arthrogryposis of the extremities. Dividing the ten proximal pulleys (A1) let 10 voluminous nodules pass through and allowed full range of motion in nine out of ten fingers. A remaining flexion deformity of the proximal interphalangeal joint needed an anterior arthrolysis, the final result was good.
MOTS-CLI~S : M a i n cong6nitale. - - Doigt ~ ressaut.
KEY-WORDS
Les doigts h ressaut cong6nitaux, autres que le pouce sont relativement rares et l'on ne retrouve dans la litt6rature que deux cas atteignant les dix doigts. Le cas pr6sent6 ici semblerait donc 6tre le troisi6me de la litt6rature.
Manuscrlt re(~u :~ la Redaction le 9 decembre 1986.
: Congenital h a n d . - - Trigger finger.
OBSERVATION II s'agit d ' u n e enfant n6e le 16 octobre 1981 et qui nous est adress6e en octobre 84,/a l'fige de 3 ans, avec une impossibilit~ de flexion cornpl6te des doigts longs et du pouce (fig. 1) et ce de fa~on bilat6rale. L'extension active des doigts longs et de l'inter-
1. UnitO de Chirurgie R~paratrice de la Main et des Br~lOs, CHRU de Grenoble, BP 217, 38043 GRENOBLE. 2. 28, rue Gay-Lussac, 38000 GRENOBLE.
300
DOIGTS ~ RESSA UT CONGI~NITA UX
ANNALES DE CHIRURGIE DE LA MAIN
3a
3b
Fig. 3. - - a) Incision transversale b la paume, b) Ouverture massive des poulies A I .
Fig. 3. - - a) Transverse incision in the palm. b) Release of all the A1 pulleys.
autre anomalie ni malformation. Le caryotype est normal (46XX) et le d6veloppement staturo-pond6ral aussi. Seules se remarquent une bouche un peu petite et une certaine hyperlaxit6 articulaire.
Fig. 1 et 2. - - Blocage de I'extension active de tous les doigts. Fig. 1 and 2. - - Impossibility of active extension of all the fingers.
phalangienne du pouce est elle aussi impossible (fig. 2). La mobilitg passive est elle aussi limit6e n o t a m m e n t l'extension qui serehie douloureuse. Des nodules sur l'appareil fl6chisseur sont perceptibles h la base de chaque doigt et ce de faqon bilat6rale bien que les nodules soient un peu plus volumineux ~ droite. La main par ailleurs n'est ni trop 6paisse ni trop courte pour son fige. Les muscles intrins6ques sont pr6sents et fonctionnels. L'enfant avait pr6sent6 h la naissance des pieds-bots varus 6quins trait6s avec un r6sultat satisfaisant. O n ne note aucune
Les ant6c6dents familiaux retrouvent un p~re porteur de malformations multiples (cardiopathie et imperforation choanale) peut-fitre en rapport avec une anomalie chromosomique. Par contre l'enqu~te familiale ne retrouve pas de phdnom6ne semblable. Par ailleurs aucun facteur mddicamenteux incriminable n'est retrouv6 au cours de la grossesse.
TRAITEMENT II est r6alis6 le 3 d6cembre 1984 et consiste en une ouverture longitudinale des 10 poulies A1 en un temps, par une incision dans le pli palmaire distal droite (fig. 3a et 3b) et par des incisions longitudinales bris6es ~ gauche. L'ouverture des poulies livre passage ~ de volumineux nodules sur tous les appareils fl6chisseurs lib6r6s. Les suites sont simples saul au niveau de I'IPP du cinquibme doigt o~ persiste un d6ficit d'extension de l'ordre de 25". Une arthrolyse par voie ant6rieure est r6alis6e le 2 octobre 1985 permettant de r6cup6rer une flexion-extension subnormale au 45 ° jour (fig. 4a et b).
VOLUME 6 N ~, 4 1987
DOIGTS A RESSAUT CONG~NITAUX
Fig. 4 a et b. - 45 ° jour.
M o b i l i t e a c t i v e au
Fig. 4 a and b . -
Full active mobility
301
4a
after 45 days.
4b
DISCUSSION Si les doigts congdnitaux "~ ressaut autres que le pouce, sont rares, l'atteinte bilatdrale semble ~tre exceptionnelle darts la littdrature puisque WatsonJones [8] en 1944 en ddcrit un cas chez une petite fille de 4 ans, pour lequel les parents refus6rent l'intervention, et Dellon en 1980 [1] ddcrit un second cas, celui d'un garqon de 4 arts qui a b6ndfici6 lui d'une ouverture des dix poulies A1 avec un excellent rdsultat. L'dtiologie de ces doigts ~ ressaut reste discutde. Grob [3] met en cause, dans le cas du pouce, l'hypertrophie des sdsamoi'des qui diminuerait l'espace de glissement du long fl6chisseur. Cette obstruction
m6canique serait responsable d'un 6tirement du tendon et de sa gaine h chaque passage provoquant selon Hueston [4] une r6traction en spirale des fibres de collag6ne. Localis6e au si6ge de la striction, cette r6traction forme ainsi un nodule. C'est cette participation de la structure tendineuse qui pousse Keliklan [5] h proposer le pelage des nodules en plus de la simple ouverture de la poulie lors du traitement. L'existence de sEsamoi'des accessoires peut ainsi fitre raise en cause pour d'autres localisations de ce ph6nom6ne. Le caract6re cong6nital de ces doigts h ressaut est, lui aussi sujet ~ discussions. L'enfant au repos maintenant ses mains et pouces fl6chis, d'aucuns ont voulu y voir une malformation posturale. Mais le cas de
302
ANNALES DE CHIRURGIE DE LA MAIN
D OIGTS 21 RESSA UT CONG1~NITA UX
pouces & ressaut cong6nitaux multiples chez six membres d'une m6me famille rapport6 par Van Genechten en 1982 [7] et celui de doigts ~ ressaut cong6nitaux identiques chez des jumaux homozygotes rapport6 par Neu en 1983 [6] apportent un argument de poids ~ l'hypoth6se cong6nitale. CONCLUSION L'6tiologie exacte du cas rapport6 reste en s.uspens. S'il ne semble pas entrer dans le cadre d'un syndrome connu, plane quand m6me le doute d'une arthrogrypose des extr6mit6s en principe non 6volutive. L'arthrogrypose est reconnue par certains auteurs dont Flatt [2], comme une des 6tiologies possibles de ces doigts ~ ressaut cong6nitaux.
REFERENCES 1. D E L L O N A . L , H A N S E N F.C. - - Bilateral inability to grasp due to multiple (ten) congenital trigger fingers. J Hand Surg, 1980, 5, 470-472. 2. F L A T T A.E. - - The care of congenital hand anomalies. Saint Louis, The C.V. Mosby Company, 1977. 3. G R O B M., S T O C K M A N M. - - Uber Tendovaginatis stenosans eine typische Affektion des Kleinkindes. Helv Pediatr Acta, 1951, 6, 112-118. 4. H U E S T O N J.T., WILSON W.F. - - Aetiology of trigger finger, explained on the basis of intratendinous architecture. The Hand, 1972, 4, 257260. 5, KELIKIAN H. - - Congenital deformities of the hand and forearm, pp, 554-558. Philadelphia, W.B. Saunders Co, 1974. 6. NEU B.R., M U R R A Y J.F. - - Congenital bilateral trigger digits in twins. J Hand Surg, 1983, 8, 350-352. 7. V A N G E N E C H T E N F. ~ Familial trigger thumb in children. The Hand, 1982, 14, 56-58. 8. WATSON-JONES R. - - Fractures and joint injuries. 3th Ed., p. 596. Baltimore, The Williams & Wilkins Co, 1944.
mmn
ANNALES DE PEDIATRIE R e d a c t i o n " 39, bd d e L a t o u r - M a u b o u r g ,
75007 PARIS
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: 15, rue S a i n t - B e n o i t ,
: 795 F (l~tudiants : 395 F)
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Les abonnements sont payables au comptant et ne sont mis en service qu'apres r(~ception du r~glement. Reglement au CCP ,, Semaine des Hbpitaux ,, : PARIS 877-22 F ou par cheque bancaire a I'ordre de la ,, Semaine des Hbpilaux ,,.
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NITAUX
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M O U T E T F., L E B R U N Ch., S A R T O R I U S Ch. - - T e n congenital trigger fingers. A case report. (In French). Ann Chir Main, 1987, 6, n ° 4, 299-302.
RI~SUMI~ : Les auteurs rapportent le cas d'une enfant de trois ans porteuse de deux pieds-bots varus 6quins traitds, vue pour dix doigts ~ ressaut congdnitaux. Ce cas survenu en dehors de toute autre malformation est, semble-t-il, unique dans la litt6rature franqaise. On en retrouve par contre deux darts la littdrature anglo-saxonne. Cette enfant aux d6velopp e m e n t s s t a t u r o - p o n d d r a l et p s y c h o m o t e u r normaux, prdsente cependant un faci6s un peu particulier avec une bouche un peu petite, mais son caryotype est normal. I1 n'existe ni trismus ni microstomie vraie qui pourraient la faire rattacher ~ un syndrome connu. I1 pourrait s'agir ici d'une arthrogrypose multiple des extrdmit6s en principe non 6volutive. L'ouverture chirurgicale des dix poulies A1 a livr6 passage ~ dix volumineux nodules et autoris6 la flexionextension active de neuf de ces dix doigts. Un tiessum r6siduel de l'interphalangienne proximale du cinqui6me doigt gauche a n6cessit6 secondairement une arthrolyse ant6rieure qui a 6t6 suivie d'un bon rdsultat.
S U M M A R Y : Ten congenital triggers fingers have been treated on a 3 years old girl after correction of congenital bilateral club feet. Such a case, without any other congenital malformation seems to be unique in the French literature and only found twice in the English one. This child in spite of a n o r m a l growth and good psychomotor development, presents an unusual face, with a m o u t h a little bit too small, but her karyotype is normal. No trismus and no microstomy were found to enable this case to be classified in a specific syndrome. T h e right diagnosis may be a non evolutive arthrogryposis of the extremities. Dividing the ten proximal pulleys (A1) let 10 voluminous nodules pass through and allowed full range of motion in nine out of ten fingers. A remaining flexion deformity of the proximal interphalangeal joint needed an anterior arthrolysis, the final result was good.
MOTS-CLI~S : M a i n cong6nitale. - - Doigt ~ ressaut.
KEY-WORDS
Les doigts h ressaut cong6nitaux, autres que le pouce sont relativement rares et l'on ne retrouve dans la litt6rature que deux cas atteignant les dix doigts. Le cas pr6sent6 ici semblerait donc 6tre le troisi6me de la litt6rature.
Manuscrlt re(~u :~ la Redaction le 9 decembre 1986.
: Congenital h a n d . - - Trigger finger.
OBSERVATION II s'agit d ' u n e enfant n6e le 16 octobre 1981 et qui nous est adress6e en octobre 84,/a l'fige de 3 ans, avec une impossibilit~ de flexion cornpl6te des doigts longs et du pouce (fig. 1) et ce de fa~on bilat6rale. L'extension active des doigts longs et de l'inter-
1. UnitO de Chirurgie R~paratrice de la Main et des Br~lOs, CHRU de Grenoble, BP 217, 38043 GRENOBLE. 2. 28, rue Gay-Lussac, 38000 GRENOBLE.
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Fig. 3. - - a) Incision transversale b la paume, b) Ouverture massive des poulies A I .
Fig. 3. - - a) Transverse incision in the palm. b) Release of all the A1 pulleys.
autre anomalie ni malformation. Le caryotype est normal (46XX) et le d6veloppement staturo-pond6ral aussi. Seules se remarquent une bouche un peu petite et une certaine hyperlaxit6 articulaire.
Fig. 1 et 2. - - Blocage de I'extension active de tous les doigts. Fig. 1 and 2. - - Impossibility of active extension of all the fingers.
phalangienne du pouce est elle aussi impossible (fig. 2). La mobilitg passive est elle aussi limit6e n o t a m m e n t l'extension qui serehie douloureuse. Des nodules sur l'appareil fl6chisseur sont perceptibles h la base de chaque doigt et ce de faqon bilat6rale bien que les nodules soient un peu plus volumineux ~ droite. La main par ailleurs n'est ni trop 6paisse ni trop courte pour son fige. Les muscles intrins6ques sont pr6sents et fonctionnels. L'enfant avait pr6sent6 h la naissance des pieds-bots varus 6quins trait6s avec un r6sultat satisfaisant. O n ne note aucune
Les ant6c6dents familiaux retrouvent un p~re porteur de malformations multiples (cardiopathie et imperforation choanale) peut-fitre en rapport avec une anomalie chromosomique. Par contre l'enqu~te familiale ne retrouve pas de phdnom6ne semblable. Par ailleurs aucun facteur mddicamenteux incriminable n'est retrouv6 au cours de la grossesse.
TRAITEMENT II est r6alis6 le 3 d6cembre 1984 et consiste en une ouverture longitudinale des 10 poulies A1 en un temps, par une incision dans le pli palmaire distal droite (fig. 3a et 3b) et par des incisions longitudinales bris6es ~ gauche. L'ouverture des poulies livre passage ~ de volumineux nodules sur tous les appareils fl6chisseurs lib6r6s. Les suites sont simples saul au niveau de I'IPP du cinquibme doigt o~ persiste un d6ficit d'extension de l'ordre de 25". Une arthrolyse par voie ant6rieure est r6alis6e le 2 octobre 1985 permettant de r6cup6rer une flexion-extension subnormale au 45 ° jour (fig. 4a et b).
VOLUME 6 N ~, 4 1987
DOIGTS A RESSAUT CONG~NITAUX
Fig. 4 a et b. - 45 ° jour.
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Fig. 4 a and b . -
Full active mobility
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4a
after 45 days.
4b
DISCUSSION Si les doigts congdnitaux "~ ressaut autres que le pouce, sont rares, l'atteinte bilatdrale semble ~tre exceptionnelle darts la littdrature puisque WatsonJones [8] en 1944 en ddcrit un cas chez une petite fille de 4 ans, pour lequel les parents refus6rent l'intervention, et Dellon en 1980 [1] ddcrit un second cas, celui d'un garqon de 4 arts qui a b6ndfici6 lui d'une ouverture des dix poulies A1 avec un excellent rdsultat. L'dtiologie de ces doigts ~ ressaut reste discutde. Grob [3] met en cause, dans le cas du pouce, l'hypertrophie des sdsamoi'des qui diminuerait l'espace de glissement du long fl6chisseur. Cette obstruction
m6canique serait responsable d'un 6tirement du tendon et de sa gaine h chaque passage provoquant selon Hueston [4] une r6traction en spirale des fibres de collag6ne. Localis6e au si6ge de la striction, cette r6traction forme ainsi un nodule. C'est cette participation de la structure tendineuse qui pousse Keliklan [5] h proposer le pelage des nodules en plus de la simple ouverture de la poulie lors du traitement. L'existence de sEsamoi'des accessoires peut ainsi fitre raise en cause pour d'autres localisations de ce ph6nom6ne. Le caract6re cong6nital de ces doigts h ressaut est, lui aussi sujet ~ discussions. L'enfant au repos maintenant ses mains et pouces fl6chis, d'aucuns ont voulu y voir une malformation posturale. Mais le cas de
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REFERENCES 1. D E L L O N A . L , H A N S E N F.C. - - Bilateral inability to grasp due to multiple (ten) congenital trigger fingers. J Hand Surg, 1980, 5, 470-472. 2. F L A T T A.E. - - The care of congenital hand anomalies. Saint Louis, The C.V. Mosby Company, 1977. 3. G R O B M., S T O C K M A N M. - - Uber Tendovaginatis stenosans eine typische Affektion des Kleinkindes. Helv Pediatr Acta, 1951, 6, 112-118. 4. H U E S T O N J.T., WILSON W.F. - - Aetiology of trigger finger, explained on the basis of intratendinous architecture. The Hand, 1972, 4, 257260. 5, KELIKIAN H. - - Congenital deformities of the hand and forearm, pp, 554-558. Philadelphia, W.B. Saunders Co, 1974. 6. NEU B.R., M U R R A Y J.F. - - Congenital bilateral trigger digits in twins. J Hand Surg, 1983, 8, 350-352. 7. V A N G E N E C H T E N F. ~ Familial trigger thumb in children. The Hand, 1982, 14, 56-58. 8. WATSON-JONES R. - - Fractures and joint injuries. 3th Ed., p. 596. Baltimore, The Williams & Wilkins Co, 1944.
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