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Endométriose ombilicale primitive et secondaire
Rec¸u le : 23 septembre 2011 Rec¸u sous la forme re´vise´e le : 4 avril 2012 Accepte´ le : 2 novembre 2012
Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
Primary and M. Darouichi
E´tude de cas
Endome´triose ombilicale primitive et secondaire secondary umbilical endometriosis
De´partement de radiologie Neuchateˆl, Chaux de Fonds 2300, Suisse
Summary
Re´sume´
Primary and secondary umbilical endometriosis is a rare clinical condition, which accounts for 0.5 to 1 % of all cases of non-genital endometriosis. It is defined as an ectopic localization of functional endometrial tissue in the umbilical fossa. Preoperative diagnosis, which is based on physical examination and ultrasound exploration, is difficult. The underlying pathogenic mechanisms remain a challenge. We report three cases of primary and secondary umbilical endometriosis, presenting the ultrasound and clinical findings as well as a discussion of the pathophysiological aspects and the role of imaging for the positive diagnosis of this extremely rare condition together with a review of the literature. ß 2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
L’endome´triose ombilicale primitive et secondaire est une affection clinique rare qui repre´sente 0,5 a` 1 % de toutes les endome´trioses extrage´nitales. Elle se de´finit comme la localisation ectopique de l’endome`tre fonctionnel au niveau de la fossette ombilicale. Son diagnostic pre´ope´ratoire clinique et e´chographique est difficile et sa physiopathoge´nie reste encore un de´fi. Nous rapportons trois observations d’endome´triose ombilicale primitive et secondaire explore´es par e´chographie et nous de´crivons les aspects cliniques, physiopathoge´niques et le roˆle de l’imagerie dans le diagnostic positif de cette affection rarissime avec une revue de la litte´rature. ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. Mots cle´s : Endome´triose ombilicale, Physiopathoge´nie, E´chographie
Keywords: Umbilical endometriosis, Pathophysiology, Ultrasound
L’introduction L’endome´triose ombilicale est une pathologie rare appele´e aussi nodule de Villar, dont l’incidence est de 0,5 a` 1 % de toutes les endome´trioses extrage´nitales [1]. Elle est de´finie par la pre´sence du tissu de l’endome`tre fonctionnel dans l’ombilic. On distingue deux types d’endome´triose ombilicale dont la physiopathoge´nie reste encore un de´fi pour la recherche. La forme primitive apparaıˆt sur un abdomen indemne de toute intervention chirurgicale et la forme secondaire se de´veloppe sur une cicatrice suite a` une intervention gyne´co-obste´tricale ou d’une laparoscopie [2]. Son diagnostic clinique est difficile mais elle doit eˆtre e´voque´e devant tout nodule ombilical bleute´, douloureux avec parfois un e´coulement brunaˆtre dont
e-mail :[email protected].
l’e´volution est rythme´e par le cycle menstruel. L’e´chographie de la paroi abdominale oriente vers le diagnostic d’une endome´triose ombilicale malgre´ l’absence de signes caracte´ristiques en imagerie. L’exe´re`se chirurgicale large est le traitement de choix en raison de sa ressemblance avec une tumeur primaire ou une me´tastase. Nous rapportons trois cas d’endome´triose ombilicale explore´s par e´chographie (tableau I). A` travers l’analyse de ces observations rares, nous mettons le point sur les difficulte´s lie´es aux diagnostics cliniques, e´chographiques et des the´ories avance´es de la physiopathologie de l’endome´triose ombilicale avec une revue de la litte´rature.
Observations Nous pre´sentons une se´rie de trois cas d’endome´triose ombilicale ; une primitive et deux secondaires chez des patientes aˆge´es de 33 a` 45 ans.
0181-9801X/$ - see front matter ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. http://dx.doi.org/10.1016/j.frad.2012.11.001 Feuillets de radiologie 2013;53:21-26
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M. Darouichi
Feuillets de radiologie 2013;53:21-26
Tableau I Se´rie de trois cas d’endome´triose ombilicale. ˆ ge Ante´ce´dents : Symptoˆmes cliniques A (ans) gyne´co/obste´trique et/ou chirurgie
E´coulement ombilical cyclique
Diagnostic pre´ope´ratoire clinique + e´cho
Diagnostic perope´ratoire
Cas no 1
45
Oui
Douleurs pe´ri-ombilicales Induration sous-ombilicale
Saignement pe´ri-ombilical occasionnel
Endome´triose ombilicale
Nodule endome´trial 3 2 cm Endome´triose pelvienne
Cas no 2
34
Oui
Nause´es vomissements Boule pe´ri-ombilicale
Pas d’e´coulement ombilical
Hernie ombilicale
Pas d’hernie nodule de nature inde´termine´e
Cas no 3
33
Non
Nodule ombilical
Pas d’e´coulement ombilical
Endome´triose ombilicale
Endome´triose ombilicale
Dans la premie`re observation, une endome´triose pelvienne asymptomatique de stade I est identifie´e lors de l’exploration laparoscopique. Dans la seconde observation, le nodule endome´trial est de´couvert lors d’une intervention chirurgicale re´alise´e en vue d’une hernie ombilicale, diagnostique´e a` tort en pre´ope´ratoire cliniquement et par l’examen e´chographique. Une endome´triose ombilicale primitive chez la troisie`me patiente.
Observation 1 Une patiente aˆge´e de 45 ans en bonne sante´ habituelle, ayant dans les ante´ce´dents gyne´co-obste´tricaux : un accouchement par voie basse il y a 13 ans et une hyste´roscopie diagnostique pour ablation d’un DIU il y a 11 ans, consulte pour des douleurs pe´ri-ombilicales et des saignements occasionnels par l’ombilic au moment des re`gles, apparus depuis trois mois. L’examen clinique trouve une petite induration ombilicale sensible a` la palpation. Le reste de l’examen abdominal est normal. L’e´chographie de la paroi abdominale met en e´vidence un nodule ombilical de 18 8 8 mm, bien limite´ laissant suspecter un nodule endome´trial (fig. 1). Une excision circonfe´rentielle large permet de retirer un nodule de 2 cm de diame`tre et la mise en e´vidence d’endome´triose pelvienne peu active stade I. L’examen histologique de la pie`ce de 3 2 cm confirme le diagnostic d’endome´triose ombilicale mettant en e´vidence un remaniement fibreux comportant des glandes de type endome´trial sans hyperplasie et un stroma laˆche sans atypie compatible avec du chorion cytoge`ne. Pre´sence d’he´moside´rophages (fig. 2).
Observation 2 Une patiente aˆge´e de 34 ans, ayant dans les ante´ce´dents, une ce´sarienne et une chole´cystectomie par laparoscopie il y a sept ans, consulte pour une voussure ombilicale parame´diane droite apparue depuis quelques mois et en augmentation ces dernie`res semaines avec quelques e´pisodes de nause´es et de vomissements. L’examen clinique trouve une boule sousombilicale de 3 cm de diame`tre compatible avec une hernie. Cette masse n’est pas re´ductible et sensible a` la palpation
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profonde. Le reste de l’examen est normal. Une e´chographie met en e´vidence une formation pe´ri-ombilicale e´choge`ne hypere´choge`ne avec une de´hiscence me´diane e´voquant une hernie avec un collet de quelques millime`tres. L’intervention chirurgicale objective un nodule d’origine inde´termine´e sous ombilical, parame´dian droit sans hernie ombilicale. L’examen histologique pose le diagnostic d’endome´triose ombilicale, en mettant en e´vidence des glandes non atypiques centre´es par des he´maties et des macrophages pigmente´s de type he´moside´rophages te´moignant de saignements anciens.
Observation 3 Une patiente aˆge´e de 33 ans, sans ante´ce´dents chirurgicaux, en bonne sante´ habituelle, consulte pour l’apparition depuis une anne´e d’un nodule au niveau de l’ombilic, initialement peu symptomatique qui devenait de plus en plus geˆnant et meˆme douloureux en fonction de la position. L’examen clinique trouve un nodule directement sous l’ombilic, d’environ 1 cm de diame`tre, dur, mobile et sensible avec une discre`te coloration cutane´e brunaˆtre. Pas d’e´coulement ombilical spontane´ ou provoque´. Une e´chographie abdominale met en e´vidence un nodule de 1 cm de diame`tre atteignant la ligne blanche avec une le´ge`re inflammation pe´ri-le´sionnelle e´voquant une endome´triose ombilicale. Le nodule est distinct de la graisse (fig. 3). L’excision chirurgicale large en bloc emportant la peau et le nodule in toto et une partie de l’apone´vrose. Les suites ope´ratoires sont simples. L’analyse histologique confirme le diagnostic d’endome´triose mettant en e´vidence des glandes dilate´es remplies par des de´bris macrophagique, reveˆtues par un e´pithe´lium cylindrocellulaire, associe´es tre`s fortement a` un stroma cytoge`ne (fig. 4).
Discussion L’endome´triose ombilicale, appele´e aussi « le nodule de Villar » a e´te´ de´crite par Villar pour la premie`re fois en 1886 [1]. C’est une entite´ clinique rare et seulement 122 cas ont e´te´ de´crits dans la litte´rature de 1966 a` 2007. Une e´tude anglaise re´cente a recense´ 25 cas au cours des 25 dernie`res
Endome´triose ombilicale primitive et secondaire
Figure 1. Endome´triose secondaire : a : coupe e´chographique sagittale et axiale montre une masse ombilicale solide e´cho et hypoe´choge`ne de 3 2 1 cm ; b : coupe sagittal de le la masse avec Doppler couleur re´ve`le vascularisation externe et interne de la le´sion.
Figure 2. Endome´triose secondaire. Microscopie : endome´triose ombilicale : stroma cytoge`ne entourant des structures glandulaires simples tapisse´es d’un e´pithe´lium cylindrocellulaire de l’endome`tre.
anne´es chez des patientes avec des ante´ce´dents gyne´coobste´tricaux [3]. Deux types d’endome´triose ombilicale sont a` distinguer : la primitive qui est exceptionnelle, survient chez des femmes sans ante´ce´dents de chirurgie abdominale, et la secondaire, peu fre´quente, apparaıˆt sur une cicatrice suite a` une
intervention gyne´co-obste´tricale ou sur le site de passage du trocart de cœlioscopie [4]. Le me´canisme de formation du nodule endome´trial est duˆ a` l’implantation ectopique des cellules de l’endome`tre fonctionnel dans la peau qui cre´es une inflammation locale dans le tissu ombilical et s’organisent en un nodule rempli du sang
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M. Darouichi
Feuillets de radiologie 2013;53:21-26
Figure 3. Endome´triose primitive : a : coupe e´chographique sagittale montre une masse ombilicale solide e´cho et hypoe´choge`ne de 3 2 cm avec des e´chos internes disperse´s ; b : coupe sagittal de le la masse avec Doppler couleur re´ve`le vascularisation externe et interne de la le´sion.
Figure 4. Endome´triose primitive. Microscopie : multiples foyers constitue´s d’un stroma cytoge`ne entourant des structures glandulaires simples tapisse´es d’un e´pithe´lium cylindrocellulaire ressemblant a` l’endome`tre.
re´cent et vieilli accumule´ au moment des re`gles. Par la suite, une re´action tissulaire induite par une fibrose re´actionnelle, une prolife´ration vasculaire, des adhe´rences et des cellules de l’immunite´ s’organise autour de ce nodule [5]. La physiopathoge´nie du de´veloppement de l’endome´triose est encore un de´fi pour la recherche fondamentale et e´pide´miologique. Elle est controverse´e en raison de ses causes multifactorielles et de ses nombreuses localisations dans tout le corps [6]. La premie`re description d’endome´triose a e´te´ faite par Dr Daniel Schroen en 1690 [7]. Elle se de´finit comme l’implantation de tissu endome´trial fonctionnel en situation ectopique, en dehors de la cavite´ ute´rine et touche 15 % des femmes en aˆge de procre´er [8]. Une e´tude e´pide´miologique ame´ricaine [5] a montre´ que l’endome´triose touche 4,1 % des patientes ope´re´es pour ligature de trompes, 20 % des patientes ayant une cœlioscopie pour infertilite´, et 24 % des patientes explore´es pour douleurs pelviennes. De rares cas ont e´te´ de´crits chez des femmes me´nopause´es et des hommes apre`s une hormonothe´rapie pour une tumeur prostatique [9].
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On distingue l’endome´triose interne ou ade´nomyose ; c’est l’implantation des cellules de l’endome`tre dans le myome`tre et l’endome´triose externe, qui est la localisation de tissu endome´triosique en dehors de la cavite´ ute´rine et du myome`tre [10]. Les localisations externes se trouvent habituellement dans les ovaires, le pe´ritoine, la cloison ute´rove´sicale, ute´ro-vaginale ou rectale, le tube digestif, l’appareil urinaire, la ple`vre, les poumons, l’appareil he´pato-pancre´atobiliaire, le cerveau, et exceptionnellement dans le cerveau, la muqueuse nasale et l’ombilic [11]. Parmi les nombreuses the´ories avance´es qui tentent d’expliquer le de´veloppement ectopique de tissu endome´trial en dehors de la cavite´ ute´rine, trois ont pu avoir une valeur significative par les e´tudes e´pide´miologiques re´centes et ce depuis la publication initiale de Sampson. La premie`re the´orie est celle de la transplantation ; c’est l’implantation des cellules endome´triales ectopiques dans la cavite´ pe´ritone´ale apre`s un reflux du sang menstruel par les trompes. Cette the´orie a e´te´ de´crite en 1892 et propose´e
Endome´triose ombilicale primitive et secondaire
pour la premie`re fois en 1927 par Sampson [12]. Au moment des re`gles, selon un flux re´trograde, des fragments d’endome`tre migrent dans la cavite´ pe´ritone´ale via les trompes et se fixent dans le pe´ritoine. Le de´veloppement d’une re´action d’agression et d’une vascularisation locale forme un tissu ectopique provoquant une re´action inflammatoire que le pe´ritoine est incapable d’e´liminer. La deuxie`me the´orie, la plus ancienne, est celle de la me´taplasie cœlomique. Elle a e´te´ propose´e par Waldeyer en 1870 et de´veloppe´e par Meyer en 1919 [13]. Selon cette the´orie, des cellules dans l’e´pithe´lium germinal ovarien et dans la se´reuse des feuillets pe´ritone´aux subissent une me´taplasie en tissu endome´triosique sous l’effet d’irritation re´pe´te´e par des facteurs infectieux, inflammatoires ou hormonaux. En fait, le stimulus exact qui de´clenche cette me´taplasie endome´triale est encore inconnu. Cette the´orie permettrait d’expliquer le de´veloppement de l’endome´triose chez les femmes sans ute´rus dans le cas de syndrome de Turner ou les rares cas d’endome´triose chez les hommes sous traitement par les estroge`nes [14]. Selon la troisie`me the´orie appele´e me´tastatique, la disse´mination des cellules endome´triales, leur implantation et le de´veloppement ectopique du tissu endome´trial extra-ute´rin dans tout le corps se fait par voie lymphatique, ou he´matique ou les deux [3]. D’autres facteurs sont aussi implique´s tels que des de´ficiences immunitaires, des pre´dispositions ge´ne´tiques ou he´re´ditaires. J.L. Simpson puis L.R. Malinak ont montre´ que le risque d’apparition d’endome´triose est plus important lorsqu’il existe des ante´ce´dents familiaux [15]. L’apparition de l’endome´triose ombilicale primitive est explique´e par les the´ories me´taplasiques et me´tastatiques en raison de l’absence de reflux re´trograde menstruel ou d’intervention chirurgicale ante´rieure. Les cellules endome´triales peuvent diffuser par voies lymphatiques et/ou he´matiques ou par me´taplasie ou la combinaison des deux [16]. Les travaux de Hobbs et Bortnck en 1940 et de Scott et al. en 1958 ont de´montre´ l’existence d’une implantation potentielle des cellules endome´triales viables par voie vasculaire et la pre´sence de tissu de l’endome`tre dans le syste`me lymphatique pe´ri-ombilical [16]. Dans le cas de l’endome´triose ombilicale secondaire, l’implantation des cellules endome´triales se fait par me´tastatisation via les voies lymphatiques ou vasculaires ou par dislocation du tissu de l’endome`tre durant une intervention chirurgicale gyne´cologique ou obste´tricale ou lors d’une laparoscopie [17]. Le diagnostic clinique de l’endome´triose ombilicale est difficile en raison des aspects macroscopiques variables du nodule ombilical et des symptoˆmes cliniques souvent d’emprunt. Ses manifestations cliniques, chez une patiente avec ou sans intervention chirurgicale sur l’abdomen, consistent a` l’apparition, dans la fossette ombilicale, d’un nodule douloureux, dure a` la palpation, de taille variable, de coloration bleute´e avec un e´coulement brunaˆtre au moment des re`gles associe´ a` des
douleurs pelviennes. Dans notre se´rie, l’e´coulement ombilical a e´te´ retrouve´ chez deux patientes et une clinique atypique e´voquant une hernie ombilicale complique´e. Les diagnostics diffe´rentiels les plus courants avec une endome´triose ombilicale comprennent une hernie ombilicale, une tumeur maligne primitive de type me´lanome ou une me´tastase, un lipome, un granulome inflammatoire ou infectieux, un kyste complique´, un kyste conge´nital de l’ouraque et une endome´triose [18]. La hernie ombilicale est un vrai dilemme lors d’une symptomatologie abdominale aigue ¨, comme le cas d’une de nos patientes. L’e´chographie de la paroi abdominale avec une sonde de haute fre´quence est l’examen initial, facilement accessible qui oriente vers le diagnostic d’une endome´triose ombilicale, mais elle n’est pas pathognomonique [19]. Elle confirme la pre´sence d’un nodule ombilical, pre´cise sa taille, ses contours, ses limites avec les structures adjacentes superficielles et profondes, son contenu homo ou he´te´roge`ne, sa nature solide ou kystique. L’e´cho-Doppler couleur montre une vascularisation arte´rielle a` l’exte´rieur de la masse et/ou centrale, traduisant une angiogene`se du nodule endome´trial [20] comme le cas de nos observations. L’IRM par sa spe´cificite´ et sa sensibilite´, est l’examen de choix pour le diagnostic des endome´trioses endo-pelviennes, extrapelviennes et parie´tales. Les anomalies du signal comprennent des foyers he´te´roge`nes d’hyper signal en T1 et/ou en T2 avec saturation de la graisse dans le nodule endome´trioı¨de correspondant au sang frai et vieilli accumule´ pendant les re`gles. La fibrose tissulaire et la zone d’inflammation autour du nodule donne un signal proche a` celui du muscle en T1 et en T2 spin e´cho avec ou sans rehaussement par le gadolinium. Yu et al. ont de´crit que l’IRM peut distinguer une endome´triose ombilicale d’une masse tumorale primaire ou secondaire d’autre pathologie [21]. La biopsie percutane´e du nodule e´voque le diagnostic en montrant un e´pithe´lium glandulaire cylindrique entoure´ par un stroma. Une e´tude faite par Catalina-Fernandez et al. a montre´ que sur des frottis cytologiques d’endome´triose cutane´e il y a une forte cellularite´ contenant des macrophages charge´s d’he´moside´rine et de cellules e´pithe´liales sur des saignements anciens [22]. Elle reste contreindique´e par certains auteurs a` cause du risque accru de disse´mination en cas de suspicion d’endome´triose [23]. Enfin, le diagnostic formel de l’endome´triose ombilicale est obtenu seulement a` l’aide de l’examen histologique. La pre´sence des glandes endome´triales (les cellules e´pithe´liales) et d’un chorion cytoge`ne dans le tissu endome´trial ectopique est ne´cessaire pour e´tablir le diagnostic histologique. Il s’agit de petits foyers d’inflammation de tissu endome´trial et des macrophages charge´s d’he´moside´rine secondaire a` des saignements aigus et chroniques [24]. Son aspect histologique typique permet d’exclure une tumeur maligne primaire, une me´tastase ombilicale ou une le´sion be´nigne. L’immuno-histochimie n’est pas indispensable.
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Le traitement de choix des endome´trioses ombilicales est l’excision chirurgicale large en raison de sa ressemblance avec des tumeurs malignes et permet d’e´viter une re´cidive. Les transformations malignes en carcinome des nodules endome´triosiques sont rarissimes [25]. Le traitement me´dical hormonal de l’endome´triose par les progestatifs ou les de´rive´s synthe´tiques de la 17 alpha e´thynil testoste´rone ou les analogues de la Gn-RH sont sujet a` controverse. Ils diminuent partiellement les symptoˆmes et entraıˆnent des effets secondaires inde´sirables tels que une ame´norrhe´e, une prise de poids, un hirsutisme [2].
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Conclusion L’endome´triose ombilicale primitive ou secondaire est une affection rare dont l’explication physiopathoge´nique est encore controverse´e. Ni la clinique ni l’imagerie a` l’aide de l’e´chographie ou l’IRM ne sont spe´cifiques de cette pathologie. Son diagnostic doit eˆtre e´voque´ devant l’apparition dans la fossette ombilicale d’un nodule douloureux, solide ou kystique, bien limite´ et un e´coulement brunaˆtre chez une femme avec ou sans ante´ce´dents de chirurgie sur l’abdomen. L’exe´re`se chirurgicale large est le traitement de choix en raison de sa ressemblance a` une tumeur primitive ou a` une me´tastase et permet d’e´viter les rares re´cidives. Le diagnostic formel n’est obtenu qu’a` l’aide de l’examen histologique.
De´claration d’inte´reˆts L’auteur de´clare ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
Re´fe´rences [1] [2]
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Primary and secondary umbilical endometriosis is a rare clinical condition, which accounts for 0.5 to 1 % of all cases of non-genital endometriosis. It is defined as an ectopic localization of functional endometrial tissue in the umbilical fossa. Preoperative diagnosis, which is based on physical examination and ultrasound exploration, is difficult. The underlying pathogenic mechanisms remain a challenge. We report three cases of primary and secondary umbilical endometriosis, presenting the ultrasound and clinical findings as well as a discussion of the pathophysiological aspects and the role of imaging for the positive diagnosis of this extremely rare condition together with a review of the literature. ß 2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
L’endome´triose ombilicale primitive et secondaire est une affection clinique rare qui repre´sente 0,5 a` 1 % de toutes les endome´trioses extrage´nitales. Elle se de´finit comme la localisation ectopique de l’endome`tre fonctionnel au niveau de la fossette ombilicale. Son diagnostic pre´ope´ratoire clinique et e´chographique est difficile et sa physiopathoge´nie reste encore un de´fi. Nous rapportons trois observations d’endome´triose ombilicale primitive et secondaire explore´es par e´chographie et nous de´crivons les aspects cliniques, physiopathoge´niques et le roˆle de l’imagerie dans le diagnostic positif de cette affection rarissime avec une revue de la litte´rature. ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. Mots cle´s : Endome´triose ombilicale, Physiopathoge´nie, E´chographie
Keywords: Umbilical endometriosis, Pathophysiology, Ultrasound
L’introduction L’endome´triose ombilicale est une pathologie rare appele´e aussi nodule de Villar, dont l’incidence est de 0,5 a` 1 % de toutes les endome´trioses extrage´nitales [1]. Elle est de´finie par la pre´sence du tissu de l’endome`tre fonctionnel dans l’ombilic. On distingue deux types d’endome´triose ombilicale dont la physiopathoge´nie reste encore un de´fi pour la recherche. La forme primitive apparaıˆt sur un abdomen indemne de toute intervention chirurgicale et la forme secondaire se de´veloppe sur une cicatrice suite a` une intervention gyne´co-obste´tricale ou d’une laparoscopie [2]. Son diagnostic clinique est difficile mais elle doit eˆtre e´voque´e devant tout nodule ombilical bleute´, douloureux avec parfois un e´coulement brunaˆtre dont
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l’e´volution est rythme´e par le cycle menstruel. L’e´chographie de la paroi abdominale oriente vers le diagnostic d’une endome´triose ombilicale malgre´ l’absence de signes caracte´ristiques en imagerie. L’exe´re`se chirurgicale large est le traitement de choix en raison de sa ressemblance avec une tumeur primaire ou une me´tastase. Nous rapportons trois cas d’endome´triose ombilicale explore´s par e´chographie (tableau I). A` travers l’analyse de ces observations rares, nous mettons le point sur les difficulte´s lie´es aux diagnostics cliniques, e´chographiques et des the´ories avance´es de la physiopathologie de l’endome´triose ombilicale avec une revue de la litte´rature.
Observations Nous pre´sentons une se´rie de trois cas d’endome´triose ombilicale ; une primitive et deux secondaires chez des patientes aˆge´es de 33 a` 45 ans.
0181-9801X/$ - see front matter ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. http://dx.doi.org/10.1016/j.frad.2012.11.001 Feuillets de radiologie 2013;53:21-26
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Tableau I Se´rie de trois cas d’endome´triose ombilicale. ˆ ge Ante´ce´dents : Symptoˆmes cliniques A (ans) gyne´co/obste´trique et/ou chirurgie
E´coulement ombilical cyclique
Diagnostic pre´ope´ratoire clinique + e´cho
Diagnostic perope´ratoire
Cas no 1
45
Oui
Douleurs pe´ri-ombilicales Induration sous-ombilicale
Saignement pe´ri-ombilical occasionnel
Endome´triose ombilicale
Nodule endome´trial 3 2 cm Endome´triose pelvienne
Cas no 2
34
Oui
Nause´es vomissements Boule pe´ri-ombilicale
Pas d’e´coulement ombilical
Hernie ombilicale
Pas d’hernie nodule de nature inde´termine´e
Cas no 3
33
Non
Nodule ombilical
Pas d’e´coulement ombilical
Endome´triose ombilicale
Endome´triose ombilicale
Dans la premie`re observation, une endome´triose pelvienne asymptomatique de stade I est identifie´e lors de l’exploration laparoscopique. Dans la seconde observation, le nodule endome´trial est de´couvert lors d’une intervention chirurgicale re´alise´e en vue d’une hernie ombilicale, diagnostique´e a` tort en pre´ope´ratoire cliniquement et par l’examen e´chographique. Une endome´triose ombilicale primitive chez la troisie`me patiente.
Observation 1 Une patiente aˆge´e de 45 ans en bonne sante´ habituelle, ayant dans les ante´ce´dents gyne´co-obste´tricaux : un accouchement par voie basse il y a 13 ans et une hyste´roscopie diagnostique pour ablation d’un DIU il y a 11 ans, consulte pour des douleurs pe´ri-ombilicales et des saignements occasionnels par l’ombilic au moment des re`gles, apparus depuis trois mois. L’examen clinique trouve une petite induration ombilicale sensible a` la palpation. Le reste de l’examen abdominal est normal. L’e´chographie de la paroi abdominale met en e´vidence un nodule ombilical de 18 8 8 mm, bien limite´ laissant suspecter un nodule endome´trial (fig. 1). Une excision circonfe´rentielle large permet de retirer un nodule de 2 cm de diame`tre et la mise en e´vidence d’endome´triose pelvienne peu active stade I. L’examen histologique de la pie`ce de 3 2 cm confirme le diagnostic d’endome´triose ombilicale mettant en e´vidence un remaniement fibreux comportant des glandes de type endome´trial sans hyperplasie et un stroma laˆche sans atypie compatible avec du chorion cytoge`ne. Pre´sence d’he´moside´rophages (fig. 2).
Observation 2 Une patiente aˆge´e de 34 ans, ayant dans les ante´ce´dents, une ce´sarienne et une chole´cystectomie par laparoscopie il y a sept ans, consulte pour une voussure ombilicale parame´diane droite apparue depuis quelques mois et en augmentation ces dernie`res semaines avec quelques e´pisodes de nause´es et de vomissements. L’examen clinique trouve une boule sousombilicale de 3 cm de diame`tre compatible avec une hernie. Cette masse n’est pas re´ductible et sensible a` la palpation
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profonde. Le reste de l’examen est normal. Une e´chographie met en e´vidence une formation pe´ri-ombilicale e´choge`ne hypere´choge`ne avec une de´hiscence me´diane e´voquant une hernie avec un collet de quelques millime`tres. L’intervention chirurgicale objective un nodule d’origine inde´termine´e sous ombilical, parame´dian droit sans hernie ombilicale. L’examen histologique pose le diagnostic d’endome´triose ombilicale, en mettant en e´vidence des glandes non atypiques centre´es par des he´maties et des macrophages pigmente´s de type he´moside´rophages te´moignant de saignements anciens.
Observation 3 Une patiente aˆge´e de 33 ans, sans ante´ce´dents chirurgicaux, en bonne sante´ habituelle, consulte pour l’apparition depuis une anne´e d’un nodule au niveau de l’ombilic, initialement peu symptomatique qui devenait de plus en plus geˆnant et meˆme douloureux en fonction de la position. L’examen clinique trouve un nodule directement sous l’ombilic, d’environ 1 cm de diame`tre, dur, mobile et sensible avec une discre`te coloration cutane´e brunaˆtre. Pas d’e´coulement ombilical spontane´ ou provoque´. Une e´chographie abdominale met en e´vidence un nodule de 1 cm de diame`tre atteignant la ligne blanche avec une le´ge`re inflammation pe´ri-le´sionnelle e´voquant une endome´triose ombilicale. Le nodule est distinct de la graisse (fig. 3). L’excision chirurgicale large en bloc emportant la peau et le nodule in toto et une partie de l’apone´vrose. Les suites ope´ratoires sont simples. L’analyse histologique confirme le diagnostic d’endome´triose mettant en e´vidence des glandes dilate´es remplies par des de´bris macrophagique, reveˆtues par un e´pithe´lium cylindrocellulaire, associe´es tre`s fortement a` un stroma cytoge`ne (fig. 4).
Discussion L’endome´triose ombilicale, appele´e aussi « le nodule de Villar » a e´te´ de´crite par Villar pour la premie`re fois en 1886 [1]. C’est une entite´ clinique rare et seulement 122 cas ont e´te´ de´crits dans la litte´rature de 1966 a` 2007. Une e´tude anglaise re´cente a recense´ 25 cas au cours des 25 dernie`res
Endome´triose ombilicale primitive et secondaire
Figure 1. Endome´triose secondaire : a : coupe e´chographique sagittale et axiale montre une masse ombilicale solide e´cho et hypoe´choge`ne de 3 2 1 cm ; b : coupe sagittal de le la masse avec Doppler couleur re´ve`le vascularisation externe et interne de la le´sion.
Figure 2. Endome´triose secondaire. Microscopie : endome´triose ombilicale : stroma cytoge`ne entourant des structures glandulaires simples tapisse´es d’un e´pithe´lium cylindrocellulaire de l’endome`tre.
anne´es chez des patientes avec des ante´ce´dents gyne´coobste´tricaux [3]. Deux types d’endome´triose ombilicale sont a` distinguer : la primitive qui est exceptionnelle, survient chez des femmes sans ante´ce´dents de chirurgie abdominale, et la secondaire, peu fre´quente, apparaıˆt sur une cicatrice suite a` une
intervention gyne´co-obste´tricale ou sur le site de passage du trocart de cœlioscopie [4]. Le me´canisme de formation du nodule endome´trial est duˆ a` l’implantation ectopique des cellules de l’endome`tre fonctionnel dans la peau qui cre´es une inflammation locale dans le tissu ombilical et s’organisent en un nodule rempli du sang
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Figure 3. Endome´triose primitive : a : coupe e´chographique sagittale montre une masse ombilicale solide e´cho et hypoe´choge`ne de 3 2 cm avec des e´chos internes disperse´s ; b : coupe sagittal de le la masse avec Doppler couleur re´ve`le vascularisation externe et interne de la le´sion.
Figure 4. Endome´triose primitive. Microscopie : multiples foyers constitue´s d’un stroma cytoge`ne entourant des structures glandulaires simples tapisse´es d’un e´pithe´lium cylindrocellulaire ressemblant a` l’endome`tre.
re´cent et vieilli accumule´ au moment des re`gles. Par la suite, une re´action tissulaire induite par une fibrose re´actionnelle, une prolife´ration vasculaire, des adhe´rences et des cellules de l’immunite´ s’organise autour de ce nodule [5]. La physiopathoge´nie du de´veloppement de l’endome´triose est encore un de´fi pour la recherche fondamentale et e´pide´miologique. Elle est controverse´e en raison de ses causes multifactorielles et de ses nombreuses localisations dans tout le corps [6]. La premie`re description d’endome´triose a e´te´ faite par Dr Daniel Schroen en 1690 [7]. Elle se de´finit comme l’implantation de tissu endome´trial fonctionnel en situation ectopique, en dehors de la cavite´ ute´rine et touche 15 % des femmes en aˆge de procre´er [8]. Une e´tude e´pide´miologique ame´ricaine [5] a montre´ que l’endome´triose touche 4,1 % des patientes ope´re´es pour ligature de trompes, 20 % des patientes ayant une cœlioscopie pour infertilite´, et 24 % des patientes explore´es pour douleurs pelviennes. De rares cas ont e´te´ de´crits chez des femmes me´nopause´es et des hommes apre`s une hormonothe´rapie pour une tumeur prostatique [9].
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On distingue l’endome´triose interne ou ade´nomyose ; c’est l’implantation des cellules de l’endome`tre dans le myome`tre et l’endome´triose externe, qui est la localisation de tissu endome´triosique en dehors de la cavite´ ute´rine et du myome`tre [10]. Les localisations externes se trouvent habituellement dans les ovaires, le pe´ritoine, la cloison ute´rove´sicale, ute´ro-vaginale ou rectale, le tube digestif, l’appareil urinaire, la ple`vre, les poumons, l’appareil he´pato-pancre´atobiliaire, le cerveau, et exceptionnellement dans le cerveau, la muqueuse nasale et l’ombilic [11]. Parmi les nombreuses the´ories avance´es qui tentent d’expliquer le de´veloppement ectopique de tissu endome´trial en dehors de la cavite´ ute´rine, trois ont pu avoir une valeur significative par les e´tudes e´pide´miologiques re´centes et ce depuis la publication initiale de Sampson. La premie`re the´orie est celle de la transplantation ; c’est l’implantation des cellules endome´triales ectopiques dans la cavite´ pe´ritone´ale apre`s un reflux du sang menstruel par les trompes. Cette the´orie a e´te´ de´crite en 1892 et propose´e
Endome´triose ombilicale primitive et secondaire
pour la premie`re fois en 1927 par Sampson [12]. Au moment des re`gles, selon un flux re´trograde, des fragments d’endome`tre migrent dans la cavite´ pe´ritone´ale via les trompes et se fixent dans le pe´ritoine. Le de´veloppement d’une re´action d’agression et d’une vascularisation locale forme un tissu ectopique provoquant une re´action inflammatoire que le pe´ritoine est incapable d’e´liminer. La deuxie`me the´orie, la plus ancienne, est celle de la me´taplasie cœlomique. Elle a e´te´ propose´e par Waldeyer en 1870 et de´veloppe´e par Meyer en 1919 [13]. Selon cette the´orie, des cellules dans l’e´pithe´lium germinal ovarien et dans la se´reuse des feuillets pe´ritone´aux subissent une me´taplasie en tissu endome´triosique sous l’effet d’irritation re´pe´te´e par des facteurs infectieux, inflammatoires ou hormonaux. En fait, le stimulus exact qui de´clenche cette me´taplasie endome´triale est encore inconnu. Cette the´orie permettrait d’expliquer le de´veloppement de l’endome´triose chez les femmes sans ute´rus dans le cas de syndrome de Turner ou les rares cas d’endome´triose chez les hommes sous traitement par les estroge`nes [14]. Selon la troisie`me the´orie appele´e me´tastatique, la disse´mination des cellules endome´triales, leur implantation et le de´veloppement ectopique du tissu endome´trial extra-ute´rin dans tout le corps se fait par voie lymphatique, ou he´matique ou les deux [3]. D’autres facteurs sont aussi implique´s tels que des de´ficiences immunitaires, des pre´dispositions ge´ne´tiques ou he´re´ditaires. J.L. Simpson puis L.R. Malinak ont montre´ que le risque d’apparition d’endome´triose est plus important lorsqu’il existe des ante´ce´dents familiaux [15]. L’apparition de l’endome´triose ombilicale primitive est explique´e par les the´ories me´taplasiques et me´tastatiques en raison de l’absence de reflux re´trograde menstruel ou d’intervention chirurgicale ante´rieure. Les cellules endome´triales peuvent diffuser par voies lymphatiques et/ou he´matiques ou par me´taplasie ou la combinaison des deux [16]. Les travaux de Hobbs et Bortnck en 1940 et de Scott et al. en 1958 ont de´montre´ l’existence d’une implantation potentielle des cellules endome´triales viables par voie vasculaire et la pre´sence de tissu de l’endome`tre dans le syste`me lymphatique pe´ri-ombilical [16]. Dans le cas de l’endome´triose ombilicale secondaire, l’implantation des cellules endome´triales se fait par me´tastatisation via les voies lymphatiques ou vasculaires ou par dislocation du tissu de l’endome`tre durant une intervention chirurgicale gyne´cologique ou obste´tricale ou lors d’une laparoscopie [17]. Le diagnostic clinique de l’endome´triose ombilicale est difficile en raison des aspects macroscopiques variables du nodule ombilical et des symptoˆmes cliniques souvent d’emprunt. Ses manifestations cliniques, chez une patiente avec ou sans intervention chirurgicale sur l’abdomen, consistent a` l’apparition, dans la fossette ombilicale, d’un nodule douloureux, dure a` la palpation, de taille variable, de coloration bleute´e avec un e´coulement brunaˆtre au moment des re`gles associe´ a` des
douleurs pelviennes. Dans notre se´rie, l’e´coulement ombilical a e´te´ retrouve´ chez deux patientes et une clinique atypique e´voquant une hernie ombilicale complique´e. Les diagnostics diffe´rentiels les plus courants avec une endome´triose ombilicale comprennent une hernie ombilicale, une tumeur maligne primitive de type me´lanome ou une me´tastase, un lipome, un granulome inflammatoire ou infectieux, un kyste complique´, un kyste conge´nital de l’ouraque et une endome´triose [18]. La hernie ombilicale est un vrai dilemme lors d’une symptomatologie abdominale aigue ¨, comme le cas d’une de nos patientes. L’e´chographie de la paroi abdominale avec une sonde de haute fre´quence est l’examen initial, facilement accessible qui oriente vers le diagnostic d’une endome´triose ombilicale, mais elle n’est pas pathognomonique [19]. Elle confirme la pre´sence d’un nodule ombilical, pre´cise sa taille, ses contours, ses limites avec les structures adjacentes superficielles et profondes, son contenu homo ou he´te´roge`ne, sa nature solide ou kystique. L’e´cho-Doppler couleur montre une vascularisation arte´rielle a` l’exte´rieur de la masse et/ou centrale, traduisant une angiogene`se du nodule endome´trial [20] comme le cas de nos observations. L’IRM par sa spe´cificite´ et sa sensibilite´, est l’examen de choix pour le diagnostic des endome´trioses endo-pelviennes, extrapelviennes et parie´tales. Les anomalies du signal comprennent des foyers he´te´roge`nes d’hyper signal en T1 et/ou en T2 avec saturation de la graisse dans le nodule endome´trioı¨de correspondant au sang frai et vieilli accumule´ pendant les re`gles. La fibrose tissulaire et la zone d’inflammation autour du nodule donne un signal proche a` celui du muscle en T1 et en T2 spin e´cho avec ou sans rehaussement par le gadolinium. Yu et al. ont de´crit que l’IRM peut distinguer une endome´triose ombilicale d’une masse tumorale primaire ou secondaire d’autre pathologie [21]. La biopsie percutane´e du nodule e´voque le diagnostic en montrant un e´pithe´lium glandulaire cylindrique entoure´ par un stroma. Une e´tude faite par Catalina-Fernandez et al. a montre´ que sur des frottis cytologiques d’endome´triose cutane´e il y a une forte cellularite´ contenant des macrophages charge´s d’he´moside´rine et de cellules e´pithe´liales sur des saignements anciens [22]. Elle reste contreindique´e par certains auteurs a` cause du risque accru de disse´mination en cas de suspicion d’endome´triose [23]. Enfin, le diagnostic formel de l’endome´triose ombilicale est obtenu seulement a` l’aide de l’examen histologique. La pre´sence des glandes endome´triales (les cellules e´pithe´liales) et d’un chorion cytoge`ne dans le tissu endome´trial ectopique est ne´cessaire pour e´tablir le diagnostic histologique. Il s’agit de petits foyers d’inflammation de tissu endome´trial et des macrophages charge´s d’he´moside´rine secondaire a` des saignements aigus et chroniques [24]. Son aspect histologique typique permet d’exclure une tumeur maligne primaire, une me´tastase ombilicale ou une le´sion be´nigne. L’immuno-histochimie n’est pas indispensable.
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Le traitement de choix des endome´trioses ombilicales est l’excision chirurgicale large en raison de sa ressemblance avec des tumeurs malignes et permet d’e´viter une re´cidive. Les transformations malignes en carcinome des nodules endome´triosiques sont rarissimes [25]. Le traitement me´dical hormonal de l’endome´triose par les progestatifs ou les de´rive´s synthe´tiques de la 17 alpha e´thynil testoste´rone ou les analogues de la Gn-RH sont sujet a` controverse. Ils diminuent partiellement les symptoˆmes et entraıˆnent des effets secondaires inde´sirables tels que une ame´norrhe´e, une prise de poids, un hirsutisme [2].
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[7] [8] [9] [10]
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Conclusion L’endome´triose ombilicale primitive ou secondaire est une affection rare dont l’explication physiopathoge´nique est encore controverse´e. Ni la clinique ni l’imagerie a` l’aide de l’e´chographie ou l’IRM ne sont spe´cifiques de cette pathologie. Son diagnostic doit eˆtre e´voque´ devant l’apparition dans la fossette ombilicale d’un nodule douloureux, solide ou kystique, bien limite´ et un e´coulement brunaˆtre chez une femme avec ou sans ante´ce´dents de chirurgie sur l’abdomen. L’exe´re`se chirurgicale large est le traitement de choix en raison de sa ressemblance a` une tumeur primitive ou a` une me´tastase et permet d’e´viter les rares re´cidives. Le diagnostic formel n’est obtenu qu’a` l’aide de l’examen histologique.
De´claration d’inte´reˆts L’auteur de´clare ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
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