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Kyste épithélial de la région pinéale : intérêt de la fenestration endoscopique
Neurochirurgie 53 (2007) 95–99
Cas clinique
Kyste épithélial de la région pinéale : intérêt de la fenestration endoscopique Pineal cyst: usefulness of endoscopic treatment S. Levequea, S. Derreya, O. Martinaudb, P. Fregera, F. Prousta,* a
Service de neurochirurgie, CHU de Rouen, boulevard Gambetta, 76031 Rouen cedex, France b Service de neurologie, CHU, 76031 Rouen, France Reçu le 25 novembre 2005 ; accepté le 1er mars 2007
Abstract Glial cysts of the pineal gland are usually benign and asymptomatic. They develop from the pineal parenchyma and contain liquid. The diagnosis is made by magnetic resonance imaging. In contrast large cysts can be symptomatic due to compression of the aqueduct of Sylvius, compression of the midbrain tectum or mass effect in the posterior fossa. We report the case of a symptomatic cyst treated by an endoscopic procedure. © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. Résumé Les kystes épithéliaux de la région pinéale sont des formations histologiquement bénignes à contenu liquidien, le plus souvent asymptomatiques, développés aux dépens du parenchyme pinéal. L’imagerie en résonance magnétique nucléaire établit le diagnostic. Néanmoins, certains kystes de grande taille sont responsables d’une décompensation clinique par compression de la lame quadrigéminale induisant une sténose extrinsèque de l’aqueduc de Sylvius ou par syndrome de masse dans la fosse postérieure. Nous rapportons le cas d’une patiente dont la décompensation clinique en deux phases, par compression de la lame quadrigéminale puis par hypertension de la fosse postérieure, a été traitée chaque fois selon une procédure endoscopique. © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. Keywords: Cyst; Pineal zone; Endoscopy; Fenestration
Les kystes épithéliaux de la région pinéale — ou kyste glial bénin — sont des formations bénignes à contenu liquidien développées aux dépens du parenchyme pinéal (Fain et al., 1994 ; Wisoff et Epstein, 1992). Le plus souvent asymptomatiques, ces kystes sont diagnostiqués à l’imagerie en résonance magnétique nucléaire (IRM) plus fréquemment chez la femme durant la troisième décennie. L’unique série prospective longitudinale (Mamourian et Towfighi, 1986), analysant des IRM chez 672 patients, estimait à 4,3 % l’incidence de ces kystes épithéliaux de la région pinéale. Classiquement leur histoire naturelle est favorable (Barboriak et al., 2001), mais certains kystes de grande taille (> 0,5 cm) peuvent devenir symptoma-
* Auteur
correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (F. Proust).
tiques par compression sur l’aqueduc de Sylvius ou sur la plaque tectale. Leur traitement peut être une dérivation ventriculaire ou une marsupialisation du kyste selon une procédure microchirurgicale (Fain et al., 1994 ; Wisoff et Epstein, 1992), voire endoscopique (Michielsen et al., 2002 ; Turtz et al., 1995). Nous rapportons un cas de kyste épithélial de la région pinéale décompensé à deux reprises selon des mécanismes distincts. Dans les deux épisodes le traitement était réalisé par une procédure endoscopique. 1. Observation Cette femme de 49 ans, technicienne dans l’industrie agroalimentaire, consultait en décembre 1999 pour l’apparition progressive sur un mois d’un trouble de la vision. Par l’inter-
0028-3770/$ - see front matter © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.neuchi.2007.03.013
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rogatoire, nous apprenions que ce trouble était constitué d’un flou visuel associé à une instabilité à la marche et une incontinence sphinctérienne. À l’admission, l’entourage nous signalait un trouble du comportement récent. L’examen clinique révélait un syndrome cérébelleux statique. L’imagerie en résonance magnétique nucléaire (IRM) cranioencéphalique révélait une dilatation triventriculaire par sténose de l’aqueduc de Sylvius secondaire à un kyste épithélial de la région pinéale (Fig. 1). Une ventriculocisternostomie du plancher du troisième ventricule par voie endoscopique permettait une résolution des symptômes sur quelques semaines. Les explorations neuropsychologiques comparatives à un et six mois postopératoires (épreuve de Buschke, épreuves de la BREF, fluence verbale, copie de la figure de Rey, test de Wisconsin) confirmaient la résolution des difficultés cognitives et lui autorisaient une reprise d’activité professionnelle à plein-temps. Les IRM postopératoires à un et quatre ans confirmaient le caractère fonctionnel de la fenestration du plancher du troisième ventricule ainsi que la stabilité volumétrique du kyste de la région pinéale. En octobre 2004, la patiente est hospitalisée au décours d’une crise hypertonique généralisée. À l’admission, la plainte majeure était des cervicalgies. À l’examen clinique, nous trouvions une raideur de nuque sans fièvre, une instabilité majeure à l’orthostatisme la confinant au lit. L’IRM cranioencéphalique montrait la majoration volumétrique du kyste sans hydrocéphalie sus-jacente et un engagement des amygdales cérébelleuses (Fig. 2). Face à l’effet de masse du kyste, une marsupialisation selon une procédure endoscopique était retenue. Par un point d’entrée frontal plus antérieur que celui utilisé pour la ventriculocisternostomie (dont l’orifice était toujours perméable), l’endoscope était introduit dans la corne frontale droite, puis, après avoir franchi le foramen interventriculaire, fixé en regard du pôle antérieur du kyste. La position de l’accolement interthalamique n’a pas gêné l’acte et il n’y a pas eu de saignement
Fig. 2. IRM, incidence sagittale T1. Volumineux kyste de la région pinéale, responsable d’une déformation des pédoncules cérébraux ; les amygdales cérébelleuses affleurent le foramen magnum. Fig. 2. MRI, sagittal view weighted T1. Large pineal cyst responsible for a mass effect on the cerebral peduncles; cerebellar amygdales are in contact with foramen magnum.
peropératoire. La fenestration du kyste était réalisée de façon mécanique à l’aide d’une micropince, l’orifice était ensuite élargi jusqu’à une dimension de 5 mm à l’aide d’un ballonnet. L’aspect macroscopique du liquide intrakystique était clair. En peropératoire, une diminution du volume du kyste était observée et une circulation systolodiastolique du LCR entre le troisième ventricule et le kyste apparaissait. Immédiatement soulagée de ses nuqualgies, et à trois mois postopératoires, la patiente asymptomatique avait repris son activité professionnelle. L’IRM postopératoire à quatre mois montrait une régression du volume du kyste (Fig. 3), stable à deux ans. 2. Discussion
Fig. 1. IRM, incidence sagittale T1. Kyste de la région pinéale responsable d’une hydrocéphalie triventriculaire. Fig. 1. MRI, sagittal view weighted T1. Pineal cyst responsible for a triventricular hydrocephalus.
Notre observation est celle d’un kyste épithélial de la région pinéale dont la décompensation a été de deux types : par obstruction de l’aqueduc de Sylvius, puis par hypertension infratentorielle. La résolution des symptômes et des conséquences neuropsychologiques a été observée après traitement endoscopique. Le kyste glial bénin de la région pinéale est fréquent (Vajtai et al., 1995). Sur le plan épidémiologique, une nette prédominance féminine (ratio F/H : 1,7) avec un pic d’incidence entre 21 et 30 ans était rapportée par Sawamura et al. (1995), après analyse rétrospective de 8623 IRM de 6023 patients présentant des kystes de taille supérieure à 5 mm. Le kyste glial bénin est diagnostiqué sur l’imagerie comme une lésion arrondie ou ovoïde de la région pinéale limitée par une paroi mince et à contenu liquidien (Di Costanzo et al., 1993 ; Fain et al., 1994 ; Vallee et al., 1997 ; Wisoff et Epstein, 1992). Macroscopiquement, la taille du kyste varie de 0,6 à
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Fig. 3. IRM, incidence sagittale T1. Régression du volume du kyste, disparition de tout effet de masse dans la fosse postérieure et une réascension des amygdales cérébelleuses. Fig. 3. MRI, sagittal view weighted T1. Clear decrease in cyst volume, absence of mass effect in the posterior fossa and increased cerebellar amygdale volume.
4,5 cm. Sa paroi hypervascularisée a une épaisseur de 0,5 à 2 mm et son contenu liquidien est de couleur variable. Microscopiquement, la paroi du kyste est composée du dehors en dedans : d’une couche externe fibreuse de collagène, d’une couche intermédiaire de cellules parenchymateuses pinéales avec calcifications et d’une couche interne de tissu glial peu cellulaire. En outre, peuvent être observés des stigmates d’hémorragie intrakystique, des astrocytes atypiques ainsi que des éléments du parenchyme pinéal disposés de manière anarchique (Fain et al., 1994 ; Vallee et al., 1997 ; Wisoff et Epstein, 1992). En ce qui concerne la pathogénie du kyste glial bénin de la région pinéale, plusieurs hypothèses sont proposées : ● un mécanisme de séquestration du cavum pinéal du troisième ventricule vers le troisième–quatrième mois de vie fœtale, le revêtement épendymaire ayant régressé durant la croissance kystique ; ● un mécanisme de nécrose de la plaque gliale intrapinéale déterminant une cavitation sans revêtement épendymaire ; ● des facteurs hormonaux, rendant compte de la prédominance féminine et de leur développement per-partum (Klein et Rubinstein, 1989) ; ● chez le sujet âgé, l’involution pinéale physiologique rendrait compte de la formation de ces kystes. Sur le plan clinique, les majorations de volume kystique sont classiquement secondaires à des saignements provenant de la paroi hypervascularisée (Vallee et al., 1997). À partir de la littérature, 157 cas ont été rapportés entre 1943 et 2004, détaillés dans le Tableau 1. Au-delà de 0,5 cm, ces kystes ris-
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quent de devenir symptomatiques selon trois mécanismes dont le plus fréquent est la sténose de l’aqueduc de Sylvius, entraînant une hydrocéphalie triventriculaire (56 % des cas rapportés), viennent ensuite la compression de la lame quadrigéminale responsable de troubles de l’oculomotricité (12 %), puis le syndrome de masse de la fosse postérieure responsable d’un engagement amygdalien. Dans notre observation, deux types de décompensation sont survenus : la sténose de l’aqueduc et l’engagement des amygdales cérébelleuses. L’IRM cranioencéphalique est l’examen de référence pour le diagnostic de kyste épithélial de la région pinéale (Vallee et al., 1997) et l’appréciation du mécanisme syndromique en cause. Son aspect caractéristique en IRM est le suivant (Fain et al., 1994 ; Tamaki et al., 1989 ; Wisoff et Epstein, 1992) : sur les images pondérées en T1, l’intensité du signal est, selon son contenu protéique, identique ou légèrement supérieure à celle du liquide céphalorachidien (LCR) ; la lésion est bordée d’un anneau très fin, iso-intense au parenchyme pinéal prenant ou non le contraste ; sur les images pondérées en T2 le contenu intrakystique est en hypersignal par rapport au LCR. Un niveau liquide intrakystique, évocateur d’un saignement intrakystique, permet d’affirmer la nature à la fois hémorragique et kystique de la lésion. L’absence de trabéculation intrakystique permet de différencier le kyste glial bénin du pinéalocytome (Lee et al., 1987). Cependant, il n’existe aucun critère pathognomonique du kyste épithélial en IRM, Fleege et al. (1994) en utilisant les caractères IRM classiques concluaient à ce diagnostic chez seulement 20 % des patients porteurs de kyste. En outre, Hayashida et al. (2004) rapportaient le cas d’un enfant de quatre ans porteur d’un germinome dont l’aspect IRM était identique à celle d’un kyste glial bénin. Ces auteurs soulignaient l’aide diagnostique des séquences CISS. Bien entendu, face à un kyste asymptomatique, l’attitude de surveillance clinique et iconographique reste la plus logique. En effet, l’histoire naturelle des kystes épithéliaux est bénigne dans l’immense majorité des situations. Baboriak et al. (2001), en suivant prospectivement par IRM 32 patients (suivi de six mois à neuf ans) avec kyste de découverte fortuite, ne rapportaient aucune variation significative de taille. En outre, trois séries rétrospectives décrivaient la stabilité volumétrique de ces kystes épithéliaux de la région pinéale : 12 suivis pendant un an (Golzarian et al., 1993), 29 suivis de trois mois à quatre ans (Sawamura et al., 1995) et 11 suivis de deux à cinq ans (Perez Lopez-Fraile et al., 1997). Cependant, il est rapporté un cas de mort subite par hémorragie à partir de la paroi d’un kyste épithélial de la région pinéale (Richardson et Hirsch, 1986). Dans l’immense majorité des cas, la symptomatologie s’installe progressivement comme nous l’avons observé chez notre patiente. En ce qui concerne les kystes de la région pinéale de grande taille, plusieurs types de prises en charge sont possibles (Tableau 1), selon le mode de décompensation clinique. L’hydrocéphalie non communicante, qui est la forme de décompensation la plus fréquente (56 %), est une excellente indication à une ventriculocisternostomie, le plus souvent réalisée actuellement selon une procédure endoscopique, exceptionnellement par approche stéréotaxique (Yamini et al., 2004).
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Tableau 1 Revue de la littérature à propos du traitement du kyste épithélial de la région pinéale Table 1 Literature about the treatment of epithelial cyst of the pineal gland Auteur, année
Nombre Sténose aqueduc NA 6 6 1 15 1 2 1 17 4 2 2 4 7 5 1 4
Clinique Compression lame tectale NA
Tirakotai et al., 2004 9 Yamini et al., 2004 6 Michielsen et al., 2002 7 1 Perez et al., 1997 1 Mena et al., 1997 15 Vallée et al., 1997 1 Hellwig et al., 1995 2 Turtz et al., 1995 1 Fain et al., 1994 24 7 Behrens et Ostertag, 1993 5 1 Musolino et al., 1993 2 Stern et Ross, 1993 2 Wisoff et Epstein, 1992 5 1 Oeckler et Feiden 1991 7 Fetell et al., 1991 53 3 Maurer et al., 1990 1 Klein et Rubinstein, 1989 7 3 Osborn et al., 1989 1 1 Welton et al., 1988 1 1 Vaquero et al., 1988 2 2 Lee et al., 1987 (16) 1 Chick et al., 1985 1 1 Higashi et al., 1979 1 1 Apuzzo et al., 1976 1 1 Ringert et al., 1954 1 Sevitt et Schorstein, 1947 1 1 Carr 1943 (Carr, 2007) 3 3 Total 157 87 (56 %) 18 (12 %) NA : non fait (not available). a Biopsie stéréotaxique sous endoscopie (endoscopic stereotactic biopsy).
En revanche, dans les formes de décompensation par effet de masse, que ce soit sur la plaque tectale ou dans la fosse postérieure, le traitement du kyste s’impose. Plusieurs procédés sont possibles. L’approche microchirurgicale (Fain et al., 1994), dont on retrouve 44 cas dans la littérature, permet la résection totale du kyste, la certitude du diagnostic et la prévention des récidives. La voie d’abord la plus utilisée est soustentorielle supracérébelleuse (Fain et al., 1994 ; Koziarski et al., 2003 ; Tartara et al., 2000 ; Wisoff et Epstein, 1992) dont l’avantage essentiel serait une bonne exposition du drainage veineux de la région pinéale. Sur 23 patients avec résection totale par Fain et al. (1994), un seul patient présentait un déficit neurologique transitoire postopératoire. Wisoff et Epstein (1992), en analysant cinq patients opérés selon la même approche, soulignaient la difficulté de l’exérèse totale en raison d’adhérences à la lame tectale. Bien que cela n’ait pas été décrit dans la littérature pour les kystes épithéliaux de la région pinéale, l’approche chirurgicale peut être une voie interhémisphérique transtentorielle, telle qu’elle est proposée pour les processus expansifs de la région pinéale et du culmen cérébelleux. Finalement, le traitement microchirurgical du kyste autorise une large marsupialisation ou une exérèse totale qui expose à un risque de morbidité postopératoire en raison des adhérences de voisinage, en particulier au réseau veineux et à la plaque quadrigéminale.
Microchirurgie
Traitements Biopsie stéréo
1
1a
1
23
5 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 44 (28 %)
Endoscopie 9 6 3 1 1
1 1a 1a 1 5 2 2
14 (9 %)
20 (13 %)
Si une fenestration du kyste doit être réalisée, plusieurs techniques sont possibles. L’évacuation du contenu du kyste par ponction stéréotaxique a été proposée (Musolino et al., 1993 ; Vallee et al., 1997). La principale critique est le risque de récidive, tel que l’ont rapporté Stern et Ross (1993), après 71 mois, et Mena et al. (1997). En outre, cette ponction stéréotaxique de la région pinéale — même réalisé selon une procédure de Talairach — n’est pas dénuée de morbidité postopératoire. Le risque de récidive est probablement lié à l’étroitesse de la fenestration pariétale. L’idéal serait une marsupialisation du kyste sous contrôle de la vue, ce que permet l’approche endoscopique (Tirakotai et al., 2004) sans imposer au patient la lourdeur de l’approche microchirurgicale de cette région (Michielsen et al., 2002). Cette approche nécessite un trou de trépan, plus antérieur que celui réalisé pour la fenestration du plancher du V3, afin d’exposer par un trajet plus oblique le pôle antérieur du kyste faisant hernie dans la région postérieure du V3. L’adhérence interthalamique, présente dans 70 % des cas, peut représenter un obstacle au geste en particulier responsable de saignement intraventriculaire. La marsupialisation se fait de manière mécanique à l’aide de microciseaux, suivi d’une dilatation de l’orifice par un ballonnet. Cette procédure permet de réaliser des ouvertures de plus de 5 mm de diamètre. Après ce geste, une nette réduction de volume des kystes est obtenue comme nous le décrivons dans notre observation.
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Turtz et al. (1995) soulignaient le risque de repérage difficile en intraventriculaire et proposaient l’aide d’un repérage peropératoire par stéréotaxie ou neuronavigation. Cette proposition est adaptée dans les cas de kyste de petite taille, mais les volumineux sont suffisamment procidents et aisément repérables par voie endoscopique. 3. Conclusion Les kystes épithéliaux de la région pinéale, exceptionnellement symptomatiques, doivent être traités en cas de décompensation clinique. Moins invasive que la technique microchirurgicale, la fenestration par voie endoscopique du plancher du V3 ou du kyste permet la résolution des symptômes cliniques. Même dans les rares formes d’hypertension de la fosse postérieure, la réduction volumétrique du kyste est possible selon cette approche. Références Apuzzo, M.L., Davey, L.M., Manuelidis, E.E., 1976. Pineal apoplexy associated with anticoagulant therapy. Case report. Journal of neurosurgery 45, 223–226. Barboriak, D.P., Lee, L., Provenzale, J.M., 2001. Serial MR imaging of pineal cysts: implications for natural history and follow-up. American Journal of Roentgenology 176, 737–743. Behrens, P., Ostertag, C.B., 1993. Stereotactic procedure in pineal cysts. Fortschritte der Neurologie-Psychiatrie 61, 284–289. Carr, J.L., 2007. cystic hydrops of the pineal gland. Journal of Nervous and Mental Disease 99, 552–572 (Ref Type: Generic). Chick, C.L., Tallala, A., Brown, G.M., 1985. Effect of pinealectomy on serum melatonin luteinizing hormon and prolactin. Journal of Clinical Endocrinology 23, 367–372 (Ref Type: Generic). Di Costanzo, A., Tedeschi, G., Di, S.F., Golia, F., Morrone, R., Bonavita, V., 1993. Pineal cysts: an incidental MRI finding? Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 56, 207–208. Fain, J.S., Tomlinson, F.H., Scheithauer, B.W., Parisi, J.E., Fletcher, G.P., Kelly, P.J., Miller, G.M., 1994. Symptomatic glial cysts of the pineal gland. Journal of neurosurgery 80, 454–460. Fetell, M.R., Bruce, J.N., Burke, A.M., Cross, D.T., Torres, R.A., Powers, J. M., Stein, B.M., 1991. Non-neoplastic pineal cysts. Neurology 41, 1034– 1040. Fleege, M.A., Miller, G.M., Fletcher, G.P., Fain, J.S., Scheithauer, B.W., 1994. Benign glial cysts of the pineal gland: unusual imaging characteristics with histologic correlation. American Journal of Neuroradiology 15, 161–166. Golzarian, J., Baleriaux, D., Bank, W.O., Matos, C., Flament-Durand, J., 1993. Pineal cyst: normal or pathological? Neuroradiology 35, 251–253. Hayashida, Y., Hirai, T., Korogi, Y., Kochi, M., Maruyama, N., Yamura, M., Yamashita, Y., 2004. Pineal cystic germinoma with syncytiotrophoblastic giant cells mimicking MR imaging findings of a pineal cyst. American Journal of Neuroradiology 25, 1538–1540. Hellwig, D., Bauer, B.L., List-Hellwig, E., 1995. Stereotactic endoscopic interventions in cystic brain lesions. Acta Neurochirurgica. Supplement 64, 59–63. Higashi, K., Katayama, S., Orita, T., 1979. Pineal apoplexy. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 42, 1050–1053. Klein, P., Rubinstein, L.J., 1989. Benign symptomatic glial cysts of the pineal gland: a report of seven cases and review of the literature. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 52, 991–995. Koziarski, A., Skrobowska, E., Zielinski, G., Warczynska, A., Podgorski, J.K., 2003. Own experience in surgical treatment of the pineal region and mid-
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Kyste épithélial de la région pinéale : intérêt de la fenestration endoscopique Pineal cyst: usefulness of endoscopic treatment S. Levequea, S. Derreya, O. Martinaudb, P. Fregera, F. Prousta,* a
Service de neurochirurgie, CHU de Rouen, boulevard Gambetta, 76031 Rouen cedex, France b Service de neurologie, CHU, 76031 Rouen, France Reçu le 25 novembre 2005 ; accepté le 1er mars 2007
Abstract Glial cysts of the pineal gland are usually benign and asymptomatic. They develop from the pineal parenchyma and contain liquid. The diagnosis is made by magnetic resonance imaging. In contrast large cysts can be symptomatic due to compression of the aqueduct of Sylvius, compression of the midbrain tectum or mass effect in the posterior fossa. We report the case of a symptomatic cyst treated by an endoscopic procedure. © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. Résumé Les kystes épithéliaux de la région pinéale sont des formations histologiquement bénignes à contenu liquidien, le plus souvent asymptomatiques, développés aux dépens du parenchyme pinéal. L’imagerie en résonance magnétique nucléaire établit le diagnostic. Néanmoins, certains kystes de grande taille sont responsables d’une décompensation clinique par compression de la lame quadrigéminale induisant une sténose extrinsèque de l’aqueduc de Sylvius ou par syndrome de masse dans la fosse postérieure. Nous rapportons le cas d’une patiente dont la décompensation clinique en deux phases, par compression de la lame quadrigéminale puis par hypertension de la fosse postérieure, a été traitée chaque fois selon une procédure endoscopique. © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. Keywords: Cyst; Pineal zone; Endoscopy; Fenestration
Les kystes épithéliaux de la région pinéale — ou kyste glial bénin — sont des formations bénignes à contenu liquidien développées aux dépens du parenchyme pinéal (Fain et al., 1994 ; Wisoff et Epstein, 1992). Le plus souvent asymptomatiques, ces kystes sont diagnostiqués à l’imagerie en résonance magnétique nucléaire (IRM) plus fréquemment chez la femme durant la troisième décennie. L’unique série prospective longitudinale (Mamourian et Towfighi, 1986), analysant des IRM chez 672 patients, estimait à 4,3 % l’incidence de ces kystes épithéliaux de la région pinéale. Classiquement leur histoire naturelle est favorable (Barboriak et al., 2001), mais certains kystes de grande taille (> 0,5 cm) peuvent devenir symptoma-
* Auteur
correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (F. Proust).
tiques par compression sur l’aqueduc de Sylvius ou sur la plaque tectale. Leur traitement peut être une dérivation ventriculaire ou une marsupialisation du kyste selon une procédure microchirurgicale (Fain et al., 1994 ; Wisoff et Epstein, 1992), voire endoscopique (Michielsen et al., 2002 ; Turtz et al., 1995). Nous rapportons un cas de kyste épithélial de la région pinéale décompensé à deux reprises selon des mécanismes distincts. Dans les deux épisodes le traitement était réalisé par une procédure endoscopique. 1. Observation Cette femme de 49 ans, technicienne dans l’industrie agroalimentaire, consultait en décembre 1999 pour l’apparition progressive sur un mois d’un trouble de la vision. Par l’inter-
0028-3770/$ - see front matter © 2007 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.neuchi.2007.03.013
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rogatoire, nous apprenions que ce trouble était constitué d’un flou visuel associé à une instabilité à la marche et une incontinence sphinctérienne. À l’admission, l’entourage nous signalait un trouble du comportement récent. L’examen clinique révélait un syndrome cérébelleux statique. L’imagerie en résonance magnétique nucléaire (IRM) cranioencéphalique révélait une dilatation triventriculaire par sténose de l’aqueduc de Sylvius secondaire à un kyste épithélial de la région pinéale (Fig. 1). Une ventriculocisternostomie du plancher du troisième ventricule par voie endoscopique permettait une résolution des symptômes sur quelques semaines. Les explorations neuropsychologiques comparatives à un et six mois postopératoires (épreuve de Buschke, épreuves de la BREF, fluence verbale, copie de la figure de Rey, test de Wisconsin) confirmaient la résolution des difficultés cognitives et lui autorisaient une reprise d’activité professionnelle à plein-temps. Les IRM postopératoires à un et quatre ans confirmaient le caractère fonctionnel de la fenestration du plancher du troisième ventricule ainsi que la stabilité volumétrique du kyste de la région pinéale. En octobre 2004, la patiente est hospitalisée au décours d’une crise hypertonique généralisée. À l’admission, la plainte majeure était des cervicalgies. À l’examen clinique, nous trouvions une raideur de nuque sans fièvre, une instabilité majeure à l’orthostatisme la confinant au lit. L’IRM cranioencéphalique montrait la majoration volumétrique du kyste sans hydrocéphalie sus-jacente et un engagement des amygdales cérébelleuses (Fig. 2). Face à l’effet de masse du kyste, une marsupialisation selon une procédure endoscopique était retenue. Par un point d’entrée frontal plus antérieur que celui utilisé pour la ventriculocisternostomie (dont l’orifice était toujours perméable), l’endoscope était introduit dans la corne frontale droite, puis, après avoir franchi le foramen interventriculaire, fixé en regard du pôle antérieur du kyste. La position de l’accolement interthalamique n’a pas gêné l’acte et il n’y a pas eu de saignement
Fig. 2. IRM, incidence sagittale T1. Volumineux kyste de la région pinéale, responsable d’une déformation des pédoncules cérébraux ; les amygdales cérébelleuses affleurent le foramen magnum. Fig. 2. MRI, sagittal view weighted T1. Large pineal cyst responsible for a mass effect on the cerebral peduncles; cerebellar amygdales are in contact with foramen magnum.
peropératoire. La fenestration du kyste était réalisée de façon mécanique à l’aide d’une micropince, l’orifice était ensuite élargi jusqu’à une dimension de 5 mm à l’aide d’un ballonnet. L’aspect macroscopique du liquide intrakystique était clair. En peropératoire, une diminution du volume du kyste était observée et une circulation systolodiastolique du LCR entre le troisième ventricule et le kyste apparaissait. Immédiatement soulagée de ses nuqualgies, et à trois mois postopératoires, la patiente asymptomatique avait repris son activité professionnelle. L’IRM postopératoire à quatre mois montrait une régression du volume du kyste (Fig. 3), stable à deux ans. 2. Discussion
Fig. 1. IRM, incidence sagittale T1. Kyste de la région pinéale responsable d’une hydrocéphalie triventriculaire. Fig. 1. MRI, sagittal view weighted T1. Pineal cyst responsible for a triventricular hydrocephalus.
Notre observation est celle d’un kyste épithélial de la région pinéale dont la décompensation a été de deux types : par obstruction de l’aqueduc de Sylvius, puis par hypertension infratentorielle. La résolution des symptômes et des conséquences neuropsychologiques a été observée après traitement endoscopique. Le kyste glial bénin de la région pinéale est fréquent (Vajtai et al., 1995). Sur le plan épidémiologique, une nette prédominance féminine (ratio F/H : 1,7) avec un pic d’incidence entre 21 et 30 ans était rapportée par Sawamura et al. (1995), après analyse rétrospective de 8623 IRM de 6023 patients présentant des kystes de taille supérieure à 5 mm. Le kyste glial bénin est diagnostiqué sur l’imagerie comme une lésion arrondie ou ovoïde de la région pinéale limitée par une paroi mince et à contenu liquidien (Di Costanzo et al., 1993 ; Fain et al., 1994 ; Vallee et al., 1997 ; Wisoff et Epstein, 1992). Macroscopiquement, la taille du kyste varie de 0,6 à
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Fig. 3. IRM, incidence sagittale T1. Régression du volume du kyste, disparition de tout effet de masse dans la fosse postérieure et une réascension des amygdales cérébelleuses. Fig. 3. MRI, sagittal view weighted T1. Clear decrease in cyst volume, absence of mass effect in the posterior fossa and increased cerebellar amygdale volume.
4,5 cm. Sa paroi hypervascularisée a une épaisseur de 0,5 à 2 mm et son contenu liquidien est de couleur variable. Microscopiquement, la paroi du kyste est composée du dehors en dedans : d’une couche externe fibreuse de collagène, d’une couche intermédiaire de cellules parenchymateuses pinéales avec calcifications et d’une couche interne de tissu glial peu cellulaire. En outre, peuvent être observés des stigmates d’hémorragie intrakystique, des astrocytes atypiques ainsi que des éléments du parenchyme pinéal disposés de manière anarchique (Fain et al., 1994 ; Vallee et al., 1997 ; Wisoff et Epstein, 1992). En ce qui concerne la pathogénie du kyste glial bénin de la région pinéale, plusieurs hypothèses sont proposées : ● un mécanisme de séquestration du cavum pinéal du troisième ventricule vers le troisième–quatrième mois de vie fœtale, le revêtement épendymaire ayant régressé durant la croissance kystique ; ● un mécanisme de nécrose de la plaque gliale intrapinéale déterminant une cavitation sans revêtement épendymaire ; ● des facteurs hormonaux, rendant compte de la prédominance féminine et de leur développement per-partum (Klein et Rubinstein, 1989) ; ● chez le sujet âgé, l’involution pinéale physiologique rendrait compte de la formation de ces kystes. Sur le plan clinique, les majorations de volume kystique sont classiquement secondaires à des saignements provenant de la paroi hypervascularisée (Vallee et al., 1997). À partir de la littérature, 157 cas ont été rapportés entre 1943 et 2004, détaillés dans le Tableau 1. Au-delà de 0,5 cm, ces kystes ris-
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quent de devenir symptomatiques selon trois mécanismes dont le plus fréquent est la sténose de l’aqueduc de Sylvius, entraînant une hydrocéphalie triventriculaire (56 % des cas rapportés), viennent ensuite la compression de la lame quadrigéminale responsable de troubles de l’oculomotricité (12 %), puis le syndrome de masse de la fosse postérieure responsable d’un engagement amygdalien. Dans notre observation, deux types de décompensation sont survenus : la sténose de l’aqueduc et l’engagement des amygdales cérébelleuses. L’IRM cranioencéphalique est l’examen de référence pour le diagnostic de kyste épithélial de la région pinéale (Vallee et al., 1997) et l’appréciation du mécanisme syndromique en cause. Son aspect caractéristique en IRM est le suivant (Fain et al., 1994 ; Tamaki et al., 1989 ; Wisoff et Epstein, 1992) : sur les images pondérées en T1, l’intensité du signal est, selon son contenu protéique, identique ou légèrement supérieure à celle du liquide céphalorachidien (LCR) ; la lésion est bordée d’un anneau très fin, iso-intense au parenchyme pinéal prenant ou non le contraste ; sur les images pondérées en T2 le contenu intrakystique est en hypersignal par rapport au LCR. Un niveau liquide intrakystique, évocateur d’un saignement intrakystique, permet d’affirmer la nature à la fois hémorragique et kystique de la lésion. L’absence de trabéculation intrakystique permet de différencier le kyste glial bénin du pinéalocytome (Lee et al., 1987). Cependant, il n’existe aucun critère pathognomonique du kyste épithélial en IRM, Fleege et al. (1994) en utilisant les caractères IRM classiques concluaient à ce diagnostic chez seulement 20 % des patients porteurs de kyste. En outre, Hayashida et al. (2004) rapportaient le cas d’un enfant de quatre ans porteur d’un germinome dont l’aspect IRM était identique à celle d’un kyste glial bénin. Ces auteurs soulignaient l’aide diagnostique des séquences CISS. Bien entendu, face à un kyste asymptomatique, l’attitude de surveillance clinique et iconographique reste la plus logique. En effet, l’histoire naturelle des kystes épithéliaux est bénigne dans l’immense majorité des situations. Baboriak et al. (2001), en suivant prospectivement par IRM 32 patients (suivi de six mois à neuf ans) avec kyste de découverte fortuite, ne rapportaient aucune variation significative de taille. En outre, trois séries rétrospectives décrivaient la stabilité volumétrique de ces kystes épithéliaux de la région pinéale : 12 suivis pendant un an (Golzarian et al., 1993), 29 suivis de trois mois à quatre ans (Sawamura et al., 1995) et 11 suivis de deux à cinq ans (Perez Lopez-Fraile et al., 1997). Cependant, il est rapporté un cas de mort subite par hémorragie à partir de la paroi d’un kyste épithélial de la région pinéale (Richardson et Hirsch, 1986). Dans l’immense majorité des cas, la symptomatologie s’installe progressivement comme nous l’avons observé chez notre patiente. En ce qui concerne les kystes de la région pinéale de grande taille, plusieurs types de prises en charge sont possibles (Tableau 1), selon le mode de décompensation clinique. L’hydrocéphalie non communicante, qui est la forme de décompensation la plus fréquente (56 %), est une excellente indication à une ventriculocisternostomie, le plus souvent réalisée actuellement selon une procédure endoscopique, exceptionnellement par approche stéréotaxique (Yamini et al., 2004).
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Tableau 1 Revue de la littérature à propos du traitement du kyste épithélial de la région pinéale Table 1 Literature about the treatment of epithelial cyst of the pineal gland Auteur, année
Nombre Sténose aqueduc NA 6 6 1 15 1 2 1 17 4 2 2 4 7 5 1 4
Clinique Compression lame tectale NA
Tirakotai et al., 2004 9 Yamini et al., 2004 6 Michielsen et al., 2002 7 1 Perez et al., 1997 1 Mena et al., 1997 15 Vallée et al., 1997 1 Hellwig et al., 1995 2 Turtz et al., 1995 1 Fain et al., 1994 24 7 Behrens et Ostertag, 1993 5 1 Musolino et al., 1993 2 Stern et Ross, 1993 2 Wisoff et Epstein, 1992 5 1 Oeckler et Feiden 1991 7 Fetell et al., 1991 53 3 Maurer et al., 1990 1 Klein et Rubinstein, 1989 7 3 Osborn et al., 1989 1 1 Welton et al., 1988 1 1 Vaquero et al., 1988 2 2 Lee et al., 1987 (16) 1 Chick et al., 1985 1 1 Higashi et al., 1979 1 1 Apuzzo et al., 1976 1 1 Ringert et al., 1954 1 Sevitt et Schorstein, 1947 1 1 Carr 1943 (Carr, 2007) 3 3 Total 157 87 (56 %) 18 (12 %) NA : non fait (not available). a Biopsie stéréotaxique sous endoscopie (endoscopic stereotactic biopsy).
En revanche, dans les formes de décompensation par effet de masse, que ce soit sur la plaque tectale ou dans la fosse postérieure, le traitement du kyste s’impose. Plusieurs procédés sont possibles. L’approche microchirurgicale (Fain et al., 1994), dont on retrouve 44 cas dans la littérature, permet la résection totale du kyste, la certitude du diagnostic et la prévention des récidives. La voie d’abord la plus utilisée est soustentorielle supracérébelleuse (Fain et al., 1994 ; Koziarski et al., 2003 ; Tartara et al., 2000 ; Wisoff et Epstein, 1992) dont l’avantage essentiel serait une bonne exposition du drainage veineux de la région pinéale. Sur 23 patients avec résection totale par Fain et al. (1994), un seul patient présentait un déficit neurologique transitoire postopératoire. Wisoff et Epstein (1992), en analysant cinq patients opérés selon la même approche, soulignaient la difficulté de l’exérèse totale en raison d’adhérences à la lame tectale. Bien que cela n’ait pas été décrit dans la littérature pour les kystes épithéliaux de la région pinéale, l’approche chirurgicale peut être une voie interhémisphérique transtentorielle, telle qu’elle est proposée pour les processus expansifs de la région pinéale et du culmen cérébelleux. Finalement, le traitement microchirurgical du kyste autorise une large marsupialisation ou une exérèse totale qui expose à un risque de morbidité postopératoire en raison des adhérences de voisinage, en particulier au réseau veineux et à la plaque quadrigéminale.
Microchirurgie
Traitements Biopsie stéréo
1
1a
1
23
5 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 44 (28 %)
Endoscopie 9 6 3 1 1
1 1a 1a 1 5 2 2
14 (9 %)
20 (13 %)
Si une fenestration du kyste doit être réalisée, plusieurs techniques sont possibles. L’évacuation du contenu du kyste par ponction stéréotaxique a été proposée (Musolino et al., 1993 ; Vallee et al., 1997). La principale critique est le risque de récidive, tel que l’ont rapporté Stern et Ross (1993), après 71 mois, et Mena et al. (1997). En outre, cette ponction stéréotaxique de la région pinéale — même réalisé selon une procédure de Talairach — n’est pas dénuée de morbidité postopératoire. Le risque de récidive est probablement lié à l’étroitesse de la fenestration pariétale. L’idéal serait une marsupialisation du kyste sous contrôle de la vue, ce que permet l’approche endoscopique (Tirakotai et al., 2004) sans imposer au patient la lourdeur de l’approche microchirurgicale de cette région (Michielsen et al., 2002). Cette approche nécessite un trou de trépan, plus antérieur que celui réalisé pour la fenestration du plancher du V3, afin d’exposer par un trajet plus oblique le pôle antérieur du kyste faisant hernie dans la région postérieure du V3. L’adhérence interthalamique, présente dans 70 % des cas, peut représenter un obstacle au geste en particulier responsable de saignement intraventriculaire. La marsupialisation se fait de manière mécanique à l’aide de microciseaux, suivi d’une dilatation de l’orifice par un ballonnet. Cette procédure permet de réaliser des ouvertures de plus de 5 mm de diamètre. Après ce geste, une nette réduction de volume des kystes est obtenue comme nous le décrivons dans notre observation.
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Turtz et al. (1995) soulignaient le risque de repérage difficile en intraventriculaire et proposaient l’aide d’un repérage peropératoire par stéréotaxie ou neuronavigation. Cette proposition est adaptée dans les cas de kyste de petite taille, mais les volumineux sont suffisamment procidents et aisément repérables par voie endoscopique. 3. Conclusion Les kystes épithéliaux de la région pinéale, exceptionnellement symptomatiques, doivent être traités en cas de décompensation clinique. Moins invasive que la technique microchirurgicale, la fenestration par voie endoscopique du plancher du V3 ou du kyste permet la résolution des symptômes cliniques. Même dans les rares formes d’hypertension de la fosse postérieure, la réduction volumétrique du kyste est possible selon cette approche. Références Apuzzo, M.L., Davey, L.M., Manuelidis, E.E., 1976. Pineal apoplexy associated with anticoagulant therapy. Case report. Journal of neurosurgery 45, 223–226. Barboriak, D.P., Lee, L., Provenzale, J.M., 2001. Serial MR imaging of pineal cysts: implications for natural history and follow-up. American Journal of Roentgenology 176, 737–743. Behrens, P., Ostertag, C.B., 1993. Stereotactic procedure in pineal cysts. Fortschritte der Neurologie-Psychiatrie 61, 284–289. Carr, J.L., 2007. cystic hydrops of the pineal gland. Journal of Nervous and Mental Disease 99, 552–572 (Ref Type: Generic). Chick, C.L., Tallala, A., Brown, G.M., 1985. Effect of pinealectomy on serum melatonin luteinizing hormon and prolactin. Journal of Clinical Endocrinology 23, 367–372 (Ref Type: Generic). Di Costanzo, A., Tedeschi, G., Di, S.F., Golia, F., Morrone, R., Bonavita, V., 1993. Pineal cysts: an incidental MRI finding? Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 56, 207–208. Fain, J.S., Tomlinson, F.H., Scheithauer, B.W., Parisi, J.E., Fletcher, G.P., Kelly, P.J., Miller, G.M., 1994. Symptomatic glial cysts of the pineal gland. Journal of neurosurgery 80, 454–460. Fetell, M.R., Bruce, J.N., Burke, A.M., Cross, D.T., Torres, R.A., Powers, J. M., Stein, B.M., 1991. Non-neoplastic pineal cysts. Neurology 41, 1034– 1040. Fleege, M.A., Miller, G.M., Fletcher, G.P., Fain, J.S., Scheithauer, B.W., 1994. Benign glial cysts of the pineal gland: unusual imaging characteristics with histologic correlation. American Journal of Neuroradiology 15, 161–166. Golzarian, J., Baleriaux, D., Bank, W.O., Matos, C., Flament-Durand, J., 1993. Pineal cyst: normal or pathological? Neuroradiology 35, 251–253. Hayashida, Y., Hirai, T., Korogi, Y., Kochi, M., Maruyama, N., Yamura, M., Yamashita, Y., 2004. Pineal cystic germinoma with syncytiotrophoblastic giant cells mimicking MR imaging findings of a pineal cyst. American Journal of Neuroradiology 25, 1538–1540. Hellwig, D., Bauer, B.L., List-Hellwig, E., 1995. Stereotactic endoscopic interventions in cystic brain lesions. Acta Neurochirurgica. Supplement 64, 59–63. Higashi, K., Katayama, S., Orita, T., 1979. Pineal apoplexy. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 42, 1050–1053. Klein, P., Rubinstein, L.J., 1989. Benign symptomatic glial cysts of the pineal gland: a report of seven cases and review of the literature. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry 52, 991–995. Koziarski, A., Skrobowska, E., Zielinski, G., Warczynska, A., Podgorski, J.K., 2003. Own experience in surgical treatment of the pineal region and mid-
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