Revue de chirurgie orthopédique 2005, 91, 267-271
© Masson, Paris, 2005
MÉMOIRE
Kyste hydatique musculaire À propos de 11 cas Hydatid cysts in muscles: eleven cases M. Mseddi, M. Mtaoumi, J. Dahmene, R. Ben Hamida, A. Siala, T. Moula, M.L. Ben Ayeche Service d’Orthopédie, CHU Sahloul, 4054 Sousse, Tunisie.
ABSTRACT Purpose of the study Echinococciasis or hydatid disease is a cosmopolite antropozoonosis common to humans and several mammal species. The disease results from the development of the larval or hydatid form of the canine tenia (Echinococcus granulosis) in the organism. Hydatic cysts are uncommonly found in muscles, even in endemic zones. The purpose of this work was to describe the epidemiological, clinical and therapeutic aspects of hydatid cysts observed in muscles based on our clinical experience and data in the literature.
Material and methods For this study, we collected data on eleven cases of hydatid cysts in muscles treated surgically at the Sousse University Hospital in Tunisia over a 17-year period from 1985 to 2002. We noted epidemiological, clinical, ultrasonographic and laboratory data which were analyzed to better detail the characteristic features of these localizations.
Results Mean patient age was 30 years (range 7-50). All patients lived in rural areas where sheep raising and contact with dogs was common. Patients consulted for a tumefaction of the soft tissue which increased in volume progressively. The muscle focus was generally unique and primary. The proximal muscles of the limbs were involved predominantly. Ultrasonography was performed for nine patients and suggested the diagnosis in all cases. The typical feature was a liquid echostructure in an endemic context. Computed tomography was performed in four patients with deep cysts. Magnetic resonance imaging was not used. Surgical treatment was used in all cases with a pericystectomy in six. Early outcome was favorable excepting one case of suppuration of the resection zone observed in one woman. At 2.5 years, there have been no cases of local or distant recurrence.
Discussion Several factors would explain the exceptional nature of muscle localizations of hydatid cysts: efficacy of the hepatic and pulmonary barriers, muscle environment not favorable for growth of hydatid larvae. The predominant localization in the proximal muscles of the lower limbs could be explained by the volume of the muscle mass and its rich blood supply. It is important to establish the diagnosis preoperatively in order limit the risk of anaphylactic shock or dissemination in the event of puncture or accidental opening of the cyst during resection. Ulrasonography is the diagnostic tool of choice. Surgery is required for treatment, ideally by en bloc total pericystectomy. Medical treatment with imidazoles has little efficacy for the treatment of muscular hydatid disease.
Conclusion Hydatid cysts are rarely found in muscles, even in highly endemic zones. The diagnosis must nevertheless be entertained depending on the clinical and endemic context. Ultrasonography, and accessorily magnetic resonance imaging, are the exploration tools of choice to confirm the diagnosis before surgery and avoid puncture. Exclusively surgical treatment is indicated, ideally for total pericystic resection without rupture. Key words: Hydatid disease, cyst, muscle.
Tirés à part : M. MSEDDI, à l’adresse ci-dessus. Acceptation définitive le : 30 novembre 2004
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M. MSEDDI, M. MTAOUMI, J. DAHMENE, R. BEN HAMIDA, A. SIALA,T. MOULA, M.L. BEN AYECHE
RÉSUMÉ L’échinococcose est une antropozoonose cosmopolite commune à l’homme et à de nombreux mammifères liée au développement de la forme larvaire ou hydatique d’un ténia du chien appelé échinococcus granulosus. La localisation musculaire est inhabituelle même dans les pays endémiques. L’objectif de ce travail était de souligner les aspects épidémiologiques, cliniques et thérapeutiques de cette affection, à partir de l’étude de nos cas et de la revue de la littérature. Il a été colligé dans ce travail 11 cas d’hydatidose musculaire traitée chirurgicalement dans notre institution sur une période de 17 ans entre 1985 et 2002. L’analyse des données épidémiologiques, anamnestiques, cliniques, échographiques et des examens complémentaires, nous a permis de préciser les caractéristiques de ces localisations hydatiques. L’âge moyen des patients était de 30 ans avec des extrêmes de 7 à 50 ans. Tous les patients provenaient de régions rurales où la notion d’élevage de moutons et de contact avec les chiens a été constatée. Le motif de consultation était une tuméfaction des parties molles augmentant progressivement de volume. L’atteinte musculaire a été le plus souvent unique et primitive. Les muscles proximaux des membres inférieurs étaient le plus fréquemment touchés. L’échographie, pratiquée 9 fois, avait toujours permis d’évoquer le diagnostic devant l’échostructure liquidienne dans un contexte endémique. Le traitement a toujours été chirurgical avec une périkystectomie dans 6 cas. L’évolution précoce a été favorable en dehors de la suppuration de la zone de résection chez une patiente. Au recul de 2 ans et demi, aucune récidive locale ou à distance n’a été relevée. L’hydatidose musculaire demeure rare. Son diagnostic est essentiellement échographique évitant la ponction. Le traitement est exclusivement chirurgical emportant le kyste sans effraction de ce dernier. Mots clés : Kyste hydatique, muscle.
INTRODUCTION
L’échinococcose est une antropozoonose cosmopolite commune à l’homme et à de nombreux mammifères, liée au développement dans l’organisme de la forme larvaire ou hydatique d’un ténia du chien appelé échinococcus, principalement l’échinococcus granulosus. La localisation musculaire du kyste hydatiqu.e est rare et inhabituelle même dans les pays endémiques [Sakka (1)]. Le kyste hydatique musculaire évolue cliniquement comme une tumeur des parties molles. L’objectif de ce travail était d’aborder les aspects épidémiologiques, cliniques et thérapeutiques de cette affection relativement rare, à partir de l’étude de nos cas et de la revue la littérature. MATÉRIELS ET MÉTHODES
Nous avons colligé pour ce travail 11 cas de kyste hydatique musculaire traités chirurgicalement au CHU de Sousse en Tunisie sur une période de 17 ans entre 1985 et 2002. Il s’agit d’une étude rétrospective effectuée à partir des dossiers médicaux des patients. Nous avons procédé au recueil des TABLEAU I. – Localisation des kystes hydatiques musculaires. Localisations
Nombre de cas
Région antéro-interne du bras
1
Région para-vertébrale lombaire
1
Région fessière
1
Cuisse
7
Mollet
1
données épidémiologiques, anamnestiques, cliniques, échographiques et des examens complémentaires. L’analyse de ces données nous a permis de préciser les caractéristiques de ces localisations hydatiques. Tous les patients ont eu un traitement chirurgical, les données du compte-rendu opératoire ont permis de noter les différentes techniques appliquées et les difficultés opératoires. Le résultat de ce traitement chirurgical a été évalué avec un recul moyen de 2 ans et demi. RÉSULTATS
L’âge moyen des patients était de 30 ans, avec des extrêmes de 7 à 50 ans, il s’agissait d’enfants dans 1/3 des cas. Les 2 sexes ont été presque également touchés : 6 femmes et 5 hommes. Tous les patients provenaient de régions rurales où la notion d’élevage de mouton et de contact avec le chien a été constatée. Un seul patient avait des antécédents d’atteinte hydatique hépatique et pulmonaire déjà traitée chirurgicalement. Le motif de consultation était une tuméfaction des parties molles augmentant progressivement de volume dans tous les cas, de 10 cm de grand axe en moyenne avec des extrêmes de 2 à 30 cm. La localisation intéressait surtout les muscles proximaux des membres inférieurs (tableau I). La tuméfaction était de consistance molle 8 fois, bien limitée 6 fois, non adhérente 6 fois, indolore 8 fois, douloureuse spontanément ou à la palpation 3 fois. L’échographie a été pratiquée 9 fois, elle avait toujours permis d’évoquer le diagnostic devant l’échostructure liquidienne, parfois hétérogène, bien limitée avec une paroi propre 4 fois et cloisonnée 4 fois. Une tomodensitométrie (TDM) a été pratiquée 4 fois pour des localisations assez profondes : para-vertébrales, fessières et crurales. En dehors de la densité hydrique et de la présence de membranes flottantes, elle avait permis de préciser les rapports du
KYSTE HYDATIQUE MUSCULAIRE
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FIG. 1. – Coupe tomodensitométrique d’un kyste hydatique des muscles para-vertébraux lombaires.
FIG. 2. – Kyste hydatique multivésiculaire des adducteurs évoluant depuis 15 ans.
kyste avec les tissus de voisinage (fig. 1). Au total, sur les 11 patients, 7 n’ont eu qu’une échographie, 2 uniquement une TDM et 2 ont eu à la fois échographie et TDM. Une hyper-éosonophilie a été retrouvée chez un patient et estimée à 6 %. La sérologie hydatique à but diagnostique, n’a été pratiquée qu’une seule fois et avait comporté un test d’immunofluorescence qui était revenu négatif et un test à l’Elisa. Ce dernier était franchement positif. Une seule patiente avait eu, à tort, une ponction d’un kyste fessier ; en effet, l’éventualité diagnostique du kyste hydatique contreindique la ponction ou la biopsie vu le risque de choc anaphylactique et de dissémination locale ou à distance. Le bilan d’extension : radiographie thoracique et échographie abdominale, avait permis de révéler une localisation hydatique hépatique et une localisation rénale chez un autre patient. Le traitement a été chirurgical chez tous les patients. La voie d’abord a été dictée par le siège de la lésion et elle n’avait posé aucun problème particulier. Dans tous les cas, il a été procédé à une neutralisation du champ opératoire avec du sérum hypertonique et/ou de l’eau oxygénée. Le geste chirurgical a comporté une énucléation du kyste sans effraction dans 5 cas et une périkystectomie dans 6 cas. L’ouverture avec aspiration du contenu a été pratiquée 3 fois, vu le volume important du kyste, faisant courir le risque d’éclatement. Par ailleurs, une ouverture du kyste a été accidentelle dans un cas. Le kyste était multivésiculaire infecté dans 5 cas, monovésiculaire dans 4 cas et multivésiculaire non infecté dans 2 autres cas (fig. 2). L’évolution immédiate a été favorable chez 10 patients. Chez une patiente, présentant une localisation fessière, les suites ont été marquées par la suppuration des loges kystiques, ce qui a conduit à une mise à plat et une antibiothérapie prolongée. À 2 mois postopératoires, il était apparu chez cette patiente une tuméfaction de 4 cm de diamètre de la face postérieure de la cuisse controlatérale. L’échogra-
phie et la TDM ont permis d’établir le diagnostic de kyste hydatique secondaire confirmé par l’abord chirurgical. Au recul moyen de 2 ans et demi et aux extrêmes allant de 6 mois à 6 ans, il n’a pas été relevé de récidive locale ou à distance du kyste hydatique. DISCUSSION
L’échinococcose est une maladie cosmopolite touchant aussi bien l’homme que de nombreux mammifères. Le chien est un hôte définitif mais cette situation est partagée par le loup et quelques espèces de chacal [Dumon et Quilici (2)]. L’infestation du chien se fait par voie digestive et serait secondaire à la consommation de viscères parasités, notamment le foie et les poumons de l’hôte intermédiaire : le mouton. Ce dernier, constituant le principal réservoir du ténia échinococcus, se contamine en broutant l’herbe souillée par les déjections du chien contenant les œufs du parasite [Houin et al. (3)]. L’homme n’est qu’un hôte intermédiaire accidentel, il s’infecte soit directement au contact du chien parasité soit indirectement par une ingestion d’aliments souillés. L’homme constitue une impasse épidémiologique [Dumon et Quilici (2)]. La localisation musculaire du kyste hydatique est rare. Sa fréquence varie de 1 à 5,4 % de l’ensemble des localisations hydatiques [Chigot et al. (4), Guillaureau et al. (5)]. La localisation musculaire occupe pour plusieurs auteurs la 3e place après le foie et les poumons [Bakthod et al. (6)]. Pour certains, l’atteinte de la rate doit précéder celle du muscle puisqu’elle est estimée à 8 % [Abi et al. (7), Lamine et al. (8)]. Plusieurs arguments ont été avancés pour expliquer la rareté de la localisation musculaire : 1) L’efficacité des barrières hépatiques et pulmonaires qui s’opposent à la migration facile de l’embryon haxacanthe dans la circulation systémique [Bendib et al. (9)]. 2) L’environnement
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musculaire peu propice à la croissance des larves hydatiques du fait de la production de l’acide lactique toxique vis à vis du parasite et de l’alternance de contraction — relâchement musculaire ne permettant pas une vascularisation uniforme et exerçant une compression empêchant la fixation du parasite [Chigot et al. (4), Kehila et al. (10), Saad et al. (11)]. 3) L’absence de tropisme particulier des souches d’échinococcose pour le muscle [Bonitacino et al. (12)]. L’atteinte musculaire est le plus souvent isolée [Lamine et al. (8)]. Dans notre série, une seule patiente avait une triple localisation musculaire : grand et petit fessiers du même côté et biceps crural contro-latéral, localisation révélée à 2 mois postopératoires. En fait, il a été réalisé à tort une ponction du kyste fessier chez cette patiente qui explique très probablement la dissémination hydatique. La localisation musculaire de l’échinococcose semble être le plus souvent primitive [Meunier et al. (13)]. L’association à d’autres localisations hydatiques a été retrouvée seulement dans 8 % des cas [Bourée (14)]. Dans la série, 2 patients avaient présenté une atteinte viscérale concomitante hépatique et rénale. L’échinococcose musculaire siège surtout dans les muscles proximaux des membres inférieurs, très probablement en raison de l’importance de l’irrigation de ces territoires favorisant l’arrivée du ténia [Chigot et al. (4), Desnuelle et al. (15), Hammami et al. (16)]. Des localisations musculaires profondes ont été rapportées : diaphragme et psoas 10 cas parmi 15 [Daali et Hssaida (17)]. La symptomatologie clinique de l’échinococcose n’est pas spécifique. Le début de l’affection est souvent insidieux, il se résume à l’apparition d’une tuméfaction de taille variable, de consistance souvent molle, bien limitée et indolore avec conservation de l’état général. Le kyste hydatique musculaire peut simuler un lipome, un hématome calcifié, une tumeur maligne ou bénigne [Chigot et al. (4), Bourée (14), Meunier et al. (13)]. Il peut aussi simuler un abcès chaud en cas de fissuration ou de surinfection du kyste [Lamine et al. (8), Emy et al. (18)]. Dans notre série, le caractère douloureux et inflammatoire de la tuméfaction a été observé chez 3 patients parmi les 5 porteurs de kystes infectés. La réaction allergique au parasite peut aller du simple urticaire en cas de fissuration au choc anaphylactique en cas de rupture ou de ponction [Lamine et al. (8)]. Il est important d’établir un diagnostic préopératoire afin de réduire le risque de choc anaphylactique ou de dissémination en cas de ponction. L’échographie est l’examen de choix permettant de porter ce diagnostic [Hammami et al. (16)]. Sa fiabilité a été estimée à 95 % [Lamine et al. (8)]. L’utilisation des sondes de haute fréquence permet d’affiner l’étude échographique de la paroi du kyste en montrant trois couches successives [Caremani et al. (19)]. Dans les zones non endémiques, l’échographie peut prêter à équivoque avec les tumeurs des parties molles surtout dans les localisations profondes d’où l’intérêt d’une étude TDM permettant une analyse plus fine [Vissot et al. (20)].
D’introduction récente, l’IRM n’a pas été pratiquée dans notre série. L’image du kyste parait sous forme d’une lésion multivésiculaire avec ou sans hyposignal périphérique sur les séquences pondérées T1 et T2 réalisant le Rim-sign. Il y a souvent un rehaussement pariétal après injection de gadolinium [Garcia Diez et al. (21), Alexiadis et al. (22)]. Un autre aspect pathognomonique est celui du nénuphar décrit dans une localisation au niveau du muscle sartorius [Comert et al. (23)]. L’IRM est utile dans l’évaluation de la vitalité du kyste en montrant l’hypersignal au niveau des vésicules filles sur les séquences pondérées T2 [Garcia Diez et al. (21)]. La sérologie hydatique apporte la certitude dans le diagnostic de l’échinococcose lorsqu’elle est positive. Cependant, il existe une proportion non négligeable de faux négatifs, variable en fonction de la localisation du kyste. Lamine et al. (8) avaient rapporté 80 % de faux négatifs. L’hyperéosinophilie n’est pas spécifique mais elle doit être recherchée dans toute parasitose [Mazabi et Dziri (24)]. Un seul cas d’hyperéosinophilie a été relevé dans cette série. Dans la série de Lamine et al. (8), l’hyperéosinophilie a été absente chez tous les malades. On peut déduire que l’hyperéosinophilie est inconstante et n’a d’intérêt que dans l’orientation du diagnostic. Pour nous, la notion de contage est un paramètre important pour évoquer le diagnostic (tous nos patients étaient issus d’un milieu rural), l’échographie et de nos jours l’IRM permettent de confirmer le diagnostic. Le traitement du kyste hydatique musculaire est chirurgical. La chirurgie doit être prudente évitant ainsi l’ouverture du kyste pendant la dissection. Il faut protéger le champ opératoire par une solution de sérum salé hypertonique et/ou d’eau oxygénée dès l’abord chirurgical. L’exérèse en monobloc avec périkystectomie totale est le procédé idéal, mais pas toujours réalisable surtout si le kyste est volumineux, profond prenant contact avec les éléments vasculo-nerveux avoisinants [Khiari et al. (25), Fikry et al. (26)]. Dans les kystes profonds et volumineux, on peut procéder à une aspiration du kyste, suivie de résection du périkyste prévenant ainsi la rupture accidentelle et la dissémination du contenu. Dans cette série, la périkystectomie n’a été pratiquée que dans 6 cas et l’aspiration préalable du kyste a été pratiquée dans 3 cas. Le traitement médical aux dérivés imidazolés, contrairement à l’hydatidose osseuse, a peu de place dans le traitement du kyste hydatique musculaire. Il est prescrit comme adjuvant à la chirurgie notamment dans les kystes hydatiques fissurés ou récidivants après chirurgie [Houin et al. (3), Bakthod et al. (6)]. Certains auteurs, le réservent aux cas inopérables [Carpintero et al. (27), Hoton (28)]. Dans notre série, le traitement chirurgical a été satisfaisant dans tous les cas, aussi, il n’a pas été prescrit de traitement médical. CONCLUSION
La localisation musculaire du kyste hydatique est rare, même dans les pays de forte endémie. Néanmoins, le dia-
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gnostic doit être évoqué devant le contexte épidémiologique et clinique. L’échographie et accessoirement l’IRM sont les examens de choix pour confirmer ce diagnostic évitant ainsi la ponction. Le traitement est principalement chirurgical, emportant au mieux le kyste et le périkyste sans effraction.
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