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Le lipoma arborescens : une cause rare de pseudo-arthrite bilatérale des genoux chez l’enfant
Lettres à la rédaction / Revue du rhumatisme 84 (2017) 78–84
Le lipoma arborescens : une cause rare de pseudo-arthrite bilatérale des genoux chez l’enfant夽
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Mots clés : Lipome arborescent Enfants Genou Bilatéralité
Le lipome arborescent est une tumeur articulaire bénigne de survenue rare, caractérisée par la présence d’une prolifération de cellules adipeuses matures d’aspect villeux remplac¸ant le tissu synovial. Nous en rapportons un cas inhabituel par sa double localisation. Houda, 17 ans, consulte à l’âge de 13 ans pour deux gros genoux douloureux évoluant depuis une année. L’examen articulaire révèle une tuméfaction des genoux avec un choc rotulien. Devant cette oligoarthrite chronique, le diagnostic retenu est celui d’une arthrite juvénile idiopathique d’autant qu’il existe un syndrome inflammatoire (vitesse de sédimentation à 45 mm 1re heure). Le dosage des anticorps antinucléaires, du facteur rhumatoïde et des anticorps anti-protéines citrullinées est négatif. La patiente est traitée par indométhacine 3 mg/kg/j et méthotrexate 25 mg/semaine. Après un recul de 12 mois, l’évolution est marquée par la persistance de la symptomatologie. La ponction articulaire alors réalisée est blanche. La radiographie met en évidence un épaississement des parties molles et l’IRM des genoux un aspect en faveur d’un lipome arborescent bilatéral des culs-de-sac sous-quadricipitaux (Fig. 1). La patiente bénéficie d’une biopsie synoviale au cours de laquelle la synoviale apparaît hypertrophique, d’aspect multilobulé. La lecture histologique décrit un matériel villeux d’aspect graisseux avec un revêtement synoviocytaire tantôt normal tantôt hyperplasique et un tissu sous-jacent infiltré par des nappes d’adipocytes matures.
À 5 mois d’évolution, le genou droit semble sec, le gauche est toujours tuméfié sans véritable impact fonctionnel. Le lipoma arborescens est une entité rare qui survient de manière isolée ou associée à une autre affection articulaire [1,2]. Son étiologie demeure indéterminée, certaines hypothèses tendent en faveur d’un processus réactionnel, d’autres évoquent une survenue primitive [3,4]. C’est une pathologie de l’adulte avec un pic de fréquence entre 30 et 50 ans et une prédominance masculine, le plus jeune cas rapporté est âgé de 9 ans [3]. Toutes les articulations peuvent être concernées mais le genou constitue le site de prédilection de cette tumeur classiquement mono-articulaire. La bilatéralité est inhabituelle (20 % des cas) et doit faire suspecter une arthrose sous-jacente [4], écartée chez notre patiente par l’imagerie. La symptomatologie est d’installation progressive à type de gonflement, de douleur et parfois de raideur articulaire menant à tort au diagnostic de rhumatisme juvénile, cas de notre patiente. Le bilan biologique est généralement normal [5]. La radiographie standard objective un épaississement des parties molles. L’échographie articulaire montre une hyper-échogénicité similaire à celle de la graisse sous-cutanée. C’est cependant l’IRM qui constitue l’examen de référence visualisant un signal graisseux majeur sur toutes les séquences hormis le STIR confirmant le diagnostic et écartant l’éventualité d’une synovite villo-nodulaire – en l’absence de dépôts d’hémosidérine – et des autres diagnostics différentiels que sont le lipome synovial, la chondromatose synoviale, l’arthrite rhumatoïde et l’hémangiome synovial [4,6–9]. Macroscopiquement, il apparaît sous forme d’une tumeur villeuse jaune, histologiquement les villosités sont remplies de cellules adipeuses matures. Le traitement de choix repose sur une synoviectomie chirurgicale ou per-arthroscopie selon la taille de la tumeur [6]. D’autres traitements à type de radiosynoviectomie utilisant l’Yttrium 90 ou de chimio-synoviectomie à l’acide osmique ont été tentés avec des résultats satisfaisants [4]. Par ailleurs, la synovectomie précoce préviendrait la dégénérescence articulaire inéluctable [10]. Peut-être faut-il alors convoquer notre patiente pour un geste chirurgical complémentaire.
Fig. 1. IRM du genou en coupe axiale et sagittale montrant une prolifération synoviale d’allure villeuse de la poche sous quadricipitale.
夽 Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc¸aise de cet article, mais la référence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus.
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Lettres à la rédaction / Revue du rhumatisme 84 (2017) 78–84
Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Kloen P, Keel SB, Chandler HP, et al. Lipoma arborescens of the knee. J Bone Joint Surg Br 1998;80:298–301. [2] Miladore N, Childs MA, Sabesan VJ. Synovial lipomatosis: a rare cause of knee pain in an adolescent female. World J Orthop 2015;6:369–73. [3] Sanamandra SK, Ong KO. Lipoma arborescens. Singapore Med J 2014;55:5–10. [4] Kamran F, Kavin K, Vijay S, et al. Bilateral lipoma arborescens with osteoarthritis knee: case report and literature review. J Clin Orthop Trauma 2015;6:131–6. [5] Nisolle JF, Boutsen Y, Legaye J, et al. Monoarticular chronic synovitis in a child. Br J Rheumatol 1998;37:1243–6. [6] Sarawagi R, Vijay S, Kumar Reddy A, et al. Lipoma arborescens: an unusual case of knee swelling. BMJ Case Rep 2014;2014:203686. [7] Erduran M, Meric¸ G, Ulusal AE, et al. The complete type of suprapatellar plica and lipoma arborescens: a case report. Acta Orthop Traumatol Turc 2014;48:703–6. [8] Dash KK, Gavai PV, Wade R, et al. It’s not what it looks like: challenges in diagnosis of synovial lesions of the knee joint. J Exp Orthop 2016;3:5. [9] Afonso PD. Lipoma arborescens. Arthritis Rheum 2012;64:2054. [10] Natera L, Gelber PE, Erquicia JI, et al. Primary lipoma arborescens of the knee may involve the development of early osteoarthritis if prompt synovectomy is not performed. J Orthop Traumatol 2015;16:47–53.
Kenza Bouayed a,∗ Abdelmounim Cherqaoui b
Siham Salam c Mehdi Karkouri d Nabiha Mikou a a Service de pédiatrie générale et rhumatologique, hôpital d’Enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 1, rue des Hôpitaux, 20450 Casablanca, Maroc b Service d’orthopédie pédiatrique, hôpital d’enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc c Service de radiologie pédiatrique, hôpital d’Enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc d Service d’anathomo-pathologie, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (K. Bouayed)
Accepté le 14 septembre 2016 ´ Disponible sur Internet le 15 decembre 2016 http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2016.09.007
Le lipoma arborescens : une cause rare de pseudo-arthrite bilatérale des genoux chez l’enfant夽
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Mots clés : Lipome arborescent Enfants Genou Bilatéralité
Le lipome arborescent est une tumeur articulaire bénigne de survenue rare, caractérisée par la présence d’une prolifération de cellules adipeuses matures d’aspect villeux remplac¸ant le tissu synovial. Nous en rapportons un cas inhabituel par sa double localisation. Houda, 17 ans, consulte à l’âge de 13 ans pour deux gros genoux douloureux évoluant depuis une année. L’examen articulaire révèle une tuméfaction des genoux avec un choc rotulien. Devant cette oligoarthrite chronique, le diagnostic retenu est celui d’une arthrite juvénile idiopathique d’autant qu’il existe un syndrome inflammatoire (vitesse de sédimentation à 45 mm 1re heure). Le dosage des anticorps antinucléaires, du facteur rhumatoïde et des anticorps anti-protéines citrullinées est négatif. La patiente est traitée par indométhacine 3 mg/kg/j et méthotrexate 25 mg/semaine. Après un recul de 12 mois, l’évolution est marquée par la persistance de la symptomatologie. La ponction articulaire alors réalisée est blanche. La radiographie met en évidence un épaississement des parties molles et l’IRM des genoux un aspect en faveur d’un lipome arborescent bilatéral des culs-de-sac sous-quadricipitaux (Fig. 1). La patiente bénéficie d’une biopsie synoviale au cours de laquelle la synoviale apparaît hypertrophique, d’aspect multilobulé. La lecture histologique décrit un matériel villeux d’aspect graisseux avec un revêtement synoviocytaire tantôt normal tantôt hyperplasique et un tissu sous-jacent infiltré par des nappes d’adipocytes matures.
À 5 mois d’évolution, le genou droit semble sec, le gauche est toujours tuméfié sans véritable impact fonctionnel. Le lipoma arborescens est une entité rare qui survient de manière isolée ou associée à une autre affection articulaire [1,2]. Son étiologie demeure indéterminée, certaines hypothèses tendent en faveur d’un processus réactionnel, d’autres évoquent une survenue primitive [3,4]. C’est une pathologie de l’adulte avec un pic de fréquence entre 30 et 50 ans et une prédominance masculine, le plus jeune cas rapporté est âgé de 9 ans [3]. Toutes les articulations peuvent être concernées mais le genou constitue le site de prédilection de cette tumeur classiquement mono-articulaire. La bilatéralité est inhabituelle (20 % des cas) et doit faire suspecter une arthrose sous-jacente [4], écartée chez notre patiente par l’imagerie. La symptomatologie est d’installation progressive à type de gonflement, de douleur et parfois de raideur articulaire menant à tort au diagnostic de rhumatisme juvénile, cas de notre patiente. Le bilan biologique est généralement normal [5]. La radiographie standard objective un épaississement des parties molles. L’échographie articulaire montre une hyper-échogénicité similaire à celle de la graisse sous-cutanée. C’est cependant l’IRM qui constitue l’examen de référence visualisant un signal graisseux majeur sur toutes les séquences hormis le STIR confirmant le diagnostic et écartant l’éventualité d’une synovite villo-nodulaire – en l’absence de dépôts d’hémosidérine – et des autres diagnostics différentiels que sont le lipome synovial, la chondromatose synoviale, l’arthrite rhumatoïde et l’hémangiome synovial [4,6–9]. Macroscopiquement, il apparaît sous forme d’une tumeur villeuse jaune, histologiquement les villosités sont remplies de cellules adipeuses matures. Le traitement de choix repose sur une synoviectomie chirurgicale ou per-arthroscopie selon la taille de la tumeur [6]. D’autres traitements à type de radiosynoviectomie utilisant l’Yttrium 90 ou de chimio-synoviectomie à l’acide osmique ont été tentés avec des résultats satisfaisants [4]. Par ailleurs, la synovectomie précoce préviendrait la dégénérescence articulaire inéluctable [10]. Peut-être faut-il alors convoquer notre patiente pour un geste chirurgical complémentaire.
Fig. 1. IRM du genou en coupe axiale et sagittale montrant une prolifération synoviale d’allure villeuse de la poche sous quadricipitale.
夽 Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc¸aise de cet article, mais la référence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus.
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Lettres à la rédaction / Revue du rhumatisme 84 (2017) 78–84
Déclaration de liens d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. Références [1] Kloen P, Keel SB, Chandler HP, et al. Lipoma arborescens of the knee. J Bone Joint Surg Br 1998;80:298–301. [2] Miladore N, Childs MA, Sabesan VJ. Synovial lipomatosis: a rare cause of knee pain in an adolescent female. World J Orthop 2015;6:369–73. [3] Sanamandra SK, Ong KO. Lipoma arborescens. Singapore Med J 2014;55:5–10. [4] Kamran F, Kavin K, Vijay S, et al. Bilateral lipoma arborescens with osteoarthritis knee: case report and literature review. J Clin Orthop Trauma 2015;6:131–6. [5] Nisolle JF, Boutsen Y, Legaye J, et al. Monoarticular chronic synovitis in a child. Br J Rheumatol 1998;37:1243–6. [6] Sarawagi R, Vijay S, Kumar Reddy A, et al. Lipoma arborescens: an unusual case of knee swelling. BMJ Case Rep 2014;2014:203686. [7] Erduran M, Meric¸ G, Ulusal AE, et al. The complete type of suprapatellar plica and lipoma arborescens: a case report. Acta Orthop Traumatol Turc 2014;48:703–6. [8] Dash KK, Gavai PV, Wade R, et al. It’s not what it looks like: challenges in diagnosis of synovial lesions of the knee joint. J Exp Orthop 2016;3:5. [9] Afonso PD. Lipoma arborescens. Arthritis Rheum 2012;64:2054. [10] Natera L, Gelber PE, Erquicia JI, et al. Primary lipoma arborescens of the knee may involve the development of early osteoarthritis if prompt synovectomy is not performed. J Orthop Traumatol 2015;16:47–53.
Kenza Bouayed a,∗ Abdelmounim Cherqaoui b
Siham Salam c Mehdi Karkouri d Nabiha Mikou a a Service de pédiatrie générale et rhumatologique, hôpital d’Enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 1, rue des Hôpitaux, 20450 Casablanca, Maroc b Service d’orthopédie pédiatrique, hôpital d’enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc c Service de radiologie pédiatrique, hôpital d’Enfants A. Harouchi, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc d Service d’anathomo-pathologie, université de médecine Hassan 2, CHU Ibn Rochd, 20450 Casablanca, Maroc ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (K. Bouayed)
Accepté le 14 septembre 2016 ´ Disponible sur Internet le 15 decembre 2016 http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2016.09.007