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Traitement du syndrome SAPHO par pamidronate intraveineux. Étude rétrospective de 22 cas
G Model
ARTICLE IN PRESS Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Lettre à la rédaction Traitement du syndrome SAPHO par pamidronate intraveineux. Étude rétrospective de 22 cas
i n f o
a r t i c l e
Mots clés : SAPHO Traitement Pamidronate Bisphosphonates
Le syndrome synovite, acné, pustulose, hyperostose, osteite (SAPHO) est une affection dont le traitement n’est pas codifié, en particulier en cas de réponse insuffisante aux AINS. La composante osseuse de ce syndrome (ostéite, hyperostose) peut légitimer l’utilisation des bisphosphonates. L’objectif de ce travail est d’analyser l’efficacité et la tolérance du pamidronate intraveineux (IV) chez des patients atteints de SAPHO. Il s’agit d’une étude ouverte, rétrospective monocentrique incluant des patients atteints de SAPHO répondant aux critères de Benhamou et al. [1] traités par pamidronate IV. Ont été notés les caractéristiques des patients et de leur maladie et les traitements. Le pamidronate a été administré 60 à 120 mg IV (en 1 à 2 perfusions), éventuellement répété toutes les 4 semaines. L’efficacité a été évaluée par l’échelle visuelle analogique (EVA) globale patient, le pourcentage d’amélioration et le jugement du médecin et les paramètres biologiques (vitesse de sédimentation [VS], protéine C réactive [CRP]). Les effets indésirables ont été consignés. L’analyse porte sur 22 patients (19 F), âge moyen 48 ans (extrèmes : 26–89), ancienneté de la maladie 5,8 ans. Dix-huit ont des signes cutanés, 22 une ostéite (paroi thoracique 18, sacro iliaque 3, rachis 10, squellete périphérique 11), 4 une hyperostose, 13 une atteinte sterno claviculaire. La CRP initiale est 16,6 ± 22 mg/L et la VS 25 ± 22 mm. L’EVA initiale est à 67 ± 21 mm/100. Le nombre moyen de cycles de traitement est 5,6 (1 à 23). Une amélioration significative est observée à M1 (EVA 44 ± 18, p = 0,01) et n’est
plus significative à M2 (p = 0,06), comparativement à M0 (Fig. 1). Le traitement est jugé par le médecin : efficace (n = 13), efficacité partielle ou transitoire (n = 8), totalement inefficace (n = 1). En cas d’efficacité, le pourcentage d’amélioration évaluée par les patients est 63 ± 35 % et sa durée moyenne est de 7 mois (avec traitement). Une baisse non significative de la VS est observée à M1 (25 vs 14). Des effets secondaires sont notés dans 11 cas, avec syndromes grippal (n = 2), hyperthermie (n = 3), hypocalcémie, conjonctivite, céphalées, veinite. Il n’a pas été possible d’individualiser de facteurs prédictifs de réponse dans le cadre de ce travail. Les données de la littérature sont éparses, et seuls quelques travaux regroupent plus de 5 cas, résumées dans le Tableau 1. Ces études sont hétérogènes dans les modalités de traitement et surtout dans les critères d’évaluation de la réponse, n’autorisant pas d’évaluation globale regroupant les différents cas. Cette étude suggère une efficacité symptomatique globalement modeste, variable et transitoire du pamidronate IV dans le traitement du SAPHO, difficile à analyser en l’absence de critères validés d’évaluation de la réponse dans cette maladie hétérogène.
Fig. 1. Évolution des valeurs de l’évaluation globale patient sur les 2 premiers mois.
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.01.017. 1169-8330/$ – see front matter © 2014 Société Franc¸aise de Rhumatologie. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2014.01.012
REVRHU-4328; No. of Pages 3
2
G Model
Lettre à la rédaction / Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx
ARTICLE IN PRESS
Tableau 1 Données de la littérature (publications regroupant plus de 5 cas). Auteur/Année
Hayem et al., 1999 [4] Amital et al., 2004 [2]
Nombre Hommes/Femmes de cas 6 10
Âge (années)
Durée de la maladie avant traitement (années)
Posologies et fréquence de traitement
Nombre de cures
Critères réponses
Durée amélioration
Effets indésirables
Prospectif Nombre de ou répondeurs Rétrospectif
NR
37,7
NR
NR
NR
NR
NR
NR
R
4
3H/7F
46
NR
1à 4 1 × 60 mg, puis si pas de réponse, 1 × 60 à M1, si réponse partielle, 1 × 60 à M4 1 mg/kg (maximum NR 30 mg) 3 jours de suite, répété à 3 mois si besoin 60 mg j1, 7, 14, 5 28 et 56
Diminution de 50 % des douleurs ou de la fréquence des crises
2 patients 2 ans de rémission
NR
P
6 totales 3 partielles
Critères cliniques, réponse subjective des patients et diminution des autres traitements EVA pré- et post-traitement : moyenne : Pré : 9/10 Post : 5/10 Répondeurs = amélioration de l’EVA de 40 %, jugé à 3 mois et 6 mois : 7/13 à 3 mois 5/7 à 6 mois Diminution 50 % EVA = bonne Entre 30 et 50 % = modérée < 30 % = pas de réponse Non définis, sont évalués EVA, % amélioration et jugement par le médecin référent
Courte
Non
R
7
NR
2 phlébites superficielles et 1 hyperthermie
P
NR
3 mois
NR
P
courte
Non
P
10
7,4 mois
11
R
13 totales 4 partielles
Kerrison et al., 2004 [5]
7
7F
11
2,7
Valls-roc et al., 2005 [6]
6
2H/4F
31
5,5
Solau-Gervais et al., 2005 [7]
13
1H/12F
NR
3
60 mg 3 jours de suite
NR
Colina et al., 2009 [3]
14
4H/10F
40,4
6,2
60 mg 3 jours de suite
1à 2
Notre étude
22
19 F 3 H
48
6
Variable
5,6
NR : non renseigné ; EVA : échelle visuelle analogique.
G Model
ARTICLE IN PRESS Lettre à la rédaction / Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx
Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article. Références [1] Benhamou CL, Chamot AM, Kahn MF. Synovitis-acne-pustulosis hyperostosisosteomyelitis syndrome (SAPHO). A new syndrome among the spondyloarthropathies? Clin Exp Rheumatol 1988;6:109–12. [2] Amital H, Applbaum YH, Aamar S, et al. SAPHO syndrome treated with pamidronate: an open-label study of 10 patients. Rheumatology 2004;43:658–61. [3] Colina M, La Corte R, Trotta F. Sustained remission of SAPHO syndrome with pamidronate: a follow-up of fourteen cases and a review of the literature. Clin Exp Rheumatol 2009;27:112–5. [4] Hayem G, Bouchaud-Chabot A, Benali K, et al. SAPHO syndrome: a long-term follow-up study of 120 cases. Semin Arthritis Rheum 1999;29:159–71. [5] Kerrison C, Davidson JE, Cleary AG, et al. Pamidronate in the treatment of childhood SAPHO syndrome. Rheumatology 2004;43:1246–51. [6] Valls-Roc M, Sanmarti M, Salles M, et al. SAPHO syndrome and pamidronate revisited. Rheumatology 2005;44:137.
3
[7] Solau-Gervais E, Soubrier M, Gerot I, et al. The usefulness of bone remodelling markers in predicting the efficacy of pamidronate treatment in SAPHO syndrome. Rheumatology 2006;45:339–42.
Émilie Delattre Xavier Guillot Marie Godfrin-Valnet Clément Prati Daniel Wendling ∗ Service de rhumatologie, CHRU de Besanc¸on, 25000 Besanc¸on, France ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (D. Wendling)
Accepté le 17 janvier 2014 Disponible sur Internet le xxx
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Mots clés : SAPHO Traitement Pamidronate Bisphosphonates
Le syndrome synovite, acné, pustulose, hyperostose, osteite (SAPHO) est une affection dont le traitement n’est pas codifié, en particulier en cas de réponse insuffisante aux AINS. La composante osseuse de ce syndrome (ostéite, hyperostose) peut légitimer l’utilisation des bisphosphonates. L’objectif de ce travail est d’analyser l’efficacité et la tolérance du pamidronate intraveineux (IV) chez des patients atteints de SAPHO. Il s’agit d’une étude ouverte, rétrospective monocentrique incluant des patients atteints de SAPHO répondant aux critères de Benhamou et al. [1] traités par pamidronate IV. Ont été notés les caractéristiques des patients et de leur maladie et les traitements. Le pamidronate a été administré 60 à 120 mg IV (en 1 à 2 perfusions), éventuellement répété toutes les 4 semaines. L’efficacité a été évaluée par l’échelle visuelle analogique (EVA) globale patient, le pourcentage d’amélioration et le jugement du médecin et les paramètres biologiques (vitesse de sédimentation [VS], protéine C réactive [CRP]). Les effets indésirables ont été consignés. L’analyse porte sur 22 patients (19 F), âge moyen 48 ans (extrèmes : 26–89), ancienneté de la maladie 5,8 ans. Dix-huit ont des signes cutanés, 22 une ostéite (paroi thoracique 18, sacro iliaque 3, rachis 10, squellete périphérique 11), 4 une hyperostose, 13 une atteinte sterno claviculaire. La CRP initiale est 16,6 ± 22 mg/L et la VS 25 ± 22 mm. L’EVA initiale est à 67 ± 21 mm/100. Le nombre moyen de cycles de traitement est 5,6 (1 à 23). Une amélioration significative est observée à M1 (EVA 44 ± 18, p = 0,01) et n’est
plus significative à M2 (p = 0,06), comparativement à M0 (Fig. 1). Le traitement est jugé par le médecin : efficace (n = 13), efficacité partielle ou transitoire (n = 8), totalement inefficace (n = 1). En cas d’efficacité, le pourcentage d’amélioration évaluée par les patients est 63 ± 35 % et sa durée moyenne est de 7 mois (avec traitement). Une baisse non significative de la VS est observée à M1 (25 vs 14). Des effets secondaires sont notés dans 11 cas, avec syndromes grippal (n = 2), hyperthermie (n = 3), hypocalcémie, conjonctivite, céphalées, veinite. Il n’a pas été possible d’individualiser de facteurs prédictifs de réponse dans le cadre de ce travail. Les données de la littérature sont éparses, et seuls quelques travaux regroupent plus de 5 cas, résumées dans le Tableau 1. Ces études sont hétérogènes dans les modalités de traitement et surtout dans les critères d’évaluation de la réponse, n’autorisant pas d’évaluation globale regroupant les différents cas. Cette étude suggère une efficacité symptomatique globalement modeste, variable et transitoire du pamidronate IV dans le traitement du SAPHO, difficile à analyser en l’absence de critères validés d’évaluation de la réponse dans cette maladie hétérogène.
Fig. 1. Évolution des valeurs de l’évaluation globale patient sur les 2 premiers mois.
DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.01.017. 1169-8330/$ – see front matter © 2014 Société Franc¸aise de Rhumatologie. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2014.01.012
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Tableau 1 Données de la littérature (publications regroupant plus de 5 cas). Auteur/Année
Hayem et al., 1999 [4] Amital et al., 2004 [2]
Nombre Hommes/Femmes de cas 6 10
Âge (années)
Durée de la maladie avant traitement (années)
Posologies et fréquence de traitement
Nombre de cures
Critères réponses
Durée amélioration
Effets indésirables
Prospectif Nombre de ou répondeurs Rétrospectif
NR
37,7
NR
NR
NR
NR
NR
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R
4
3H/7F
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1à 4 1 × 60 mg, puis si pas de réponse, 1 × 60 à M1, si réponse partielle, 1 × 60 à M4 1 mg/kg (maximum NR 30 mg) 3 jours de suite, répété à 3 mois si besoin 60 mg j1, 7, 14, 5 28 et 56
Diminution de 50 % des douleurs ou de la fréquence des crises
2 patients 2 ans de rémission
NR
P
6 totales 3 partielles
Critères cliniques, réponse subjective des patients et diminution des autres traitements EVA pré- et post-traitement : moyenne : Pré : 9/10 Post : 5/10 Répondeurs = amélioration de l’EVA de 40 %, jugé à 3 mois et 6 mois : 7/13 à 3 mois 5/7 à 6 mois Diminution 50 % EVA = bonne Entre 30 et 50 % = modérée < 30 % = pas de réponse Non définis, sont évalués EVA, % amélioration et jugement par le médecin référent
Courte
Non
R
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2 phlébites superficielles et 1 hyperthermie
P
NR
3 mois
NR
P
courte
Non
P
10
7,4 mois
11
R
13 totales 4 partielles
Kerrison et al., 2004 [5]
7
7F
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Valls-roc et al., 2005 [6]
6
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Solau-Gervais et al., 2005 [7]
13
1H/12F
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3
60 mg 3 jours de suite
NR
Colina et al., 2009 [3]
14
4H/10F
40,4
6,2
60 mg 3 jours de suite
1à 2
Notre étude
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19 F 3 H
48
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Variable
5,6
NR : non renseigné ; EVA : échelle visuelle analogique.
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Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article. Références [1] Benhamou CL, Chamot AM, Kahn MF. Synovitis-acne-pustulosis hyperostosisosteomyelitis syndrome (SAPHO). A new syndrome among the spondyloarthropathies? Clin Exp Rheumatol 1988;6:109–12. [2] Amital H, Applbaum YH, Aamar S, et al. SAPHO syndrome treated with pamidronate: an open-label study of 10 patients. Rheumatology 2004;43:658–61. [3] Colina M, La Corte R, Trotta F. Sustained remission of SAPHO syndrome with pamidronate: a follow-up of fourteen cases and a review of the literature. Clin Exp Rheumatol 2009;27:112–5. [4] Hayem G, Bouchaud-Chabot A, Benali K, et al. SAPHO syndrome: a long-term follow-up study of 120 cases. Semin Arthritis Rheum 1999;29:159–71. [5] Kerrison C, Davidson JE, Cleary AG, et al. Pamidronate in the treatment of childhood SAPHO syndrome. Rheumatology 2004;43:1246–51. [6] Valls-Roc M, Sanmarti M, Salles M, et al. SAPHO syndrome and pamidronate revisited. Rheumatology 2005;44:137.
3
[7] Solau-Gervais E, Soubrier M, Gerot I, et al. The usefulness of bone remodelling markers in predicting the efficacy of pamidronate treatment in SAPHO syndrome. Rheumatology 2006;45:339–42.
Émilie Delattre Xavier Guillot Marie Godfrin-Valnet Clément Prati Daniel Wendling ∗ Service de rhumatologie, CHRU de Besanc¸on, 25000 Besanc¸on, France ∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (D. Wendling)
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