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Lactobézoard du nourrisson compliqué de perforation gastrique
Rec¸u le : 10 avril 2012 Accepte´ le : 14 juin 2012 Disponible en ligne 9 aouˆt 2012
Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
Fait clinique
Lactobe´zoard du nourrisson complique´ de perforation gastrique Gastric perforation caused by a lactobezoar in an infant: A case report M. Gambarta, S. Breiniga, A. Bretonb, J. Vialc, B. Herbault-Barresd, O. Boualie,* a
Service de re´animation pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France b Service de gastro-ente´rologie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France c Service de radiologie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France d Service de cytologie et anatomie pathologique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France e Service de chirurgie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France
Summary
Re´sume´
Lactobezoar is a compact mass of undigested milk concretions and mucous secretions in the gastrointestinal tract. It is usually located in the stomach, resulting in various degrees of gastric outlet obstruction. Lactobezoar is the most common type of bezoar in infancy. We report the case of rare and complicated gastric outlet obstruction secondary to lactobezoar. A female infant, 35 weeks and 4 days’ gestation, one of dichorionic, diamniotic twins (birth weight, 1.890 kg), was referred to our center at 5 days of life for shock and food intolerance. She was on discontinuous oral feedings with a maltodextrin-enriched infant formula. On examination on day 4, there was a tender mass palpable in the left hypochondrium and on day 5, there was abdominal distension with signs of hemodynamic instability and sepsis. Plain abdominal X-ray showed a pneumoperitoneum associated with a heterogeneous mass in a distended stomach, consistent with a bezoar. An emergency laparotomy revealed a gastric perforation secondary to a large lactobezoar, with necrosis of the greater curvature and anterior wall of the stomach. Surgical treatment consisted of extraction of the lactobezoar, partial gastrectomy (resection of necrotic areas), and gastrostomy. Pathological examination confirmed the necrosis of the gastric mucosa. The postoperative course was complicated by prolonged sepsis. The child was kept NPO for 21 days. On day 21 postsurgery, an upper gastrointestinal contrast study showed a well-dimensioned stomach, with a good pyloric passage. Gastrostomy and oral feedings were then initiated with
Le lactobe´zoard gastrique est une affection rare, responsable d’une obstruction gastrique. Nous rapportons le cas d’une forme complique´e de lactobe´zoard chez une petite fille de 5 j. Cette enfant issue d’une grossesse ge´mellaire bichoriale bi-amniotique, ne´e a` 35 semaines d’ame´norrhe´e et 4 j avec un poids de naissance de 1,890 kg, e´tait adresse´e a` 5 j de vie pour prise en charge d’un ballonnement abdominal avec choc he´modynamique. A` l’examen, elle pre´sentait une distension abdominale importante associe´e a` un tympanisme, avec des signes d’instabilite´ he´modynamique et de sepsis. La radiographie d’abdomen sans pre´paration mettait en e´vidence un pneumope´ritoine associe´ a` une opacite´ he´te´roge`ne occupant l’hypochondre gauche. Une laparotomie en urgence mettait en e´vidence une perforation gastrique secondaire a` un volumineux lactobe´zoard, avec ne´crose de la grande courbure et de la paroi ante´rieure de l’estomac. Le traitement consistait en une gastrectomie partielle avec gastrostomie. L’analyse anatomopathologique confirmait la ne´crose de la paroi gastrique avec un reveˆtement muqueux fantomatique. Les suites e´taient marque´es par un syndrome compartimental clinique qui ne´cessitait une reprise chirurgicale a` 24 h postope´ratoires et par un sepsis prolonge´. L’alimentation avait e´te´ stoppe´e pendant 21 j et sous couvert d’une opacification digestive satisfaisante, elle avait pu eˆtre reprise d’abord par du lait de lactarium puis par un hydrolysat de prote´ines de lait de vache. L’enfant avait dans les suites une bonne croissance staturo-ponde´rale avec un recul de
* Auteur correspondant. e-mails : [email protected], [email protected] (O. Bouali) 0929-693X/$ - see front matter ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2012.06.010 Archives de Pe´diatrie 2012;19:927-931
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M. Gambart et al.
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good outcome at 6 months. Etiopathogenic factors of lactobezoar are prematurity, low birth weight, altered gastric secretions and disturbed gastric emptying, hypercaloric and predominantly caseinbased formulas, and inadequate milk composition. Lactobezoar should be considered in infants with symptoms of gastrointestinal obstruction with evocative images. Conservative management with nil per os, parenteral nutrition, and regular saline gastric washes has a good prognosis with rapid resolution of symptoms. Surgical indications are rare, and early and appropriate diagnosis should help limit and reduce the morbidity of lactobezoar. ß 2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
6 mois. Le lactobe´zoard doit eˆtre e´voque´ devant un nourrisson pre´sentant des symptoˆmes d’obstruction gastro-intestinale associe´s a` une imagerie en faveur d’un be´zoard. Les indications chirurgicales sont rares et un diagnostic pre´coce devrait permettre de les limiter. ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
mal colore´e et tachycarde a` 180 battements/min avec une tension arte´rielle systolique a` 68 millime`tres de mercure (mmHg), et une diastolique a` 40 mmHg. L’examen de l’abdomen montrait un me´te´orisme majeur avec de´fense ge´ne´ralise´e sans bruits hydro-ae´riques a` l’auscultation. La radiographie d’ASP re´ve´lait la pre´sence d’un pneumope´ritoine avec une opacite´ occupant tout l’hypochondre gauche (Fig. 1). Sur le plan biologique, il existait une augmentation des lactates (7 mmol/L) et de la CRP (40 mg/L), une acidose me´tabolique et des stigmates de coagulation intravasculaire disse´mine´e. Devant ce tableau, l’enfant e´tait transfe´re´e au bloc ope´ratoire pour une exploration abdominale. La laparotomie exploratrice re´alise´e en urgence permettait de mettre en e´vidence une distension gastrique majeure avec ne´crose partielle de la face ante´rieure de l’estomac et de la grande courbure, et un aspect de pe´ritonite avec pe´rivisce´rite intense. L’estomac e´tait rempli d’un contenu blanchaˆtre grumeleux e´voquant un lactobe´zoard (Fig. 2). Une gastrectomie partielle avec re´section des berges ne´crotiques e´tait re´alise´e associe´e a` une gastrostomie. L’analyse anatomopathologique confirmait la ne´crose de la paroi gastrique (Fig. 3). L’analyse des cristaux de lait mettait en e´vidence un mate´riel e´osinophile, grumeleux, acellulaire, renfermant quelques cellules malpighiennes et des amas bacte´riens. La prise en charge re´animatoire perope´ratoire ne´cessitait un remplissage de trois quarts de masse sanguine associe´ a` un soutien inotrope (dopamine, dobutamine). Au retour du bloc ope´ratoire, l’enfant pre´sentait toujours des signes de choc cliniques et biologiques (lactates sanguins a` 10 mmol/L), sous se´dation et ventilation. L’abdomen e´tait tendu mais de´pressible. La prise en charge consistait en un soutien inotrope par dopamine, dobutamine et noradre´naline a` doses maximales, une antibiothe´rapie a` large spectre par ce´fotaxime, vancomycine, me´tronidazole et amikacine, de l’he´misuccinate d’hydrocortisone et une alcalinisation par bicarbonate de sodium. L’enfant restait oligo-anurique pendant les 24 premie`res heures en re´animation puis avait reprenait une diure`se normale apre`s reprise chirurgicale pour leve´e d’un syndrome compartimental sur souffrance digestive. L’e´volution en re´animation e´tait favorable avec un sevrage possible des amines au 5e j postope´ratoire et une
Le lactobe´zoard gastrique est rare et touche principalement le nourrisson de moins de 30 j. Nous rapportons le cas d’une petite fille de 5 j ayant pre´sente´ un choc septique se´ve`re sur une perforation digestive secondaire a` un lactobe´zoard gastrique. Nous pre´sentons l’observation clinique, l’iconographie et la prise en charge me´dico-chirurgicale de cette enfant et discutons la physiopathologie et le traitement du lactobe´zoard du nourrisson.
2. Observation Cette enfant e´tait ne´e a` 35 semaines et 4 j d’ame´norrhe´e par ce´sarienne en urgence pour HELLP syndrome (Hemolysis Elevated Liver enzymes Low Platelet count). Elle e´tait issue d’une grossesse ge´mellaire bichoriale, bi-amniotique ; la me`re ne pre´sentait pas d’ante´ce´dents me´dicaux et n’avait pas pris de me´dicament en cours de grossesse. Le poids de naissance e´tait de 1,890 kg (3e percentile), la taille de 46 cm (12e percentile) et le score d’Apgar a` 9 a` 1 min et 10 a` 5 min. L’enfant e´tait hospitalise´e dans le service de ne´onatologie de sa maternite´ d’origine (niveau 2A). L’alimentation ente´rale e´tait de´bute´e par sonde gastrique de`s le 1er j de vie avec un lait pour pre´mature´. Cette alimentation e´tait enrichie au 3e j avec de la dextrine-maltose a` 1 % puis a` 2 % au 4e j (8 prises par j). Au 4e j, cette enfant pre´sentait une distension abdominale avec un abdomen souple et sans re´sidu gastrique. Une radiographie d’abdomen sans pre´paration (ASP) re´ve´lait l’existence d’un be´zoard gastrique non complique´. Au 5e j, la distension abdominale se majorait, l’abdomen devenant non de´pressible et l’enfant e´tait mal colore´e. Un bilan sanguin montrait : un taux de prote´ine C-re´active (CRP) a` 41 mg/L, un pH sanguin a` 7,16, une re´serve alcaline a` 14 mmol/L. L’alimentation e´tait arreˆte´e et une antibiothe´rapie associant ce´fotaxime, amikacine et me´tronidazole e´tait instaure´e. Devant la de´gradation clinique, l’enfant e´tait transfe´re´e en re´animation pour intubation, ventilation artificielle, remplissage d’un quart de masse sanguine et soutien inotrope par dopamine a` 7,5 mg/kg par min. A` l’arrive´e en re´animation, l’enfant e´tait
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Lactobe´zoard gastrique du nourrisson
Figure 1. Radiographie d’abdomen sans pre´paration (face et profil) a` 5 j de vie. Volumineuse opacite´ occupant tout l’hypochondre gauche. Pneumope´ritoine.
Figure 2. Aspect perope´ratoire. Perforation de l’estomac dont les parois sont moule´es sur un volumineux lactobe´zoard. Pe´rivisce´rite avec aspect tre`s inflammatoire des anses greˆles.
extubation au 6e j. Les he´mocultures e´taient ste´riles mais le liquide pe´ritone´al e´tait contamine´ par de l’Enterococcus fæcalis et l’e´tude bacte´riologique du contenu gastrique trouvait un Escherichia coli sensible a` l’imipene`me. L’enfant e´tait main-
tenue en arreˆt alimentaire pendant 21 j. Un transit œsogastro-duode´nal re´alise´ au 21e j postope´ratoire montrait une perme´abilite´ de la jonction antro-pylorique, une cavite´ gastrique continente et une opacification normale des
Figure 3. Aspect anatomopathologique de la paroi gastrique (grossissement 5, coloration he´malun-e´osine). Muqueuse gastrique ne´crotique par endroits, avec reveˆtement muqueux fantomatique. Dans les zones non ne´crotiques, muqueuse exulce´re´e par place, avec chorion, sous-muqueuse et musculeuse congestifs.
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premie`res anses greˆles. L’alimentation e´tait instaure´e par la gastrostomie puis en te´te´es avec du lait de lactarium. Elle e´tait bien tole´re´e et le lait de lactarium e´tait remplace´ par un hydrolysat de prote´ines de lait de vache apre`s 15 j de reprise alimentaire. L’enfant e´tait de retour a` son domicile au bout de 11 semaines d’hospitalisation, apre`s mise en place d’un bouton de gastrostomie (Mic-KeyW), et un controˆle radiographique satisfaisant. A` 6 mois de l’intervention, l’alimentation par hydrolysat de prote´ines de lait de vache e´tait bien tole´re´e, avec une bonne croissance staturo-ponde´rale et sans trouble du transit ni de signe de reflux gastro-œsophagien.
3. Discussion Cette observation illustre une cause rare et probablement sous-estime´e d’obstruction digestive haute d’origine gastrique chez le nourrisson. Le lactobe´zoard gastrique a e´te´ de´crit pour la premie`re fois en 1959 par Wolf et Bruce [1]. Il correspond a` une agre´gation de particules de lait et de cellules de la muqueuse gastrique au sein de l’estomac. Parmi les diffe´rents types de be´zoard (tricho- ou phytobe´zoard, be´zoard de me´dicaments ou d’aliments non dige´re´s), il s’agit du type le plus fre´quent du nourrisson [2]. Son incidence n’est pas connue. Une revue re´cente de la litte´rature [3] a recense´ 96 cas publie´s depuis sa description, la majorite´ d’entre eux ayant e´te´ rapporte´s dans les anne´es 1970–1980. L’e´tiopathoge´nie du lactobe´zoard est multifactorielle, associant probablement des facteurs endoge`nes et exoge`nes [3]. Les facteurs pre´disposants sont la pre´maturite´ par immaturite´ des fonctions gastro-intestinales, un faible poids de naissance, les laits tre`s riches en case´ine, l’alimentation ente´rale discontinue chez le pre´mature´, l’utilisation pre´coce de lait enrichi, et le traitement du reflux gastro-œsophagien par alginate [3–5]. L’enqueˆte e´tiologique permet parfois de trouver des erreurs de dilution dans la pre´paration de l’alimentation lacte´e mais le lactobe´zoard a e´te´ e´galement rapporte´ avec du lait maternel [4]. Il ne semble pas exister de pre´dominance de sexe, meˆme si les donne´es de la litte´rature ne sont pas toujours pre´cises [3]. Dans notre observation, les facteurs pre´disposants releve´s e´taient la pre´maturite´, une alimentation discontinue et rapidement enrichie avec de la dextrine-maltose. Les manifestations cliniques sont variables, avec comme signe d’appel principal un ballonnement abdominal [3]. Les vomissements non bilieux, bien que souvent e´vocateurs, ne sont pas la re`gle : Heinz-Erian et al. ont rapporte´ que les vomissements e´taient pre´sents dans 54,2 % des 96 cas de lactobe´zoard [3], ce qui peut rendre le diagnostic difficile ; une masse palpable e´tait observe´e dans pre`s de 20 % des cas [3]. La diarrhe´e, qui peut paraıˆtre paradoxale ou orienter vers une autre cause, e´tait pre´sente dans 20 % des cas. Un retentissement respiratoire, he´modynamique ou circulatoire peut eˆtre
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un des symptoˆmes re´ve´lateurs. Dans notre observation, il n’y avait pas de vomissements ni de diarrhe´e mais une masse abdominale e´tait palpable de`s le 4e j de vie avec ballonnement abdominal. Le tableau clinique s’est secondairement aggrave´ avec apparition d’un choc septique secondaire a` la perforation gastrique, les signes de retentissement he´modynamique passant alors au premier plan. L’aspect typique de la radiographie de l’ASP (opacite´ he´te´roge`ne en regard de l’hypochondre gauche) n’est pas toujours observe´ et il est ne´cessaire de re´pe´ter les cliche´s en cas de suspicion de lactobe´zoard [6,7]. L’e´chographie abdominale met en e´vidence une masse flottante intra-gastrique, mobile aux mouvements du patient avec pre´sence de bulles d’air en son sein [5]. Cet examen permet par ailleurs d’e´liminer d’autres causes d’obstacle digestif ou de masse palpable du nourrisson, notamment la ste´nose du pylore ou l’invagination intestinale aigue ¨. Dans leur revue de la litte´rature, Heinz-Erian et al. n’avaient rapporte´ que 7 cas de perforation gastrique secondaire a` un lactobe´zoard sur les 96 cas [3]. Devant l’e´tat clinique initial de l’enfant de notre observation, nous n’avions pu instaurer un traitement me´dical consistant en un arreˆt alimentaire associe´ a` des lavages gastriques avec du se´rum physiologique. Ces mesures conservatrices suffisent le plus souvent, les suites e´tant simples dans la majorite´ des cas (85 % de re´solution [3]). Pour dissoudre le lactobe´zoard, l’efficacite´ de la ´ tyl-cyste´ine a e´te´ rapporte´e et serait due a` ses proN-ace prie´te´s prote´olytiques [8]. Le lactobe´zoard gastrique a un bon pronostic a` condition que le diagnostic soit e´voque´ pre´coce´ment pour mettre en route un traitement me´dical e´vitant les complications, notamment la perforation gastrique. Les indications chirurgicales restent rares, guide´es par l’apparition d’un abdomen « chirurgical », a fortiori en pre´sence d’un pneumope´ritoine, et l’e´chec du traitement me´dical.
4. Conclusion Le lactobe´zoard gastrique doit eˆtre e´voque´ devant un nourrisson pre´sentant des symptoˆmes d’obstruction gastro-intestinale associe´s a` une imagerie en faveur d’un be´zoard. La prise en charge me´dicale pre´coce permet un bon pronostic avec re´solution rapide des symptoˆmes. Les indications chirurgicales sont rares et un diagnostic pre´coce et adapte´ devrait les limiter et re´duire la morbidite´ du lactobe´zoard.
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article. Financement : pas d’aide financie`re ou de communication ou publication pre´liminaires.
Lactobe´zoard gastrique du nourrisson
Re´fe´rences [1] [2]
[3]
Wolf RS, Bruce J. Gastrotomy for lactobezoar in a newborn infant. J Pediatr 1959;54:811–2. Grosfeld JL, Schreiner RL, Franken EA, et al. The changing pattern of gastrointestinal bezoar in infants and children. Surgery 1980;88:425–32. Heinz-Erian P, Gassner I, Klein-Franke A, et al. Gastric lactobezoar - a rare disorder? Orphanet J Rare Dis 2012;7:3.
[4] [5] [6] [7] [8]
Graham RJ, Stein P. Gastric outlet obstruction in an infant: lactobezoar. Am J Emerg Med 2007;25:98–9. Vallabhaneni P, Mansour M, Hutton K, et al. Lactobezoar–not so bizarre! Arch Dis Child Fetal Neonatal Ed 2011;96:F127. Yoss BS. Human milk lactobezoars. J Pediatr 1984;105:819–22. Green DW, Mimouni F. Neonatal radiology casebook. Neonatal lactobezoar. J Perinatol 1993;13:235–6. Heinz-Erian P, Klein-Franke A, Gassner I, et al. Disintegration of large gastric lactobezoars by N-acetylcysteine. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2010;50:108–10.
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Lactobe´zoard du nourrisson complique´ de perforation gastrique Gastric perforation caused by a lactobezoar in an infant: A case report M. Gambarta, S. Breiniga, A. Bretonb, J. Vialc, B. Herbault-Barresd, O. Boualie,* a
Service de re´animation pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France b Service de gastro-ente´rologie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France c Service de radiologie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France d Service de cytologie et anatomie pathologique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France e Service de chirurgie pe´diatrique, hoˆpital des Enfants de Toulouse, 330, avenue de Grande-Bretagne, 31059 Toulouse cedex 9, France
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Lactobezoar is a compact mass of undigested milk concretions and mucous secretions in the gastrointestinal tract. It is usually located in the stomach, resulting in various degrees of gastric outlet obstruction. Lactobezoar is the most common type of bezoar in infancy. We report the case of rare and complicated gastric outlet obstruction secondary to lactobezoar. A female infant, 35 weeks and 4 days’ gestation, one of dichorionic, diamniotic twins (birth weight, 1.890 kg), was referred to our center at 5 days of life for shock and food intolerance. She was on discontinuous oral feedings with a maltodextrin-enriched infant formula. On examination on day 4, there was a tender mass palpable in the left hypochondrium and on day 5, there was abdominal distension with signs of hemodynamic instability and sepsis. Plain abdominal X-ray showed a pneumoperitoneum associated with a heterogeneous mass in a distended stomach, consistent with a bezoar. An emergency laparotomy revealed a gastric perforation secondary to a large lactobezoar, with necrosis of the greater curvature and anterior wall of the stomach. Surgical treatment consisted of extraction of the lactobezoar, partial gastrectomy (resection of necrotic areas), and gastrostomy. Pathological examination confirmed the necrosis of the gastric mucosa. The postoperative course was complicated by prolonged sepsis. The child was kept NPO for 21 days. On day 21 postsurgery, an upper gastrointestinal contrast study showed a well-dimensioned stomach, with a good pyloric passage. Gastrostomy and oral feedings were then initiated with
Le lactobe´zoard gastrique est une affection rare, responsable d’une obstruction gastrique. Nous rapportons le cas d’une forme complique´e de lactobe´zoard chez une petite fille de 5 j. Cette enfant issue d’une grossesse ge´mellaire bichoriale bi-amniotique, ne´e a` 35 semaines d’ame´norrhe´e et 4 j avec un poids de naissance de 1,890 kg, e´tait adresse´e a` 5 j de vie pour prise en charge d’un ballonnement abdominal avec choc he´modynamique. A` l’examen, elle pre´sentait une distension abdominale importante associe´e a` un tympanisme, avec des signes d’instabilite´ he´modynamique et de sepsis. La radiographie d’abdomen sans pre´paration mettait en e´vidence un pneumope´ritoine associe´ a` une opacite´ he´te´roge`ne occupant l’hypochondre gauche. Une laparotomie en urgence mettait en e´vidence une perforation gastrique secondaire a` un volumineux lactobe´zoard, avec ne´crose de la grande courbure et de la paroi ante´rieure de l’estomac. Le traitement consistait en une gastrectomie partielle avec gastrostomie. L’analyse anatomopathologique confirmait la ne´crose de la paroi gastrique avec un reveˆtement muqueux fantomatique. Les suites e´taient marque´es par un syndrome compartimental clinique qui ne´cessitait une reprise chirurgicale a` 24 h postope´ratoires et par un sepsis prolonge´. L’alimentation avait e´te´ stoppe´e pendant 21 j et sous couvert d’une opacification digestive satisfaisante, elle avait pu eˆtre reprise d’abord par du lait de lactarium puis par un hydrolysat de prote´ines de lait de vache. L’enfant avait dans les suites une bonne croissance staturo-ponde´rale avec un recul de
* Auteur correspondant. e-mails : [email protected], [email protected] (O. Bouali) 0929-693X/$ - see front matter ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s. http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2012.06.010 Archives de Pe´diatrie 2012;19:927-931
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M. Gambart et al.
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good outcome at 6 months. Etiopathogenic factors of lactobezoar are prematurity, low birth weight, altered gastric secretions and disturbed gastric emptying, hypercaloric and predominantly caseinbased formulas, and inadequate milk composition. Lactobezoar should be considered in infants with symptoms of gastrointestinal obstruction with evocative images. Conservative management with nil per os, parenteral nutrition, and regular saline gastric washes has a good prognosis with rapid resolution of symptoms. Surgical indications are rare, and early and appropriate diagnosis should help limit and reduce the morbidity of lactobezoar. ß 2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
6 mois. Le lactobe´zoard doit eˆtre e´voque´ devant un nourrisson pre´sentant des symptoˆmes d’obstruction gastro-intestinale associe´s a` une imagerie en faveur d’un be´zoard. Les indications chirurgicales sont rares et un diagnostic pre´coce devrait permettre de les limiter. ß 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
mal colore´e et tachycarde a` 180 battements/min avec une tension arte´rielle systolique a` 68 millime`tres de mercure (mmHg), et une diastolique a` 40 mmHg. L’examen de l’abdomen montrait un me´te´orisme majeur avec de´fense ge´ne´ralise´e sans bruits hydro-ae´riques a` l’auscultation. La radiographie d’ASP re´ve´lait la pre´sence d’un pneumope´ritoine avec une opacite´ occupant tout l’hypochondre gauche (Fig. 1). Sur le plan biologique, il existait une augmentation des lactates (7 mmol/L) et de la CRP (40 mg/L), une acidose me´tabolique et des stigmates de coagulation intravasculaire disse´mine´e. Devant ce tableau, l’enfant e´tait transfe´re´e au bloc ope´ratoire pour une exploration abdominale. La laparotomie exploratrice re´alise´e en urgence permettait de mettre en e´vidence une distension gastrique majeure avec ne´crose partielle de la face ante´rieure de l’estomac et de la grande courbure, et un aspect de pe´ritonite avec pe´rivisce´rite intense. L’estomac e´tait rempli d’un contenu blanchaˆtre grumeleux e´voquant un lactobe´zoard (Fig. 2). Une gastrectomie partielle avec re´section des berges ne´crotiques e´tait re´alise´e associe´e a` une gastrostomie. L’analyse anatomopathologique confirmait la ne´crose de la paroi gastrique (Fig. 3). L’analyse des cristaux de lait mettait en e´vidence un mate´riel e´osinophile, grumeleux, acellulaire, renfermant quelques cellules malpighiennes et des amas bacte´riens. La prise en charge re´animatoire perope´ratoire ne´cessitait un remplissage de trois quarts de masse sanguine associe´ a` un soutien inotrope (dopamine, dobutamine). Au retour du bloc ope´ratoire, l’enfant pre´sentait toujours des signes de choc cliniques et biologiques (lactates sanguins a` 10 mmol/L), sous se´dation et ventilation. L’abdomen e´tait tendu mais de´pressible. La prise en charge consistait en un soutien inotrope par dopamine, dobutamine et noradre´naline a` doses maximales, une antibiothe´rapie a` large spectre par ce´fotaxime, vancomycine, me´tronidazole et amikacine, de l’he´misuccinate d’hydrocortisone et une alcalinisation par bicarbonate de sodium. L’enfant restait oligo-anurique pendant les 24 premie`res heures en re´animation puis avait reprenait une diure`se normale apre`s reprise chirurgicale pour leve´e d’un syndrome compartimental sur souffrance digestive. L’e´volution en re´animation e´tait favorable avec un sevrage possible des amines au 5e j postope´ratoire et une
Le lactobe´zoard gastrique est rare et touche principalement le nourrisson de moins de 30 j. Nous rapportons le cas d’une petite fille de 5 j ayant pre´sente´ un choc septique se´ve`re sur une perforation digestive secondaire a` un lactobe´zoard gastrique. Nous pre´sentons l’observation clinique, l’iconographie et la prise en charge me´dico-chirurgicale de cette enfant et discutons la physiopathologie et le traitement du lactobe´zoard du nourrisson.
2. Observation Cette enfant e´tait ne´e a` 35 semaines et 4 j d’ame´norrhe´e par ce´sarienne en urgence pour HELLP syndrome (Hemolysis Elevated Liver enzymes Low Platelet count). Elle e´tait issue d’une grossesse ge´mellaire bichoriale, bi-amniotique ; la me`re ne pre´sentait pas d’ante´ce´dents me´dicaux et n’avait pas pris de me´dicament en cours de grossesse. Le poids de naissance e´tait de 1,890 kg (3e percentile), la taille de 46 cm (12e percentile) et le score d’Apgar a` 9 a` 1 min et 10 a` 5 min. L’enfant e´tait hospitalise´e dans le service de ne´onatologie de sa maternite´ d’origine (niveau 2A). L’alimentation ente´rale e´tait de´bute´e par sonde gastrique de`s le 1er j de vie avec un lait pour pre´mature´. Cette alimentation e´tait enrichie au 3e j avec de la dextrine-maltose a` 1 % puis a` 2 % au 4e j (8 prises par j). Au 4e j, cette enfant pre´sentait une distension abdominale avec un abdomen souple et sans re´sidu gastrique. Une radiographie d’abdomen sans pre´paration (ASP) re´ve´lait l’existence d’un be´zoard gastrique non complique´. Au 5e j, la distension abdominale se majorait, l’abdomen devenant non de´pressible et l’enfant e´tait mal colore´e. Un bilan sanguin montrait : un taux de prote´ine C-re´active (CRP) a` 41 mg/L, un pH sanguin a` 7,16, une re´serve alcaline a` 14 mmol/L. L’alimentation e´tait arreˆte´e et une antibiothe´rapie associant ce´fotaxime, amikacine et me´tronidazole e´tait instaure´e. Devant la de´gradation clinique, l’enfant e´tait transfe´re´e en re´animation pour intubation, ventilation artificielle, remplissage d’un quart de masse sanguine et soutien inotrope par dopamine a` 7,5 mg/kg par min. A` l’arrive´e en re´animation, l’enfant e´tait
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Lactobe´zoard gastrique du nourrisson
Figure 1. Radiographie d’abdomen sans pre´paration (face et profil) a` 5 j de vie. Volumineuse opacite´ occupant tout l’hypochondre gauche. Pneumope´ritoine.
Figure 2. Aspect perope´ratoire. Perforation de l’estomac dont les parois sont moule´es sur un volumineux lactobe´zoard. Pe´rivisce´rite avec aspect tre`s inflammatoire des anses greˆles.
extubation au 6e j. Les he´mocultures e´taient ste´riles mais le liquide pe´ritone´al e´tait contamine´ par de l’Enterococcus fæcalis et l’e´tude bacte´riologique du contenu gastrique trouvait un Escherichia coli sensible a` l’imipene`me. L’enfant e´tait main-
tenue en arreˆt alimentaire pendant 21 j. Un transit œsogastro-duode´nal re´alise´ au 21e j postope´ratoire montrait une perme´abilite´ de la jonction antro-pylorique, une cavite´ gastrique continente et une opacification normale des
Figure 3. Aspect anatomopathologique de la paroi gastrique (grossissement 5, coloration he´malun-e´osine). Muqueuse gastrique ne´crotique par endroits, avec reveˆtement muqueux fantomatique. Dans les zones non ne´crotiques, muqueuse exulce´re´e par place, avec chorion, sous-muqueuse et musculeuse congestifs.
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M. Gambart et al.
premie`res anses greˆles. L’alimentation e´tait instaure´e par la gastrostomie puis en te´te´es avec du lait de lactarium. Elle e´tait bien tole´re´e et le lait de lactarium e´tait remplace´ par un hydrolysat de prote´ines de lait de vache apre`s 15 j de reprise alimentaire. L’enfant e´tait de retour a` son domicile au bout de 11 semaines d’hospitalisation, apre`s mise en place d’un bouton de gastrostomie (Mic-KeyW), et un controˆle radiographique satisfaisant. A` 6 mois de l’intervention, l’alimentation par hydrolysat de prote´ines de lait de vache e´tait bien tole´re´e, avec une bonne croissance staturo-ponde´rale et sans trouble du transit ni de signe de reflux gastro-œsophagien.
3. Discussion Cette observation illustre une cause rare et probablement sous-estime´e d’obstruction digestive haute d’origine gastrique chez le nourrisson. Le lactobe´zoard gastrique a e´te´ de´crit pour la premie`re fois en 1959 par Wolf et Bruce [1]. Il correspond a` une agre´gation de particules de lait et de cellules de la muqueuse gastrique au sein de l’estomac. Parmi les diffe´rents types de be´zoard (tricho- ou phytobe´zoard, be´zoard de me´dicaments ou d’aliments non dige´re´s), il s’agit du type le plus fre´quent du nourrisson [2]. Son incidence n’est pas connue. Une revue re´cente de la litte´rature [3] a recense´ 96 cas publie´s depuis sa description, la majorite´ d’entre eux ayant e´te´ rapporte´s dans les anne´es 1970–1980. L’e´tiopathoge´nie du lactobe´zoard est multifactorielle, associant probablement des facteurs endoge`nes et exoge`nes [3]. Les facteurs pre´disposants sont la pre´maturite´ par immaturite´ des fonctions gastro-intestinales, un faible poids de naissance, les laits tre`s riches en case´ine, l’alimentation ente´rale discontinue chez le pre´mature´, l’utilisation pre´coce de lait enrichi, et le traitement du reflux gastro-œsophagien par alginate [3–5]. L’enqueˆte e´tiologique permet parfois de trouver des erreurs de dilution dans la pre´paration de l’alimentation lacte´e mais le lactobe´zoard a e´te´ e´galement rapporte´ avec du lait maternel [4]. Il ne semble pas exister de pre´dominance de sexe, meˆme si les donne´es de la litte´rature ne sont pas toujours pre´cises [3]. Dans notre observation, les facteurs pre´disposants releve´s e´taient la pre´maturite´, une alimentation discontinue et rapidement enrichie avec de la dextrine-maltose. Les manifestations cliniques sont variables, avec comme signe d’appel principal un ballonnement abdominal [3]. Les vomissements non bilieux, bien que souvent e´vocateurs, ne sont pas la re`gle : Heinz-Erian et al. ont rapporte´ que les vomissements e´taient pre´sents dans 54,2 % des 96 cas de lactobe´zoard [3], ce qui peut rendre le diagnostic difficile ; une masse palpable e´tait observe´e dans pre`s de 20 % des cas [3]. La diarrhe´e, qui peut paraıˆtre paradoxale ou orienter vers une autre cause, e´tait pre´sente dans 20 % des cas. Un retentissement respiratoire, he´modynamique ou circulatoire peut eˆtre
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un des symptoˆmes re´ve´lateurs. Dans notre observation, il n’y avait pas de vomissements ni de diarrhe´e mais une masse abdominale e´tait palpable de`s le 4e j de vie avec ballonnement abdominal. Le tableau clinique s’est secondairement aggrave´ avec apparition d’un choc septique secondaire a` la perforation gastrique, les signes de retentissement he´modynamique passant alors au premier plan. L’aspect typique de la radiographie de l’ASP (opacite´ he´te´roge`ne en regard de l’hypochondre gauche) n’est pas toujours observe´ et il est ne´cessaire de re´pe´ter les cliche´s en cas de suspicion de lactobe´zoard [6,7]. L’e´chographie abdominale met en e´vidence une masse flottante intra-gastrique, mobile aux mouvements du patient avec pre´sence de bulles d’air en son sein [5]. Cet examen permet par ailleurs d’e´liminer d’autres causes d’obstacle digestif ou de masse palpable du nourrisson, notamment la ste´nose du pylore ou l’invagination intestinale aigue ¨. Dans leur revue de la litte´rature, Heinz-Erian et al. n’avaient rapporte´ que 7 cas de perforation gastrique secondaire a` un lactobe´zoard sur les 96 cas [3]. Devant l’e´tat clinique initial de l’enfant de notre observation, nous n’avions pu instaurer un traitement me´dical consistant en un arreˆt alimentaire associe´ a` des lavages gastriques avec du se´rum physiologique. Ces mesures conservatrices suffisent le plus souvent, les suites e´tant simples dans la majorite´ des cas (85 % de re´solution [3]). Pour dissoudre le lactobe´zoard, l’efficacite´ de la ´ tyl-cyste´ine a e´te´ rapporte´e et serait due a` ses proN-ace prie´te´s prote´olytiques [8]. Le lactobe´zoard gastrique a un bon pronostic a` condition que le diagnostic soit e´voque´ pre´coce´ment pour mettre en route un traitement me´dical e´vitant les complications, notamment la perforation gastrique. Les indications chirurgicales restent rares, guide´es par l’apparition d’un abdomen « chirurgical », a fortiori en pre´sence d’un pneumope´ritoine, et l’e´chec du traitement me´dical.
4. Conclusion Le lactobe´zoard gastrique doit eˆtre e´voque´ devant un nourrisson pre´sentant des symptoˆmes d’obstruction gastro-intestinale associe´s a` une imagerie en faveur d’un be´zoard. La prise en charge me´dicale pre´coce permet un bon pronostic avec re´solution rapide des symptoˆmes. Les indications chirurgicales sont rares et un diagnostic pre´coce et adapte´ devrait les limiter et re´duire la morbidite´ du lactobe´zoard.
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article. Financement : pas d’aide financie`re ou de communication ou publication pre´liminaires.
Lactobe´zoard gastrique du nourrisson
Re´fe´rences [1] [2]
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