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Le hoquet chronique est souvent une maladie œsophagienne. Une étude prospective de 184 cas
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Article original
Presse Med. 2010; 39: e141–e146 ß 2010 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas Jean Cabane1, Jean-Louis Bizec2, Jean-Philippe Derenne3
1. Service de médecine interne horloge 2, hôpital Saint-Antoine, AP–HP, faculté de médecine Pierre-et-Marie-Curie Paris-6, 75571 Paris cedex 12, France 2. Service de pneumologie, hôpital Bretagne-Atlantique, 56000 Vannes, France 3. Service de pneumologie, hôpital de la Salpêtrière, AP–HP, faculté de médecine Pierre-et-Marie-Curie Paris-6, 75013 Paris, France Reçu le 25 novembre 2009 Accepté le 18 janvier 2010
Correspondance :
Disponible sur internet le : 28 avril 2010
Jean Cabane, Service de médecine interne horloge 2, hôpital Saint-Antoine, AP–HP, 184, Faubourg-Saint-Antoine, 75571 Paris cedex 12, France. [email protected]
A diseased esophagus is frequently the cause of chronic hiccup. A prospective study of 184 cases Introduction > Chronic hiccup, defined as repetitive hiccup spells during more than 48 h, is an uncommon and neglected pathological condition, in which preliminary findings suggested an upper digestive origin. Methods > We prospectively included 184 rebel chronic hiccups in this clinical and endoscopic study. Our rule of thumb was to consider upper digestive findings as first-rank in imputability and thus to treat them in priority. If treatment failed or no abnormality was found in the upper digestive tract, a neurological survey was done and baclofen tried. Results > We thus discovered upper digestive abnormalities in 80 % of the patients and the treatment rule yielded 66 % of success, including 48 complete remissions and 116 partial remissions. There were 20 failures, generally due to untreatable neurological diseases such as brain tumors. Conclusion > A diseased esophagus is frequently the cause of chronic hiccup.
tome 39 > n86 > juin 2010 doi: 10.1016/j.lpm.2010.01.006
Résumé Introduction > Le hoquet chronique, défini par des secousses répétitives durant plus de 48 heures, est une condition pathologique mal connue pour laquelle des données cliniques suggéraient une origine gastro-oesophagienne. Méthodes > Nous avons prospectivement étudié 184 patients adressés pour hoquet chronique rebelle avec endoscopie digestive supérieure et d’autres investigations adaptées dans trois centres cliniques de 1995 à 2009. Nous avons testé une règle thérapeutique selon laquelle toute anomalie digestive découverte était a priori la cause la plus probable du hoquet. Si son traitement prioritaire échouait ou si le bilan digestif était négatif, une origine neurologique ou autre était recherchée et traitée. Résultats > Nous avons découvert plus de 80 % d’anomalies digestives auxquels le hoquet était imputable, et l’évolution a été : rémission complète chez 48 patients, partielle chez 116 patients, 20 échecs essentiellement dus à la persistance d’une maladie causale incurable, comme une tumeur inopérable du tronc cérébral. La règle thérapeutique a été suivie avec succès chez 123 patients (66 %) ; chez 38 patients, l’évolution a été favorable sous traitement empirique, ne suivant pas la règle proposée ; chez 23 patients, l’évolution a été défavorable. Conclusion > Le hoquet chronique est bien le plus souvent une maladie oesophagienne.
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Summary
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
L
e hoquet chronique est une maladie rare définie par la succession de secousses de hoquet répétitives durant plus de 48 heures. Il s’agit d’une situation physiologique particulière dont les mécanismes ont été décrits par Newson Davis [1] et les malades sont souvent lourdement handicapés, au moins durant les périodes de hoquet. Celles-ci peuvent être entrecoupées de rémissions reposantes, mais le pronostic à long terme et surtout l’étiologie du hoquet chronique restent imprécis, bien que des étiologies digestives, neurologiques, pleuropulmonaires et autres aient été suspectées [1,2]. La série de cas de Souadjian et Cain [3] était rétrospective, ancienne et obsolète ; ils ont analysé 220 cas vus à la clinique Mayo entre 1935 et 1963. Il n’y a que très peu de publications sur le traitement à part des rapports de cas, des travaux anciens sur la chlorpromazine et des résultats préliminaires encourageants ponctuels sur le baclofène et d’autres GABAergiques. Le traitement est mal codifié et les ouvrages de référence manquent de données cliniques solides quant au hoquet chronique. Notre première étude suggérait que les pathologies oesogastriques jouaient un grand rôle dans le hoquet [1]. La suite logique était un suivi prospectif d’une série de malades souffrant de cette affection et ayant eu des investigations digestives supérieures (soumis partiellement en résumé [communication orale] au 60e congrès de la Société nationale française de médecine interne, Toulouse, décembre 2009).
Méthodes Un site de prise en charge des patients dénommé « SOShoquet » a été créé et les malades y ont été vus, explorés
cliniquement selon un protocole préétabli et des investigations cliniques et paracliniques incluant une endoscopie digestive haute leur ont été systématiquement proposées. Trois lieux de prise en charge clinique à Paris ont collaboré pendant cinq ans : Saint-Antoine, Pitié-Salpêtrière et Saint-Joseph. Nous avons proposé aux patients un suivi et un traitement étiologique selon les découvertes du bilan. Les antécédents chirurgicaux et médicaux ont été classés, l’endoscopie a été évaluée selon les critères de Savary-Miller pour l’oesophage [4,5] et les critères internationaux pour l’estomac ; pour les malades ayant eu une pH-métrie, les critères de De Meester ont été retenus [6,7]. Pour la manométrie ceux de Richter et al. [8,9]. Toutes les autres découvertes endoscopiques, pH-métriques, manométriques ou d’imagerie ont été colligées de même que les traitements et l’évolution. Un classement de la pertinence du traitement en fonction des résultats objectifs du bilan a été fait. Le devenir du hoquet chronique en fonction de tout cela a été établi. La règle de décision thérapeutique proposée a été fondée sur l’évidence d’anomalies étiologiquement plausibles au hoquet. Toute anomalie oesogastrique a été considérée a priori comme cause possible du hoquet et donc à traiter par anti-sécrétoires (inhibiteurs de la pompe à protons ou bloqueurs des récepteurs histaminiques 2, à doses fortes) en premier et prokinétiques (dompéridone) en second. Les malades n’ayant pas d’anomalies oesogastriques, ceux chez lesquels elles étaient traitées et ceux ayant l’évidence d’une pathologie neurologique ou psychique, ont été considérés a priori comme hoquets d’origine centrale et donc traités en premier par baclofène. Empiriquement, les échecs ont fait l’objet d’un traitement associant antisécrétoires, prokinétiques et baclofène.
Résultats Ce qui e´tait connu
À la différence du hoquet aigu, bénin, le hoquet chronique est l’indice d’une maladie sous-jacente et n’a pas tendance à guérir tout seul
Les causes de hoquet chronique peuvent être diverses, n’importe où entre l’abdomen et le cerveau
Le hoquet chronique n’est que rarement amélioré par les neuroleptiques classiquement proposés (chlorpromazine)
Ce qu’apporte cet article
Les investigations digestives supérieures sont très souvent anormales chez les patients ayant un hoquet chronique
Le traitement des pathologies oesogastriques découvertes permet la disparition durable du hoquet dans la plupart des cas
Chez les patients dont le hoquet a une origine neurologique, le
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baclofène et les GABAergiques sont efficaces
L’étude a inclus 184 patients essentiellement de sexe masculin (169 hommes, 15 femmes) âgés en moyenne de 58 ans (extrêmes : 14 et 88 ans), vus entre 1995 et 2009. La fréquence croissante du hoquet chronique augmentait en fonction de l’âge (figure 1). La durée du hoquet s’étalait entre deux jours et 12 775jours (tableau I). La plupart des durées étaient inférieures à 100 jours (n = 85), 32 étaient supérieures à 1000 jours. Les caractéristiques essentielles des malades sont dans le tableau II. Le facteur déclenchant apparent du hoquet a été recherché systématiquement : les patients rapportaient un événement auquel le hoquet était imputable dans 124 cas. La nature de ce déclencheur était oesogastrique (gloutonnerie, ingestion de caustique, etc.) dans 60 cas, psychologique (viol, inceste, dispute, etc.) dans 28 cas, un contexte postopératoire avec anesthésie générale (prostatectomie, lobectomie pulmonaire, etc.) dans 17 cas, neurologique (souvent accident vasculaire cérébral ou méningite) dans dix cas, infectieux dans huit cas et thoracique dans sept. tome 39 > n86 > juin 2010
Figure 1 Répartition des âges chez 184 patients ayant un hoquet chronique
Les malades avaient eu avant la consultation « SOS-hoquet » des bilans identifiant une maladie oesogastrique dans 72 cas et des anomalies neurologiques dans sept cas. Des traitements avaient déjà été tentés avec des réponses variables (tableau III).
L’endoscopie digestive, faite chez tous les patients peu après l’inclusion, a montré des anomalies nombreuses (tableau IV). Elle ne s’avérait normale que dans 38/184 cas (20 %). La pH-métrie, faite 70 fois (tableau IV), était normale dans 21 cas. À trois reprises on a pu observer la synchronisation hoquet–RGO au cours de cet examen. On a observé des cas où des anomalies ont été découvertes à la pH-métrie ou à la manométrie sans que l’endoscopie n’ait été jugée anormale, par exemple des spasmes oesophagiens ou des reflux sans oesophagite. Les non-fumeurs étaient majoritaires (n = 129) et parmi les fumeurs (n = 55) le nombre de paquets par année s’étalait entre deux et 90 avec une moyenne à 35. Des épreuves fonctionnelles respiratoires ont pu être faites 41 fois : on a retrouvé un syndrome obstructif dans 16 cas, un syndrome restrictif dans quatre cas et des résultats normaux dans 22 cas. Un syndrome d’apnées obstructives du sommeil a été observé dans un cas. Parmi les malades qui ont eu une imagerie thoracique (n = 134), on a observé des signes d’emphysème chez sept, des anomalies pleurales chez cinq, des anomalies cardiaques chez deux et une béance oesophagienne chez deux. L’imagerie thoracique était normale chez 108. Le bilan neurologique a montré des anomalies vasculaires chez 18. L’examen retrouvait une aréflexie pharyngée avec abolition des réflexes nauséeux et vélopalatin chez 49 patients, et il existait des blocages respiratoires chez sept : épisodes où le patient se retrouvait, au paroxysme d’une crise de hoquet, le thorax gonflé d’air, incapable d’expirer et avec une sensation
Article original
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas
Tableau I Répartition des durées de hoquet chez 184 patients
Durées de hoquet
Minimum
25e percentile
Médiane
75e percentile
Maximum
2 jours
15 jours
120 jours
600 jours
12 775 jours
Tableau II
Caractéristiques cliniques des 184 hoquets chroniques
n
%
Antécédents cardiovasculaires
68
37
Antécédents digestifs
53
29
Antécédents neuropsychologiques
37
20
Antécédents thoraciques pleuropulmonaires
26
14
Tabagisme important
17
9
Intervention par laparotomie dont cure de RGO (n = 11)
34
18
tome 39 > n86 > juin 2010
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Caractéristiques cliniques
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
Tableau III Traitements antérieurement tentés et leurs résultats Traitements tentés avant la consultation SOS hoquet
Échecs n (%)
Anti-sécrétoires (antihistaminiques ou inhibiteurs de la pompe à protons)
38 (20)
2 (1)
Prokinétiques : dompéridone, trimébutine
29 (16)
1 (0,5)
8 (4)
Baclofène
13 (7)
5 (3)
0
Neuroleptiques (métoclopramide ou chlorpromazine)
64
10
15
Benzodiazépines et autres antiépileptiques
23
2
2
Intervention chirurgicale
8
0
0
Tricycliques
5
2
0
13
2
2
Antidépresseurs non tricycliques (IRS)
Rémissions partielles n (%)
Rémissions complètes n (%) 17 (10)
Tableau IV Résultats des investigations digestives supérieures Anomalies des examens complémentaires digestifs
n
% des patients testés
Endoscopie : hernie hiatale ou béance cardiale
85
46
Endoscopie : oesophagite (dont 1 sténose)
79
43
Endoscopie : gastrite ou bulbite
55
30
Endoscopie : ulcère gastrique ou duodénal
13
7
Endoscopie normale
38
20
pH-métrie : RGO
49
70
pH-métrie : RGO diurne/nocturne/postprandial
13/15/12
18/21/17
de mort imminente, résolutifs en une vingtaine de secondes avec souvent rémission du hoquet chronique pour quelques heures. Le bilan neurologique était normal chez la plupart des patients (n = 136). L’état psychologique a fait l’objet d’une évaluation systématique : il était normal chez 168 patients. Chez neuf il s’agissait d’angoisse ou de dépression, chez quatre de troubles somatoformes et chez deux d’autres troubles psychiatriques. Un cas de hoquet durant six mois suite à un inceste répété a cessé brutalement après que ce secret ait été dit. L’examen ORL objectivait parfois des trémulations linguales et des signes indirects de reflux gastro-oesophagien. Il était cependant normal dans 126 cas.
Traitements
e144
À l’inclusion, beaucoup de patients étaient déjà sous traitement médicamenteux : anti-sécrétoire (inhibiteur de la pompe à
protons ou antihistaminique 2) chez 35, prokinétiques chez 21, baclofène chez neuf, neuroleptiques chez 18, benzodiazépines et autres antiépileptiques chez 17, antidépresseurs tricycliques chez trois, autres psychotropes chez six, inhibiteurs calciques chez 18 et d’autres médicaments chez 62. Une règle thérapeutique a été proposée : compte tenu de la haute fréquence des anomalies gastro-oesophagiennes, un traitement devait être dirigé en priorité vers celles-ci et adapté aux découvertes du bilan digestif supérieur. En l’absence d’anomalies digestives supérieures ou en cas d’échec de cette première ligne de traitement, un essai de baclofène était recommandé. Des anti-sécrétoires (inhibiteur de la pompe à protons ou inhibiteur du récepteur H2) ont été prescrits chez 106 patients (16 fois seuls et 90 fois en association) ; des prokinétiques (dompéridone ou trimébutine) ont été prescrits chez 61, le plus souvent en association avec les anti-acides (n = 58) ; le tome 39 > n86 > juin 2010
Discussion Le hoquet chronique est une condition pathologique particulièrement méconnue, invalidante et rebelle. Un grand nombre des patients inclus dans cette étude avaient une errance thérapeutique préalable longue, jusqu’à 15 ans. Leur observation et nos travaux préliminaires [1,2] ont permis l’établissement d’un protocole d’observation et d’investigation suivi d’une thérapeutique efficace.
Définition La définition du hoquet chronique a été proposée par Souadjian et Cain [3] comme des secousses de hoquet répétitif durant plus de 48 heures. En fait, comme les cliniciens confrontés aux cas de hoquet chronique le savent et comme notre étude le confirme, quelques-uns de ces malades ont des périodes de hoquet récurrent sur des dizaines d’années, et mélanger ces patients avec ceux, majoritaires, qui ont un hoquet durant quelques jours est probablement un abus. Il serait plus pertinent de sous-classer les hoquets chroniques non seulement en fonction de leur durée (quelques jours ou plus d’un mois) mais
tome 39 > n86 > juin 2010
aussi de leur cause : nous avons montré que celle-ci était déduite de la réponse au traitement.
Traitement étiologique Notre étude a confirmé les travaux préliminaires [1,2] qui montraient le rôle capital (dans trois quarts des hoquets chroniques) de l’oesophage et de l’estomac : en utilisant une règle thérapeutique simple basée sur la prééminence des anomalies digestives, deux tiers des malades reçoivent un traitement satisfaisant ; notre règle est souple et laisse le clinicien libre d’une prescription empirique si bien qu’il n’y a que 12 % d’échecs, essentiellement dus à une pathologie intraitable. Même lorsque les anti-sécrétoires ont été inefficaces et que le baclofène a été efficace, il peut s’agir aussi bien d’une action centrale que périphérique [10]. Une synergie entre ces deux lignes de traitements a été observée et beaucoup de malades ont atteint avec cette bithérapie une rémission de meilleure qualité.
Hoquets non digestifs rebelles Le traitement efficace des hoquets d’origine digestive fait apparaître un groupe de patients souvent âgés victimes de pathologies vasculaires cérébrales dont le hoquet chronique n’a pas de cause digestive. Chez ceux-ci, le baclofène et éventuellement d’autres GABAergiques (gabapentine, prégabalin) peuvent apporter un réel soulagement, mais ils sont parfois en échec ; soit qu’il y ait une pathologie cérébrale intraitable (tumeur, accident vasculaire, lésion corticale ou même boucle vasculaire au contact d’une racine nerveuse), soit que le circuit du hoquet chronique soit apparemment très enkysté, chronicisé et indélébile. Des associations médicamenteuses (tricycliques, inhibiteurs de la recapture de la sérotonine ou autres psychotropes) sont là utiles à l’occasion.
Conclusion L’oesophage et à un moindre degré l’estomac apparaissent comme les points de départ les plus fréquents des réflexes à la base des hoquets chroniques ; leur investigation débouche dans la plupart des cas sur un diagnostic utile permettant un traitement efficace de cette condition. Des recherches complémentaires restent à faire pour mieux comprendre et traiter les voies et centres nerveux mis en jeu, notamment dans les hoquets chroniques rebelles sans cause digestive. Conflits d’intérêts : aucun.
e145
baclofène a été prescrit chez 88 patients, (seul chez 36, en association chez 52), des benzodiazépines ou autres antiépileptiques ont été prescrits chez neuf patients ; des neuroleptiques ont été prescrits chez 13 patients, 11 fois en association ; on a pratiqué quatre interventions de Nissen pour reflux rebelles ; un traitement antidépresseur tricyclique a été prescrit chez trois patients, et un autre psychotrope chez neuf ; un inhibiteur calcique a été prescrit pour spasmes oesophagiens chez trois patients, et des pansements gastriques (anti-acides souvent couplés à de l’alginate) ont été prescrits chez 52. Enfin, chez sept patients, la découverte d’une gastrite associée à Helicobacter pylori a justifié la prescription d’antibiotiques spécifiques. La pertinence des prescriptions selon la règle a été jugée rétrospectivement bonne chez 130 patients ; chez 54, la prescription a été empirique, en suivant plutôt les impressions du clinicien en fonction du cas particulier du patient. L’évolution sous traitement a montré une rémission complète chez 48 patients, partielle chez 116 patients ; il y a eu 20 échecs, essentiellement dus à la persistance d’une maladie causale incurable, comme une tumeur inopérable du tronc cérébral. Au total, la règle thérapeutique a été suivie avec succès chez 123 patients (66 %) ; chez 38 patients, l’évolution a été favorable sous traitement empirique, ne suivant pas la règle proposée ; chez 23 patients, l’évolution a été défavorable.
Article original
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
Références [1]
[2]
[3]
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manometry in 95 healthy adult volunteers. Variability of pressures with age and frequency of ‘‘abnormal’’ contractions. Dig Dis Sci 1987;32:583-92. [9] Richter JE, Wu WC, Cowan RJ, Ott DJ. Nutcracker esophagus. Dig Dis Sci 1985;30:188-90. [10] Guelaud C, Similovski T, Bizec JL, Cabane J, Whitelaw WA, Derenne JP. Baclofen therapy for chronic hiccup. Eur Resp J 1995;8(2): 235-7.
tome 39 > n86 > juin 2010
Article original
Presse Med. 2010; 39: e141–e146 ß 2010 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas Jean Cabane1, Jean-Louis Bizec2, Jean-Philippe Derenne3
1. Service de médecine interne horloge 2, hôpital Saint-Antoine, AP–HP, faculté de médecine Pierre-et-Marie-Curie Paris-6, 75571 Paris cedex 12, France 2. Service de pneumologie, hôpital Bretagne-Atlantique, 56000 Vannes, France 3. Service de pneumologie, hôpital de la Salpêtrière, AP–HP, faculté de médecine Pierre-et-Marie-Curie Paris-6, 75013 Paris, France Reçu le 25 novembre 2009 Accepté le 18 janvier 2010
Correspondance :
Disponible sur internet le : 28 avril 2010
Jean Cabane, Service de médecine interne horloge 2, hôpital Saint-Antoine, AP–HP, 184, Faubourg-Saint-Antoine, 75571 Paris cedex 12, France. [email protected]
A diseased esophagus is frequently the cause of chronic hiccup. A prospective study of 184 cases Introduction > Chronic hiccup, defined as repetitive hiccup spells during more than 48 h, is an uncommon and neglected pathological condition, in which preliminary findings suggested an upper digestive origin. Methods > We prospectively included 184 rebel chronic hiccups in this clinical and endoscopic study. Our rule of thumb was to consider upper digestive findings as first-rank in imputability and thus to treat them in priority. If treatment failed or no abnormality was found in the upper digestive tract, a neurological survey was done and baclofen tried. Results > We thus discovered upper digestive abnormalities in 80 % of the patients and the treatment rule yielded 66 % of success, including 48 complete remissions and 116 partial remissions. There were 20 failures, generally due to untreatable neurological diseases such as brain tumors. Conclusion > A diseased esophagus is frequently the cause of chronic hiccup.
tome 39 > n86 > juin 2010 doi: 10.1016/j.lpm.2010.01.006
Résumé Introduction > Le hoquet chronique, défini par des secousses répétitives durant plus de 48 heures, est une condition pathologique mal connue pour laquelle des données cliniques suggéraient une origine gastro-oesophagienne. Méthodes > Nous avons prospectivement étudié 184 patients adressés pour hoquet chronique rebelle avec endoscopie digestive supérieure et d’autres investigations adaptées dans trois centres cliniques de 1995 à 2009. Nous avons testé une règle thérapeutique selon laquelle toute anomalie digestive découverte était a priori la cause la plus probable du hoquet. Si son traitement prioritaire échouait ou si le bilan digestif était négatif, une origine neurologique ou autre était recherchée et traitée. Résultats > Nous avons découvert plus de 80 % d’anomalies digestives auxquels le hoquet était imputable, et l’évolution a été : rémission complète chez 48 patients, partielle chez 116 patients, 20 échecs essentiellement dus à la persistance d’une maladie causale incurable, comme une tumeur inopérable du tronc cérébral. La règle thérapeutique a été suivie avec succès chez 123 patients (66 %) ; chez 38 patients, l’évolution a été favorable sous traitement empirique, ne suivant pas la règle proposée ; chez 23 patients, l’évolution a été défavorable. Conclusion > Le hoquet chronique est bien le plus souvent une maladie oesophagienne.
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Summary
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
L
e hoquet chronique est une maladie rare définie par la succession de secousses de hoquet répétitives durant plus de 48 heures. Il s’agit d’une situation physiologique particulière dont les mécanismes ont été décrits par Newson Davis [1] et les malades sont souvent lourdement handicapés, au moins durant les périodes de hoquet. Celles-ci peuvent être entrecoupées de rémissions reposantes, mais le pronostic à long terme et surtout l’étiologie du hoquet chronique restent imprécis, bien que des étiologies digestives, neurologiques, pleuropulmonaires et autres aient été suspectées [1,2]. La série de cas de Souadjian et Cain [3] était rétrospective, ancienne et obsolète ; ils ont analysé 220 cas vus à la clinique Mayo entre 1935 et 1963. Il n’y a que très peu de publications sur le traitement à part des rapports de cas, des travaux anciens sur la chlorpromazine et des résultats préliminaires encourageants ponctuels sur le baclofène et d’autres GABAergiques. Le traitement est mal codifié et les ouvrages de référence manquent de données cliniques solides quant au hoquet chronique. Notre première étude suggérait que les pathologies oesogastriques jouaient un grand rôle dans le hoquet [1]. La suite logique était un suivi prospectif d’une série de malades souffrant de cette affection et ayant eu des investigations digestives supérieures (soumis partiellement en résumé [communication orale] au 60e congrès de la Société nationale française de médecine interne, Toulouse, décembre 2009).
Méthodes Un site de prise en charge des patients dénommé « SOShoquet » a été créé et les malades y ont été vus, explorés
cliniquement selon un protocole préétabli et des investigations cliniques et paracliniques incluant une endoscopie digestive haute leur ont été systématiquement proposées. Trois lieux de prise en charge clinique à Paris ont collaboré pendant cinq ans : Saint-Antoine, Pitié-Salpêtrière et Saint-Joseph. Nous avons proposé aux patients un suivi et un traitement étiologique selon les découvertes du bilan. Les antécédents chirurgicaux et médicaux ont été classés, l’endoscopie a été évaluée selon les critères de Savary-Miller pour l’oesophage [4,5] et les critères internationaux pour l’estomac ; pour les malades ayant eu une pH-métrie, les critères de De Meester ont été retenus [6,7]. Pour la manométrie ceux de Richter et al. [8,9]. Toutes les autres découvertes endoscopiques, pH-métriques, manométriques ou d’imagerie ont été colligées de même que les traitements et l’évolution. Un classement de la pertinence du traitement en fonction des résultats objectifs du bilan a été fait. Le devenir du hoquet chronique en fonction de tout cela a été établi. La règle de décision thérapeutique proposée a été fondée sur l’évidence d’anomalies étiologiquement plausibles au hoquet. Toute anomalie oesogastrique a été considérée a priori comme cause possible du hoquet et donc à traiter par anti-sécrétoires (inhibiteurs de la pompe à protons ou bloqueurs des récepteurs histaminiques 2, à doses fortes) en premier et prokinétiques (dompéridone) en second. Les malades n’ayant pas d’anomalies oesogastriques, ceux chez lesquels elles étaient traitées et ceux ayant l’évidence d’une pathologie neurologique ou psychique, ont été considérés a priori comme hoquets d’origine centrale et donc traités en premier par baclofène. Empiriquement, les échecs ont fait l’objet d’un traitement associant antisécrétoires, prokinétiques et baclofène.
Résultats Ce qui e´tait connu
À la différence du hoquet aigu, bénin, le hoquet chronique est l’indice d’une maladie sous-jacente et n’a pas tendance à guérir tout seul
Les causes de hoquet chronique peuvent être diverses, n’importe où entre l’abdomen et le cerveau
Le hoquet chronique n’est que rarement amélioré par les neuroleptiques classiquement proposés (chlorpromazine)
Ce qu’apporte cet article
Les investigations digestives supérieures sont très souvent anormales chez les patients ayant un hoquet chronique
Le traitement des pathologies oesogastriques découvertes permet la disparition durable du hoquet dans la plupart des cas
Chez les patients dont le hoquet a une origine neurologique, le
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baclofène et les GABAergiques sont efficaces
L’étude a inclus 184 patients essentiellement de sexe masculin (169 hommes, 15 femmes) âgés en moyenne de 58 ans (extrêmes : 14 et 88 ans), vus entre 1995 et 2009. La fréquence croissante du hoquet chronique augmentait en fonction de l’âge (figure 1). La durée du hoquet s’étalait entre deux jours et 12 775jours (tableau I). La plupart des durées étaient inférieures à 100 jours (n = 85), 32 étaient supérieures à 1000 jours. Les caractéristiques essentielles des malades sont dans le tableau II. Le facteur déclenchant apparent du hoquet a été recherché systématiquement : les patients rapportaient un événement auquel le hoquet était imputable dans 124 cas. La nature de ce déclencheur était oesogastrique (gloutonnerie, ingestion de caustique, etc.) dans 60 cas, psychologique (viol, inceste, dispute, etc.) dans 28 cas, un contexte postopératoire avec anesthésie générale (prostatectomie, lobectomie pulmonaire, etc.) dans 17 cas, neurologique (souvent accident vasculaire cérébral ou méningite) dans dix cas, infectieux dans huit cas et thoracique dans sept. tome 39 > n86 > juin 2010
Figure 1 Répartition des âges chez 184 patients ayant un hoquet chronique
Les malades avaient eu avant la consultation « SOS-hoquet » des bilans identifiant une maladie oesogastrique dans 72 cas et des anomalies neurologiques dans sept cas. Des traitements avaient déjà été tentés avec des réponses variables (tableau III).
L’endoscopie digestive, faite chez tous les patients peu après l’inclusion, a montré des anomalies nombreuses (tableau IV). Elle ne s’avérait normale que dans 38/184 cas (20 %). La pH-métrie, faite 70 fois (tableau IV), était normale dans 21 cas. À trois reprises on a pu observer la synchronisation hoquet–RGO au cours de cet examen. On a observé des cas où des anomalies ont été découvertes à la pH-métrie ou à la manométrie sans que l’endoscopie n’ait été jugée anormale, par exemple des spasmes oesophagiens ou des reflux sans oesophagite. Les non-fumeurs étaient majoritaires (n = 129) et parmi les fumeurs (n = 55) le nombre de paquets par année s’étalait entre deux et 90 avec une moyenne à 35. Des épreuves fonctionnelles respiratoires ont pu être faites 41 fois : on a retrouvé un syndrome obstructif dans 16 cas, un syndrome restrictif dans quatre cas et des résultats normaux dans 22 cas. Un syndrome d’apnées obstructives du sommeil a été observé dans un cas. Parmi les malades qui ont eu une imagerie thoracique (n = 134), on a observé des signes d’emphysème chez sept, des anomalies pleurales chez cinq, des anomalies cardiaques chez deux et une béance oesophagienne chez deux. L’imagerie thoracique était normale chez 108. Le bilan neurologique a montré des anomalies vasculaires chez 18. L’examen retrouvait une aréflexie pharyngée avec abolition des réflexes nauséeux et vélopalatin chez 49 patients, et il existait des blocages respiratoires chez sept : épisodes où le patient se retrouvait, au paroxysme d’une crise de hoquet, le thorax gonflé d’air, incapable d’expirer et avec une sensation
Article original
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas
Tableau I Répartition des durées de hoquet chez 184 patients
Durées de hoquet
Minimum
25e percentile
Médiane
75e percentile
Maximum
2 jours
15 jours
120 jours
600 jours
12 775 jours
Tableau II
Caractéristiques cliniques des 184 hoquets chroniques
n
%
Antécédents cardiovasculaires
68
37
Antécédents digestifs
53
29
Antécédents neuropsychologiques
37
20
Antécédents thoraciques pleuropulmonaires
26
14
Tabagisme important
17
9
Intervention par laparotomie dont cure de RGO (n = 11)
34
18
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Caractéristiques cliniques
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
Tableau III Traitements antérieurement tentés et leurs résultats Traitements tentés avant la consultation SOS hoquet
Échecs n (%)
Anti-sécrétoires (antihistaminiques ou inhibiteurs de la pompe à protons)
38 (20)
2 (1)
Prokinétiques : dompéridone, trimébutine
29 (16)
1 (0,5)
8 (4)
Baclofène
13 (7)
5 (3)
0
Neuroleptiques (métoclopramide ou chlorpromazine)
64
10
15
Benzodiazépines et autres antiépileptiques
23
2
2
Intervention chirurgicale
8
0
0
Tricycliques
5
2
0
13
2
2
Antidépresseurs non tricycliques (IRS)
Rémissions partielles n (%)
Rémissions complètes n (%) 17 (10)
Tableau IV Résultats des investigations digestives supérieures Anomalies des examens complémentaires digestifs
n
% des patients testés
Endoscopie : hernie hiatale ou béance cardiale
85
46
Endoscopie : oesophagite (dont 1 sténose)
79
43
Endoscopie : gastrite ou bulbite
55
30
Endoscopie : ulcère gastrique ou duodénal
13
7
Endoscopie normale
38
20
pH-métrie : RGO
49
70
pH-métrie : RGO diurne/nocturne/postprandial
13/15/12
18/21/17
de mort imminente, résolutifs en une vingtaine de secondes avec souvent rémission du hoquet chronique pour quelques heures. Le bilan neurologique était normal chez la plupart des patients (n = 136). L’état psychologique a fait l’objet d’une évaluation systématique : il était normal chez 168 patients. Chez neuf il s’agissait d’angoisse ou de dépression, chez quatre de troubles somatoformes et chez deux d’autres troubles psychiatriques. Un cas de hoquet durant six mois suite à un inceste répété a cessé brutalement après que ce secret ait été dit. L’examen ORL objectivait parfois des trémulations linguales et des signes indirects de reflux gastro-oesophagien. Il était cependant normal dans 126 cas.
Traitements
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À l’inclusion, beaucoup de patients étaient déjà sous traitement médicamenteux : anti-sécrétoire (inhibiteur de la pompe à
protons ou antihistaminique 2) chez 35, prokinétiques chez 21, baclofène chez neuf, neuroleptiques chez 18, benzodiazépines et autres antiépileptiques chez 17, antidépresseurs tricycliques chez trois, autres psychotropes chez six, inhibiteurs calciques chez 18 et d’autres médicaments chez 62. Une règle thérapeutique a été proposée : compte tenu de la haute fréquence des anomalies gastro-oesophagiennes, un traitement devait être dirigé en priorité vers celles-ci et adapté aux découvertes du bilan digestif supérieur. En l’absence d’anomalies digestives supérieures ou en cas d’échec de cette première ligne de traitement, un essai de baclofène était recommandé. Des anti-sécrétoires (inhibiteur de la pompe à protons ou inhibiteur du récepteur H2) ont été prescrits chez 106 patients (16 fois seuls et 90 fois en association) ; des prokinétiques (dompéridone ou trimébutine) ont été prescrits chez 61, le plus souvent en association avec les anti-acides (n = 58) ; le tome 39 > n86 > juin 2010
Discussion Le hoquet chronique est une condition pathologique particulièrement méconnue, invalidante et rebelle. Un grand nombre des patients inclus dans cette étude avaient une errance thérapeutique préalable longue, jusqu’à 15 ans. Leur observation et nos travaux préliminaires [1,2] ont permis l’établissement d’un protocole d’observation et d’investigation suivi d’une thérapeutique efficace.
Définition La définition du hoquet chronique a été proposée par Souadjian et Cain [3] comme des secousses de hoquet répétitif durant plus de 48 heures. En fait, comme les cliniciens confrontés aux cas de hoquet chronique le savent et comme notre étude le confirme, quelques-uns de ces malades ont des périodes de hoquet récurrent sur des dizaines d’années, et mélanger ces patients avec ceux, majoritaires, qui ont un hoquet durant quelques jours est probablement un abus. Il serait plus pertinent de sous-classer les hoquets chroniques non seulement en fonction de leur durée (quelques jours ou plus d’un mois) mais
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aussi de leur cause : nous avons montré que celle-ci était déduite de la réponse au traitement.
Traitement étiologique Notre étude a confirmé les travaux préliminaires [1,2] qui montraient le rôle capital (dans trois quarts des hoquets chroniques) de l’oesophage et de l’estomac : en utilisant une règle thérapeutique simple basée sur la prééminence des anomalies digestives, deux tiers des malades reçoivent un traitement satisfaisant ; notre règle est souple et laisse le clinicien libre d’une prescription empirique si bien qu’il n’y a que 12 % d’échecs, essentiellement dus à une pathologie intraitable. Même lorsque les anti-sécrétoires ont été inefficaces et que le baclofène a été efficace, il peut s’agir aussi bien d’une action centrale que périphérique [10]. Une synergie entre ces deux lignes de traitements a été observée et beaucoup de malades ont atteint avec cette bithérapie une rémission de meilleure qualité.
Hoquets non digestifs rebelles Le traitement efficace des hoquets d’origine digestive fait apparaître un groupe de patients souvent âgés victimes de pathologies vasculaires cérébrales dont le hoquet chronique n’a pas de cause digestive. Chez ceux-ci, le baclofène et éventuellement d’autres GABAergiques (gabapentine, prégabalin) peuvent apporter un réel soulagement, mais ils sont parfois en échec ; soit qu’il y ait une pathologie cérébrale intraitable (tumeur, accident vasculaire, lésion corticale ou même boucle vasculaire au contact d’une racine nerveuse), soit que le circuit du hoquet chronique soit apparemment très enkysté, chronicisé et indélébile. Des associations médicamenteuses (tricycliques, inhibiteurs de la recapture de la sérotonine ou autres psychotropes) sont là utiles à l’occasion.
Conclusion L’oesophage et à un moindre degré l’estomac apparaissent comme les points de départ les plus fréquents des réflexes à la base des hoquets chroniques ; leur investigation débouche dans la plupart des cas sur un diagnostic utile permettant un traitement efficace de cette condition. Des recherches complémentaires restent à faire pour mieux comprendre et traiter les voies et centres nerveux mis en jeu, notamment dans les hoquets chroniques rebelles sans cause digestive. Conflits d’intérêts : aucun.
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baclofène a été prescrit chez 88 patients, (seul chez 36, en association chez 52), des benzodiazépines ou autres antiépileptiques ont été prescrits chez neuf patients ; des neuroleptiques ont été prescrits chez 13 patients, 11 fois en association ; on a pratiqué quatre interventions de Nissen pour reflux rebelles ; un traitement antidépresseur tricyclique a été prescrit chez trois patients, et un autre psychotrope chez neuf ; un inhibiteur calcique a été prescrit pour spasmes oesophagiens chez trois patients, et des pansements gastriques (anti-acides souvent couplés à de l’alginate) ont été prescrits chez 52. Enfin, chez sept patients, la découverte d’une gastrite associée à Helicobacter pylori a justifié la prescription d’antibiotiques spécifiques. La pertinence des prescriptions selon la règle a été jugée rétrospectivement bonne chez 130 patients ; chez 54, la prescription a été empirique, en suivant plutôt les impressions du clinicien en fonction du cas particulier du patient. L’évolution sous traitement a montré une rémission complète chez 48 patients, partielle chez 116 patients ; il y a eu 20 échecs, essentiellement dus à la persistance d’une maladie causale incurable, comme une tumeur inopérable du tronc cérébral. Au total, la règle thérapeutique a été suivie avec succès chez 123 patients (66 %) ; chez 38 patients, l’évolution a été favorable sous traitement empirique, ne suivant pas la règle proposée ; chez 23 patients, l’évolution a été défavorable.
Article original
Le hoquet chronique est souvent une maladie oesophagienne. Une étude prospective de 184 cas
J Cabane, J-L Bizec, J-P Derenne
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tome 39 > n86 > juin 2010